Academiejaar: 2012-2013 1 ste examenperiode Van peuter tot lagere schoolkind met een autismespectrumstoornis: Een longitudinaal perspectief op de sociaal-communicatieve ontwikkeling. Masterproef neergelegd tot het behalen van de graad van master in de psychologie, afstudeerrichting klinische psychologie door Kirsten Van Acker Promotor: Prof. dr. Herbert Roeyers Begeleiding: Dr. Mieke Dereu
Dankwoord Het schrijven van deze masterproef zou niet mogelijk geweest zijn, zonder de steun van enkele mensen. In dit dankwoord wil ik dan ook graag deze mensen bedanken voor hun hulp, inzicht en motiverende woorden. In de eerste plaats wil ik professor dr. Herbert Roeyers bedanken voor het wekken van mijn interesse voor ontwikkelingsstoornissen tijdens zijn colleges en het opnemen van de rol van promotor. Daarnaast wil ik dr. Mieke Dereu bedanken. Zij heeft me in elke fase van mijn masterproef gesteund, geholpen en gemotiveerd. Zij stond met haar constructieve feedback en tips aan de basis van deze masterproef. Ten slotte wil ik alle kinderen en ouders bedanken voor hun bereidwillige medewerking aan het onderzoek. De kennismaking met deze kinderen was een zeer leerrijke en boeiende ervaring. II
Abstract De Theory of Mind-hypothese stelt dat de vaardigheid om mentale toestanden aan zichzelf en anderen toe te schrijven, verstoord is bij individuen met ASS. Joint attention lijkt een belangrijke rol te spelen in de ontwikkeling van deze vaardigheid. In de huidige studie wordt enerzijds het verband tussen joint attention en Theory of Mind (ToM) rechtstreeks onderzocht. Anderzijds tracht men dit verband ook na te gaan op een indirecte manier, via taalvaardigheid. Via een longitudinale, prospectieve onderzoeksopzet volgen we kinderen tot de lagere schoolleeftijd op, die als peuter positief screenden voor ASS en/of een taalachterstand hadden. Binnen deze groep vergelijken we de kinderen die uiteindelijk de diagnose ASS hebben gekregen via een gespecialiseerd diagnostisch centrum met de overige kinderen waarbij er geen diagnose van ASS werd weerhouden. Beide groepen verschillen significant van elkaar op vlak van taal, intelligentie en ToM. Een verschil in joint attention was minder duidelijk aanwezig. Uit de analyses werd er een cross-sectioneel en longitudinaal verband gevonden voor joint attention en taalvaardigheid en een zeer sterk verband tussen taalvaardigheid en ToM, wat het indirecte verband tussen joint attention en ToM suggereert. In de huidige steekproef werd er echter slechts een beperkt direct verband aangetroffen. Wanneer men dit verband in toekomstig onderzoek eenduidiger tracht te reconstrueren, moet men ijveren voor een grotere steekproefgrootte en kan men best opteren voor typisch ontwikkelende kinderen als controlegroep. IV
Inhoudsopgave Inleiding Autismespectrumstoornissen Prevalentie Cognitieve Theorieën Executief functioneren Centrale coherentie Theory of Mind De ontwikkeling van Theory of Mind Theory of Mind bij kinderen nagaan Taal Joint Attention De ontwikkeling van joint attention Joint attention en ASS Het belang van joint attention in de ontwikkeling Joint attention en taal Taal en Theory of Mind Joint attention en Theory of Mind Probleemstelling 1 1 3 5 5 6 7 8 8 9 10 11 12 13 13 15 17 17 Methode Steekproef en opzet Materiaal Autismediagnostiek Algemeen ontwikkelingsniveau Taal Intelligentie Perspectiefneming 21 21 24 24 25 28 30 31 VI
Procedure Statistische analyses 31 33 Resultaten Groepsverschillen Longitudinale verbanden Is er een verband tussen joint attention en taalvaardigheid? Is er een verband tussen taalvaardigheid en Theory of Mind? Is er een verband tussen joint attention en Theory of Mind? 35 35 37 37 40 41 Bespreking Groepsverschillen Longitudinale verbanden Methodologische beperkingen van de huidige studie Toekomstig onderzoek en klinische implicaties Conclusie 43 43 46 48 51 52 Referenties 53 VII
Lijst van tabellen en figuren Tabellen Tabel 1 Demografische karakteristieken van de ASSgroep en de niet-assgroep 21 Tabel 2 Overzicht afgenomen instrumenten per leeftijd 24 Tabel 3 Statistieken groepsverschillen 35 Tabel 4 Tabel 5 Spearman s rangcorrelatie tussen joint attention (ESCS en ADOS) en taal (MSEL) in de totale groep Spearman s rangcorrelatie tussen joint attention (ESCS en ADOS) en taal (CELF-IV-NL) in de totale groep 38 39 Tabel 6 Spearman s rangcorrelatie (taal-tom) voor de totale groep 41 Tabel 7 Fisher s r-to-z transformatie 41 Figuren Figuur 1 Onderzoeksprocedure longitudinale studie Dereu et al. (2010) 24 Figuur 2 CELF-IV-NL receptieve taal 37 Figuur 3 CELF-IV-NL expressieve taal 37 Figuur 4 Totaal IQ 37 Figuur 5 ToM totaalscore 37 Figuur 6 Spearman s rangcorrelatie tussen joint attention (ESCS en ADOS) en taal (CELF-IV-NL) voor de twee groepen afzonderlijk (tweezijdig getoetst) 40 VIII
Autismespectrumstoornissen In de tekstrevisie van de vierde editie van de Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders (DSM-IV-TR), vindt men de categorie pervasieve ontwikkelingsstoornissen. Binnen deze categorie onderscheidt men vijf stoornissen namelijk de autistische stoornis, de stoornis van Rett, de desintegratiestoornis van de kinderleeftijd, de stoornis van Asperger en de pervasieve ontwikkelingsstoornis niet anderszins omschreven (met inbegrip van atypisch autisme). Deze stoornissen worden doorgaans op zuigelingenleeftijd, kinderleeftijd of in de adolescentie gediagnosticeerd. (American Psychiatric Association, 2000). Autismespectrumstoornissen (ASS) is de algemene klinische term voor pervasieve ontwikkelingsstoornissen (Baird et al., 2006). De laatste jaren wordt de term ASS steeds meer gebruikt in plaats van een specifieke DSM-diagnose. Dit is vooral in de praktijk een nuttige evolutie gebleken, aangezien de verschillende stoornissen moeilijk van elkaar onderscheiden kunnen worden wat betreft de oorzaak, de specifieke problemen en de aangewezen behandeling (Ozonoff, 2012; Roeyers & Warreyn, 2008). ASS wordt gekenmerkt door een triade, die kwalitatieve stoornissen in de sociale interactie, kwalitatieve stoornissen in de communicatie en zich herhalende stereotiepe patronen van gedrag, belangstelling en activiteiten omvat. Kwalitatieve beperkingen in sociale interacties kunnen zich in verschillende symptomen manifesteren, zoals duidelijke stoornissen in het gebruik van non-verbaal gedrag (oogcontact, gelaatsuitdrukking en lichaamshouding), niet tot adequate relaties komen met leeftijdsgenoten, het tekort in spontaan proberen met anderen plezier, bezigheden of prestaties te delen en de afwezigheid van sociale of emotionele wederkerigheid. Kwalitatieve beperkingen in communicatie kunnen zich uiten in stereotiep en herhaald taalgebruik, eigenaardig woordgebruik, afwezigheid van gevarieerd spontaan fantasiespel of sociaal imiterend spel, taalachterstand, volledige afwezigheid van taal 1
of wanneer men wel over voldoende taal beschikt, moeite hebben om een gesprek met anderen te beginnen of te onderhouden. De stereotiepe patronen van gedrag uiten zich voornamelijk in een sterke preoccupatie met stereotiepe en beperkte patronen van belangstelling die abnormaal zijn ofwel in intensiteit ofwel in richting, het duidelijk rigide vastzitten aan specifieke nietfunctionele routines of rituelen, stereotiepe en zich herhalende motorische maniërismen (fladderen, draaien met hand of vingers) en een aanhoudende preoccupatie met delen van voorwerpen (American Psychiatric Association, 2000). ASS is een syndroom met een zeer uitgebreid klinisch fenotype (Oliveira et al., 2007). Het vertoont heterogeniteit zowel op het vlak van symptomen (ernst, type en frequentie) (Levy, Mandell, & Schultz, 2009), het intellectueel functioneren (gaande van een verstandelijke beperking tot hoogbegaafdheid), de sociale adaptatie (gaande van zeer afzijdig tot overformeel, hoogdravend) (Baghdadli, Picot, & Michelon, 2007; McCarthy, 2007) als het taalniveau (gaande van de afwezigheid van taal tot een zeer geleerd taalgebruik) (Kjellmer, Hedvall, Fernell, Gillberg, & Norrelgen, 2012). De vijf stoornissen die binnen de categorie autismespectrumstoornissen vallen, kunnen van elkaar onderscheiden worden op basis van de diagnostische criteria. Zo moeten er kwalitatieve beperkingen aanwezig zijn in alle domeinen van de triade om de diagnose van een autistische stoornis of kernautisme te kunnen stellen volgens de DSM-IV-TR. Daarbij moet er ook gedurende de eerste drie levensjaren, een achterstand of abnormaal functioneren zijn in de sociale interactie, in taal zoals te gebruiken in sociale communicatie of in symbolisch of fantasiespel. Kinderen met de stoornis van Rett of de desintegratiestoornis van de kinderleeftijd vertonen aanvankelijk een normale ontwikkeling. Nadien treedt er echter een regressie op waardoor men de eerder verworven vaardigheden verliest en er duidelijke kenmerken van autisme verschijnen. Om de stoornis van Asperger te diagnosticeren moet er sprake zijn van beperkte, zich herhalende en stereotiepe patronen van gedrag, belangstelling en activiteiten en van kwalitatieve beperkingen in 2
de sociale interactie. Er mag echter geen significante achterstand zijn in de ontwikkeling van cognitie en taal. Ten slotte spreekt men van een pervasieve ontwikkelingsstoornis niet anderszins omschreven (POS-NAO) wanneer er niet voldaan is aan de criteria van kernautisme vanwege een begin op latere leeftijd, een atypische symptomatologie en/of te weinig symptomen (American Psychiatric Association, 2000). In de toekomst zal het diagnostisch proces echter anders verlopen. Voor de nog nietgepubliceerde DSM-5 stelt men voor om de aparte diagnoses autistische stoornis, de desintegratiestoornis van de kinderleeftijd, de stoornis van Asperger en de pervasieve ontwikkelingsstoornis niet anderszins omschreven, samen te brengen onder één categorie, namelijk autismespectrumstoornissen. Men stelt vast dat de symptomen van deze vier stoornissen eerder een continuüm representeren van mild tot ernstig, dan een dichotome ja/nee diagnose van een specifieke stoornis. Men zal na de uitgave van de DSM-5 dus geen onderscheid meer maken tussen deze subtypes. Verder heeft men ook de drie domeinen van kwalitatieve stoornissen herwerkt naar twee domeinen namelijk persisterende tekorten in sociale communicatie en sociale interactie en restrictieve en repetitieve patronen van gedrag, interesses en activiteiten. De kwalitatieve beperkingen in sociale interactie en communicatie zullen dus in de toekomst binnen hetzelfde domein geplaatst worden (American Psychiatric Association, 2010). Prevalentie Tot de jaren 90, werd een prevalentie van 4 à 5 personen per 10 000 algemeen aanvaard voor kernautisme en 20 per 10 000 voor ASS (Baird et al., 2006). De prevalentieschattingen vertoonden sindsdien veel variatie. De schattingen variëren tussen 0.7 en 72.6 per 10 000 (Fombonne, 2009). De prevalentie van 0.7 per 10 000 dateert al van 1970 uit de Verenigde Staten van Amerika (Treffert, 1970). Men vond de prevalentie van 72.6 per 10 000 recenter in Zweden (Kadesjo, Gillberg, & Hagberg, 3
1999). In het Verenigd Koninkrijk zien we intussen uitschieters opduiken van iets meer dan 1% voor ASS. Baird et al. (2006) vonden een prevalentie van 38.9 per 10 000 voor kernautisme en 116.1 per 10 000 voor ASS. Deze bevinding werd gerepliceerd door Baron-Cohen et al. (2009) met prevalentiecijfers van 157 per 10 000. De hoogst gerapporteerde schatting tot nu toe, is een prevalentie van 264 per 10 000 (2.64%) voor ASS. Deze schatting vond men in Zuid-Korea (Kim et al., 2011). Fombonne (2009) vond over 43 onderzoeken heen een gemiddelde prevalentie van 20.6 per 10 000 voor kernautisme en 63.5 per 10 000 voor ASS. Ook in een zeer recente review van epidemiologische studies wereldwijd, kwam men tot een gelijkaardige inschatting van de prevalentie. De meeste studies gepubliceerd sinds het jaar 2000, uit verschillende geografische regionen en door verschillende onderzoeksteams, bekwamen een mediaan van 17 per 10 000 voor kernautisme en 62 per 10 000 voor ASS (Elsabbagh et al., 2012). Deze cijfers worden algemeen aanvaard als ware schatting van de prevalentie. ASS wordt het meest bij jongens vastgesteld. Voor elk meisje met ASS, zijn er gemiddeld 4.2 jongens met ASS (Fombonne, 2009). Uit deze gegevens kan men vaststellen dat de prevalentieschattingen voor ASS lijken toe te nemen. Ook Fombonne (2005) kwam tot dit besluit. Hij groepeerde 43 onderzoeken op basis van hun publicatiejaar. De gemiddelde prevalentie van kernautisme in de onderzoeken uit 1966 tot 1993 was 4.7 per 10 000. De gemiddelde prevalentie in de onderzoeken uit 1994 tot 2004 was 12.7 per 10 000. De correlatie tussen de prevalentiecijfers en het publicatiejaar was statistisch significant. Deze bevindingen tonen aan dat de prevalentieschattingen opmerkelijk gestegen zijn. Deze stijging wordt niet direct geattribueerd aan een stijging van de incidentie van ASS aangezien deze toename ook andere verklaringen kan hebben. Het is meer waarschijnlijk dat deze toename veranderingen representeert in de definities en diagnostische criteria, de beschikbaarheid van diensten, de leeftijd waarop kinderen gescreend worden en de stedelijke of landelijke locatie waar de studie plaatsvindt. Ook het feit of de data afkomstig zijn uit prospectief diagnostisch onderzoek of uit 4
retrospectieve prevalentiestudies, is een belangrijke factor die een invloed kan uitoefenen (Fombonne, 2005; Fombonne, 2009; Williams, Higgins, & Brayne, 2006). De diagnose ASS vereist een multidisciplinaire aanpak en is gebaseerd op observeerbaar gedrag. Het diagnostisch protocol moet directe observaties van het gedrag van een kind bevatten, aan de hand van spelobservaties en observaties op school en/of thuis. Men stelt dus hoofdzakelijk een gedragsdiagnose (Roeyers & Warreyn, 2008). Cognitieve Theorieën Verschillende cognitieve theorieën hebben getracht om bepaalde aspecten van dit gedrag bij individuen met ASS te verklaren. Drie cognitieve theorieën hebben sinds de jaren 90 het psychologisch onderzoek naar ASS gedomineerd. Er is reeds veel onderzoek gebeurd naar Theory of Mind, centrale coherentie en executief functioneren bij ASS. Executief functioneren. De eerste cognitieve theorie is de executieve disfunctietheorie. Executief functioneren is een functioneel construct dat enkel gedefinieerd kan worden in termen van het gedrag dat eruit voortkomt namelijk het opzettelijk, doelgericht denken en handelen (Zelazo, Craik, & Booth, 2004). Ozonoff, Bruce, en Rogers (1991, p. 1083) definiëren executief functioneren als: The ability to maintain an appropriate problem-solving set for attainment of a future goal; it includes behaviors such as planning, impulse control, inhibition of prepotent but irrelevant responses, set maintenance, organized search, and flexibility of thought and action. Zelazo et al. (2004) onderzochten de ontwikkeling van executief functioneren bij typisch ontwikkelende kinderen, volwassenen en ouderen. Men vond een omgekeerde U-vormige functie van executief functioneren ten opzichte van leeftijd. Deze bevinding suggereert dat de executieve functies stijgen en dalen naarmate men ouder wordt. 5
Kinderen en ouderen maakten in dit onderzoek meer perseveratieve fouten dan volwassenen. Personen met ASS vertonen doorgaans tekorten in deze vaardigheden. Sommige onderzoekers suggereren zelfs dat ASS verklaard kan worden als een deficiet in executief functioneren (Rajendran & Mitchell, 2007). Volgens Russo et al. (2007) lijken de inhibitiemogelijkheden intact bij ASS, wanneer de inhibitieopdracht strikt gedefinieerd is en wanneer de persoon een ontwikkelingsniveau van ouder dan 6 jaar heeft bereikt. Inhibitie omvat het onderdrukken of voorkomen van een bepaald proces (Reber & Reber, 2001). Tijdens inhibitietaken moet men vaak de meer voor de hand liggende, automatische respons onderdrukken, om een tegenovergestelde actie te ondernemen. In het onderzoek van Russo et al. (2007) vond men in de late kindertijd en adolescentie echter wel een beperking in het werkgeheugenspan. Ten slotte waren er ook tekorten in de cognitieve flexibiliteit aanwezig tijdens de adolescentie en de volwassenheid. Cognitieve flexibiliteit betreft de dynamische activering en modificatie van de cognitieve processen in reactie op de veranderende taakeisen (Deak, 2003). Het omvat met andere woorden het vermogen om tijdens een cognitieve taak van doel te wisselen. Volgens Rajendran en Mitchell (2007) kunnen executieve deficieten veel niet-sociale aspecten van ASS verklaren zoals het stellen van repetitief gedrag. Maar niet elk individu met ASS vertoont executieve problemen en diegene die er wel vertonen, kunnen verschillende profielen van executief functioneren hebben. Centrale coherentie. Een andere theorie is de weak central coherence theorie die zowel sociale als nietsociale kenmerken van ASS kan verklaren (Rajendran & Mitchell, 2007). Frith (1989, zie Frith & Happé, 1994) stelde dat ASS gekarakteriseerd wordt door een onevenwicht in de integratie van informatie op verschillende niveaus. Centrale coherentie wordt volgens haar gedefinieerd als een karakteristiek van normale informatieverwerking, waardoor men verschillende informatie integreert tot een betekenis van hoger niveau 6
binnen de context. Centrale coherentie is dus de tendens om inkomende informatie globaal en binnen een context te verwerken. Dit concept helpt mensen om structuur en betekenis te zien maar gaat ten koste van de aandacht naar details (Walter, Dassonville, & Bochsler, 2009). Frith suggereert dat dit universeel kenmerk van informatieverwerking verstoord is bij mensen met ASS. Ze zouden een gebrek aan centrale coherentie hebben (Frith, 1989, zie Frith & Happé, 1994). Sindsdien is er een sterk en groeiend bewijs dat mensen met ASS gekarakteriseerd worden door een superieure prestatie op taken die een detailgerichte verwerking vereisen. Zij vertonen eerder een superioriteit in lokale verwerking, dan een deficiet in globale verwerking (Happé & Frith, 2006). Deze bias moet dus niet aanzien worden als een tekort, maar eerder als een specifieke cognitieve stijl. Deze specifieke stijl heeft bij een aantal taken nadelen, maar even belangrijk, bij een aantal taken voordelen (Noens, 2008). Deze cognitieve stijl kan enkele niet-sociale kenmerken van ASS verklaren zoals de aandacht voor details en het moeizaam transferen van aangeleerde kennis (Rajendran & Mitchell, 2007). Anderzijds biedt het ook een verklaring voor de sociale moeilijkheden die mensen met ASS ervaren. Een correcte taxatie van een sociale situatie vergt namelijk een globale waarneming. Zonder dit geheel is het moeilijk om alle elementen en details afzonderlijk te gaan interpreteren (Berger, Aerts, Van Der Sijde, Van Den Bogart-Bex, & Teunisse, 2002). Theory of Mind. Eén van de belangrijkste cognitieve theorieën omtrent ASS is Theory of Mind (ToM). Dit concept stelt dat een individu mentale toestanden aan zichzelf en anderen kan toeschrijven. Deze mentale toestanden refereren naar overtuigingen, verlangens, intenties, emoties en percepties die niet direct observeerbaar zijn (Milligan, Astington, & Dack, 2007; Premack & Woodruff, 1978). Ze kunnen gebruikt worden om het gedrag van anderen te voorspellen en te verklaren in termen van hun veronderstelde gedachten en gevoelens. De ToM-hypothese gaat er van uit dat deze vaardigheid verstoord is bij mensen met ASS en tracht de sociale en communicatieproblemen bij 7
ASS te verklaren (Frith, 2001). Dit deficiet manifesteert zich voornamelijk in het falen om rekening te houden met de mentale toestanden van anderen (Rajendran & Mitchell, 2007). Men spreekt in deze context ook van mind blindness en mentalisatie (Frith, 2001). De ontwikkeling van Theory of Mind. Een pasgeboren baby bezit nog geen ToM. Er is echter wel reeds een aanleg, een bepaalde sensitiviteit voor sociale stimuli aanwezig, die door de sociale omgeving geactiveerd wordt. Deze sensitiviteit komt in het eerste levensjaar initieel tot uiting wanneer een kind automatisch de blik van een ander persoon volgt (Carpenter, Nagell, & Tomasello, 1998; Frith, 2001). Deze vaardigheid ontwikkelt zich verder tot men rond de leeftijd van 5 à 8 jaar gevorderde concepten zoals misleiding, leugens en bluf verwerft. De ToM-hypothese voorspelt dat deze mijlpalen bij ASS niet leeftijdsadequaat bereikt worden (Frith, 2001). Theory of Mind bij kinderen nagaan. False belieftaken worden het meest gebruikt om ToM bij kinderen na te gaan (Rajendran & Mitchell, 2007). False belief is het begrijpen van een verkeerde overtuiging van een ander persoon. Hiervoor moet men een representatie hebben van de foute overtuiging van een persoon in relatie tot de eigen kennis (Wimmer & Perner, 1983). Deze taken gaan de mogelijkheden bij een kind na, om te redeneren over de gedragconsequenties wanneer men een verkeerde overtuiging heeft. Wanneer kinderen de leeftijd van 5 jaar bereiken, begrijpen ze dat mensen de wereld in hun gedachten representeren. Ze begrijpen ook dat deze representaties zullen bepalen wat mensen zeggen of doen, zelfs wanneer dat verkeerde representaties zijn (Milligan et al., 2007). Binnen deze false belieftaken wordt een onderscheid gemaakt tussen first order belief en second order belief. Beide taken gaan na of een kind begrijpt dat meerdere personen verschillende gedachten kunnen hebben over dezelfde situatie. Bij first order 8
belieftaken moet het kind zich slechts verplaatsen in de mentale toestand van één persoon, bijvoorbeeld wat John denkt. Bij second order belieftaken moet het kind rekening houden met ingesloten mentale toestanden, bijvoorbeeld wat John denkt dat Mary denkt. Kinderen met ASS verwerven deze vaardigheid later dan typisch ontwikkelende kinderen (Baron-Cohen, 2001). Hoewel veel elementen van deze cognitieve theorieën reeds gestaafd zijn in onderzoek, is geen enkele theorie in staat om ASS in al zijn heterogene verschijningsvormen volledig te verklaren. ASS is volgens Rajendran en Mitchell (2007) dan ook een goed voorbeeld van equifinaliteit en multifinaliteit. Er is meer dan één ontwikkelingstraject dat leidt tot een bepaalde outcome (equifinaliteit) en gelijkaardige vroege ervaringen resulteren niet altijd in dezelfde outcome (multifinaliteit). Aangezien deze theorieën geen sluitend antwoord kunnen bieden voor de problemen die individuen met ASS ondervinden, is men op zoek gegaan naar uitbreidingen op deze theorieën en andere mogelijke verklaringsmodellen. Een onderzoekslijn die hierdoor ontstaan is, betreft de rol van joint attention en taalvaardigheid bij de ontwikkeling van ToM bij kinderen met ASS. Deze onderzoekslijn wordt in de huidige studie verder toegelicht. Taal Beperkingen in taal worden steeds meer erkend bij kinderen met ASS. Zo wordt er onder meer een significante achterstand en grote variabiliteit in de ontwikkeling van receptieve en expressieve taal waargenomen bij peuters en kleuters met ASS. (Kjellmer et al., 2012; Weismer, Lord, & Esler, 2010) In het onderzoek van Weismer et al. (2010) heeft men een groep peuters met ASS vergeleken met een controlegroep van peuters met een ontwikkelingsachterstand. De controlegroep vertoonde hogere receptieve taalscores dan expressieve. Dit patroon observeert men doorgaans ook bij typisch ontwikkelende kinderen. De groep met ASS 9
vertoonde echter het omgekeerde patroon, waarbij zij hoger scoorden op expressieve taal. Hudry et al. (2010) vonden gelijkaardige resultaten. Zij deden onderzoek bij kleuters met kernautisme. Hoewel de groep duidelijke beperkingen in taalbegrip en taalproductie vertoonde, vond men opnieuw dat de kinderen meer beperkt waren in de receptieve taalvaardigheden dan in de expressieve. Op latere leeftijd kan men taal diepgaander bestuderen namelijk op vlak van pragmatiek (het gebruik van taal als communicatiemiddel), prosodie (het ritme, de klemtoon en de intonatie van spraak), syntax (de combinatie van woorden in zinnen), morfologie (woordstructuur en woordvorming) en fonologie (de manier waarop een spreker spraakklanken organiseert om betekenis over te brengen). Bij individuen met ASS werden er zowel deficieten op vlak van pragmatiek (Kelley, Paul, Fein, & Naigles, 2006; Lam & Yeung, 2012), de productie en het begrip van prosodie (Shriberg et al., 2001), de syntax (Eigsti, Bennetto, & Dadlani, 2007) en de articulatie (Eigsti, de Marchena, & Schuh, 2011) teruggevonden. Bij ASS is er sprake van een grote heterogeniteit op vlak van taal. De taalontwikkeling van een kind met ASS blijkt dan ook zeer belangrijk voor de prognose op lange termijn. Zo bleek onder meer in de longitudinale studie van Darrou et al. (2010) dat de afwezigheid van spraak op de leeftijd van 5 jaar een risicofactor vormt voor een negatieve prognose drie jaar later. Joint Attention Joint attention wordt gedefinieerd als de triadische coördinatie van aandacht tussen een kind, een tweede persoon en een derde gebeurtenis, voorwerp of persoon. Het is het vermogen om de aandacht te coördineren tussen een sociale partner en een object waar men beide interesse voor heeft (Bakeman & Adamson, 1984). Binnen deze sociale vaardigheid kan men twee vormen onderscheiden. Enerzijds stellen kinderen imperatief of vragend joint attentiongedrag wanneer zij iets willen verkrijgen. Hun verzoekende gebaren (behavioral requests) dienen dan om hulp van 10
een andere persoon te ontlokken, een object te verkrijgen of het krijgen van hulp om een object te manipuleren. Dit gedrag heeft dus een instrumentele functie. Anderzijds stellen kinderen ook declaratief of tonend joint attentiongedrag, om hun interesse met iemand anders te delen. Het kind wil iets tonen dat hij denkt dat voor de ander belangrijk is. Dit gedrag heeft een communicatieve functie (Carpenter, Nagell, & Tomasello, 1998; Mundy et al., 2003; Paparella, Goods, Freeman, & Kasari, 2011). Verder kan men nog een onderscheid maken tussen actieve en passieve joint attention. Passieve joint attention refereert naar de mogelijkheid tot het volgen van de blik of de gebaren van anderen. Actieve joint attention refereert naar de mogelijkheid om met een blik of gebaren, de aandacht van anderen te richten op het delen van spontane ervaringen (Mundy et al., 2007). De ontwikkeling van joint attention. Kinderen ontwikkelen joint attention tijdens hun eerst twee levensjaren (Buruma & Blijd-Hoogewys, 2010). Als zuigeling gaat men enkel een dyadische interactie aan met de zorgfiguur, waarbij de aandacht beperkt wordt tot dit interactieproces. Na enkele maanden, richt een kind zijn aandacht meer op de exploratie van objecten. Geleidelijk aan ontstaan er meer triadische interacties waarbij het object betrokken wordt in sociale interacties. Volgens Bakeman en Adamson (1984), switchen baby s hun blik heen en weer tussen het object en een persoon, vanaf de leeftijd van 6 maanden. Recent toonde Striano, Stahl, Cleveland, en Hoehl (2007) echter aan dat een baby van 3 maanden reeds sensitief is voor triadische interacties. Tussen 9 en 18 maanden volgt er dan een vormende periode in deze ontwikkeling waarbij leeftijdsgerelateerde veranderingen in de sociale cognitie een primaire invloed lijken te hebben (Mundy et al., 2007; Bruinsma, Koegel, & Koegel, 2004). Het kind probeert actief zijn aandacht voor een extern voorwerp te delen tijdens sociale situaties, waarbij dit object het onderwerp van de interactie wordt (Bakeman & Adamson, 1984). 11
Joint attention en ASS. Er is reeds veel onderzoek gebeurd naar joint attention bij kinderen. Men vindt niet altijd verschillen in de toepassing van specifiek joint attentiongedrag tussen kinderen met ASS en typisch ontwikkelende kinderen (Paparella et al., 2011). Maar algemeen komt uit onderzoek wel naar voor dat joint attentionvaardigheden zich vertraagd ontwikkelen, minder frequent of afwezig zijn bij kinderen met ASS (Bruinsma et al., 2004; Warreyn, Roeyers, Oelbrandt, & De Groote, 2005; Naber et al., 2008; Wong & Kasari, 2012). Bij kinderen met ASS ontwikkelen deze vaardigheden zich pas op een latere mentale leeftijd van 17 tot 30 maanden (Clifford & Dissanayake, 2008). Volgens Naber et al. (2008) zijn tekorten in joint attention dan ook één van de vroegste signalen bij jonge kinderen, die op een latere leeftijd de diagnose ASS krijgen. De ontwikkeling van deze belangrijke sociale vaardigheid op jonge leeftijd is gerelateerd aan de prognose (Charman, 2003; Buruma & Blijd-Hoogewijs, 2010). Doorheen de decennia, heeft het onderzoek naar joint attention bij ASS zich op verschillende aspecten gericht waarbij er uiteenlopende en soms ook tegenstrijdige resultaten gerapporteerd werden. Men kan een onderscheid binnen deze artikels maken op basis van de vorm van joint attention waarop men zich toespitste en de methodologie die gehanteerd werd (onderzoeksopzet en steekproeftrekking). Leekam, López, en Moore (2000), die onderzoek hebben gedaan bij kleuters met ASS, vonden moeilijkheden met joint attention terug, zowel op dyadisch als triadisch niveau van interactie. Uit onderzoek blijkt verder ook dat personen met ASS beperkt zijn in hun ontwikkeling van zowel imperatieve als declaratieve handelingen. Maar de beperkingen van de declaratieve handelingen zijn ernstiger (Charman, 2003; Bruinsma et al., 2004). Ten slotte worden er ook problemen opgemerkt in het initiëren en reageren op joint attention (Clifford & Dissanayake, 2008). Paparella et al. (2011) hebben onderzoek verricht naar de timing en sequentie van het verwerven van joint attentionvaardigheden bij kinderen met ASS. Men is nagegaan of deze verschilden van typisch ontwikkelende kinderen aan de hand van een longitudinale en cross-sectionele studie. Uit de resultaten kon men concluderen dat de 12
kinderen met ASS een atypisch ontwikkelingstraject volgden van non-verbale joint attentionvaardigheden. De volgorde waarin deze kinderen bepaalde non-verbale joint attentionvaardigheden ontwikkelden, verschilt met die van typisch ontwikkelende kinderen. Deze conclusie wordt echter niet gedeeld in andere onderzoeken. Vaak stelt men vast dat kinderen met ASS een soortgelijk ontwikkelingstraject volgen maar dat deze ontwikkeling trager tot stand komt (Naber et al., 2008). Het belang van joint attention in de ontwikkeling. Er is reeds veel interesse vertoond in de rol van joint attention als precursor van de taalontwikkeling en de ontwikkeling van ToM. Er zijn twee manieren waarop joint attention als precursor kan aanzien worden. Ofwel groeit of verandert joint attention uit tot een ToM- of taalvaardigheid. Joint attention kan dan gezien worden als een vroege vorm van dit gedrag. Ofwel verwerft een kind later deze mogelijkheden via zijn vroege ervaringen met joint attention (Charman, 2003). Joint attention en taal. Het verband tussen joint attention en taal is de laatste jaren uitgebreid onderzocht. Uit onderzoek blijkt dat een kind zijn eerste taalvaardigheid verwerft via het proces van joint attention. Het aanleren van de eerste woorden van een kind vindt plaats wanneer een volwassene een object benoemt, waar het kind zijn aandacht reeds naar toe richt (Tomasello & Farrar, 1986). Op de leeftijd van 18 maanden, kan een kind nagaan waar een volwassene zijn aandacht aan schenkt, wanneer hij een onbekend woord uitspreekt en vervolgens hypothesen vormen over de betekenis van dat woord (Baldwin, 1995, zie Miller, 2006). Verschillende studies hebben dit verband reeds aangetoond. Zo vonden Mundy et al. (2007) dat het reageren op joint attention op 12 maanden en het initiëren van joint attention op 18 maanden bij typisch ontwikkelende kinderen, longitudinaal gerelateerd was aan taal op 24 maanden. Ook in onderzoek bij kinderen met ASS vindt men gelijkaardige resultaten terug. Charman (2003) vond dat de joint attentiontaak in zijn onderzoek (het aantal keer dat een kind zijn blik wisselt 13
tussen het speelgoed en de volwassene) op 20 maanden, concurrent en longitudinaal geassocieerd was met taalvaardigheden op 20 en 42 maanden. Wanneer we meer gericht kijken naar de verschillende aspecten van joint attention, merken we tegenstrijdige conclusies op. Delinicolas en Young (2007) vonden dat zowel het initiëren van als het reageren op joint attention, bij kinderen met ASS met een gemiddelde leeftijd van bijna 4 jaar, significant gerelateerd was aan de taalontwikkeling en sociale interactie. Het reageren op joint attention en zowel expressieve als receptieve taal waren het hoogst gecorreleerd. Murray et al. (2008) vonden echter enkel een significant verband bij vierjarige kinderen met ASS, tussen het reageren op joint attention enerzijds en receptieve en expressieve taal anderzijds. Er werd geen verband gevonden tussen het initiëren van joint attention en taal. Ten slotte vond men in het onderzoek van Toth, Munson, Meltzoff, en Dawson (2006) enkel een associatie tussen het initiëren van protodeclaratieve joint attention en taalvaardigheid bij kinderen met ASS. Er werd geen statistisch significant verband teruggevonden met het reageren op protodeclaratieve joint attention. Deze studies verschillen onderling voornamelijk op vlak van steekproef (leeftijd en klinische diagnose) en opzet (longitudinaal of cross-sectioneel). Dit kan mogelijks een verklaring bieden voor deze tegenstrijdige resultaten. De interventiestudie van Kasari, Paparella, Freeman, en Jahromi (2008) toont op een andere manier de relatie tussen joint attention en taal aan. Zo bleek bij kinderen met ASS, die een interventie voor joint attention hadden gevolgd, de taalvaardigheid sterker te groeien over een periode van 12 maanden dan bij de controlegroep. Ook in de follow-up studie bleek dat een interventie gericht op joint attention geassocieerd is met een betere prognose op vlak van de taalontwikkeling (Kasari, Gulsrud, Freeman, Paparella, & Hellemann, 2012). Dat joint attention een grote rol speelt in de ontwikkeling van taal is inmiddels duidelijk (Colonnesi, Stams, Kister, & Noom, 2010; Saxon, Colombo, Robinson, & Frick, 2000; Thurm, Lord, Lee, & Newschaffer, 2007). Deze samenhang tussen joint attention 14
en taal is ook een indirect bewijs dat joint attention gerelateerd is aan ToM, omdat taal een cruciale rol speelt in de ontwikkeling van ToM (Kristen, Sodian, Thoermer, & Perst, 2011). Taal en Theory of Mind. ASS wordt onder andere gekenmerkt door een kwalitatief tekort in communicatie. Tager-Flusberg (Baron-Cohen, Tager-Flusberg, & Cohen, 2000) stelde bij individuen met ASS significante tekorten vast in het toepassen van een variëteit aan taalfuncties, die van belang zijn bij sociale communicatie. Zo geven kinderen met ASS zelden commentaar over de huidige activiteit en gebruiken ze zelden taal om aandacht te zoeken of te delen, om nieuwe informatie aan te bieden of om eigen intenties en mentale toestanden te verwoorden. Verder vond men ook dat individuen met ASS moeilijk verhalen kunnen vertellen waarbij men ingaat op de motivatie, gedachten en gevoelens van de personages. Deze tekorten worden geassocieerd met de capaciteit om de mentale toestand van anderen te begrijpen. Deze capaciteit heeft men nodig om bij false belieftaken tot een correcte oplossing te komen. Significante relaties tussen taal en de prestatie van kinderen op false belieftaken zijn meermaals gedemonstreerd in onderzoek, zowel bij typisch ontwikkelende kinderen als in klinische steekproeven. Milligan et al. (2007) toonden aan dat taalvaardigheid een significante predictor is van veranderingen in de prestatie op false belieftaken. Taal, en meer bepaald het gebruiken van cognitieve en mentale termen, bleken duidelijk een rol te spelen in de ontwikkeling van het false belief begrip. In het onderzoek van Grazzani en Ornaghi (2012) werd echter gevonden dat vooral het begrijpen van metacognitieve taal (d.i. de taal die gebruikt wordt om de mentale toestand van zichzelf of anderen de omschrijven), het sterkst gecorreleerd was met de prestatie op ToM-taken. Daarnaast blijken ook de verbale capaciteiten, gemeten aan de hand van een woordenschattest, sterk geassocieerd te zijn met het slagen op ToM-taken. Het niveau van de capaciteiten die aanwezig moeten zijn om te slagen voor deze taken, is 15
significant hoger bij kinderen met ASS dan bij de normaalpopulatie. Dit kan duiden op een verschillende strategie die gehanteerd wordt om tot een oplossing te komen (Happé, 1995). De ToM-hypothese bij ASS stelt dat een verzwakte ToM onderliggend is aan de sociale en communicatieve tekorten die ASS karakteriseren. Er is echter een proportie van mensen met ASS die wel slagen op ToM-taken, hoewel zij toch ernstige sociale en communicatieve tekorten vertonen (Lind & Bowler, 2009) Een mogelijke verklaring die men ook in het onderzoek van Happé (1995) aanhaalt, steunt op de verbale capaciteiten van een persoon. Individuen met ASS steunen vermoedelijk meer op linguïstische strategieën om tot de juiste oplossing te komen. Als dit het geval zou zijn, dan zou het slagen op zulke taken bij mensen met ASS niet hetzelfde onderliggende proces weergeven als bij typisch ontwikkelende individuen. Deze verklaring is consistent met de literatuur waarbij er een sterke positieve relatie tussen taal (algemene taalniveau, semantiek, receptieve woordenschat en syntax) en de prestatie op ToM-taken bij ASS gevonden wordt (Lind & Bowler, 2009; Milligan et al., 2007). Ten slotte heeft men ook nagegaan of er een verschil binnen het autismespectrum gevonden kan worden, in de prestatie op ToM-taken. Kinderen met de stoornis van Asperger onderscheiden zich van kinderen met hoogfunctionerend kernautisme omdat er geen achterstand aanwezig is in de ontwikkeling van taal. Men kan zich dan afvragen of dit een invloed heeft op de prestatie op ToM-taken. Wanneer kinderen met Asperger vergeleken werden met hun peers met hoogfunctionerend kernautisme en een vergelijkbare chronologische, non-verbale en verbale mentale leeftijd, bleek dat de kinderen met Asperger het false belief begrip vroeger ontwikkelden. Er werden echter geen significante verschillen waargenomen tussen de kinderen met Asperger en de groep typisch ontwikkelende peers. Een mogelijke verklaring hiervoor is dat de kinderen met hoogfunctionerend kernautisme een andere taalverwervinggeschiedenis doorgemaakt hebben (Paynter & Peterson, 2010), wat opnieuw de link tussen taal en ToM benadrukt. 16
Joint attention en theory of mind. Joint attention lijkt ook een belangrijke rol te spelen in de ontwikkeling van ToM. Het wordt zelfs als een belangrijke voorloper beschouwd (Buruma & Blijd-Hoogewys, 2010). De eerder besproken studies tonen dit verband slechts indirect aan via de associatie tussen joint attention en de taalontwikkeling enerzijds en tussen de taalontwikkeling en ToM anderzijds (Charman et al., 2000). Aangezien deze argumenten slechts een indirect bewijs vormen, is er nood aan meer longitudinaal onderzoek dat deze ontwikkeling prospectief opvolgt. Uit een longitudinale studie van Charman et al. (2000) bleek dat joint attentiongedrag bij typisch ontwikkelende kinderen op 20 maanden geassocieerd was met ToM op 44 maanden. Ook Colonnesi (2005) vond bevestiging voor de hypothese dat joint attention, en vooral het wijsgebaar, een precursor vormt voor ToM. Het door een kind produceren en begrijpen van wijzen, is één van de eerste indicatoren van het begrip dat anderen intentionele mentale actoren zijn. Wijzen is dus een unieke mijlpaal in de taal en in de sociale ontwikkeling bij kinderen (Colonnesi, Stams, Koster, & Noom, 2010) Kristen et al. (2011) observeerden een groep typisch ontwikkelende kinderen op 7 meetmomenten met een gemiddelde leeftijd gaande van 6 maanden (T1) tot 39 maanden (T7). Tijdens deze onderzoeksmomenten werd joint attention, imitatiegedrag, werkgeheugen en taal nagegaan. Deze studie toonde aan dat imperatief wijzen aanzien kan worden als de voorloper van het begrip dat verlangens en wensen subjectief zijn. Het besef dat het verlangen van een ander persoon onafhankelijk is van de eigen verlangens. Verder vonden ze ook dat het declaratief wijzen en het volgen van een aanwijzing op de leeftijd van 9 maanden, het kunnen lezen van doelgerichte intenties van anderen een half jaar later voorspelde. Probleemstelling In onderzoek kijkt men zelden op een directe manier naar de betekenis van individuele verschillen in joint attention voor de algemene ontwikkeling. In deze studie wordt daarom een hoge risicogroep van peuters, die ooit positief screenden voor ASS en/of 17
een taalachterstand hadden, prospectief opgevolgd tot op lagere schoolleeftijd. Uit een review van de literatuur blijkt dat er nog geen longitudinaal onderzoek verricht is, vanuit een grootschalige screening naar ASS, dat kinderen opvolgt tot de leeftijd van 7 à 8 jaar (Baghdadli et al., 2007; Eaves & Ho, 2004; Michelotti, Charman, Slonims, & Baird, 2002; Miniscalco, Nygren, Hagberg, Kadesjö, & Gillberg, 2006; Möricke, Swinkels, Beuker, & Buitelaar, 2010; Starr, Szatmari, Bryson, & Zwaigenbaum, 2003; Turner, Stone, Podzol, & Coonrod, 2006; Turner & Stone, 2007; Woolfenden, Sarkozy, Ridley, & Williams, 2012; Yang, Jong, Hsu, & Chen, 2003). Met uitzondering van het onderzoek van Charman et al. (2005), waarbij men peuters opvolgde tot de leeftijd van 7 jaar. In tegenstelling tot ons onderzoek, betrekken zij de vals positieven echter niet in de follow-up. Zij bestuderen enkel de ontwikkeling van de kinderen die na een positieve screening, uiteindelijk gediagnosticeerd werden met ASS. Binnen dit onderzoek willen we nagaan of er een associatie is tussen joint attention op peuter- en kleuterleeftijd en taal op peuter-, kleuter- en lagere schoolleeftijd. Uit voorgaand onderzoek kunnen we verwachten dat kinderen met ASS problemen ervaren in de taalontwikkeling onder meer ten gevolge van de verstoorde joint attentionvaardigheden. We hebben reeds enkele studies bij jonge kinderen hieromtrent aangehaald. Wanneer we kijken naar de studies bij oudere kinderen rond het zevende levensjaar, zien we gelijkaardige resultaten. In een longitudinale studie die kinderen met ASS, POS-NAO of een andere ontwikkelingsstoornis gedurende 7 jaar opvolgde tot de leeftijd van 9 jaar, kwam men ook tot de conclusie dat joint attention een sterke positieve predictor is voor het verbale ontwikkelingsniveau (Anderson et al., 2007). Thurm et al. (2007) vonden ook dat het reageren op joint attention bij kinderen met ASS op tweejarige leeftijd een significante voorspeller was van receptieve taal op vijfjarige leeftijd. Onze eerste hypothese luidt dan ook dat onze klinische steekproef van kinderen met ASS een lager taalniveau zal hebben dan onze controlegroep en dat dit gerelateerd is aan joint attention gemeten op peuter- en kleuterleeftijd. 18
Verder willen we de relatie tussen taal op peuter-, kleuter- en lagere schoolleeftijd enerzijds en ToM op lagere schoolleeftijd anderzijds nagaan. Uit onderzoek blijkt dat er significante relaties tussen taal en de prestatie op ToM-taken gevonden kunnen worden bij typisch ontwikkelende kinderen. Hoewel er algemeen vanuit gegaan wordt dat de ToM-vaardigheid verstoord is bij kinderen met ASS, zijn er toch kinderen die wel slagen op taken die peilen naar deze vaardigheid, hoewel zij wel ernstige sociale en communicatieve tekorten vertonen (Lind & Bowler, 2009). Er wordt vermoed dat deze kinderen tot een correcte oplossing komen via compensatorische, verbaal gemedieerde strategieën. Binnen dit onderzoek willen we nagaan of er zowel een cross-sectioneel als een longitudinaal verband gevonden kan worden. Ten slotte willen we binnen dit onderzoek de associatie tussen joint attention op peuter- en kleuterleeftijd enerzijds en ToM op lagere schoolleeftijd anderzijds, op een directe manier bestuderen. Zoals eerder besproken, blijkt uit verschillende studies dat joint attention als een voorloper beschouwd kan worden van ToM (Charman et al., 2000; Kristen et al., 2011). We willen binnen dit onderzoek nagaan of deze associatie ook teruggevonden kan worden op latere leeftijd, aangezien de besproken artikels zich beperken tot de peuter- en kleuterleeftijd. We verwachten dat beperkt joint attentiongedrag op peuter- en kleuterleeftijd gerelateerd is aan beperkte ToMvaardigheden op lagere schoolleeftijd. Ook willen we onderzoeken of bepaalde vormen van joint attention meer of minder geassocieerd zijn aan ToM. Deze longitudinale studie is zowel theoretisch als klinisch van belang. Aangezien ASS een zeer heterogene verschijningsvorm heeft, is deze studie theoretisch interessant om de mogelijke ontwikkelingstrajecten te achterhalen. Over de evolutie van ASS tijdens de eerste levensjaren is tot nog toe zeer weinig gekend. Daarnaast is het ook klinisch van belang voor de ouders. Nadat de diagnose ASS gesteld wordt bij hun kind, ervaren zij doorgaans veel onzekerheid omtrent de prognose. Aan de hand van longitudinaal onderzoek kan men nagaan of er precursoren gevonden kunnen worden die het latere functioneren van hun kind kunnen voorspellen. 19
Methode Steekproef en opzet De huidige studie kadert binnen een prospectieve longitudinale studie van Dereu et al. (2010). De steekproef bestaat uit 35 kinderen die als peuter positief screenden voor ASS (n = 30) en/of een taalachterstand (n = 5 1 ) hadden. De kinderen die uiteindelijk de diagnose ASS toegekend kregen via een gespecialiseerd diagnostisch centrum, behoren tot de ASSgroep (n = 17). Er behoren meer jongens dan meisjes tot deze groep (13 jongens, 76.5%), wat de tendens in de prevalentie van ASS weerspiegelt. De overige kinderen die na een positieve screening en/of taalachterstand toch geen diagnose van ASS hebben gekregen, werden toegewezen aan de niet-assgroep (n = 18 waarvan 11 jongens, 61.1%). Hoewel zij geen klinische diagnose van ASS toegekend kregen, blijken deze kinderen ook vaak problemen te ervaren. Zes kinderen kregen een andere diagnose toegekend (verbale ontwikkelingsdyspraxie, dyscalculie, syndroom van Zellweger of een verstandelijke beperking). De ouders van vijf overige kinderen rapporteerden andere problemen (zwakke schoolprestaties, affectieve problemen (angst/depressie) of sociale problemen). Zoals te zien in Tabel 1, verschilt de gemiddelde leeftijd van beide groepen significant van elkaar. De ASSgroep is significant ouder dan de niet-assgroep. Er werden verder geen significante verschillen gevonden voor gender en de socio-economische status (SES). Tabel 1 Demografische karakteristieken van de ASSgroep en de niet-assgroep Variabelen ASSgroep (n=17) Niet-ASSgroep (n=18) Toetsen Gender 13 jongens 4 meisjes 11 jongens 7 meisjes (1) = 0.33 Leeftijd (maand) M = 93.35 SD = 4.66 M = 89.17 SD = 6.05 F(1,33) = 5.21* SES M = 47.18 SD = 12.14 M = 48.80 SD = 12.98 F(1,33) = 0.12 * p <.05 1 Drie van de vijf kinderen die enkel een taalachterstand hadden, kregen nadien de diagnose ASS toegekend. Dit duidt het belang aan om deze kinderen op te nemen in de follow-upstudie. 21
De prospectieve longitudinale studie van Dereu et al. (2010) heeft reeds een aantal stadia doorlopen (zie Figuur 1). Fase 1: Screening CESDD Tussen 2006 en 2010 vond er een screening naar ASS plaats in verschillende kinderdagverblijven en diensten voor opvanggezinnen in Vlaanderen. Daarvoor ontwikkelden de onderzoekers een nieuw screeningsinstrument, namelijk de Checklist for Early Signs of Developmental Disorders (CESDD; Dereu et al., 2012a), die zich baseert op de rapportage van kinderverzorgsters. Zij werden gevraagd om de kwaliteit van bepaalde gedragingen in te schatten voor elk kind en dit te vergelijken met hun peers. In totaal werden er 7092 kinderen gescreend op een gemiddelde leeftijd van 22.35 maanden. Fase 2: Ouderrapportage De ouders van de kinderen die positief screenden voor ASS op de CESDD of waarvan de kinderverzorgsters een taalachterstand aangaven op de CESDD, werden gevraagd om extra screeningsvragenlijsten naar ASS in te vullen. Voor elk kind werd de Early Screening for Autistic Traits Questionnaire (ESAT; Dietz et al., 2006; Swinkels et al., 2006) ingevuld. Afhankelijk van de leeftijd van het kind, werd er bijkomend (a) de First Year Inventory (FYI; Reznick et al., 2007; Watson et al., 2007; Nederlandse vertaling door Dereu, Meirsschaut, & Roeyers, 2006), (b) de Modified Checklist for Autism in Toddlers (M-CHAT; Robins et al., 2001; Nederlandse vertaling door Dereu, Meirsschaut, Warreyn, & Roeyers, 2006) of (c) de Vragenlijst over Gedrag en Sociale Communicatie (SCQ; Rutter, Bailey, & Lord, 2003; Nederlandse vertaling door Warreyn, Raymaekers, & Roeyers, 2004) ingevuld. Daarnaast werd ook de taalontwikkeling nagegaan aan de hand van de Nederlandstalige versie van de MacArthur Communication Development Inventories Short form (N-CDI s korte vormen; Zink, 2003). Fase 3: Onderzoek aan de Universiteit van Gent Kinderen die op minstens één screener voor ASS positief screenden bij de ouderrapportage en/of een taalachterstand hadden, werden uitgenodigd voor een verdere ontwikkelingsassessment aan de universiteit. Daar nam men de Mullen Scales of Early 22
Learning (MSEL; Mullen, 1995) af. Deze test biedt inzicht in de cognitieve en motorische vaardigheden van het kind. Verder nam men ook de Autism Diagnostic Observation Schedule (ADOS; Lord, Rutter, DiLavore, & Risi, 1999) af, een semigestructureerde assessment omtrent communicatie, sociale interactie, spel en imaginair gebruik van materiaal. Er werden in totaal 79 kinderen getest aan de universiteit. Op basis van een consensus in de klinische oordelen van de onderzoeksgroep werden er 48 kinderen doorverwezen naar gespecialiseerde diagnostische centra voor ASS. Fase 4: Follow-up op de leeftijd van 3 en 4 jaar Van deze 79 kinderen zijn er 41 gezien voor follow-up rond het derde en het vierde levensjaar (Dereu, Roeyers, Raymaekers, Meirsschaut, & Warreyn, 2012b). Op driejarige leeftijd werd er een instrument afgenomen om de non-verbale communicatievaardigheden na te gaan, namelijk de Early Social-Communication Scales. De MSEL werd verder ook op driejarige en vierjarige leeftijd afgenomen (zie ook Tabel 2). Fase 5: Follow-up op de leeftijd van 7 à 8 jaar In het huidige onderzoek heeft men getracht deze 79 kinderen opnieuw op te zoeken op de leeftijd van 7 à 8 jaar, om na te gaan hoe ze uitgegroeid zijn tot lagere schoolkinderen. Zes meertalig opgevoede kinderen werden van het onderzoek uitgesloten aangezien Nederlands niet langer hun hoofdtaal was, 4 kinderen konden niet deelnemen aan het onderzoek omdat ze in het buitenland woonden, 7 kinderen konden niet meer gecontacteerd worden en 15 kinderen hadden de minimumleeftijd van 7 jaar nog niet bereikt. Van de overblijvende 47 kinderen, hebben er 35 kinderen (74.47%) opnieuw deelgenomen aan de huidige follow-up studie. 23
Figuur 1. Onderzoeksprocedure longitudinale studie Dereu et al. (2010) Materiaal Tabel 2 Overzicht afgenomen instrumenten per leeftijd Leeftijd Instrument n Gemiddelde lft in maanden 2 jaar Mullen Scales of Early Learning (ontwikkelingstest) 35 30.01 Autism Diagnostic Observation Schedule (diagnostisch instrument) 35 32.16 3 jaar Mullen Scales of Early Learning (ontwikkelingstest) 25 38.40 Early Social-Communication Scales (instrument joint attention) 25 38.06 4 jaar Mullen Scales of Early Learning (ontwikkelingstest) 25 49.76 7/8 jaar Theory of Mind Test Revised 35 91.20 Wechsler Intelligence Scale for Children-III-NL (intelligentietest) 35 91.20 Clinical Evaluation of Language Fundamentals-4-NL (taaltest) 35 91.20 Autismediagnostiek. Binnen het voorgaande screeningsonderzoek werd de Autism Diagnostic Observation Schedule (ADOS; Lord et al., 2000) afgenomen om de ernst van de symptomen bij elk kind in te schatten. Dit semigestructureerd instrument bevat verschillende standaardactiviteiten waarin men sociale interactie, communicatie, spel en imaginair 24
gebruik van materiaal kan observeren. De ADOS bevat vier modules en wordt afgenomen bij individuen met een vermoeden van ASS. Bij elk individu wordt slechts één module afgenomen afhankelijk van het expressieve taalniveau en de chronologische leeftijd. Binnen dit onderzoek heeft men enkel module 1 of 2 afgenomen. Module 1 wordt gebruikt bij kinderen die nog niet consistent gebruik maken van spraak in zinnen. Module 2 wordt gebruikt bij kinderen die enige spraak in zinnen vertonen maar die nog niet verbaal vloeiend zijn. Een classificatie wordt toegekend aan de hand van vastgestelde cutoff-waarden voor ASS en kernautisme (Gotham, Pickles, & Lord, 2009). Deze ernstscores werden in onderzoek bevestigd en valide verklaard voor de Nederlandse populatie voor module 1. Voor module 2 kon men deze geschaalde ernstscores niet repliceren (De Bildt et al., 2011). De analyses in dit onderzoek worden enkel gebaseerd op het sociaal affect algoritme. Het sociaal affect-domein (SA) bevat 10 items waaronder het maken van oogcontact, gezichtsuitdrukkingen, gebaren en de kwaliteit van sociale toenaderingen. Daartoe behoren ook een aantal items die verwijzen naar joint attentionvaardigheden zoals het tonen van voorwerpen, het initiëren van joint attention en het reageren op joint attention of wijzen. De interbeoordelaarsbetrouwbaarheid bij een steekproef van Amerikaanse kinderen bedroeg voor module 1 en 2 respectievelijk.92 en.89. De waarden van Cronbach s α, om de interne consistentie na te gaan, varieerden tussen.63 en.91 (Lord et al., 2000). Algemeen ontwikkelingsniveau. De Mullen Scales of Early Learning (MSEL; Mullen, 1995) is een ontwikkelingstest die het cognitief functioneren bij kinderen tussen 0 en 68 maanden nagaat. Op basis van dit instrument kan een standaardscore berekend worden, die het algemene ontwikkelingsniveau weergeeft. Deze standaardscore representeert het ontwikkelingsquotiënt, een equivalent voor het IQ op latere leeftijd. De gemiddelde score voor de ontwikkelingsquotiënt bedraagt 100 met een standaarddeviatie van 15. Daarnaast zijn er ook vijf subschalen namelijk grove motoriek, visuele receptie, fijne motoriek, receptieve taal en expressieve taal. Enkel de T-scores van de subschalen 25
receptieve taal en expressieve taal, gemeten op de drie onderzoeksmomenten, worden gebruikt in de huidige studie. Dit biedt een beeld van het taalniveau op peuter- en kleuterleeftijd. De test-hertestbetrouwbaarheid van deze test varieert voor kinderen van 1 tot en met 24 maanden tussen.85 en.96 voor grove motoriek, visuele receptie en expressieve taal. Voor fijne motoriek en receptieve taal zijn de corelaties lager dan.85. Voor de oudere kinderen, van 25 tot en met 56 maanden, werden betrouwbaarheden bevonden van meer dan.70. De interbeoordelaarsbetrouwbaarheid varieert van.91 tot.99 (Bradley-Johnson, 1997). Deze test heeft daarnaast ook een goede convergente validiteit bij kinderen met ASS (Bishop, Guthrie, Coffin, & Lord, 2011). De Early Social-Communication Scales (ESCS; Mundy et al., 2003) is een instrument dat via een gestructureerde observatie toelaat om individuele verschillen in non-verbale communicatievaardigheden na te gaan. Deze vaardigheden ontwikkelen zich doorgaans bij kinderen tussen de leeftijd van 8 en 30 maanden. Tijdens de 15 à 25 minuten durende afname wordt er een video-opname gemaakt, aan de hand waarvan men later een scoring toekent. Deze scoring betreft steeds de relatieve frequentie per minuut van het desbetreffende gedrag. Het kind zit tijdens het onderzoek op een stoel aan tafel, met de testleider tegenover hem. Een aantal speeltjes en opwindbaar of handbediend mechanisch speelgoed worden in het zicht maar buiten het bereik van het kind geplaatst. In de kamer hangen ook kleurrijke posters zijdelings en achter het kind. Via deze opstelling en de instructies van de testleider, tracht men de non-verbale communicatievaardigheden na te gaan. Joint Attention en Behavioral Requests Men kan het uitgelokte gedrag gaan indelen in één van de twee mutueel exclusieve categorieën van vroeg sociaal-communicatief gedrag, die gebruikt worden in de huidige studie. De categorie Joint Attention Behaviors refereert naar de vaardigheid om non-verbaal gedrag te gebruiken, met als doel de ervaring met objecten of gebeurtenissen met anderen te delen. Dit gedrag heeft dus een declaratieve of tonende functie. De categorie Behavioral Requests betreft de vaardigheid om hulp te ontlokken bij het verkrijgen van objecten of 26
gebeurtenissen via non-verbaal gedrag. Het kind stelt hierbij imperatief of vragen joint attentiongedrag. Initiëren en reageren Binnen deze categorieën wordt er nog een bijkomend onderscheid gemaakt tussen het initiëren van gedrag en het reageren op gedrag. Het initiëren van joint attention (IJA) verwijst naar de frequentie waarmee een kind oogcontact maakt en objecten aanwijst of toont om een gedeelde aandacht te initiëren. Het reageren op joint attention (RJA) betreft de vaardigheid van een kind om de visuele aandachtslijn of een wijsgebaar van de onderzoeker te volgen. Het initiëren van behavioral requests (IBR) refereert naar de vaardigheid van een kind om hulp te ontlokken via oogcontact, aanreiken, geven of wijzen. Ten slotte verwijst het reageren op behavioral requests (RBR) op de vaardigheid van een kind om te reageren op de gebaren of verbale verzoeken van de onderzoeker om een object of actie van het kind te verkrijgen. Lower level en higher level Voor IJA en IBR wordt er een opdeling gemaakt tussen lower level en higher level gedrag. Bij IJA hoort het maken van oogcontact en het alterneren van de blik tussen een actief object en de proefleider, tot de lower level gedragingen. Het wijzen naar een actief object of het tonen van speelgoed, behoort tot het higher level gedrag. Bij IBR hoort het maken van oogcontact en het reiken naar een object buiten het bereik, tot de lower level gedragingen. Het wijzen naar een object of het geven van een object aan de proefleider, behoort tot het higher level gedrag. Op basis van deze onderverdeling berekent men een ratioscore, waarbij men de frequentie higher level gedrag deelt door het totaal aantal items. Gewogen scores Ten slotte zijn er nog twee andere variabelen die in de analyses gebruikt worden, namelijk een maat voor gewogen joint attention (WJA) en een maat voor gewogen behavioral request (WBR). Deze scores betreffen de verbale uitingen van joint attention en behavioral requests. Elke verbale initiatie van triadische communicatie wordt met een cijfer vermenigvuldigd, op basis van de kwaliteit van de taal. Wanneer er sprake is van vocalisaties wordt er vermenigvuldigd met 1, bij enkele woorden wordt er vermenigvuldigd met 2 en bij twee- of meerwoordzinnen wordt er vermenigvuldigd met 3 (Yoder, Stone, Walden, & Malesa, 2009). 27
In de huidige studie werden acht variabelen uit de ESCS gebruikt voor analyse, namelijk de totaalscore voor IJA, RJA, IBR en RBR, de ratioscore van IJA en IBR en de gewogen joint attention- en behavioral requestsscores. De ESCS heeft reeds in meerdere studies bewezen een betrouwbaar instrument te zijn om non-verbale communicatieve vaardigheden bij heel jonge kinderen te bestuderen (Goldberg et al., 2005). De interbeoordelaarsbetrouwbaarheid varieert over de diverse schalen tussen.77 en.97 bij kinderen van 9 maanden oud. Voor de oudere kinderen van 15 maanden, varieerde de betrouwbaarheid tussen.83 en.95 (Mundy et al., 2007). De interbeoordelaarsbetrouwbaarheid werd ook berekend voor de originele steekproef uit de huidige longitudinale studie, op basis van de scores van twee beoordelaars. Deze betrouwbaarheid bedroeg.87 voor IJA,.90 voor de IJA ratioscore en.93 voor RJA (Dereu, Roeyers, Raymaekers, & Warreyn, 2012c). Taal. De Clinical Evaluation of Language Fundamentals 4 (CELF-4) werd oorspronkelijk ontwikkeld door Semel, Wiig, en Secord (2003). Kort, Compaan, Schittekatte, en Dekker hebben deze Amerikaanse test bewerkt voor het gehele Nederlandstalige gebied (CELF-4-NL, 2008). De CELF-4-NL schetst een beeld van zowel de algemene taalvaardigheid als van specifieke taalvaardigheden. Deze test evalueert de aard en omvang van taal- en communicatieproblemen bij kinderen en adolescenten van 5 tot 18 jaar. De CELF-4-NL bevat 16 subtests waarvan wij slechts de eerste 8 hebben afgenomen namelijk Begrippen en Aanwijzingen volgen, Woordstructuur, Zinnen Herhalen, Zinnen formuleren, Woordcategorieën, Zinnen Begrijpen, Actieve Woordenschat en Tekstbegrip. De subtest Begrippen en Aanwijzingen volgen gaat de vaardigheid na om mondeling gegeven aanwijzingen te begrijpen, om de namen en kenmerken van voorwerpen te herinneren alsook de volgorde waarin deze werden opgesomd. De subtest Woordstructuur beoordeelt de vaardigheid om de regels voor woordvorming toe te kunnen passen en om de juiste voornaamwoorden te gebruiken bij het verwijzen naar 28
mensen en dingen. De subtest Zinnen herhalen gaat de vaardigheid na om zinnen van toenemende lengte en complexiteit te herhalen zonder veranderingen in woordbetekenissen, verbuigingen, woordvormen of zinsstructuur. De subtest Zinnen formuleren gaat de vaardigheid na om volledige, semantisch en grammaticaal correcte zinnen te formuleren. De subtest Woordcategorieën beoordeelt het vermogen om verbanden te leggen tussen woorden met een vergelijkbare betekenis. De subtest Zinnen begrijpen gaat de vaardigheid na om de bedoeling van gesproken zinnen te begrijpen. De subtest Actieve Woordenschat beoordeelt het kunnen benoemen van afbeeldingen van mensen, voorwerpen en handelingen. De subtest Tekstbegrip gaat ten slotte de vaardigheid na om de aandacht vast te houden bij het luisteren naar een verhaal en om vragen te kunnen beantwoorden over de inhoud. Naast een kernscore die de algemene taalvaardigheid representeert, zijn er ook 4 indexscores te berekenen aan de hand van de 8 afgenomen subtesten. De Receptieve Taal Index (RCI) is een maat voor het kunnen luisteren en auditief begrip. De Expressieve Taal Index (ETI) is een algemene maat voor de vaardigheid om zich door middel van taal uit te drukken. De Taalinhoud Index (TII) geeft een aanduiding van verschillende aspecten van de semantische ontwikkeling, zoals het kunnen leggen van verbanden tussen woorden, de kennis van woorden en het begrijpen van mondeling aangeboden informatie. De Taalvorm Index (TVI) is een algemene maat voor het begrijpen van zinnen, het vormen van zinnen met gegeven woorden, het zich mondelinge aanwijzingen herinneren en het begrijpen van semantische relaties. De betrouwbaarheid werd op drie manieren beoordeeld. De interne consistentie varieert van.64 tot.94. Enkele subtesten scoren onvoldoende hoog, maar de subtesten die samen de kernscore vormen hebben goede waarden (α >.78). De testhertestbetrouwbaarheid varieerde per subtest en per leeftijd tussen de.58 en.89. Sommige subtesten vallen dus uit volgens de aanbevolen grenswaarde van.70. De interbeoordelaarsbetrouwbaarheid voor elke subtest is goed, de waarden liggen tussen.87 en.99. De betrouwbaarheid in zijn totaliteit wordt door de Commissie Testaangelegenheden Nederland (COTAN) als voldoende geëvalueerd (Evers, 2009-2012). 29
Intelligentie. De Nederlandstalige Wechsler Intelligence Scale for Children-III (WISC-III-NL, Kort et al., 2002) is een bewerking van de Engelstalige WISC-III (Wechsler, 1991), de tweede herziening van de Wechsler Intelligence Scale for Children (Wechsler, 1949). De WISC- III-NL werd ontwikkeld om een schatting te kunnen maken van de algemene intelligentie (IQ) van Nederlandstalige kinderen en adolescenten tussen 6 en 16 jaar. Binnen dit onderzoek hebben we een verkorte versie afgenomen (Grégroire, 2000). Deze bevat 4 van de oorspronkelijke 13 subtesten. We namen twee verbale subtesten af namelijk Overeenkomsten en Woordkennis, en twee performale subtesten namelijk Plaatjes Ordenen en Blokpatronen. De subtest Overeenkomsten meet het vermogen tot verbale begripsvorming. Het gaat om de classificatie van begrippen en het doorzien van verbanden, ook als die niet onmiddellijk voor de hand liggend zijn. Het kind moet zich richten op de essentiële kenmerken van de concepten en trachten de details te overstijgen. De subtest Plaatjes ordenen meet het vermogen om situaties in hun totale context te begrijpen. Volgens Wechsler gaat het om het toepassen van algemene intelligentie in sociale situaties. De subtest Blokpatronen doet beroep op visueel-motorische coördinatie en op ruimtelijk inzicht. Bij de subtest Woordkennis moet het kind de betekenis van woorden aangeven. De WISC-III-NL is genormeerd voor Vlaamse en Nederlandse kinderen met de leeftijd van 6 tot en met 16 jaar, met uitzondering van ernstig verstandelijke en/of lichamelijk beperkte kinderen en kinderen die niet of nauwelijks onderwijs hebben genoten in Vlaanderen of Nederland. De normen voor de verkorte versie van de WISC-III werden opgesteld door Grégoire (2000). De betrouwbaarheid van de WISC-III-NL werd nagegaan aan de hand van de interne consistentie en test-hertestbetrouwbaarheid. Zowel de interne consistentie als de testhertestbetrouwbaarheid van de totale IQ-score zijn goed met respectievelijke coëfficiënten van.94 en.92. De betrouwbaarheid wordt als voldoende geëvalueerd door de COTAN. Maar men raadt wel af om de subtesten afzonderlijk te interpreteren aangezien enkele subtesten een lage betrouwbaarheid hebben. In de huidige studie maken we dan ook enkel gebruik van de totaalscore (Evers, 2009-2012). 30
Perspectiefneming. De Theory of Mind Test Revised (ToM test-r; Steerneman & Meesters, 2009) is een gestructureerd interview dat het construct ToM op een gedifferentieerde wijze benadert. Deze test meet namelijk de drie stadia waarlangs ToM zich ontwikkelt. (1) Het eerste stadium betreft de voorlopers van ToM namelijk doen-alsof, emotieherkenning en het onderkennen van verschil tussen fysisch en mentaal. (2) Het tweede stadium bevat de eerste manifestaties van ToM namelijk first order belief en false belief. (3) Het derde stadium betreft het hoogste niveau van ToM namelijk second order belief (cf. supra p. 7; Inleiding: Theory of Mind bij kinderen nagaan). De test bestaat uit 14 items waarin informatie verzameld wordt over de mate waarin kinderen van 4 tot en met 12 jaar beschikken over sociaal begrip, sociaal inzicht en sociale sensitiviteit. De betrouwbaarheid werd op drie manieren geëvalueerd. De testhertestbetrouwbaarheid is goed met een intraclass correlation coëfficiënt (ICCcoëfficiënt) van.90. De interbeoordelaarsbetrouwbaarheid was voldoende met een gemiddelde Cohen s kappa van.85. De interne consistentie van de totaalscore, berekend aan de hand van Cronbach s α, is voldoende en bedraagt.85 en.88 respectievelijk voor kinderen met ASS en typisch ontwikkelende basisschoolkinderen. De betrouwbaarheid werd door de COTAN als onvoldoende beoordeeld, omdat de betrouwbaarheden over de gehele normgroep zijn berekend en niet per leeftijdsgroep. De normen worden door de COTAN geëvalueerd als onvoldoende omwille van verschillende redenen. Zo is onder andere de steekproef niet groot genoeg en wordt er te weinig informatie rond de gemaakte statistische keuzes vermeld in de handleiding (Evers, 2009-2012). Procedure Nadat het onderzoeksprotocol goedgekeurd werd door de ethische commissie, kregen alle ouders een brief opgestuurd met daarin informatie omtrent het onderzoek. Nadien werden ze telefonisch gecontacteerd met de vraag of men wou deelnemen aan 31
het onderzoek. Bij een positief antwoord, werd er een afspraak gemaakt aan de universiteit of bij uitzondering bij het kind thuis. Wanneer het onderzoek op de universiteit doorging, werd het kind samen met een ouder ontvangen door twee proefleiders. Het onderzoek vond plaats in een prikkelarme ruimte waar de testafname kon gefilmd worden. Terwijl de ene proefleider alle testen bij het kind afnam, bleef de andere proefleider bij de ouder. De ouder zat in een naburig lokaal waar de testafname gevolgd kon worden op een beeldscherm. De ouders gaven allereerst schriftelijk hun geïnformeerde toestemming. Nadien werd gevraagd om een aantal vragenlijsten over het kind in te vullen. Naast het bevragen van de sociaalcommunicatieve vaardigheden aan de hand van de Social Responsiveness Scale (SRS; Constantino & Gruber, 2005; Roeyers, Thys, Druart, De Schryver, & Schittekatte, 2011) en de Social Communication Questionnaire (SCQ; Rutter, Bailey, & Lord, 2003; Warreyn, Raymaekers, & Roeyers, 2004) werden de ouders ook bevraagd naar het algemeen welbevinden van hun kind, aan de hand van de Strenghts and Difficulties Questionnaire (SDQ; Goodman, 1997). Vervolgens werd de persoonlijkheid en het temperament van het kind in kaart gebracht met behulp van de Hierarchical Personality Inventory for Children (HiPIC; Mervielde & De Fruyt, 2009) en de Children's Behaviour Questionnaire (CBQ; Putnam & Rothbart, 2006). Ten slotte werd er nog een semigestructureerd interview afgenomen in verband met de gezinssituatie, de schoolloopbaan en de door het kind reeds gekregen behandeling. Tegelijkertijd werden de testen bij het kind afgenomen. Er werd een standaardvolgorde in de testing gehanteerd. We begonnen met de afname van de CELF-4-NL waarna een korte pauze volgde. Nadien namen we de verkorte WISC-III-NL en de Tom test-r af. Een onderzoek duurde ruim twee uur. De afname van de CELF-4- NL duurt ongeveer 60 à 75 minuten waarna een pauze van 10 minuten volgde. De verkorte WISC-III-NL duurt ongeveer 30 minuten en de ToM test-r ongeveer 20 minuten. Indien het kind recent reeds één of meerdere testen in een andere context had afgelegd, werden deze testen niet meer opnieuw afgenomen. We namen dan contact op met de instantie waar het kind getest werd, om de resultaten op te vragen. Zo konden we test-hertesteffecten voorkomen. Na het onderzoek ontvingen de ouders 32
met hun kind 15 voor hun deelname. Enkele weken na de testafname, ontvingen de ouders ook een kort verslag met de resultaten en interpretaties voor elke test. Statistische analyses Parametrische toetsen stellen doorgaans een aantal voorwaarden aan de data, die noodzakelijk zijn om accurate resultaten te bekomen. De eerste assumptie vereist een normale verdeling van de data, zowel bij de ASSgroep als de niet-assgroep. Voor elke variabele werd er via de Shapiro-Wilk toets nagegaan of er significante afwijkingen van de normale verdeling aanwezig zijn. Deze toets heeft de voorkeur bij kleinere steekproeven (N 50). Alle variabelen, uitgezonderd drie, bleken significant niet normaal verdeeld te zijn bij ten minste één steekproefgroep. Voornamelijk de ASSgroep blijkt het minst normaal verdeeld. Enkel de second order belief ToM-score op lagere schoolleeftijd en de totaal- en ratioscore IBR op driejarige leeftijd, bleken normaal verdeeld voor zowel de ASSgroep als de niet-assgroep. Vervolgens vereisen parametrische toetsen ook een homogeniteit in de varianties van de groepen in de populatie. Deze vooronderstelling controleert men aan de hand van de Levene s toets. Voor elke variabele gemeten op lagere schoolleeftijd blijken de varianties van de twee steekproefgroepen significant van elkaar te verschillen (F(1, 33) = 5.14-18.91, p =.000 -.030). Enkel voor de second order belief ToM-score, waren de varianties gelijk voor de ASSgroep en de niet-assgroep (F(1,33) = 3.35, p =.076). Gegeven deze resultaten, blijkt er niet voldaan te zijn aan de voorwaarden om een parametrische toets uit te voeren. Een mogelijke oplossing voor dit probleem is het verwijderen van outliers. In de huidige studie werd hier echter niet voor geopteerd aangezien we kinderen met ASS prospectief opvolgen. Zoals eerder aangehaald, vormt ASS een spectrum met een zeer uitgebreid klinisch fenotype. Wanneer men uit de data kinderen gaat verwijderen die moeilijk testbaar zijn of die extreme scores behalen, omvat men met dit onderzoek niet het volledige spectrum. 33
Een alternatieve oplossing betreft het transformeren van de data. Voor de variabelen die op lagere schoolleeftijd gemeten werden, bewijst dit duidelijk zijn nut. De overige variabelen bleken echter minder goed gecorrigeerd te kunnen worden. In de huidige studie hanteren we daarom non-parametrische toetsen, aangezien deze geen assumpties van normaliteit en homogeniteit opleggen aan de data. Er wordt geopteerd voor de Mann-Whitney toets om de ASSgroep te vergelijken met de niet-assgroep. Daarnaast wordt er gebruik gemaakt van de Spearman s rangcorrelatiecoëfficiënt om het verband tussen de variabelen gemeten op verschillende leeftijden te berekenen. 34
Resultaten Groepsverschillen Aangezien de niet-assgroep bestaat uit kinderen die ooit positief screenden voor ASS en/of een taalachterstand hadden, willen we allereerst nagaan of er op de onderzochte variabelen een significant verschil is met de ASSgroep. In Tabel 3 wordt er een overzicht gegeven van deze groepsverschillen, met de bijhorende p-waarde aan de hand van de Mann-Whitney toets. Tabel 3 Statistieken groepsverschillen ASSgroep Niet-ASSgroep p-waarde Lft Mann- Mediaan Range Mediaan Range Whitney Receptieve taal (MSEL) 2j 29.00 20.00-57.00 45.00 20.00-64.00.048 3j 34.50 20.00-54.00 54.00 23.00-69.00.008 4j 36.00 20.00-65.00 55.00 38.00-65.00.026 Expressieve taal (MSEL) 2j 25.00 20.00-40.00 43.50 20.00-64.00.000 3j 25.00 20.00-72.00 43.00 20.00-73.00.033 4j 41.00 20.00-69.00 61.00 28.00-79.00.041 Sociaal affect 2j 8.50 3.00-18.00 1.50 0.00-15.00.001 IJA 3j 1.74 0.46-3.65 2.21 1.36-5.82.085 RJA 3j 0.85 0.44-1.00 1.00 0.80-1.00.028 WJA 3j 3.40 0.00-12.22 5.48 0.39-9.85.268 IBR 3j 1.42 0.28-2.86 1.69 0.65-2.75.667 RBR 3j 0.78 0.14-1.00 0.83 0.33-1.00.568 WBR 3j 1.51 0.00-10.84 4.38 0.00-8.49.267 IJA ratioscore 3j 0.09 0.00-0.67 0.10 0.01-0.32 1.000 IBR ratioscore 3j 0.54 0.08-0.86 0.35 0.20-0.67.036 CELF kernscore 7/8j 68.00 55.00-114.00 93.00 71.00-121.00.030 CELF receptieve taal 7/8j 73.00 55.00-111.00 91.00 71.00-124.00.018 CELF expressieve taal 7/8j 69.00 55.00-110.00 94.50 64.00-118.00.030 CELF taalinhoud 7/8j 70.00 55.00-105.00 90.00 63.00-118.00.022 CELF taalvorm 7/8j 65.00 55.00-111.00 94.00 70.00-119.00.016 ToM voorlopers 7/8j 10.00 0.00-12.00 11.00 9.00-12.00.020 ToM first order/ false belief 7/8j 7.00 0.00-12.00 9.50 4.00-12.00.020 ToM second order belief 7/8j 4.00 0.00-8.00 6.50 3.00-9.00.004 ToM totaal 7/8j 22.00 0.00-29.00 27.50 20.00-32.00.005 Totaal IQ 7/8j 68.00 42.00-116.00 94.00 79.00-131.00.026 IJA Initiëren van joint attention; RJA Reageren op joint attention; WJA Gewogen joint attention; IBR Initiëren van behavioral requests; RBR Reageren op behavioral requests; WBR Gewogen behavioral requests MSEL Mullen Scales of Early Learning; CELF Clinical Evaluation of Language Fundamentals; ToM Theory of Mind Onderzoeksgegevens op peuter- en kleuterleeftijd Op tweejarige leeftijd werd een significant verschil gevonden tussen beide groepen op het sociaal affect algoritme van de ADOS (U = 48.50, z = -3.31, p =.001, r = -.57). De ASSgroep scoorde significant hoger 35
dan de niet-assgroep, waaruit blijkt dat zij meer uitval vertoonden op deze items. Daarnaast vond men op driejarige leeftijd een significant verschil voor joint attention op RJA (U = 34.50, z = -2.20, p =.028, r = -.46) en de IBR ratioscore (U = 32.00, z = -2.10, p =.036, r = -.44). De niet-assgroep volgde het wijsgebaar van de onderzoeker vaker dan de ASSgroep en behaalde een lagere IBR ratioscore. Voor de overige joint attentionvariabelen gemeten op driejarige leeftijd, werden er geen significante verschillen teruggevonden. Ten slotte werden er ook significante verschillen gevonden voor expressieve en receptieve taal, gemeten aan de hand van de MSEL, op de leeftijd van 2, 3 en 4 jaar (U = 29.50 87.00, z = -3.82-1.98, p =.000.048, r = -.66 -.34). De ASSgroep scoort hierop steeds lager dan de niet-assgroep. Onderzoeksgegevens op lagere schoolleeftijd Op lagere schoolleeftijd werden er significante verschillen gevonden op de CELF- IV-NL, zowel op vlak van receptieve taal (U = 82.00, z = -2.36, p =.018, r = -.40), expressieve taal (U = 87.50, z = -2.17, p =.030, r = -.37), taalinhoud (U = 84.00, z = -2.29, p =.022, r = -.39), taalvorm (U = 80.50, z = - 2.40, p =.016, r = -.41), als bijgevolg de kernscore (U = 87.50, z = -2.17, p =.030, r = -.37). Verder bleek de totale intelligentiequotiënt ook significant verschillend tussen beide groepen (U = 85.50, z = -2.23, p =.026, r = -.38). Ten slotte werden er significante verschillen gevonden op de voorlopers van ToM (U = 85.00, z = -2.32, p =.020, r = -.39), first order en false belief (U = 83.00, z = -2.33, p =.020, r = -.39), second order belief (U = 65.50, z = -2.91, p =.004, r = -.49) en de totaalscore (U = 67.50, z = -2.83, p <.01, r = -.48). In onderstaande boxplot-grafieken (Figuur 2 5) kan men de spreiding van de verdeling, voor de variabelen gemeten op lagere schoolleeftijd, nagaan. Hieruit kan men afleiden dat de ASSgroep lager scoort op deze variabelen en meer variantie vertoont in de behaalde scores. 36
Figuur 2. CELF-IV-NL receptieve taal Figuur 3. CELF-IV-NL expressieve taal Figuur 4. Totaal IQ Figuur 5. ToM totaalscore Longitudinale verbanden Correlationele analyses werden uitgevoerd om de relatie tussen diverse variabelen, gemeten op verschillende leeftijden, te exploreren. Is er een verband tussen joint attention en taalvaardigheid? Het verband tussen joint attention en taal wordt zowel cross-sectioneel als longitudinaal bestudeerd. Joint attention werd op tweejarige leeftijd nagegaan via het sociaal affect-domein van de ADOS en op driejarige leeftijd aan de hand van de ESCS. Deze variabelen worden in verband gebracht met receptieve en expressieve taal, gemeten op de leeftijd van 2, 3 en 4 jaar aan de hand van de MSEL. Alsook met receptieve taal, expressieve taal, taalinhoud, taalvorm en de kernscore gemeten op lagere schoolleeftijd aan de hand van de CELF-IV-NL. 37