De effectiviteit van cognitieve gedragstherapie voor de behandeling van angststoornissen bij kinderen met en zonder een Autisme Spectrum Stoornis

Transcriptie

1 De effectiviteit van cognitieve gedragstherapie voor de behandeling van angststoornissen bij kinderen met en zonder een Autisme Spectrum Stoornis The effectiveness of cognitive behavioral therapy for the treatment of anxiety disorders in children with and without ASD Masterscriptie Orthopedagogiek Pedagogische en Onderwijskundige Wetenschappen Universiteit van Amsterdam Student: S.C. ter Steege Begeleiding: Drs. F.J.A. van Steensel & Prof. Dr. S.M. Bögels Amsterdam, Januari 2012

2 De effectiviteit van cognitieve gedragstherapie voor de behandeling van angststoornissen bij kinderen met en zonder een Autisme Spectrum Stoornis Masterscriptie Orthopedagogiek Pedagogische en Onderwijskundige Wetenschappen Universiteit van Amsterdam Student: S.C. ter Steege Begeleiding: Drs. F.J.A. van Steensel & Prof. Dr. S.M. Bögels Amsterdam, Januari

3 Inhoudsopgave: Abstract 1. Inleiding Angst 1.2 Autisme Spectrum Stoornissen 1.3 Cognitieve Gedragstherapie 1.4 Probleemstelling, Onderzoeksvragen en Hypothesen 2. Methoden Proefpersonen 2.2 Meetinstrumenten 2.3 Procedure 2.4 Behandeling 3. Resultaten Normaliteit en Outliers 3.2 Onderzoeksdesign en gebruikte analyses 3.3 Onderzoeksvragen Is CGT voor de behandeling van angststoornissen even effectief voor kinderen met ASS als voor kinderen met uitsluitend angststoornissen? Is er een verschil in effectiviteit van CGT met betrekking tot het type angststoornis bij kinderen met en zonder ASS? Hebben comorbide (stemmings- of externaliserende) stoornissen invloed op de effectiviteit van CGT? 4. Discussie Literatuurlijst

4 Abstract Anxiety is common among children with autism spectrum disorders (ASD), but research concerning treatment effectiveness for anxiety is limited in this population. The aim of this study was to assess the effectiveness of cognitive behavioral therapy (CBT) for the treatment of anxiety disorders in children with ASD. Also, this study assessed the effectiveness of CBT for the specific anxiety disorders (e.g. social anxiety disorder, separation anxiety disorder, generalized anxiety disorder, panic disorder, agoraphobia, specific phobia, obsessive compulsive disorder, posttraumatic stress disorder) and assessed whether or not a comorbid (externalizing- or mood) disorder influenced the effectiveness of CBT. Children with ASD (n = 80) were compared to clinically anxious children (n = 95), using the ADIS C/P to assess anxiety disorders. Results indicated that CBT is as effective for children with ASD as it is for clinically anxious children. However, differences in effectiveness were found with respect to the type of anxiety disorders; CBT was most effective for social anxiety disorder and specific phobia, while it was found less effective for posttraumatic stress disorder and panic disorder. Furthermore, a comorbid (externalizing- or mood) disorder did not affect the effectiveness of CBT. Overall, these findings indicate that CBT is an effective treatment for anxiety disorders independent of a child having ASD, or of a child having a comorbid (externalizing- or mood) disorder. 4

5 1. Inleiding 1.1 Angst Angst wordt in de meeste gevallen gedefinieerd als een normale reactie op een bedreiging (Kerig & Wenar, 2006). Angst is van essentieel belang omdat het een waarschuwing is dat een situatie fysiek en/of psychisch schadelijk of gevaarlijk is (Kerig & Wenar, 2006). Angst wordt daarom beschouwd als een adaptieve emotie: het is nuttig om onder bedreigende omstandigheden bang te zijn (Muris, 2008). Angsten komen veel voor bij kinderen. Uit onderzoek van Muris, Merckelbach, Gadet en Moulaert (2000) blijkt dat 71% van de 2-6 jarigen, 87% van de 7-9 jarigen en 68% van de jarigen angsten hebben. Bij 2-6 jarigen gaat het om angsten voor bijvoorbeeld monsters. De 7-12 jarigen hebben meer realistischere angsten, zoals angst voor lichamelijk letsel. Sociale angsten en angsten over bijvoorbeeld financiën of de (eigen) gezondheid, komen voor vanaf de adolescentie. De hierboven beschreven angsten kunnen gezien worden als normale angsten die passen bij de ontwikkeling van een kind. Wanneer er echter sprake is van een aanhoudende en overdreven angst waardoor het dagelijks functioneren wordt belemmerd, kan er sprake zijn van een angststoornis (Peijnenburg & Bögels, 2009). Angststoornissen zijn met % de meest voorkomende psychische stoornissen bij kinderen in een normale populatie (Peijnenburg & Bögels, 2009). In klinische populaties komen angststoornissen bij 45% van de kinderen voor (Last, Perrin, Hersen & Kazdin, 1992). De DSM-IV onderscheidt verschillende typen angststoornissen: separatieangststoornis, paniekstoornis, agorafobie, specifieke fobie, sociale fobie, obsessieve-compulsieve stoornis, posttraumatische stress-stoornis, acute stressstoornis, gegeneraliseerde angststoornis, angststoornis door een somatische aandoening, angststoornis door een middel en een angststoornis NAO (American Psychiatric Association [APA], 2001). Daarbij komen angststoornissen vaak voor in combinatie met een ander type angststoornis (bij 65-95% van de kinderen met een angststoornis komt tevens een comorbide angststoornis voor; Kovacs & Devlin, 1998), of in combinatie met een stemmingsstoornis (bij 60-75% van de kinderen met een angststoornis komt een comorbide stemmingsstoornis voor; Kerig & Wenar, 2006). 1.2 Autisme Spectrum Stoornissen De DSM IV onderscheidt verschillende Autisme Spectrum Stoornissen (ASS): Autistische stoornis, Stoornis van Asperger, Pervasieve ontwikkelingsstoornis NAO (PDD-NOS), Stoornis van Rett, en de Desintegratiestoornis van de kinderleeftijd (APA, 2001). Kinderen met een Autistische stoornis hebben (1) beperkingen in de sociale interactie, (2) beperkingen 5

6 in de communicatie en (3) stereotiepe gedragspatronen, interesses en activiteiten. Kinderen met Asperger verschillen van kinderen met een Autistische stoornis op een manier dat zij geen algemene achterstand in de taalontwikkeling en de cognitieve ontwikkeling hebben. Zij laten echter wel (1) beperkingen in de sociale interactie en (2) stereotiepe gedragspatronen, interesses en activiteiten zien. Kinderen met PDD-NOS hebben een ernstige en pervasieve beperking in de ontwikkeling van de wederkerige sociale interactie, in combinatie met ofwel (1) tekortkomingen in de non-verbale communicatieve vaardigheden, ofwel (2) stereotiep gedrag, interesses en activiteiten. Er wordt echter niet (geheel) voldaan aan de criteria van een Autistische stoornis of aan de criteria van de Stoornis van Asperger (APA, 2001; Carr, 2006). De Stoornis van Rett en de Desintegratiestoornis van de kinderleeftijd komen zeer weinig voor en aangezien in de huidige studie deze typen van ASS niet zijn meegenomen, wordt hier niet verder op in gegaan. Recente studies geven een prevalentie van 3.4 op de 1000 tot 9 op de 1000 kinderen die gediagnosticeerd zijn met ASS (Sverd, 2003; Yeargin-Allsop et al., 2003), waarbij deze stoornis vaker voorkomt bij jongens dan bij meisjes (Kerig & Wenar, 2006). ASS is niet te genezen, maar kinderen met ASS kunnen wel geholpen worden bij het leren van vaardigheden om hun communicatieve, cognitieve en gedragsmatige tekorten te compenseren. Daarnaast kan een omgeving gecreëerd worden waarin zij zich zo optimaal mogelijk kunnen ontwikkelen (Carr, 2006). Het meest diepgaande tekort dat kinderen met ASS hebben, welke onderliggend is aan alle andere kenmerken, is de Theory of Mind. Dit is een cognitieve capaciteit onderliggend aan de mogelijkheid om complexe sociale interacties aan te gaan. Een gebrek in de Theory of Mind bij kinderen met ASS houdt in dat deze kinderen moeite hebben met het herkennen van psychische toestanden van henzelf of van anderen (Kerig & Wenar, 2006; Stone, Baron-Cohen & Knight, 1998). Mensen met ASS hebben vaak last van andere comorbide stoornissen, waarbij men de prevalentie van comorbide stoornissen bij mensen met ASS schat op ongeveer 60% (van der Sijde, 2009). Veel voorkomende problemen bij mensen met ASS zijn: gebrekkige aandacht en concentratie (60 %), hyperactiviteit (40 %), dwanghandelingen (16-86 %), angsten (17-74 %), stemmingsproblemen (9-44 %) en zelfbeschadiging (24-43 %; van der Sijde, 2009). Uit een meta-analyse van Van Steensel, Bögels en Perrin (2011) blijkt dat angsten ook bij kinderen met ASS vaak voorkomen. Met uitzondering van de paniekstoornis, komt een angststoornis bij kinderen met ASS (tenminste) twee maal vaker voor dan bij kinderen die zich normaal ontwikkelen. In deze meta-analyse werd gevonden dat de specifieke fobie (29.8%) het meest voorkomt bij kinderen met ASS, gevolgd door de obsessieve-compulsieve stoornis (17.4%), 6

7 de sociale angststoornis (16.6%), agorafobie (16.6%), gegeneraliseerde angststoornis (15.4%), separatieangststoornis (9.0%) en de paniekstoornis (1.8%). Verschillende onderzoekers zien kenmerken van ASS als een gevolg van, of als een mechanisme om, om te gaan met angst. Deze angst wordt volgens hen veroorzaakt door het niet begrijpen van de omgeving (Gillot, Furnis & Walter, 2001). Een voorbeeld is stereotiep gedrag; dit gedrag komt vaak voor als manier van zelfkalmering wanneer kinderen met ASS gestrest of angstig zijn. Echter, het onderzoek van Kim en collega s (2000) laat zien dat kinderen met ASS die een hogere mate van repetitief gedrag hebben, niet hoger scoren op angst. Wel blijkt uit ditzelfde onderzoek dat kinderen met lage non-verbale en hoge verbale vaardigheden meer angst- en stemmingsproblemen laten zien. Eenduidige conclusies zijn nog niet voorhanden en meer onderzoek is nodig om te achterhalen welke factoren een rol spelen in het ontstaan (en de instandhouding) van angst(stoornissen) bij kinderen met ASS. 1.3 Cognitieve Gedragstherapie Angststoornissen gaan meestal niet spontaan over (Peijnenburg & Bögels, 2009). Omdat angststoornissen kunnen leiden tot andere psychopathologie, vroegtijdig schoolverlaten, een negatieve sociaaleconomische status en aantasting van de kwaliteit van leven van het gezin, is het belangrijk angststoornissen te behandelen (Peijnenburg & Bögels, 2009). Uit recent onderzoek is gebleken dat angststoornissen bij kinderen goed te behandelen zijn middels cognitieve gedragstherapie (CGT) (e.g. Barrett, Duffy, Dadds, & Rapee, 2001; Bodden et al., 2008; Cartwright-Hatton, Roberts, Chitsabesan, Fothergill, & Harrington, 2004). Bodden en collega s (2008) hebben in een multi-center studie een cognitieve gedragstherapeutische behandeling onderzocht. Uit deze multi-center studie is gebleken dat 67% van de kinderen en adolescenten met ernstige angststoornissen drie maanden na afloop van de behandeling vrij waren van hun primaire angststoornissen. Daarnaast was 52% van de kinderen en adolescenten vrij van alle angststoornissen na afloop van de angstbehandeling. Bij slechts 11% van de kinderen en adolescenten had de behandeling geen effect. Deze onderzochte CGT was een voorloper van de huidige DDD-behandeling (Denken + Doen = Durven; Bögels, 2002), waarmee de kinderen in de huidige studie voor hun angststoornissen behandeld werden (zie paragraaf 2.4 voor een beschrijving van deze behandeling). Chambless en Gillis (1993) hebben in hun literatuurstudie onderzocht of CGT effectief is bij kinderen met een gegeneraliseerde angststoornis, paniekstoornis met en zonder agorafobie en een sociale fobie. Zij toonden aan dat CGT voor deze typen angststoornissen effectief is, maar dat de klinisch significante verbetering per studie en per type angststoornis varieert. Zo 7

8 bleek dat 7 75% van de kinderen met een sociale fobie genezen was, terwijl dit 46 86% bij de paniekstoornis en 32 73% bij de gegeneraliseerde angststoornis was. Ook Crawley Beidas, Benjamin, Martin en Kendall (2008) en Lamplugh, Berle, Milicevic en Starcevic (2008) toonden aan dat de effectiviteit van CGT per type angststoornis verschilt: kinderen met een gegeneraliseerde angststoornis of een separatieangststoornis reageerden bijvoorbeeld beter op CGT dan kinderen met een sociale fobie. Kendall, Brady en Verduin (2001) hebben onderzoek gedaan of comorbide psychiatrische stoornissen (depressie, ADHD, oppositioneel opstandige stoornis [ODD], gedragsstoornis [CD]) bij kinderen met een angststoornis invloed heeft op de effectiviteit van CGT. Zij toonden aan dat er geen verschil in effect van CGT was bij kinderen met een angststoornis met of zonder comorbide psychiatrische stoornis; 68.4% van de kinderen zonder comorbide psychiatrische stoornis en 70.6% van de kinderen met ten minste één comorbide psychiatrische stoornis waren na CGT vrij van hun primaire diagnose. Dezelfde bevindingen werden gedaan door andere studies (Flannery-Schroeder, Suveg, Safford, Kendall & Webb, 2004; Rapee, 2002): CGT bij kinderen met een angststoornis en comorbide psychiatrische stoornis is even effectief als CGT bij kinderen met alleen een angststoornis (zonder psychiatrische comorbiditeit). Ondanks dat angststoornissen bij kinderen met ASS vaak voorkomen, is er nog maar weinig onderzoek gedaan naar de behandeling van angststoornissen bij kinderen met ASS. Er zijn een aantal studies waarin de effectiviteit van CGT voor de behandeling van angststoornissen bij kinderen met ASS is onderzocht (Chalfant, Rapee & Carroll, 2006; Reaven et al., 2009; Sofronoff, Attwood & Hinton, 2005). Deze onderzoeken hebben aangetoond dat CGT bij kinderen met ASS en comorbide angststoornis tot een significante afname van angststoornissen leidt. Ook blijkt dat CGT - met de juiste aanpassingen - effectief kan zijn bij het behandelen van angststoornissen bij kinderen met ASS (Sze & Wood, 2007; Sze & Wood, 2008; White et al., 2010; Wood et al., 2008). 1.4 Probleemstelling, Onderzoeksvragen en Hypothesen Zoals hierboven beschreven is ASS (vooralsnog) niet te genezen. Wel kunnen kinderen met ASS begeleiding krijgen en kunnen comorbide problemen zoals angststoornissen behandeld worden. Hierdoor zal uiteindelijk ook de last verminderen en zal mogelijk de kwaliteit van leven toenemen (Carr, 2006; De Bildt et al., 2007). Het onderzoek naar de behandeling van angststoornissen bij kinderen met ASS staat echter nog in de kinderschoenen, waarbij nog geen onderzoek gedaan is naar het effect van CGT bij de verschillende typen 8

9 angststoornissen. Daarnaast stelt zich de vraag naar de invloed van comorbide stoornissen op de effectiviteit van CGT bij kinderen met ASS. De onderzoeksvragen betreffen de volgende: 1. Is CGT voor de behandeling van angststoornissen even effectief voor kinderen met ASS als voor kinderen met uitsluitend angststoornissen? 2. Is er een verschil in effectiviteit van CGT met betrekking tot het type angststoornis bij kinderen met en zonder ASS? 3. Hebben comorbide (stemmings- of externaliserende) stoornissen invloed op de effectiviteit van CGT? Naar aanleiding van de eerder beschreven literatuur zijn de volgende hypothesen opgesteld: 1. Door de gestructureerde en visuele aanpak van het DDD-protocol lijkt de behandeling ook geschikt voor kinderen met ASS (Bodden et al., 2008). Daarnaast hebben de resultaten van eerdere pilot studies (Chalfant et al., 2006; Reaven et al., 2009; Wood et al., 2008) uitgewezen dat kinderen met ASS profiteren van CGT als behandeling voor hun angststoornissen. Of de behandeling echter net zo effectief is als bij kinderen zonder ASS is nog niet eerder onderzocht. 2. De tweede hypothese is dat er bij kinderen met uitsluitend angststoornissen een verschil in effectiviteit bestaat met betrekking tot het type angststoornis. Dit wordt verondersteld omdat resultaten uit verschillende studies (o.a. Chambless & Gillis, 1993; Crawley et al., 2008; Lamplugh et al., 2008; Marchand, Todorov, Borgeat & Pelland, 2007) laten zien dat de effectiviteit van CGT per type angststoornis verschilt en dat aanpassingen aan de CGT voor een specifieke angststoornis tot betere resultaten kan leiden (Lamplugh et al., 2008; Marchand et al., 2007). Ook is het denkbaar dat CGT bij kinderen met ASS minder effectief is voor de angststoornissen die meer gerelateerd zijn aan sociale interactie en sociale situaties, aangezien kinderen met ASS juist op dit vlak moeilijkheden ondervinden (APA, 2001). De verschillende typen angststoornissen lijken in meer en mindere mate gerelateerd aan de sociale interactie en sociale situaties. Het type angststoornis dat het meest gerelateerd lijkt aan sociale interactie en sociale situaties is de sociale angststoornis, omdat dit type inhoudt dat er angst is voor één of meerdere situaties waarin sociaal gefunctioneerd moet worden (APA, 2001). Dit type wordt gevolgd door de agorafobie, omdat hierbij angst bestaat zich in een situatie te bevinden waaruit ontsnappen moeilijk of gênant is, vaak te midden van een massa mensen (APA, 2001). Hierna kan de gegeneraliseerde angststoornis genoemd 9

10 worden, omdat tot dit type ook sociaal-fobische verschijnselen kunnen behoren (APA, 2001; Peijnenburg & Bögels, 2009). Hierna volgen de specifieke fobie, de obsessieve-compulsieve stoornis, de separatieangststoornis en de paniekstoornis, omdat deze typen allen niet direct gekarakteriseerd worden door sociale vermijding, maar hier wel kenmerken van kunnen laten zien; de specifieke fobie kan bijvoorbeeld een specifieke sociale situatie omvatten (specifieke fobie; situationele type; APA, 2001), de obsessieve-compulsieve stoornis kan voortkomen uit obsessies gerelateerd aan angst voor sociale situaties, de separatieangststoornis kan bestaan uit angst voor alle (sociale) situaties waarbij de persoon waaraan het kind gehecht is niet aanwezig is en de paniekstoornis kan elementen van sociale vermijding omvatten, aangezien deze kinderen vaak ook (sociale) situaties vermijden omdat zij bang zijn een paniekaanval te krijgen (APA, 2001; Peijnenburg & Bögels, 2009). Ten slotte lijken de volgende angststoornissen het minst gerelateerd aan sociale vermijding; de posttraumatische stressstoornis en de acute stressstoornis. 3. De derde hypothese is dat een comorbide stoornis geen invloed heeft op de effectiviteit van CGT bij kinderen met en zonder ASS, zoals ook uit eerder onderzoek is gebleken bij kinderen met angststoornissen en comorbide (stemmings- en externaliserende) stoornissen (Flannery-Schroeder, Suveg, Safford, Kendall & Webb,2004; Kendall, Brady & Verduin, 2001 & Rapee, 2002). 10

11 2. Methoden 2.1 Proefpersonen De onderzoeksgroep bestaat uit kinderen en adolescenten (n = 175) met angststoornissen, met en zonder ASS, aangemeld bij verschillende GGZ-instellingen (Centrum voor Kinder- en Jeugd GGZ Maastricht, RIAGG Midden-Limburg, Mondriaan Zorggroep Heerlen, GGZ Meerkanten Lelystad, Dimence, t Centrum en UvA-Virenze). Inclusiecriteria van het onderzoek waren (1) dat het kind ten minste één angststoornis heeft (alle typen angststoornissen komen in aanmerking) en (2) dat er ten minste één ouder deelneemt aan het onderzoek en de behandeling. Uitsluitingscriteria waren (1) acute suïcidaliteit, (2) niet behandelde psychotische stoornis, (3) IQ < 70 en (4) V-code voor huidig seksueel of fysiek misbruik. De groep kinderen met angststoornissen zonder ASS bestaat uit 95 kinderen en hun ouders (ook wel aangeduid als angstgroep), en de groep kinderen met ASS en comorbide angststoornissen bestaat uit 80 kinderen en hun ouders (ook wel aangeduid als ASS+angst groep). Aan het onderzoek deden in totaal 169 moeders en 127 vaders mee. Het jongste kind was 7 jaar en het oudste kind was 18 jaar bij aanvang van het onderzoek, met een gemiddelde leeftijd van 12.3 jaar (SD = 2.8). De gemiddelde leeftijd van de ASS+angst groep is 11.7 jaar (SD = 2.7) en de gemiddelde leeftijd van de angstgroep is 12.9 jaar (SD = 2.8). In Tabel 1 is de verdeling tussen jongens en meisjes van beide condities weergegeven. De leeftijden van de kinderen uit de verschillende condities verschillen significant van elkaar (F (1,173) = 7.15, p =.008), waarbij de angstgroep een gemiddeld hogere leeftijd heeft. Er is ook een significante samenhang gevonden tussen conditie en geslacht (X² = 11.61, p <.001). Hierbij is te zien dat de ASS+angst groep gerepresenteerd wordt door meer jongens in vergelijking met de angstgroep. Tabel 1 Aantal Jongens en Meisjes, Conditie en Gemiddelde Leeftijd per Onderzoeksgroep ASS+angst (n, %) Angst (n, %) Totaal (n, %) Jongen 59 (73.8) 46 (48.5) 105 (60) Meisje 21 (26.3) 49 (51.6) 70 (40) Totaal 80 (100) 95 (100) 175 (100) 11

12 De kinderen uit de conditie ASS+angst zijn allen gediagnosticeerd met één van de volgende DSM-IV diagnoses: Autistische stoornis, Stoornis van Asperger en Pervasieve ontwikkelingsstoornis NAO. Daarnaast moesten alle kinderen om aan het onderzoek mee te doen, voldoen aan ten minste één van de volgende angststoornissen: separatieangststoornis, paniekstoornis, agorafobie, specifieke fobie, sociale fobie, obsessieve-compulsieve stoornis, posttraumatische stress-stoornis, acute stress-stoornis, gegeneraliseerde angststoornis, angststoornis door een somatische aandoening, angststoornis door een middel en een angststoornis NAO. In Tabel 2 zijn de primaire angststoornissen van de kinderen, gemeten bij de voormeting door de ADIS Ouder versie (Siebelink & Treffers, 2001), weergegeven. Tabel 2. Primaire Diagnose bij voormeting van de kinderen met en zonder ASS (o.b.v. de ADIS-P) Diagnose Frequentie (n, %) ASS+ angst (n = 80) Frequentie (n, %) Angst (n = 95) Frequentie (n, %) Totaal (n = 175) Geen diagnose 0 (0.0) 1 (1.1) 2 (1.1) Separatieangst 14 (17.5) 17 (17.9) 31 (17.7) Sociale fobie 25 (31.25) 24 (25.3) 49 (28.0) Specifieke fobie 22 (27.5) 17 (17.9) 39 (22.3) Paniekstoornis 0 (0.0) 1 (1.1) 1 (0.6) Paniekstoornis met agorafobie 2 (2.5) 6 (6.3) 8 (4.6) Agorafobie 1 (1.25) 7 (7.4) 8 (4.6) Gegeneraliseerde angst 10 (12.5) 15 (15.8) 25 (14.3) Obsessief compulsief 6 (7.5) 5 (5.3) 11 (6.3) Hypochondrie 0 (0.0) 1 (1.1) 1 (0.6) Somatoforme stoornis 0 (0.0) 1 (1.1) 1 (0.6) Totaal 80 (100.0) 95 (100.0) 175 (100.0) 2.2 Meetinstrumenten De angstproblemen van het kind zijn gemeten middels de Screen for Child Anxiety Related Emotional Disorders (SCARED-71; Bodden, Bögels & Muris, 2009) en de Anxiety Disorders Interview Schedule for DSM-IV-TR-child and parent version (ADIS-C/P; Siebelink & Treffers, 2001), De SCARED-71 is een angstsymptomen vragenlijst bestaande uit 71 items welke gegroepeerd kunnen worden naar zeven categorieën, namelijk symptomen van (1) specifieke fobie, (2) paniekstoornis, (3) sociale fobie, (4) obsessieve-compulsieve stoornis, (5) 12

13 posttraumatische stress stoornis, (6) gegeneraliseerde angststoornis en (7) separatieangststoornis. De SCARED-71 heeft een ouder- en een kindversie en is een betrouwbaar en valide instrument gebleken. De interne consistentie (Cronbach s alfa) heeft waarden van.91 tot.95 in niet-klinische populaties en waarden van.86 tot.94 in klinische populaties (Bodden et al., 2009). De ADIS is een semi-gestructureerd diagnostisch interview dat gebruikt wordt om angststoornissen vast te stellen en is gebaseerd op de DSM-IV. De diagnoses die door middel van de ADIS gesteld kunnen worden zijn (1) een paniekstoornis, (2) agorafobie, (3) sociale fobie, (4) gegeneraliseerde angststoornis, (5) obsessieve-compulsieve stoornis, (6) specifieke fobie, (7) posttraumatische stressstoornis, (8) stemmingsstoornissen (depressieve stoornis en dysthyme stoornis) en (9) externaliserende stoornissen (ADHD, ODD, CD). De ADIS is een betrouwbaar en valide meetinstrument: voor de ADIS kind rapportage werden waarden van.81 tot.99 voor de test-hertest betrouwbaarheid gevonden en voor de ADIS ouder rapportage werden waarden van.52 tot.94 voor de test-hertest betrouwbaarheid gevonden (Siebelink & Treffers, 2001; Silverman, Saveedra & Pina, 2001; Wood, Piacentini, Bergman, McCracken & Barrios, 2002). 2.3 Procedure Na aanmelding zijn de kinderen op een natuurlijke wachtlijst geplaatst in afwachting van behandeling. De eerste meting (voormeting: VM) heeft plaatsgevonden direct voor aanvang van de therapie, de nameting (NM) direct na afloop van de in totaal 15 therapiesessies, de eerste follow-up meting 3 maanden na afloop van de therapie (FUI), de tweede follow-up 1 jaar na afloop van de therapie (FUII) en de derde follow-up 2 jaar na afloop van de therapie (FU3). Medicatie (psychofarmaca werkzaam voor angst) diende afgebouwd te zijn voor aanvang van de behandeling of stabiel te blijven tijdens de wachtlijst, behandeling en followup periode. Ouderbegeleiding en andere behandelingen mochten niet plaatsvinden tijdens de therapieperiode en follow-up periode, tenzij dit ethisch niet verantwoord was. In het huidige onderzoek is gebruik gemaakt van de gegevens van de volgende meetmomenten: voormeting, nameting en follow up 1 (3 maanden na therapie). 2.4 Behandeling De behandeling gaat uit van een cognitief-gedragstherapeutische benadering. Er wordt gewerkt met het protocol Denken + Doen = Durven (DDD), ontwikkeld door Bögels (2002). De DDD-behandeling is bedoeld voor kinderen tussen de 8-18 jaar. De kerngedachte van de 13

14 DDD-behandeling is dat angst is aangeleerd en door middel van CGT afgeleerd kan worden (Bögels et al., 2008). De belangrijkste elementen van deze behandeling zijn: psycho-educatie, gedachten uitdagen, helpende gedachten formuleren, het uitvoeren van exposure en het doen van experimenten (Bögels et al., 2008; Peijnenburg & Bögels, 2009). De CGT bestaat uit 12 sessies voor het kind en is in hoofdlijnen gelijk aan de individuele conditie in de MC studie van Bodden en collega s (2008). Daarnaast zijn er drie ouderbijeenkomsten waarbij aandacht besteed wordt aan de dysfunctionele gedachten van de ouder(s) over de angst van hun kind, het coachen van hun kind, co-parenting en de rol van de ouder(s) met betrekking tot de angst van hun kind. De totale therapie voor het gezin bestaat daarmee uit 15 sessies. In de 3 maanden follow-up periode, waarin geen verdere therapie mag plaatsvinden tenzij ethisch onverantwoord, belt de therapeut het gezin eenmaal per maand om na te gaan hoe het gaat. De therapeuten die de behandeling uitvoeren zijn cognitieve gedragstherapeuten en gezondheidszorgpsychologen (in opleiding) en zijn allen uitvoerig getraind in de DDDbehandeling (Bögels, 2002). De therapeuten komen wekelijks samen in een intervisiegroep onder leiding van een centrum deskundige en eens per jaar komen de uitvoerende therapeuten van alle centra samen voor supervisie, training en overleg. 14

15 3. Resultaten 3.1 Normaliteit en Outliers Er is gebruik gemaakt van de data van 175 proefpersonen. Wanneer er data ontbrak (bijvoorbeeld van de nameting of follow up 1), dan is gebruik gemaakt van de methode last observation caried forward (LOCF): onder de assumptie dat er geen verandering heeft plaatsgevonden tussen de laatste onderzoeksmeting die aanwezig is en de volgende waarvan wel data ontbreekt, zijn de ontbrekende metingen opgevuld door de laatst beschikbare meting. Aangezien de LOCF methode beschouwd wordt als conservatief, zijn de analyses ook uitgevoerd op basis van de proefpersonen waarvan alle gegevens van de voor- en nameting en follow up 1 aanwezig waren (dit zijn de zogenaamde completers analyses). De normaliteit werd op basis van een aantal schalen geschonden (m.b.t. de SCARED zoals ingevuld door vader over kind o.b.v. de nameting en follow up 1, en m.b.t. de ADIS totale EBC-score van de ouder- en kind rapportage o.b.v. de voormeting, nameting en follow up 1). Echter, de gebruikte analyses zijn redelijk robuust voor schending van de normaliteit omdat de steekproefgroepen groter zijn dan 30 kinderen per groep (Freankel & Wallen, 2000; Van Peet, Van den Wittenboer & Hox, 2005). Er zijn twee outliers gevonden voor de SCARED (vader over kind: totaal score o.b.v. de nameting) en er zijn maximaal drie outliers per ADIS totale EBC score gevonden o.b.v. de voormeting, nameting en follow up 1. Deze outliers zijn vervangen zijn door de hoogste waarde na verwijdering van de outliers. 3.2 Onderzoeksdesign en gebruikte analyses Het onderzoeksdesign betreft een mixed within-between design. Het within design bestaat uit de verschillende meetmomenten (voormeting, nameting en follow up 1) en het between design bestaat uit de conditie (vergelijking tussen kinderen met en zonder ASS). Voor de resultaten is gebruik gemaakt van repeated measures (m)anova s met de totale ADIS ernst score als afhankelijke variabele, de tijd als herhaalde meting en de conditie als groepsfactor. De totale ADIS ernst score is voor kind en ouder apart berekend en betreft een optelsom van alle ernstscores (0-8) van alle aanwezige angststoornissen. Om de effectiviteit van de therapie te meten is gebruik gemaakt van een effect-size voor verandering, namelijk cohen s d. De volgende regels zijn opgesteld met betrekking tot de interpretatie van deze effect-size: d =.2 tot.5 = klein effect; d =.5 tot.8 = gemiddeld effect; d >.8 = groot effect (Hoyle, Harris & Judd, 2002; Van den Wittenboer & Hox, 2005). 15

16 3.3 Onderzoeksvragen Is CGT voor de behandeling van angststoornissen even effectief bij kinderen met ASS als bij kinderen met uitsluitend angststoornissen? Allereerst is gekeken naar de rapportage van de ADIS ouder over het kind. De resultaten van de repeated measures (m)anova staan beschreven in Tabel 3. Er is een significant tijdseffect en een significant groepseffect gevonden, maar geen significant interactie-effect. Dit houdt in (1) dat de totale ADIS angst-ernst score, zoals beoordeeld door de ouders, afneemt over tijd, (2) dat er een significant verschil tussen de ASS+angst groep en angst groep bestaat m.b.t. de ernst van de angsten (waarbij de kinderen uit de ASS+angst groep over de gehele periode een hogere totale ADIS angst-ernst score laten zien dan de kinderen uit de angstgroep), en (3) dat het tijdseffect (de sterkte van de afname van de angsten) niet verschilt tussen beide groepen. De mate van verandering (afname in angst) zoals gerapporteerd door de ouders, uitgedrukt in cohen s d, zijn voor beide groepen groot (>.8; zie Tabel 4). Vervolgens is gekeken naar de kind rapportage. De gevonden resultaten zijn te zien in Tabel 3. Er is een significant tijdseffect, maar geen significant groepseffect en geen significant interactie-effect gevonden. Dit houdt in (1) dat de totale ADIS angst-ernst score, zoals beoordeeld door het kind, afneemt over tijd, maar (2) dat er geen significant verschil tussen de ASS+angst groep en de angst groep (m.b.t. de ernst van de angsten) en (3) dat het tijdseffect (de sterkte van de afname van de angsten) niet verschilt tussen beide groepen. De mate van verandering (afname in angst) zoals gerapporteerd door het kind, uitgedrukt in cohen s d, zijn voor beide groepen groot (>.8; zie Tabel 4). Tabel 3. Repeated Measures (M)anova: Tijds-, Groeps- en Interactie-effecten m.b.t. de Effectiviteit van CGT bij kinderen met en zonder ASS 1 Ouder rapportage ADIS Kind rapportage ADIS Effect F df p F df p Tijd ,172 <.001** ,170 <.001** Conditie , * , Tijd x conditie , , Dezelfde resultaten zijn gevonden m.b.t. de completers-data o.b.v. de ouder rapportage en o.b.v. de kind rapportage voor het tijdseffect en het interactie-effect, maar kwamen niet overeen met het groepseffect: o.b.v. de completers-data is een significant groepseffect gevonden waarbij de EBC-score bij de ASS groep hoger ligt. Noot. ** = p <.001; * = p <.05 16

17 Tabel 4. Effect-size van de CGT-Behandeling m.b.t. de ouder- en kind rapportage (ADIS) en voor kinderen met en zonder ASS 1 Ouder rapportage Kind rapportage Effect (d) Effect (d) Angst(n = 95) () ASS(n = 80) (M., SD) Angst ASS Angst(n = 94) () ASS(n = 79) () Angst ASS EBCvm 22.96(16.83) 27.56(17.40) 20.14(16.00) 21.03(14.23) EBCnm 10.44(13.23) 14.66(14.51) 9.06(11.44) 9.87(12.14) EBCfu1 9.14(13.09) 12.34(13.57) 0.91* 0.98* 7.76(10.90) 8.19(10.76) 0.90* 1.02* 1 De effect-sizes o.b.v. de ouder- en kind rapportage m.b.t. de completers leverden grote resultaten op: ouder rapportage Angst groep = 1.30*, ASS groep = 1.26*, kind rapportage Angst groep = 1.28*, ASS groep = 1.16*. Noot. * = Effect-size >.8 (= groot effect) Is er een verschil in effectiviteit van CGT met betrekking tot het type angststoornis bij kinderen met en zonder ASS? De resultaten van de repeated measures (m)anova staan beschreven in Tabel 5. Voor alle angststoornissen is een significant tijdseffect gevonden. Dit houdt in dat de ADIS angst-ernst score per angststoornis, zoals beoordeeld door ouder en kind, afneemt over tijd. Daarnaast werd een significant groepseffect gevonden voor de specifieke fobie (ouder rapportage), de paniekstoornis (kind rapportage) en de agorafobie (kind rapportage). Dit betekent dat er een significant verschil tussen de ASS+angst groep en angst groep bestaat m.b.t. de ernst van deze angsten (bij de specifieke fobie laten de kinderen uit de ASS+angst groep over de gehele periode een hogere ernst score zien dan de kinderen uit de angstgroep; bij de paniekstoornis en de agorafobie laten de kinderen uit de angstgroep een hogere ernst score zien in vergelijking met de ASS+angst groep). Een significant interactie-effect werd alleen gevonden voor de agorafobie. Dit houdt in dat het tijdseffect (de sterkte van de afname van de angsten) voor de agorafobie verschilt tussen beide groepen, waarbij de ernst van deze angststoornis bij de kinderen uit de angst-groep sterker afneemt dan bij de kinderen uit de ASS+angst groep. De mate van verandering (afname in angst) zoals gerapporteerd door ouder en kind, uitgedrukt in cohen s d, zijn voor de verschillende angststoornissen laag tot gemiddeld (Tabel 6). 17

18 Tabel 5. Repeated Measures (M)anova: Tijds-, Groeps- en Interactie-effecten per Angststoornis m.b.t. de Effectiviteit van CGT voor kinderen met en zonder ASS 1 Ouder rapportage ADIS Kind rapportage ADIS Type Tijd (F, p) Tijd x Conditie Conditie (F, p) Tijd (F, p) Tijd x Conditie Conditie (F, p) (F, p) (F, p) Separatieangst F (2,172) = 20.21, p <.001** F (2,172) = 0.31, p =.737 F (1,173) = 1.65, p =.201 = 17.46, p <.001** = 0.61, p =.544 F (1,171) = 0.07, p =.797 Sociale Fobie F (2,172) = 34.64, p <.001** F (2,172) = 0.82, p =.443 F (1,173) = 2.54, p =.113 = 25.43, p <.001** = 0.04, p =.962 F (1,171) = 0.14, p =.712 Specifieke Fobie F (2,172) = 37.44, p <.001** F (2,172) = 0.93, p =.399 F (1,173) = 6.11, p =.014* = 35.36, p <.001** = 0.70, p =.499 F (1,171) = 2.32, p =.129 Paniekstoornis F (2,172) = 6.72, p =.002* F (2,172) = 1.41, p =.247 F (1,173) = 0.57, p =.453 = 5.29, p =.006* = 2.86, p =.060 F (1,171) = 4.18, p =.042* Agorafobie F (2,172) = 9.53, p <.001** F (2,172) = 3.32, p =.038* F (1,173) = 1.73, p =.190 = 9.81, p <.001** = 5.36, p =.006* F (1,171) = 5.82, p =.017* Gegeneraliseerde angststoornis F (2,172) = 33.84, p <.001** F (2,172) = 0.45, p =.638 F (1,173) = 0.28, p =.597 = 16.30, p <.001** = 0.58, p =.563 F (1,171) = 0.79, p =.374 Obsessief compulsief F (2,172) = 5.33, p =.006* F (2,172) = 0.87, p =.423 F (1,173) = 0.18, p =.396 = 8.30, p <.001** = 0.06, p =.939 F (1,171) = 0.26, p =.611 Posttraumatische stressstoornis F (2,172) = 5.81, p =.004* F (2,172) = 0.96, p =.387 F (1,173) = 0.40, p =.529 = 3.40, p =.036* = 0.84, p =.434 F (1,171) = 2.75, p = Dezelfde resultaten zijn gevonden m.b.t. de completers-data o.b.v. de ouder rapportage. De completers-data o.b.v. de kind rapportage hebben dezelfde resultaten laten zien voor het tijdseffect en het interactie-effect, maar bij de specifieke fobie, paniekstoornis en agorafobie kwamen deze niet overeen m.b.t. het groepseffect: de analyses m.b.t. de completer-data lieten een significant groepseffect zien bij de specifieke fobie (waarbij de EBC-score bij de ASS groep hoger ligt) en lieten geen significant groepseffect zien bij de paniekstoornis en de agorafobie. Noot. ** = p <.001; * = p <.05 18

19 Tabel 6. Effect-sizes van de Effectiviteit van CGT per Angststoornis voor kinderen met en zonder ASS 1 Type Ouder rapportage angst (n = 95) Kind rapportage angst (n = 94) Ouder rapportage ASS+angst (n = 80) Kind rapportage ASS+angst (n = 79) EBC vm SAS 1.69 (3.00) SOC 3.21 (3.43) SP (13.03) PAN.64 (2.03) AGO 1.35 (2.84) GAS 3.76 (3.41) OCS.76 (2.15) PTSS.52 (1.76) EBC nm.34 (1.33) 1.81 (2.77) 5.16 (9.99).14 (.96).35 (1.52) 2.06 (3.09).41 (1.63).21 (1.02) EBC fu1.19 (1.07) 1.43 (2.64) 4.66 (9.38).14 (.96).23 (1.30) 2.04 (3.10).21 (1.19).23 (1.12) Effect (d) EBC vm.67** 1.43 (2.56).58** 2.81 (3.19).56** 9.90 (13.41).31*.77 (2.17).51** 1.47 (2.91).53** 2.93 (3.34).32*.78 (2.02).20*.48 (1.73) EBC nm.36 (1.31) 1.61 (2.69) 4.50 (9.70).15 (1.02).43 (1.66) 1.70 (2.93).43 (1.56).30 (1.32) EBC fu1.20 (.98) 1.23 (2.45) 3.90 (7.69).20 (1.12).21 (1.19) 1.56 (2.85).26 (1.25).31 (1.34) Effect (d) EBC vm.63** 1.84 (3.08).56** 3.91 (3.39).55** (18.78).33*.46 (1.64).57**.52 (1.87).44* 3.45 (3.42).31*.84 (2.39) (1.74) EBC nm.75 (2.02) 2.60 (3.01) 8.48 (12.12).12 (.80).27 (1.26) 2.00 (3.02).63 (2.06).11 (.71) EBC fu1.65 (1.88) 1.83 (2.80) 7.74 (11.19).00 (.00).24 (1.24) 1.74 (2.94).59 (1.93).06 (.56) Effect (d) EBC vm.47* 1.27 (2.64).67** 2.62 (3.09).57** (13.59).40*.20 (1.04) (1.42).54** 2.33 (3.02) (2.11).32*.18 (.92) 1 De effect-sizes o.b.v. de ouder rapportage m.b.t. de completers; sociale fobie en specifieke fobie een groot effect (>.8, ASS+angst- en angst groep), obsessieve-compulsieve stoornis (angstgroep) en separatieangst stoornis (ASS+angstgroep) een gemiddeld effect (>.5). De effect-sizes o.b.v. de kind rapportage m.b.t. de completers: specifieke fobie een groot effect (>.8, ASS+angstgroep) en gegeneraliseerde angststoornis (angstgroep) en separatieangststoornis (ASS+angstgroep) een gemiddeld effect (>.5). De overige effect-sizes o.b.v. de completers hebben qua grootte soortgelijke resultaten laten zien. Noot. ** = Effect-size >.5; * = Effect-size >.2; SAS = Separatieangststoornis; SOC = Sociale fobie; SP = Specifieke fobie; PAN = Paniekstoornis; AGO = Agorafobie; GAS = Gegeneraliseerde angststoornis; OCS = Obsessieve-compulsieve stoornis; PTSS = Post traumatische stress stoornis EBC nm.54 (1.56) 1.52 (2.44) 6.24 (11.27).05 (.45).13 (.81) 1.53 (2.54).29 (1.31).08 (.68) EBC fu1.35 (1.42) 1.11 (2.19) 5.53 (10.97).00 (.00).16 (1.03) 1.30 (2.41).13 (.81).00 (.00) Effect (d).43*.56**.64**.27*.15.38*.38*.28* 19

20 3.2.3 Hebben comorbide (stemmings- of externaliserende) stoornissen invloed op de effectiviteit van CGT? Om te bepalen of een kind een stemmingsstoornis of een externaliserende stoornis heeft, is gekeken naar de voormeting van de ADIS. Er is apart naar de ouder- en kind rapportage gekeken (zie Tabel 7). De groepsvariabele in de repeated measures analyse is nu het hebben van wel of geen stemmings- of externaliserende stoornis. Bij de kind rapportage valt onder de externaliserende stoornis alleen ADHD, omdat ODD en CD door de ADIS niet gemeten worden bij het kind zelf. Tabel 7. Aantal Kinderen met en zonder Comorbide Stoornissen o.b.v. de ouder- en kind rapportage en voor kinderen met en zonder ASS Ouder rapportage Kind rapportage Conditie Stemming (n, %) Externaliserend (n, %) Geen (n, %) Stemming (n, %) Externaliserend (n, %) Geen (n, %) ASS 11 (13.8) 12 (15.0) 57 (71.3) 8 (10.1) 4 (5.1) 67 (84.8) Angst 22 (23.2) 7 (7.4) 66 (69.5) 23 (24.5) 3 (3.2) 68 (72.3) Om de onderzoeksvraag of comorbide (stemmings- of externaliserende) stoornissen invloed hebben op de effectiviteit van CGT te beantwoorden, is allereerst gekeken naar de rapportage van de ouder over het kind. De gevonden effecten zijn te zien in Tabel 8. Met betrekking tot de comorbide stemmingsstoornis is er een significant tijdseffect en een significant groepseffect gevonden, maar geen significant interactie-effect. Dit houdt in (1) dat de totale ADIS angst-ernst score, zoals beoordeeld door de ouders, afneemt over tijd, (2) dat er een significant verschil tussen de groep met wel of geen stemmingsstoornis bestaat m.b.t. de ernst van de angsten (waarbij de kinderen met een comorbide stemmingsstoornis over de gehele periode een hogere totale ADIS angst-ernst score laten zien dan de kinderen zonder comorbide stemmingsstoornis), en (3) dat het tijdseffect (de sterkte van de afname van de angsten) niet verschilt tussen kinderen met en zonder een comorbide stemmingsstoornis. Met betrekking tot de comorbide externaliserende stoornis is er een significant tijdseffect gevonden, maar geen significant interactie- of groepseffect. De effectiviteit, zoals uitgedrukt in cohen s d, is voor kinderen met een comorbide stoornis iets lager in vergelijking met kinderen zonder een comorbide stoornis (.71 versus 1.00 voor kinderen met en zonder een 20

21 comorbide stemmingsstoornis, en.82 versus.95 voor kinderen met en zonder een comorbide externaliserende stoornis, Tabel 9). De gevonden effect-sizes zijn gemiddeld tot groot. Vervolgens is gekeken naar de kind rapportage. De gevonden effecten zijn te zien in Tabel 8. Met betrekking tot de comorbide stemmingsstoornis is er een significant tijdseffect en een significant groepseffect gevonden, maar geen significant interactie-effect, wat inhoudt dat (1) de totale ADIS angst-ernst score, zoals beoordeeld door het kind, afneemt over tijd, (2) er een significant verschil bestaat tussen de groep met wel of geen stemmingsstoornis m.b.t. de ernst van de angsten (waarbij de kinderen met een comorbide stemmingsstoornis over de gehele periode een hogere totale ADIS angst-ernst score laten zien dan de kinderen zonder comorbide stemmingsstoornis) en (3) er geen verschil is tussen kinderen met en zonder comorbide stemmingsstoornissen m.b.t. de sterkte van de afname van de angsten. Met betrekking tot de comorbide externaliserende stoornis is er een significant tijdseffect gevonden, maar geen significant interactie-effect of groepseffect. Cohen s d is voor zowel een afwezige als aanwezige comorbide (stemmings- of externaliserende) stoornis groot (Tabel 9). Tabel 8. Repeated Measures (M)anova: Tijds- Groeps- en Interactie-effecten voor de Effectiviteit van CGT voor kinderen met en zonder Comorbide (stemmings- en externaliserende) Stoornissen 1 Comorbide stoornis Ouder rapportage ADIS Tijd (F, p) Stemming F (2,172) = 38.25, p <.001** Externaliserend F (2,172) = 27.18, p <.001** Tijd x Conditie (F, p) F (2,172) = 2.65, p =.073 F (2,172) = 0.11, p =.895 Conditie (F, p) F (1,173) = 4.04, p =.046* F (1,173) = 0.58, p =.449 Kind rapportage ADIS Tijd (F, p) = 45.44, p <.001** = 12.65, p <.001** Tijd x Conditie (F, p) = 1.08, p =.343 = 0.45, p =.637 Conditie (F, p) F (1,171) = 8.46, p =.004* F (1,171) = 0.28, p = Dezelfde resultaten zijn gevonden m.b.t. de completers-data o.b.v. de ouder- en kind rapportage voor de comorbide externaliserende stoornis. De completers-data o.b.v. de ouder- en kind rapportage leverden voor de comorbide stemmingsstoornis dezelfde resultaten op voor het tijdseffect en het interactie-effect, maar niet voor het groepseffect; m.b.t. de completers-data werd geen significant groepseffect gevonden. Noot. ** = p <.001; * = p <.05 21

22 Tabel 9. Effect-sizes m.b.t. de Effectiviteit van CGT voor kinderen met en zonder Comorbide Stoornissen o.b.v. de ouder- en kind rapportage (ADIS) 1 Ouder rapportage Kind rapportage Effect (d) Effect (d) Comorbide stoornis EBC vm EBC nm EBC fu1 EBC vm EBC nm EBC fu1 Stemmingsstoornis aanwezig (13.48) (14.67) (15.78).71** (16.37) (12.74) (12.32) Stemmingsstoornis afwezig *** (17.99) (13.44) (12.51) (14.74) (11.33) (10.05) Externaliserende stoornis aanwezig ** (17.59) (14.21) (13.78) (11.26) (4.86) (6.92) Externaliserende stoornis afwezig *** (17.21) (13.94) (13.32) (15.34) (11.93) (10.95) 1 De effect-sizes o.b.v de kind rapportage m.b.t. de completers leverden dezelfde resultaten op. De effect-sizes o.b.v. de ouder rapportage lieten bij alle analyses een groot effect zien (>.8)..81*** 1.01*** 1.32***.95*** Noot. *** Effect-size >.8; ** Effect-size >.5; * Effect-size >.2 22

23 4. Discussie Dit onderzoek heeft gekeken naar de effectiviteit van de CGT behandeling van angststoornissen bij kinderen met ASS. Meer specifiek is per type angststoornis naar de effectiviteit gekeken en is vervolgens naar de invloed van comorbide stemmings- en externaliserende stoornissen gekeken. De belangrijkste resultaten worden hieronder per onderzoeksvraag uiteengezet. Zoals eerder onderzoek van Chalfant en collega s (2006), Reaven en collega s (2009) en Wood en collega s (2008) uitgewezen heeft, profiteren kinderen met ASS van CGT voor de behandeling voor hun angsten. Een nieuwe bevinding is dat, ondanks dat uit de ouder rapportage is gebleken dat de kinderen met ASS over de gehele periode een hogere angsternstscore laten zien, de mate van de afname van de angsten voor zowel kinderen met als zonder ASS groot is, én dat de sterkte van de afname van de angsten tussen beide groepen niet verschilt. Geconcludeerd kan worden dat de behandeling van CGT even effectief is bij kinderen met ASS als bij kinderen met uitsluitend angststoornissen. Een verklaring waarom de angst-scores, zoals gerapporteerd door de ouders, over de gehele periode (voormeting nameting follow up) hoger ligt bij kinderen met ASS in vergelijking met kinderen zonder ASS zou kunnen zijn dat (1) kinderen met ASS meer angsten laten zien dan klinisch angstige kinderen (Peijnenburg & Bögels, 2009; Kim et al., 2000; Van der Sijde, 2009) en/of (2) dat ouders meer angsten rapporteren doordat ASS-kenmerken en kenmerken van angst moeilijk van elkaar te onderscheiden zijn. Hierdoor is het mogelijk dat ouders ASS-kenmerken beoordelen als zijnde angst-symptomen (Davis et al., 2008; Gillott et al., 2001; Muris et al., 1998) wat vervolgens kan leiden tot een verhoogde angstrapportage van ouders over de angst van hun kind met ASS. Verwacht werd dat er bij kinderen met uitsluitend angststoornissen een verschil in effectiviteit bestaat met betrekking tot het type angststoornis (o.a. Chambless & Gillis, 1993; Crawley et al., 2008; Lamplugh et al., 2008; Marchand et al., 2007) en dat CGT bij kinderen met ASS minder effectief zou zijn voor de angststoornissen die meer gerelateerd zijn aan de sociale interactie en sociale situaties, aangezien kinderen met ASS juist op dit vlak moeilijkheden ondervinden (APA, 2001). De mate van de afname in angst verschilt per angststoornis en de gevonden effect-sizes variëren van laag tot gemiddeld. Dit betekent dat er, zoals verwacht werd, een verschil bestaat in de effectiviteit met betrekking tot het type angststoornis. De mate van effectiviteit bij kinderen met ASS bleek het hoogst te zijn voor de sociale fobie en de specifieke fobie, gevolgd door de gegeneraliseerde angststoornis en de separatie angststoornis, de paniekstoornis en de agorafobie. CGT is volgens ouders het minst 23

24 effectief bij een obsessieve-compulsieve stoornis, echter volgens de kinderen met ASS staat deze op een gedeelde plaats met de gegeneraliseerde angststoornis en de separatieangststoornis. Dat CGT bij kinderen met ASS minder effectief is voor de angststoornissen die meer gerelateerd zijn aan de sociale interactie en sociale situaties, is dus niet bevestigd. Een verklaring voor deze resultaten kan zijn dat de angststoornissen met de minst sterke afname het minst vaak als primaire angststoornis behandeld werden. Zo waren bijvoorbeeld geen van de kinderen met ASS gediagnosticeerd met PTSS als primaire diagnose, maar één kind had een agorafobie als primaire diagnose, twee kinderen hadden een paniekstoornis en slechts zes kinderen hadden een obsessieve-compulsieve stoornis als primaire diagnose. Daardoor werden deze angststoornissen dus relatief weinig als primaire stoornis behandeld, waardoor de effectiviteit mogelijk lager was dan bijvoorbeeld de effectiviteit van een vaak voorkomende primaire stoornis zoals de sociale angststoornis. Verwacht werd dat een comorbide stemmings- of externaliserende stoornis geen invloed heeft op de effectiviteit van CGT bij kinderen met en zonder ASS (Flannery-Schroeder, Suveg, Safford, Kendall & Webb,2004; Kendall, Brady & Verduin, 2001 & Rapee, 2002). Deze verwachting werd in het huidige onderzoek bevestigd. Een interessante bevinding is echter dat de kinderen met een comorbide stemmingsstoornis over de gehele periode een hogere angst-ernst score laten zien dan de kinderen zonder comorbide stemmingsstoornis. Een verklaring hiervoor kan zijn dat kinderen met een stemmingsstoornis over het algemeen een negatiever zelfbeeld hebben en dat zij mogelijk daardoor een hogere ernst van de angststoornis rapporteren (Knoppert-van der Klein & Hiddema, 1989). Opvallend en tegenstrijdig is dat de completers-data geen significant groepsverschil in angst-ernst score lieten zien tussen de kinderen met en zonder een comorbide stemmingsstoornis. Een verklaring kan zijn dat de onderzoeksgroep van de completers kleiner is dan de totale dataset waardoor effecten mogelijk groter moeten zijn voordat een significant resultaat gevonden wordt. Een tweede verklaring kan zijn dat deze groep kinderen een extreem hoge angst ervaren, waardoor zij mogelijk sneller geneigd zijn te stoppen met de therapie. Een andere moeilijkheid is dat post-hoc een verschil werd geconstateerd in het percentage niet-completers bij kinderen met en zonder een comorbide stemmingsstoornis: 42.4% van de kinderen met een comorbide stemmingsstoornis waren niet-completers tegenover 21.8% van de kinderen zonder comorbide stemmingsstoornis. Kinderen met een comorbide stemmingsstoornis haakten dus vaker af dan kinderen zonder een comorbide stemmingsstoornis. Hierdoor kunnen resultaten een vertekend beeld geven. 24

25 Dit onderzoek geeft een positief beeld wat betreft de behandeling van angststoornissen bij kinderen met ASS (en bij kinderen met een comorbide stemmings- en externaliserende stoornis). Er zijn echter een aantal beperkingen van dit onderzoek te noemen. Ten eerste varieert de onderzoekgroep per type angststoornis (n = 15 tot n = 128 per type angststoornis), waarbij sommige angststoornissen relatief weinig voorkomen (zoals de paniekstoornis). Daarnaast is de onderzoeksgroep van de comorbide externaliserende stoornis relatief klein (n = 19). In een volgend onderzoek zouden de onderzoeksgroepen idealiter per type angststoornis en met betrekking tot het voorkomen van comorbide externaliserende stoornissen groter moeten zijn, zodat een betrouwbaarder resultaat gegeven kan worden. Een andere beperking is dat vanwege de beperkte steekproefgrootte er bij de comorbide stoornissen geen onderscheid gemaakt is tussen de ASS+angst groep en de angst groep. Vervolgonderzoek zou kunnen kijken of het hebben van een comorbide stemmings- of externaliserende stoornis specifiek voor kinderen met ASS wel invloed heeft op de therapie effectiviteit. Ook zijn in dit onderzoek alleen kinderen met een IQ boven de 70 meegenomen. De resultaten zijn hierdoor niet generaliseerbaar naar de totale ASS-populatie, aangezien daarvan bekend is dat een behoorlijk percentage een IQ onder de 70 heeft. Onderzoek van Hendriks en Bögels (2008) toont echter aan dat er een positieve samenhang bestaat tussen een lagere intelligentie en het effect van CGT bij kinderen met ASS. In tegenstelling tot de resultaten van het onderzoek van Hendriks en Bögels (2008), toont onderzoek van Flessner en collega s (2010) aan dat CGT minder effectief is bij kinderen met een lage intelligentie. Gezien deze inconsistentie zou het in vervolgonderzoek waardevol zijn om te kijken hoe IQ van invloed is op de therapie effectiviteit en of dit anders is voor kinderen met en zonder ASS. Ten slotte zou het interessant zijn te kijken naar het effect van CGT bij kinderen met ASS over een langere periode. Uit onderzoek van Barrett en collega s (2001) is al gebleken dat CGT bij normaal ontwikkelende kinderen op de lange termijn effectief is, maar voor kinderen met ASS is dit nog onduidelijk. Het is mogelijk dat deze groep kinderen nieuwe angsten ontwikkelen of terugvallen, juist omdat het onderscheid tussen ASS- en angstsymptomen niet altijd duidelijk is en ASS en angst mogelijk verweven zijn. Aan de andere kant is het ook denkbaar dat, gezien de gelijke effectiviteit van CGT voor kinderen met en zonder ASS op de korte termijn zoals aangetoond in deze studie, de effectiviteit van CGT voor de lange termijn soortgelijk is. 25