Executief functioneren: De verschillen tussen leerlingen binnen het speciaal onderwijs en het reguliere basisonderwijs.

1 Masterthesis Psychologie en Geestelijke Gezondheid : De verschillen tussen leerlingen binnen het speciaal onderwijs en het reguliere basisonderwijs. Dionne Snuverink Universiteit van Tilburg Departement Ontwikkelingspsychologie ANR: 700014 Begeleider UvT: Dr. J.G.M Scheirs Tweede beoordelaar en onderzoeksbegeleider stageplaats: N. Frielink MSc. Datum: 18-07-2014

2 De verschillen in executief functioneren tussen leerlingen in het speciaal onderwijs en leerlingen in het reguliere basisonderwijs Samenvatting Achtergrond: De ontwikkeling van de hersenen is van invloed op executief functioneren. Als gevolg van een lichamelijke of meervoudige beperking kunnen deze executieve functies verstoord zijn. Huidig onderzoek richt zich op de drie componenten van executief functioneren: mentale flexibiliteit, inhibitie en werkgeheugen en de relatie tot de aanwezigheid van een lichamelijke of verstandelijke beperking bij kinderen. Methode: Er is een a-selecte steekproef gedaan onder kinderen in de leeftijd van 6 tot en met 12 jaar binnen het speciaal onderwijs (N=36) en het reguliere basisonderwijs (N=23). Middels de BRIEF voor 5-18 jarigen zijn mentale flexibiliteit, inhibitie en werkgeheugen gemeten. Ook is gebruik gemaakt van de WCST, welke mentale flexibiliteit heeft gemeten, en twee taken van de WISC-III-NL, zodat het werkgeheugen kon worden gemeten. Resultaten: Leerlingen met een meervoudige beperking behaalden significant minder goede resultaten op het gebied van mentale flexibiliteit en werkgeheugen in vergelijking met leerlingen met een lichamelijke beperking en leerlingen binnen het reguliere basisonderwijs. Leerlingen met een lichamelijke beperking scoorden significant lager op mentale flexibiliteit en werkgeheugen in vergelijking met leerlingen binnen het reguliere onderwijs. Conclusie: De gevonden resultaten op het gebied van mentale flexibiliteit en werkgeheugen bij leerlingen met een meervoudige beperking indiceren een samenhang met beschadigingen van de hersenen, zoals CP en NAH. De lage score van leerlingen met een lichamelijke beperking in vergelijking met leerlingen binnen het reguliere basisonderwijs wijzen op een correlatie met de oorzaken van een lichamelijke beperking, welke van invloed zouden kunnen zijn op de ontwikkeling van executieve functies. Executieve functies Inleiding Executieve functies vormen een belangrijk aspect binnen de cognitieve ontwikkeling en verwijzen naar gecontroleerde processen die een modulerende rol hebben bij de uitvoering van doelgericht gedrag (Miyake et al., 2000; Bernier, Whipple & Carlson, 2010). Executief functioneren speelt een belangrijke rol in nieuwe situaties waarbij probleemoplossend vermogen van belang is en is essentieel voor de ontwikkeling van zelfregulatie van gedrag,

3 sociale en cognitieve competentie en het maken van ingewikkelde taken, die vragen om volgehouden bewuste aandacht (Blair, Zelazo & Greenberg, 2012). Bij de uitvoering van executieve functies speelt de prefrontale cortex een belangrijke rol. Eerder werd gedacht dat executieve functies enkel gelokaliseerd waren in de frontale cortex, maar onderzoek (Lehto, Juujärvi, Kooistra & Pulkkinen 2003; Anderson & Catroppa, 2006) toont aan dat executieve functies een groter corticaal netwerk omvatten. Beschadigingen in dit deel van de hersenen kunnen leiden tot disexecutieve symptomen, zoals impulsiviteit, apathie en moeilijkheden bij het plannen en organiseren. Ook letsel in andere hersengebieden, waaronder subcorticale aandoeningen en schade in dieper gelegen structuren die verbonden zijn met de frontaalkwab, zorgen voor problemen bij de uitvoering van executieve functies (Verwest, 2011). Hoewel er lange tijd discussie heeft bestaan over welke aspecten behoren tot executief functioneren, zijn er inmiddels drie belangrijke componenten algemeen geaccepteerd: mentale flexibiliteit, inhibitie en werkgeheugen (Miyake et al., 2000). De term mentale flexibiliteit kan worden omschreven als het vermogen om te wisselen tussen taken en strategieën. Ook het aanpassen van gedrag, gedachten en plannen in veranderende situaties behoort tot mentale flexibiliteit. Bij onvoldoende ontwikkeling van de mentale flexibiliteit kan dit leiden tot stereotype gedragingen en problemen bij de regulatie en aanpassing van motorische handelingen (Lehto, Juujärvi, Kooistra & Pulkkinen, 2003). Met de executieve functie inhibitie wordt het kunnen onderdrukken van dominante, automatische responsen bedoeld. Dit gebeurt ten behoeve van meer doelgerichte reacties (Tamnes et al, 2010). Het gaat hierbij om de bewuste controle van gedrag. Er wordt binnen deze executieve functie onderscheid gemaakt tussen drie processen: het onderdrukken van een eerste onjuiste respons op een gebeurtenis, het kunnen beëindigen van een reeds gestarte respons en het onderdrukken van een tegenstrijdige respons. Problemen met inhibitie kunnen tot uiting komen in impulsiviteit, onaangepast gedrag en/of ADHD (Lehto, Juujärvi, Kooistra & Pulkkinen, 2003). De derde component, het werkgeheugen, is nodig voor het maken van complexe cognitieve taken. Volgens het model van Baddely (2000) kan het werkgeheugen worden onderverdeeld in drie systemen welke bestaan uit drie componenten: het centraal executieve systeem, de fonologische lus en het visuospatiële systeem, en de episodische buffer. Het centraal executieve systeem fungeert als een overkoepelend aandachtssysteem dat nodig is bij besluitvorming en het plannen van toekomstige acties. De fonologische lus en het

4 visuospatiële systeem controleren en coderen nieuwe informatie en zorgen voor tijdelijke opslag van deze nieuwe informatie. Integratie van nieuwe informatie zodat het begrijpelijk wordt, wordt gereguleerd door de episodische buffer (Andrés & van der Linden, 2002). Problemen met het werkgeheugen kunnen zich uiten in leer- en taalstoornissen, lagere studieprestaties, internaliserende en externaliserende problemen en moeite met sociale interactie (Rapport et al., 2008). Volgens Diamond & Lee (2011) is een goede ontwikkeling van executieve functies cruciaal voor het behalen van academisch succes, het behouden van goede relaties met anderen en een positieve mentale en fysieke gezondheid. Problemen op het gebied van executief functioneren kunnen zich op verschillende manieren uiten en dit heeft mogelijk invloed op de algemene dagelijkse levensverrichtingen (ADL) (van der Sluis, de Jong & van der Leij, 2007). bij kinderen De verschillende componenten van executief functioneren ontwikkelen zich elk op hun eigen tempo. Deze ontwikkeling kan al op jonge leeftijd worden vastgesteld middels afname van leeftijdsadequate tests. De ontwikkelingsfasen van de verschillende componenten binnen executief functioneren vinden plaats vanaf de kindertijd tot de adolescentie. Onderzoek (Lehto, Juujärvi, Kooistra & Pulkkinen, 2003) laat zien dat er een correlatie is tussen leeftijd en executief functioneren. Met name de componenten werkgeheugen en mentale flexibiliteit laten een sterke correlatie en trend in hun ontwikkeling zien (Lehto, Juujärvi, Kooistra & Pulkkinen, 2003). Bij kinderen met een normale ontwikkeling ontstaat het werkgeheugen tussen de 7 en 12 maanden. Er vindt een sterke ontwikkeling plaats in de leeftijd van 4 tot 8 jaar, waarna er een meer geleidelijke vooruitgang te zien is tot ongeveer 11 jaar (Levin & Hanten, 2005). Onderzoek (Luciana, Conklin, Hooper & Yarger, 2005) toont aan dat er een lineaire toename is over tijd in prestatie in de leeftijd van 4 tot 15 jaar op verschillende taken en complexiteit. De complexiteit van een taak heeft invloed op prestatie en leeftijdgerelateerde veranderingen op prestatie zijn afhankelijk van de complexiteit van de taak. Er is bijvoorbeeld in de leeftijd van 9 tot 20 jaar geen verschil in prestatie te zien bij een eenvoudige gezichtsherkenningstaak, maar bij een zeer complexe taak gerelateerd aan het werkgeheugen is verbetering te zien tot 15 jaar. Het werkgeheugen blijft doorontwikkelen tijdens de adolescentie. Jonge kinderen

5 bezitten al vaardigheden om dingen te kunnen onthouden en enkel bij toename van de complexiteit komen verschillen in ontwikkeling naar voren (Best, Miller & Jones, 2009). Inhibitie is een leeftijdsafhankelijke vaardigheid en sterk gerelateerd aan cognitieve controle. Tijdens de vroege kindertijd maakt inhibitie een snelle ontwikkeling door. Middels de dag/nacht taak kan dit bij jonge kinderen worden gemeten, waarbij ze dag moeten zeggen wanneer ze een maan zien en nacht moeten zeggen wanneer ze een zon zien. In de periode daarna is er continue ontwikkeling op het gebied van motorische inhibitie, oculomotorische inhibitie en eenvoudige respons inhibitie, met name in de leeftijd van 5 tot 8 jaar. Er lijkt weinig verdere ontwikkeling te zijn tijdens de adolescentie en volwassenheid, maar Huizinga, Dolan & van der Molen (2006) vonden verbetering van inhibitie tot 21 jaar, dat wijst op geleidelijke rijping van cognitieve inhibitie tijdens de adolescentie en vroege volwassenheid. Net als bij het werkgeheugen, heeft de complexiteit van de taak invloed op prestatie (Luciana, Conklin, Hooper & Yarger, 2005). Complexe inhibitietaken zoals de Strooptaak lijken meer gevoelig voor subtiele ontwikkeling in prestatie dan eenvoudige taken of motorische inhibitietaken. Tijdens de adolescentie is verbetering met name te zien op het gebied van snelheid en nauwkeurigheid (Best, Miller & Jones, 2009). De component mentale flexibiliteit maakt een langere ontwikkeling door, die loopt tot aan de adolescentie (Levin & Hanten, 2005). Kinderen in de leeftijd van 3 en 4 jaar kunnen wisselen tussen twee eenvoudige taken, dat zich verder ontwikkelt tussen 5 en 6 jaar. Verschillende onderzoeken tonen een verschil in snelheid en nauwkeurigheid aan: kinderen in de leeftijd van 7 tot 11 jaar hebben meer tijd nodig dan 15-jarigen, welke gelijk scoren in vergelijking met adolescenten (Huizinga, Dolan & van der Molen, 2006); de nauwkeurigheid neemt toe bij kinderen in de leeftijd van 9 tot 13 jaar, maar de snelheid neemt af tussen 6 jaar en volwassenheid (Davidson, Amso, Anderson & Diamond, 2006). Dit laat zien dat tijd gecompenseerd wordt met nauwkeurigheid. Toegenomen bewustzijn van deze relatie suggereert de aanwezigheid van metacognitie en zijn bijdrage aan de ontwikkelingsverschillen in prestaties (Best, Miller & Jones, 2009). bij kinderen met een lichamelijke of meervoudige beperking Wanneer er sprake is van een lichamelijke of meervoudig beperking bij kinderen, is dit van invloed op het executief functioneren. De frontaalkwabben en met name de prefrontale cortex spelen een belangrijke rol bij de cognitieve aspecten van executief functioneren. De

6 prefrontale regio heeft sterke verbindingen met alle gebieden van de neocortex via cortiocorticale projecties en bovendien met limbische en subcorticale structuren zoals de gyrus cinguli, hippocampus, basale ganglia en thalamus. Letsel binnen één van deze gebieden kan de efferente en/of afferente verbindingen met de prefrontale cortex beïnvloeden en hiermee ook het executief functioneren. (Ewing-Cobbs, Prasad, Landry, Kramer, & DeLeon, 2004). Eerder onderzoek laat zien dat er verschillen zijn op het gebied van executief functioneren tussen kinderen met een normale ontwikkeling en kinderen met een verstandelijke beperking. Kinderen met een lichte verstandelijke beperking vertonen zwakte bij de nauwkeurigheid in de uitvoering van een aandachtstaak en de reactiesnelheid neemt af wanneer de complexiteit van een taak toeneemt. Ook ervaren zij meer last van interferentie door niet-relevante stimuli, dat een disproportionele beperking van executieve controle suggereert (Merrill, 2006). Ponsioen & van der Molen (2002) vonden problemen met doelgericht plannen en het vermogen om van bekende handelingen af te wijken, maar dit verschil werd enkel gevonden bij kinderen met een IQ <60. Zwakbegaafde kinderen (gem. IQ=80) lieten geen verschil zien in vergelijking met normaal begaafde leeftijdsgenoten. Op het gebied van werkgeheugen, responsinhibitie en mentale flexibiliteit werden geen verschillen gevonden bij kinderen met een lichte verstandelijke beperking in vergelijking met normaal begaafde leeftijdgenoten, maar de klinische praktijk laat andere resultaten zien. Kinderen met een lichte verstandelijke beperking ervaren problemen met het sturen en evalueren van eigen handelen en functioneren, het vooraf maken van een plan over oplossingsgedrag en het evalueren hiervan, het sturen van oplossingsprocessen en hebben ze een gebrekkige metacognitie. Dat deze bevindingen niet terug te zien zijn in bovenstaand onderzoek kan het gevolg zijn van het geringe differentiërende vermogen van klassieke executieve functietaken, zoals de Tower of London (Ramakers & Ponsioen, 2007). Kinderen met een meervoudige beperking laten grotere verschillen zien in vergelijking met normaal begaafde leeftijdgenoten. Bij deze groep kinderen kan sprake zijn van nietaangeboren hersenletsel. Dit kan een traumatische oorzaak hebben, zoals een ongeval, geweld of een operatieve ingreep. Niet-aangeboren hersenletsel kan ook een niet-traumatische oorzaak hebben, bijvoorbeeld door zuurstofgebrek in de hersenen, een cerebro vasculair accident (CVA), infecties of een (ernstige) ziekte, zoals kanker. Onderzoek toont aan dat de aanwezigheid van niet-aangeboren hersenletsel invloed heeft op het executief functioneren bij kinderen. Bij kinderen in de leeftijd van 6 tot 14 jaar is de prestatie op een taak die het

7 werkgeheugen meet, afgenomen 4 jaar na het ontstaan van niet-aangeboren hersenletsel, sterk verzwakt (Levin & Hanten, 2005). Op het gebied van inhibitie laat onderzoek (Konrad, Gauggel, Manz & Schoell, 2000) zien dat het effect afhankelijk is van het soort trauma en de tijd sinds het ontstaan van het trauma. Kinderen waarbij sprake is van een trauma scoorden, minimaal 6 maanden na het ontstaan van het trauma, slechter op de go-no-go test, waarbij gekleurde lampjes aangeven of er wel of geen respons moet worden gegeven door het kind. Middels de WCST werd gevonden dat niet-aangeboren hersenletsel van invloed is op mentale flexibiliteit. Het aantal goed gesorteerde categorieën 1 tot 2 jaar na het ontstaan van het trauma is gerelateerd aan niet-aangeboren hersenletsel (Levin & Hanten, 2005). Een meervoudige beperking kan ook het gevolg zijn van cerebrale parese (CP). Deze stoornis brengt primair problemen met zich mee op het gebied van houding en beweging, maar heeft ook betrekking op andere ontwikkelingsfuncties zoals perceptie, cognitie en gedrag. CP verschilt in type en ernst van symptomen en wordt veroorzaakt door een pre- of perinatale niet-progressieve hersenstoornis. In veel gevallen is dit van invloed op de periventriculaire witte stof, dat unilateraal of bilateraal kan voorkomen. Laesies in de witte stof in het voorste deel van de hersenen zijn geassocieerd met problemen op het gebied van aandacht en executief functioneren. Ook een infarct van de middelste hersenslagader, die verschillende corticale en subcorticale gebieden van bloed voorziet, en laesies in de basale ganglia en functionele systemen van de thalamus zijn van invloed op deze aspecten binnen de cognitieve ontwikkeling. Onderzoek (Bottcher, Meulengracht Flachs & Uldall, 2010) toont aan dat kinderen waarbij sprake is van een CP, slechter presteerden op het gebied van executief functioneren en aandacht. Het grootste verschil werd gezien bij kinderen met bilaterale CP. Ander onderzoek laat met behulp van de BRIEF zien dat initiatief nemen, mentale flexibiliteit en de samengestelde metacognitie de meeste problemen geven bij kinderen waarbij sprake is van CP (Bottcher, Meulengracht Flachs & Uldall, 2010). Onderzoek (Jenks, de Moor & van Lieshout,2009) laat zien dat leerlingen met CP binnen het speciaal onderwijs meer problemen hebben op het gebied van executief functioneren in vergelijking met leerlingen binnen het reguliere basisonderwijs. Er werden significante verschillen gevonden op het niveau van mentale flexibiliteit bij kinderen met CP binnen het speciaal onderwijs, die lager scoorden in vergelijking met kinderen met CP binnen het reguliere onderwijs en een normgroep met normaal begaafde leerlingen. Daarnaast vonden zij een significant verschil in de drie verschillende componenten van het werkgeheugen,

8 waarbij leerlingen met CP binnen het speciaal onderwijs het minst goed presteerden, gevolgd door leerlingen met CP binnen het reguliere onderwijs. De normgroep behaalde de hoogste score. Ook intellectuele capaciteit correleert significant met executief functioneren bij kinderen in de leeftijd van 6 tot 15 jaar en jongvolwassenen (Lehto, Juujärvi, Kooistra & Pulkkinen 2003). Deze executieve functies zijn onderling afhankelijk van elkaar. De relatie tot IQ is per component verschillend. Waar voor het werkgeheugen de sterkste relatie tot intelligente wordt gevonden, heeft inhibitie geen significante relatie tot intelligentie (Arffa, 2007; Friedman et al., 2006). De hypothese in dit onderzoek is dat de leerlingen met een meervoudige beperking lager scoren op executief functioneren in vergelijking met leerlingen met een lichamelijk beperking en leerlingen uit het reguliere basisonderwijs, en leerlingen met een lichamelijke beperking lager scoren in vergelijking met leerlingen uit het reguliere basisonderwijs. De onderzoeksvraag die hierbij gesteld kan worden is: Wat zijn de verschillen in executief functioneren tussen leerlingen in het speciaal onderwijs (LG- en MG-leerlingen) en leerlingen binnen het reguliere basisonderwijs? Methode Participanten Aan dit onderzoek hebben 59 leerlingen deelgenomen met een leeftijd 6 tot en met 12 jaar (zie tabel 1). Ruim de helft van deze leerlingen was afkomstig van de mytylschool Roosendaal, een school voor speciaal onderwijs die valt onder cluster 3. Dit houdt in dat de leerlingen zeer moeilijk lerend zijn en/of een lichamelijke of meervoudige beperking hebben. Van de participanten hadden 16 leerlingen een lichamelijke beperking (LG-leerlingen) en 20 leerlingen hadden een meervoudige beperking (MG-leerlingen). Bij deze groepen leerlingen was sprake van verschillende ziektebeelden. Veelvoorkomende aandoeningen waren cerebrale parese (CP), niet-aangeboren hersenletsel, chromosomale afwijkingen en epilepsie, waardoor er bij de meeste leerlingen sprake was van een lichte tot ernstige motorische beperking en een aantal leerlingen zaten in een rolstoel. Op cognitief gebied varieerde het IQ bij LG-leerlingen van moeilijk lerend niveau (IQ = 70-79) tot een gemiddeld niveau (IQ = 90-110). Binnen de

9 groep MG-leerlingen lag het niveau op matig (IQ = 35-49) tot licht verstandelijk beperkt (IQ = 50-69). De andere 23 leerlingen van de onderzoeksgroep waren afkomstig van basisschool De Kroevendonk in Roosendaal, welke bestond uit 10 jongens en 13 meisjes. In totaal deden 36 jongens en 23 meisjes mee aan het onderzoek. De gemiddelde leeftijd was respectievelijk 9,6 jaar en 8,8 jaar. Tabel 1 Beschrijving participanten. Participanten LG-leerlingen MG-leerlingen RO-leerlingen Geslacht J M J M J M N 10 6 16 4 10 13 Leeftijd 10;1 8;6 9;11 8;9 9;6 8;8 IQ 81 79 55 56 - - Meetinstrumenten Om de executieve functies van de leerlingen in kaart te brengen hebben ouders de Behavior Rating Inventory of Executive Function (BRIEF) voor 5-18-jarigen ingevuld. Dit is een van oorsprong Engelstalige vragenlijst (Gioia, Isquith, Guy & Kenworthy (2001), waarvan een Nederlandse vertaling is gemaakt door Smidts & Huizinga (2009). De BRIEF bestaat uit 75 items die elk specifiek gedrag meten dat verwijst naar één van de acht verschillende klinische schalen. Aan de hand van beoordelingen door ouders per item, konden schaalscores worden berekend. Verder konden er twee scores worden verkregen gebaseerd op deze acht klinische schalen: Gedragsregulatie Index (Behavior Regulation Index: BRI) en Metacognitie Index (MI). De BRI bestaat uit de schalen Inhibitie, Flexibiliteit en Emotieregulatie. Middels deze index werd de mate van mentale flexibiliteit en de regulatie van emoties en gedrag op basis van impulscontrole gemeten bij het kind. Het item Valt anderen in de rede meet bijvoorbeeld inhibitie. De schalen Initiatief nemen, Werkgeheugen, Plannen en organiseren, Ordelijkheid en netheid en Gedragsevaluatie behoren tot de MI, welke het vermogen om zelfstandig taken uit te voeren, tijdelijke informatie op te slaan en problemen op te lossen op basis van beoordeling van het eigen gedrag weergeeft. Het item Heeft moeite met karweitjes of taken die meer dan één stap vereisen hoort bijvoorbeeld bij

10 de schaal werkgeheugen. De scores op de BRI en MI vormen samen de totaalscore (Global Executive Composite: GEC), waarmee een algemene indicatie voor executief functioneren werd gegeven. Bovenstaande scores werden weergegeven in T-scores. Een T-score van 65 of hoger werd als afwijkend en klinisch beschouwd, een T-score tussen 60 en 65 als subklinisch en een T-score lager dan 60 valt buiten het klinische gebied. De BRIEF is de meest bekende en gebruikte vragenlijst om executieve functies te meten bij kinderen in de leeftijdscategorie van 5-18 jaar en het Nederlands Jeugd Instituut (NJI) geeft aan dat de betrouwbaarheid (Cronbach s α =.96) en begripsvaliditeit op basis van een onderzoek bij een representatieve steekproef ten behoeve van de normering als goed zijn te beoordelen. Ook is aangetoond (Landis & Koch, 1997) dat de BRIEF een hoge tot zeer hoge test-hertest betrouwbaarheid (Intraclass Correlatie Coëfficiënt (ICC) =.86) heeft (Huizinga & Smidts, 2011). Een belangrijke component van executief functioneren is het werkgeheugen. In navolging van Rapport et al. (2008), Swanson & Kim (2007) en Colom et al. (2005) zijn bij de leerlingen de subtests symbool vergelijken en cijferreeksen van de Wechsler Intelligence Scale for Children 3rd Edition Nederlandse uitgave (WISC-III-NL; Kort et al., 2005) afgenomen om het werkgeheugen vast te stellen. De WISC-III-NL is een intelligentietest voor kinderen van 6-17 jaar en omvat dertien subtests, waarmee het totale IQ, het verbale IQ en het performale IQ kunnen worden gemeten. Het onderdeel symbool vergelijken bestaat uit 45 opgaven, waarbij het kind binnen een tijdslimiet van 120 seconden moet nagaan of een bepaald symbool voorkomt in een groep van 3 aangeboden symbolen (6-7 jaar) of in een groep van 5 symbolen (8 jaar en ouder). Zo kon inzicht worden verkregen in de wijze waarop symbolen die in het werkgeheugen zijn opgeslagen, ontdekt worden in andere symbolen. De subtest cijferreeksen bestaat uit 15 opgaven, waarbij het kind een aantal cijfers in de goede volgorde moet nazeggen, eerst in dezelfde volgorde (8 opgaven), vervolgens in omgekeerde volgorde (7 opgaven). Het verbale werkgeheugen en het kortetermijngeheugen werden op deze manier gemeten. De ruwe subtestscores werden omgerekend naar normscores, die een waarde hadden tussen 1 en 19 per subtest. Een score >15 werd beoordeeld als zeer goed, 14-15 goed, 8-13 gemiddeld, 5-6 zwak en <5 zeer zwak. De WISC-III-NL is door de Commissie Testaangelegenheden Nederland (COTAN; Evers et al., 2009-2012) op één punt na (criteriumvaliditeit), op alle onderdelen met goed of voldoende beoordeeld.

11 De mentale flexibiliteit van de leerlingen is gemeten door middel van afname van de Wisconsin Card Sorting Test (WCST; Grant & Berg, 1948). Deze test meet het vermogen van een kind om oplossingen voor een probleem te bedenken en indien nodig deze oplossingen bij te stellen. De WCST bestaat uit 128 kaarten, die gesorteerd moeten worden op basis van een bepaald principe (kleur, vorm, aantal) en is geschikt voor personen in de leeftijdscategorie van 6 tot 89 jaar. Scoring heeft plaatsgevonden door middel van beoordeling van correcte sortering van de kaarten. Het aantal juist gesorteerde categorieën gaf de mate van mentale flexibiliteit aan, welke varieert van ernstige inflexibiliteit tot uitstekende flexibiliteit. Deze score werd weergegeven als Category Achieved score (CAT), waarin 0 de laagste score is en 6 de hoogste score. Verder werd het aantal gemaakte perseveratieve fouten (PR) meegenomen, waarbij een fout-gesorteerde kaart overeenkomt met het onmiddellijk voorafgaande goede sorteerprincipe. Een voorbeeld hierbij is dat de kaart gesorteerd werd op kleur, terwijl het sorteerprincipe vorm was. Met het aantal perseveratieve fouten kon ook de prestatie op de executieve functie mentale flexibiliteit worden gemeten. Er is een Cronbach s alfa gevonden van.96 en deze test wordt veel gebruikt in wetenschappelijk onderzoek naar executief functioneren (Bull & Scerif, 2001; Miyake et al., 2000; Ozonoff & Jensen, 1999; Welsh, Pennington & Groisser, 1991). Procedure Participanten binnen de mytylschool Roosendaal en de reguliere basisschool zijn geselecteerd op basis van indicatie (LG, MG) en leeftijd. Binnen de mytylschool is gekeken naar het totaal aan leerlingen dat geïndiceerd was met een lichamelijke of meervoudige beperking die een leeftijd hadden tussen de 6 en 12 jaar. Binnen de reguliere basisschool is gekozen voor een combinatie van leerlingen uit verschillende klassen, zodat er voldoende diversiteit zou zijn en de leeftijd varieerde tussen de 6 en 12 jaar. Van alle participanten zijn de ouders/verzorgers middels een brief benaderd en geïnformeerd over het onderzoek. Deze brief is door de leerlingen mee naar huis genomen. Ouders konden aangeven of zij toestemming wilden geven om hun kind deel te laten nemen aan het onderzoek. Verder is in deze brief informatie gegeven over het doel en de afname van het onderzoek en wat de verwachtingen waren ten aanzien van de ouders/verzorgers en de leerling. Na toestemming heeft het onderzoek tijdens schooluren plaatsgevonden, in een rustige gesloten ruimte. De tests zijn telkens door dezelfde onderzoeker afgenomen in een vaste volgorde: de subtests symbool vergelijken en cijferreeksen en vervolgens de WCST. Voorafgaand aan de taken

12 hebben de leerlingen de officiële instructie gekregen uit de handleiding van de WISC-III-NL en de WCST. Ouders/verzorgers hebben de BRIEF ingevuld en deze geretourneerd naar school. Als gevolg van problemen met de afname, zijn 2 respondenten uitgesloten van het onderzoek. Zij ondervonden problemen om de WCST te maken, werden hierdoor onzeker en raakten gefrustreerd. De testleider heeft besloten het onderzoek eerder af te breken bij deze leerlingen. Van 14 respondenten is door de ouders de BRIEF niet ingevuld en geretourneerd naar school, waardoor een deel van de onderzoeksresultaten niet kon worden verwerkt. Statistische analyse De volgende statistische analyses zijn uitgevoerd middels SPSS Statistics 19. Er is gebruik gemaakt van beschrijvende statistiek en variantieanalyse (ANOVA) om het verschil tussen de groepen te toetsen op meerdere, aan elkaar gerelateerde, afhankelijke variabelen. De subtests van de WISC gaven de prestatie op het gebied van werkgeheugen aan. Mentale flexibiliteit werd gemeten met behulp van de WCST. De BRIEF gaf inzicht in de prestatie op acht verschillende klinische schalen van executief functioneren, waaronder inhibitie, mentale flexibiliteit en werkgeheugen. Verder gaf deze vragenlijst een indicatie van algemeen executief functioneren. Resultaten Het onderzoek bestond uit drie groepen leerlingen, namelijk leerlingen met een lichamelijke beperking (LG), leerlingen met een meervoudige beperking (MG) en leerlingen afkomstig uit het reguliere basisonderwijs. Tabel 2 laat zien dat leerlingen binnen het reguliere basisonderwijs de hoogste score behalen op de subtests van de WISC-III-NL, die inzicht gaven in de mate van functioneren van het werkgeheugen. LG-leerlingen scoorden gemiddeld lager, gevolgd door de MG-leerlingen. In vergelijking met de normgroepen behaalden de leerlingen uit het reguliere basisonderwijs een gemiddelde tot hoge score, waar de LG-leerlingen een zwakke tot gemiddelde score haalden en de MG-leerlingen zeer zwak presteerden.

13 Tabel 2 Beschrijvende statistieken van het Werkgeheugen van LG-leerlingen (n = 16), MG-leerlingen (n = 20) en leerlingen binnen het regulier basisonderwijs (n = 23), (frequentie op een schaal van 1 tot 5) Werkgeheugen Gemiddelde Standaardafwijking Sig. LG MG RO LG MG RO Symbool vergelijken 2.63 1.15 3.39 1.15 0.37 1.08.00 Cijferreeksen 2.25 1.20 3.39 1.06 0.52 0.78.00 Tabel 3 laat zien dat er een hoge positieve correlatie is tussen de twee taken Symbool Vergelijken en Cijferreeksen, (P =.000). Dit houdt in dat bij een hoge score op Symbool Vergelijken, ook een hoge score op Cijferreeksen wordt gezien. Dit geldt ook andersom, een lage score op Symbool Vergelijken hangt samen met een lage score op Cijferreeksen. De correlatie tussen Symbool Vergelijken en de schaal Werkgeheugen van de BRIEF (P =.119) en de correlatie tussen Cijferreeksen en de schaal Werkgeheugen van de BRIEF (P =.338) zijn beide niet significant. Tabel 3 Correlaties Werkgeheugen. Werkgeheugen (N=35) Symbool Vergelijken Cijferreeksen BRIEF Werkgeheugen Symbool Vergelijken.70** -.27 Cijferreeksen.70** -.17 BRIEF -.27 -.17 Werkgeheugen **. Correlatie is significant met een α van 0.01 (2-zijdig). Tabel 4 geeft inzicht in het niveau van mentale flexibiliteit gemeten middels de WCST. Hieruit is af te lezen dat de leerlingen binnen het reguliere basisonderwijs de meeste categorieën hebben behaald bij de WCST, kort gevolgd door LG-leerlingen. Gemiddeld werd door de MG-leerlingen de laagste score behaald. Het verschil tussen de gemiddelde scores

14 van de LG-leerlingen en de MG-leerlingen is aanzienlijk groter dan het verschil tussen de scores van de leerlingen uit het regulier basisonderwijs en de LG-leerlingen. De resultaten op het aantal perseveratieve fouten leverde geen significant resultaat op (P = 0.10). Tabel 4 Beschrijvende statistiek van de Mentale flexibiliteit van LG-leerlingen (n = 16), MGleerlingen (n = 20) en leerlingen binnen het regulier basisonderwijs (n = 23), (frequentie op een schaal van 0 tot 6 (CAT) en 0 tot 86 (PR)) Mentale flexibiliteit WCST Categorieën WCST Perseveratieve fouten Gemiddelde Standaardafwijking Sig. LG MG RO LG MG RO 4.07 1.37 4.73 2.36 0.88 1.72.00 28.56 38.60 20.83 30.86 32.28 15.37.10 Tabel 5 laat zien dat er een negatieve middelmatige correlatie bestaat tussen de het aantal goed gesorteerde categorieën van de WCST en het aantal perseveratieve fouten van de WCST (P =.001). Dit houdt in dat hoe meer categorieën juist zijn gesorteerd, des te minder perseveratieve fouten er werden gemaakt. De correlatie tussen de goed gesorteerde categorieën en de schaal Mentale flexibiliteit van de BRIEF (P =.273) en de correlatie tussen het aantal perseveratieve fouten en de schaal Mentale flexibiliteit (P =.891) zijn beide niet significant.

15 Tabel 5 Correlaties Mentale flexibiliteit. Mentale flexibiliteit (N=35) WCST Categorieën WCST Perseveratieve fouten BRIEF Mentale flexibiliteit WCST Categorieën -.533** -.190 WCST -.533**.024 Perseveratieve fouten BRIEF Mentale -.190.024 flexibiliteit **. Correlatie is significant met een α van 0.01 (2-zijdig). Om inzicht te kunnen geven in de verschillen tussen de groepen LG-leerlingen, MGleerlingen en leerlingen uit het reguliere basisonderwijs op de acht klinische schalen en de totaalscore van executief functioneren, is gebruikt gemaakt van beschrijvende statistiek en er is een ANOVA uitgevoerd, welke geen significant resultaat opleverde (Wilks Lambda = 0.42, P = 0.35). Als gevolg hiervan kunnen resultaten van de BRIEF vragenlijst niet worden geïnterpreteerd. Discussie Het doel van dit onderzoek was het aantonen van verschillen in executief functioneren tussen leerlingen in het speciaal onderwijs en leerlingen in het reguliere basisonderwijs. Executieve functies kunnen worden onderverdeeld in drie algemeen geaccepteerde componenten: mentale flexibiliteit, inhibitie en werkgeheugen. De verschillen die zijn gevonden op het gebied van inhibitie zijn niet significant en konden niet worden geïnterpreteerd. De verschillen op de componenten werkgeheugen en mentale flexibiliteit ondersteunen de hypothese van dit onderzoek. Leerlingen met een meervoudige beperking behaalden lagere scores op deze twee componenten van executief functioneren in vergelijking met leerlingen met een lichamelijke beperking en leerlingen uit het reguliere basisonderwijs. Deze resultaten zouden kunnen worden verklaard door de hersenbeschadigingen waar MGleerlingen mee te maken hebben. In veel gevallen was er sprake van cerebrale parese (CP) of

16 niet-aangeboren hersenletsel, waarbij problemen met executief functioneren kenmerkend zijn (Meihuizen-de Regt, de Moor & Mulders, 2009). Uit eerder onderzoek blijkt dat de dorsolaterale en ventrolaterale prefrontale cortex en parietale cortex de belangrijkste gebieden zijn wat betreft werkgeheugen en gerelateerde complexe aspecten van executief functioneren, waaronder hersenactiviteit geassocieerd met opdrachten waarbij gewisseld moet worden tussen taken (mentale flexibiliteit) en het uitvoeren van taken waarbij werkgeheugen en inhibitie gelijktijdig van belang zijn (Levin & Hanten, 2005). Als gevolg van beschadigingen in deze hersengebieden hadden MG-leerlingen bij de WCST mogelijk problemen om nieuwe mogelijkheden te zien en de neiging om door te gaan met datgene dat eerder correct was. Ook onderzoek van Bottcher, Meulengracht Flachs & Uldall (2009) ondersteunt de gevonden resultaten van meervoudig beperkte leerlingen. Zij toonden aan dat kinderen waarbij sprake is van CP meer problemen hadden op het gebied van mentale flexibiliteit. Resultaten laten zien dat er verschillen zijn in executief functioneren tussen leerlingen met een lichamelijke beperking en leerlingen uit het reguliere basisonderwijs. Gekeken naar mentale flexibiliteit en werkgeheugen presteerden leerlingen met een lichamelijke beperking minder goed in vergelijking met de groep leerlingen uit het reguliere basisonderwijs. Dit zou het gevolg kunnen zijn van de oorzaken van de lichamelijke beperkingen, zoals ongunstige omgevingsfactoren of prenatale omstandigheden (Ramakers & Ponsioen, 2007). Eerder onderzoek (Welsh, Pennington & Groisser, 1991) ondersteunt de gevonden correlatie tussen het aantal juist gesorteerde categorieën en het aantal perseveratieve fouten. Zij laten zien dat hoe meer categorieën juist zijn gesorteerd, hoe beter de prestatie is. Dit geldt niet voor het aantal perseveratieve fouten. Hoe meer perseveratieve fouten er worden gemaakt, hoe slechter de prestatie is. Er werd getracht de resultaten van de leerlingen te vergelijken met een normgroep. Dit onderzoek levert bewijs dat er verschillen zijn in executief functioneren tussen leerlingen met een meervoudige beperking, lichamelijke beperking en leerlingen binnen het reguliere basisonderwijs. Leerlingen met een meervoudige beperking lieten meer problemen zien op het gebied van werkgeheugen en mentale flexibiliteit in vergelijking met LGleerlingen en leerlingen binnen het reguliere basisonderwijs. LG-leerlingen hadden meer problemen met deze twee componenten in vergelijking met leerlingen in het reguliere basisonderwijs.

17 Beperkingen Gebaseerd op de drie componenten is er een beperkte beschikbaarheid van tests om executief functioneren te meten. Als gevolg hiervan is een gering aantal tests gebruikt in dit onderzoek om executief functioneren vast te stellen. De resultaten van de BRIEF voor 5-18 jarigen waren niet significant, met als gevolg dat de gemeten executieve functies niet konden worden geïnterpreteerd. Ook was er sprake van een lage respons door de ouders van de respondenten. Het meten van de variabele inhibitie, aansluitend met de BRIEF, kon niet betrouwbaar worden vastgesteld. Hierdoor konden enkel verschillen op het gebied van mentale flexibiliteit en werkgeheugen worden vastgesteld. De gestelde hypothese in dit onderzoek kon als gevolg hiervan niet volledig worden bevestigd. Bij studies naar executief functioneren is er in veel gevallen sprake van het zogenoemde onzuiverheidprobleem. Gezien executieve functies zich noodzakelijk uiten in andere cognitieve processen, heeft een taak, gebruikt om executief functioneren te meten, sterk betrekking op andere cognitieve processen die niet direct gerelateerd zijn aan de bedoelde executieve functie. Om deze reden impliceert een lage score op een enkele executieve functie test niet noodzakelijk verzwakt executief functioneren. Bovendien is er gebrek aan grondige theoretische analyse en onafhankelijk empirisch bewijs over wat de WCST werkelijk meet. Ondanks deze bevindingen is de WCST breed geaccepteerd en de meest gebruikte test voor het meten van executief functioneren (Miyake et al., 2000). Voor de Nederlandse versie van de WCST waren geen normen beschikbaar en kon er geen vergelijking worden gemaakt met normgroepen. De kleine steekproef van dit onderzoek heeft het vinden van meer significante verschillen mogelijk gelimiteerd. Een grotere steekproef geeft meer kans om significante verschillen te kunnen vaststellen. Om een volledig beeld te krijgen van de verschillen in executief functioneren tussen leerlingen met een meervoudige beperking, leerlingen met een lichamelijke beperking en leerlingen binnen het reguliere basisonderwijs, is verder onderzoek gewenst. In vervolgstudies kunnen meer complexe metingen naar executief functioneren worden gedaan om de gevonden resultaten te bevestigen en nieuwe bevindingen te doen. Gezien prestatie op een enkele test om een executieve functie te meten, niet noodzakelijk verzwakt executief functioneren impliceert, is het gewenst meerdere tests te gebruiken om het totale executief functioneren in kaart te brengen.

18 Literatuurlijst Anderson, V. & Catroppa, C. (2006). Planning, problem solving and organizational abilities in children following traumatic brain injury: Intervention techniques. Pediatric Rehabilitation, 9, 89-97. Arffa, S. (2007). The relationship of intelligence to executive function and nonexecutive function measures in a sample of average, above average, and gifted youth. Archives of Clinical Neuropsychology, 22, 969 978. Andrés. P., & Linden, M. van der. (2002). Are central executive functions working in patients with focal frontal lesions? Neuropsychologia, 40, 835-845. Baddely, A. (2000). The episodic buffer: A new component of working memory? Trends in Cognitive Science, 4, 417-423. Best, J., Miller, P., & Jones, L. (2009). Executive functions after age 5: Changes and correlates. Developmental Review, 29, 180-200. Bernier, A., Carlson, S., & Whipple, N. (2010). From External Regulation to Self- Regulation: Early Parenting Precursors of Young Children s Executive Functioning. Child Development, 81, 326-339. Blair, C., Zelazo, P., & Greenberg, M., (2012). The Measurement of Executive Function in Early Childhood. Developmental Neuropsychology, 28, 561-571. Bottcher, L., Meulengracht Flachs, E., & Uldall, P. (2010). Attentional and executive impairments in children with spastic cerebral palsy. Developmental Medicine & Child Neurology, 52, 42-47. Bull, R., & Scerif, G. (2001). Executive Functioning as a Predictor of Children's Mathematics Ability: Inhibition, Switching, and Working Memory. Developmental Neuropsychology, 19, 273-293. Davidson, M., Amso, D., Anderson, L., & Diamond, A. (2006). Development of cognitive control and executive functions from 4 to 13 years: Evidence from manipulations of memory, inhibition, and task switching. Neuropsychologia, 44, 2037 2078. Diamond. A., & Lee, K. (2011). Interventions shown to aid executive function development in children 4 to 12 years old. Science, 333, 959-964. Ewing-Cobbs, L., Prasad, M., Landry, S., Kramer, L., & DeLeon, R. (2004). Executive functions following traumatic brain injury in young children: A preliminary analysis. Developmental Neuropsychology, 26, 487-512. Evers, A., Egberink, I.J.L., Braak, M.S.L., Frima, R.M., Vermeulen, C.S.M., & Vliet- Mulder, J.C. van (2009-2012). COTAN Documentatie. Amsterdam: Boom test uitgevers. Friedman, N., Miyake, A., Corley, R., Young, S., De Fries, J., & Hewitte, J. (2006). Not all executive functions are related to intelligence. Psychological Science, 17, 172-179. Gioia, G., Isquith, P., Guy, S., & Kenworthy, L. (2001). Behavior Rating Inventory of Executive Function professional manual. Odessa, Florida: Psychological Assessment Resources. Huizinga, M., Dolan, C., & Molen, M. van der. (2006). Age-related change in executive function: Developmental trends and a latent variable analysis. Neuropsychologia, 44, 2017 2036. Huizinga, M., & Smidts, D. (2011). Age-related changes in executive function: A normative study with the dutch version of the Behavior Rating Inventory of Executive Function (BRIEF). Child Neuropsychology, 17, 51-66.

19 Jenks, K., Moor, J. de, & Lieshout, E. van. (2009). Arithmetic difficulties in children with cerebral palsy are related to executive function en working memory. The Journal of Child Psychology and Psychiatry, 50, 824-833. Konrad, K., Gauggel, S., Manz, A., & Schoell, M. (2000). Inhibitory control in children with traumatic brain injury (TBI) and children with attention deficit/hyperactivity disorder (ADHD). Brain Injury, 14, 859-875. Kort, W., Schittekatte, M., Bosmans, M., Compaan, E. I., Dekker, P. H., Vermeir, G., & Verhaeghe, P. (2005). WISC-III-NL. Handleiding, Nederlandse bewerking. London: The Psychological Corporation. Lehto, J., Juujärvi, P., Kooistra, L., & Pulkkinen, L. (2003). Dimensions of executive functioning: Evidence from children. British Journal of Developmental Psychology, 29, 59-80. Levin, H., & Hanten, G. (2005). Executive functions after traumatic brain injury in children. Pediatric Neurology, 33, 79-93. Luciana, M., Conklin, H., Hooper, C., & Yarger, R. (2005). The development of nonverbal WM and executive control processes in adolescents. Child Development, 76, 697 712. Merrill, E. (2006). Interference and inhibition in tasks of selective attention by persons with and without mental retardation. American Journal of Mental Retardation, 111, 216-226. Meihuizen-de Regt, M., Moor, J. de, & Mulders, A. (2009). Kinderrevalidatie. Assen: Koninklijke Van Gorcum. Miyake, A., Friedman, N., Emerson, M., Witzki, A., Howerter, A. & Wager, T. (2000). The Unity and Diversity of Executive Functions and Their Contributions to Complex Frontal Lobe Tasks: A Latent Variable Analysis. Cognitive Psychology, 41, 49-100. Ozonoff S., & Jensen J. (1999). Brief report: Specific executive function profiles in three neurodevelopmental disorders. Journal of Autism and Developmental Disorders, 29, 171-177. Ponsioen, A., & Molen, M. van der. (2002). Cognitieve vaardigheden van licht verstandelijk gehandicapte kinderen en jongeren. Utrecht: s Heeren Loo. Ramakers, G., & Ponsioen, A. (2007). Neuropsychologische kenmerken van kinderen en adolescenten met een (lichte) verstandelijke beperking. Kind en adolescent, 28, 78-87. Rapport, M., Alderson, M., Kofler, M., Sarver, D., Bolden, J., & Sims, V. (2008). Working memory deficits in boys with Attention-Deficit/Hyperactivity Disorder (ADHD): The contribution of central executive and subsystem processes. Journal of Abnormal Child Psychology, 36, 825-837. Sluis, S. van der, Jong, P. de, & Leij, A. van der. (2007). Executive Functioning in Children, and its Relations with Reasoning, Reading and Arithmetic. Intelligence, 35, 427-449. Smidts, D., & Huizinga, M. (2009). BRIEF executieve functies gedragsvragenlijst. Handleiding. Amsterdam: Hogrefe Uitgevers. Tamnes, C., Østby, Y., Walhovd, K., Westlye, L., Due- Tønnessen, P., & Fjell, A. (2010). Neuroanatomical correlates of executive functions in children and adolescents: A magnetic resonance imaging (MRI) study of cortical thickness. Neuropsychologia, 48, 2496-2508. Verwest, J. (2011). De Ontwikkeling van Executieve Functies en de Relatie met het Sociaal Functioneren van Basisschoolkinderen. Universiteit Leiden. Welsh, M., Pennington, B., & Groisser D. (1991). A normative developmental study of executive function: A window on prefrontal function in children. Developmental Neuropsychology, 7, 131-149.

20