BEHANDELING VAN KINDEREN MET AUTISMESPECTRUMSTOORNIS MET HET IMPACT-PROGRAMMA

Transcriptie

1 BEHANDELING VAN KINDEREN MET AUTISMESPECTRUMSTOORNIS MET HET IMPACT-PROGRAMMA EFFECT OP SOCIAAL-COMMUNICATIEVE VAARDIGHEDEN EN AUTISMEKENMERKEN Aantal woorden: Saskia Spillebeen Studentennummer: Promotor: Dr. Petra Warreyn Begeleider: Alessandra Piatti Masterproef voorgelegd voor het behalen van de graad master in de richting klinische psychologie Academiejaar:

2

3 Voorwoord Het schrijven van dit dankwoord betekent dat ik binnenkort eindelijk het eindproduct van mijn harde werk met trots kan voorleggen. Bovendien houdt dit ook in dat het einde van mijn opleiding Klinische Psychologie in zicht komt. Deze gedachte brengt me zowel gevoelens van trots als van opluchting, maar bovenal ook gevoelens van dankbaarheid. Het schrijven van mijn masterproef was nooit op zo n aangename manier kunnen verlopen zonder de hulp van enkele belangrijke personen. Eerst en vooral wil ik mijn promotor Dr. Petra Warreyn bedanken voor de kans om over dit boeiende onderwerp te mogen schrijven en voor de begeleiding doorheen dit proces. Haar constructieve feedback nodigde uit om zaken vanuit verschillende perspectieven te durven bekijken. Daarnaast wil ik ook Alessandra Piatti bedanken voor haar ondersteuning tijdens het schrijven van deze masterproef. Bij het coderen van onze data werden wij steeds bijgestaan door Sara Van der Paelt. Haar praktische tips en bemoedigende woorden waren een grote meerwaarde binnen dit proces. Ik wil haar dan ook graag bedanken voor al haar tijd en hulp. Vervolgens wens ik ook mijn collega-studenten te bedanken waarmee ik samen de video s heb gecodeerd. Tijdens het coderen durfde de moed al eens in mijn schoenen te zakken. Het was een grote hulp om dan bij hen terecht te kunnen voor morele steun en de nodige ontlading van stress. Verder kon ik voor morele steun steeds terecht bij mijn gezin dat doorheen dit proces en doorheen mijn volledige opleiding steeds voor me klaarstond. Verder was deze masterproef onmogelijk geweest zonder de aanmoedigingen en de onvoorwaardelijke steun van mijn vriendinnen en partner. Een speciale bedanking gaat uit naar mijn moeder die deze masterproef nagelezen heeft. Als laatste wil ik de gezinnen die deelnamen aan dit onderzoek bedanken. Zij maakten het mogelijk om meer te weten te komen omtrent het ImPACT-programma en de krachtige invloed die ouders kunnen hebben op hun kinderen.

4

5 Abstract Autismespectrumstoornis (ASS) bij jonge kinderen is al jaren het centrale onderwerp van veel wetenschappelijk onderzoek. Hieruit blijkt dat het vroegtijdig identificeren en diagnosticeren van ASS belangrijk is voor de effectiviteit van een interventie. Bovendien blijkt er het meeste evidentie te bestaan voor de effectiviteit van naturalistische interventies en worden imitatie, joint attention, spelgedrag en taal naar voor geschoven als belangrijke interventiedoelen. Een interventie die aansluit bij deze bevindingen is het Improving Parents as Communication Teachers (ImPACT) -programma. Deze oudertraining is naturalistisch van aard en er is reeds enige evidentie gevonden voor de effectiviteit van het programma. Binnen dit onderzoek wensten we de effectiviteit van het ImPACT-programma in de klinische praktijk te toetsen aan de hand van een longitudinaal opzet met drie meetmomenten. Gezinnen die toegewezen werden aan de Treatment As Usual (TAU) - conditie kregen thuisbegeleiding zoals deze normaal gebeurt. Op de drie meetmomenten werden opnames gemaakt van gestructureerde spelinteracties van het kind met ASS met zowel de ouders als onderzoekers. Om de potentiële verandering in symptomen van de kinderen vast te kunnen stellen, werd gebruik gemaakt van de Brief Observation of Social Communication Change (BOSCC). Binnen deze pilootstudie werd een daling in autistische kenmerken vastgesteld binnen beide groepen. Deze vooruitgang bleek echter niet afhankelijk van de conditie (TAU of ImPACT) waar het kind zich in bevond. Verder onderzoek met grotere steekproeven is noodzakelijk om een beter zicht te krijgen op de effectiviteit van het ImPACTprogramma. Verder dient er ook aandacht uit te gaan naar mogelijke andere factoren die het effect van de interventie beïnvloeden.

6

7 Inhoudstafel Theoretische situering autismespectrumstoornis...1 De Eerste Kenmerken van ASS...2 Vroegdetectie ASS...2 Interventies...4 Belangrijke Aandachtspunten Voor Interventies bij Kinderen met ASS...4 Nut van vroegbehandeling...4 Interventiedoelen...5 Imitatie...6 Joint attention...5 Spel...8 Taal en communicatie...10 Soorten Interventies...12 Ontwikkelingsgerichte interventies...12 Gedragsmatige interventies...14 Naturalistische interventies...16 Factoren die het Effect van de Interventie Mogelijks Beïnvloeden...17 Oudertraining...17 ImPACT-programma...19 BOSCC...21 Probleemstelling...22 Methode...25 Steekproef...25 Design...25 Materiaal...26 ImPACT-programma...26 Technieken...26 BOSCC...26 Andere testen...28 Gedragsmetingen...28 Vragenlijsten...28

8 Procedure...29 Interventie...29 Testafname...30 Afname BOSCC...30 Codering BOSCC...30 Selectie van variabelen...32 Data-analyse...32 Resultaten...33 Ernst symptomen ASS...33 Sociaal-communicatieve vaardigheden...36 Gedrag ASS...33 Verschilscores...39 Discussie...41 Bespreken resultaten...41 Effect therapie en meetmoment...41 Effect afname...44 BOSCC als Uitkomstmaat...45 Sterktes en beperkingen van het onderzoek...46 Praktische implicaties en suggesties voor toekomstig onderzoek...47 Conclusie...48 Bijlagen...49 Literatuurlijst...50

9 Theoretische Situering Autismespectrumstoornis Autismespectrumstoornis (ASS) valt binnen de ruime groep van ontwikkelingsstoornissen en wordt binnen de Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders (DSM) (American Psychiatric Association [APA], 2013) onder de categorie neurobiologische ontwikkelingsstoornissen geplaatst. Voorheen werd nog onderscheid gemaakt tussen vijf verschillende stoornissen, maar sinds de publicatie van de DSM-5 wordt alleen nog gesproken over de algemene term autismespectrumstoornis (Smith, Reichow, & Volkmar, 2015). De prevalentiecijfers van ASS variëren sterk naargelang welk onderzoek bekeken wordt. Zo werden er tussen 1996 en 2012 prevalentiecijfers gerapporteerd van 4 tot 120 gevallen per individuen (Isaken, Diseth, Schjolberg, & Skjeldal, 2013). Heden ten dage wordt voornamelijk uitgegaan van het wereldwijde gemiddelde zoals geschat door Elsabbagh et al. (2012), namelijk 0.62%. Opvallend hierbij is dat ASS vier keer vaker voorkomt bij mannen dan bij vrouwen (Werling & Geschwind, 2013). Het onderliggende mechanisme van deze bias is tot op heden nog niet met zekerheid vastgesteld. Vandaag de dag wordt de oorzaak van ASS toegeschreven aan een interactie tussen genetische en omgevingsfactoren (Kim & Leventhal, 2015). Het is echter zo dat niet één gen verantwoordelijk is voor de stoornis. Hoe verder de biomedische wetenschap zich ontwikkelt, hoe meer genen er gevonden worden die een bijdrage leveren. Deze genen zijn echter niet specifiek voor ASS (Geschwind, 2011) en geen enkel gen draagt afzonderlijk meer dan 1% bij tot de oorzaak (State & Sestan, 2012). Omgevingsfactoren die mogelijks kunnen interageren met genen zijn het gebruik van pesticiden (Hertz- Picciotto, Schmidt, & Krakowiak, 2018), prenatale blootstelling aan luchtverontreiniging (Gong et al., 2017) en prenatale stress (Varcin, Alvares, Uljarevic, & Whitehouse, 2017). In een meta-analyse van Tick, Bolton, Happé, Rutter en Rijsdijk (2016) werd de genetische overerfbaarheid geschat op 64-91% en de invloed van de gedeelde omgeving op 7-35%. 1

10 De Eerste Kenmerken van ASS De voornaamste kenmerken die geobserveerd kunnen worden rond de leeftijd van 2 jaar zijn verminderde sociale aandacht en sociale communicatie, en een atypisch en repetitief gebruik van voorwerpen (Zwaigenbaum et al., 2015). Daarnaast worden door Zwaigenbaum et al. (2015) ook repetitieve bewegingen met het lichaam, een atypische motorische ontwikkeling en een specifiek temperamentsprofiel naar voren geschoven als mogelijke vroege indicatoren voor ASS. De wetenschappelijke evidentie voor deze laatste kenmerken is echter nog beperkt. Daarnaast wordt bij kinderen die later ASS ontwikkelen een verminderde groei van de woordenschat en een vertraging in de receptieve taal rond 12 maanden opgemerkt (Jones, Gliga, Bedford, Charman, & Johnson, 2014). Landa en Garrett-Mayer (2006) toonden aan dat op de leeftijd van 24 maanden een groep met ASS slechter presteert dan een groep met een taalachterstand op vlak van receptieve taal. Vroegdetectie ASS Er bestaat een algemene consensus binnen de literatuur dat ASS gedetecteerd kan worden door het gedrag te observeren in de vroege kinderjaren. Zwaigenbaum, Bryson en Garon (2013) toonden aan dat een groot deel van de kinderen met ASS al op 2 jarige leeftijd gedifferentieerd kunnen worden van hun leeftijdsgenoten. Daniels en Mandell (2014) gaven in hun onderzoek echter aan dat er op deze leeftijd ook nog veel kinderen gemist worden. Zij plaatsen de gemiddelde leeftijd voor een diagnose van ASS op 4 jaar. Daarnaast is er enige evidentie dat een diagnose die tijdens de eerste levensjaren gegeven wordt stabiel blijft (Zwaigenbaum, Bryson, & Garon, 2013). Van alle kinderen die de diagnose ASS kregen op een leeftijd van 18 of 24 maanden, waren er volgens Roger en Tallbot (2016) slechts enkelen die niet meer voldoen aan de criteria voor de stoornis op de leeftijd van 36 maanden. Camarata (2014) waarschuwde in zijn artikel echter wel voor de gevolgen van deze sterke focus op het diagnostiseren op jonge leeftijd. Hij stelde vast dat dit mogelijks kan leiden tot een minder accurate diagnose. Een voorbeeld hiervan is de kleutermodule van de ADOS-2. Deze is geschikt voor kinderen van 12 tot 30 maanden, maar blijkt het meest accuraat te zijn bij proefpersonen vanaf een leeftijd van 20 maanden. Ook Matson, Wilkins, & Gonzalez (2008) wezen op de mogelijke negatieve gevolgen van het vroeg diagnosticeren van ASS. Zo stelden ze dat een diagnose gegeven rond de 2

11 leeftijd van 3 jaar betrouwbaarder en specifieker is, bijvoorbeeld op vlak van ernst van de symptomen. Een diagnose ASS wordt vaak uitgesteld door de aanwezigheid van wachtlijsten of door een gebrek aan kennis over de vroege symptomen binnen de eerstelijnshulp, hierdoor worden mensen onterecht gerustgesteld of worden ze niet adequaat dooverwezen (Warreyn, Van der Paelt, & Roeyers, 2014). Het vroegtijdig identificeren en diagnosticeren van ASS kan echter tot enkele belangrijke voordelen lijden wanneer deze diagnose terecht is en er een hulpvraag geformuleerd wordt. Zo verhoogt het in deze gevallen de kansen op een geslaagde interventie en verlaagt het de belasting voor de ouders (Zwaigenbaum, Bryson, & Garon, 2013). Zwaigenbaum et al. (2009) wezen op het belang van het erkennen van de onzekerheid die bij de ouders speelt en deze te ontkrachten door aan te geven dat er al zeer veel geweten is over de behandeling van jonge kinderen met ASS. Verder wordt ook gesteld dat het vroegtijdig identificeren van ASS helpt om de vroege kenmerken nog specifieker vast te stellen (Zwaigenbaum et al., 2009) en om nieuwe behandelingen te ontwikkelen die zich richten op het herstellen van het ontwikkelingstraject en het reduceren van de lasten op lange termijn (Zwaigenbaum, 2010). Fletcher-Watson et al. (2017) concludeerden dat volwassenen met ASS, ouders van kinderen met ASS en hulpverleners over het algemeen een positieve attitude hebben tegenover onderzoek naar de vroege detectie van ASS. Uit dit onderzoek kwam echter ook naar voren dat de deelnemers, met uitzondering van de hulpverleners, eerder negatieve gevoelens hebben bij het begrip at-risk om baby s die een verhoogd risico hebben op ASS te beschrijven. Voor hen geeft deze term namelijk aan dat de diagnose ASS een negatieve uitkomst is. Het is noodzakelijk om naast de voordelen van het vroegtijdige identificeren en diagnosticeren, ook de gevaren in kaart te brengen. Mintz (2017) stelt in zijn onderzoek dat het toekennen van een diagnose volgens de DSM-5 alleen kan dienen als een voorlopig signaal dat uiteindelijk moet leiden tot een uitgebreid klinisch en biologisch profiel. Het stellen van een diagnose brengt het risico met zich mee dat het label vorm zal geven aan de cliënt zijn leven. Zo stelden Gillman, Heyman en Swain (2000) dat het geven van een label een beperking van kansen en pathologie met zich mee kan brengen. 3

12 Ook Mogensen en Mason (2015) ondervonden dat het hebben van de diagnose ASS bij adolescenten invloed had op hoe zij hun identiteit en sociale relaties vormgaven. Het voornaamste doel is echter steeds dat het kind in kwestie geholpen kan worden en gezien de huidige regelgeving in België is hier nog steeds een diagnose voor vereist. Interventies Belangrijke Aandachtspunten voor Interventies bij Kinderen met ASS Nut van vroegbehandeling. Het nut van vroeg interveniëren bij kinderen met ASS is binnen de literatuur meermaals besproken (Wallace & Rogers, 2010; Warreyn, Van der Paelt, & Roeyers, 2014). Rogers et al. (2014) geven aan dat goed gestructureerde interventies die vroegtijdig starten en werken op lange termijn de meest effectieve interventies zijn om de problemen die gepaard gaan met ASS te verminderen. Er werd ook evidentie gevonden voor de middellange termijneffecten van vroegbehandeling. Kinderen die een intensieve interventie kregen op jonge leeftijd behielden namelijk hun interventiewinsten tot twee jaar nadien (Estes et al., 2015). Daarnaast hebben Dawson et al. (2010) aangetoond dat met de correcte vroegtijdige interventie het adaptief en cognitief functioneren van kinderen met ASS verbeterd kan worden. Uiteindelijk zou dit er toe leiden dat de kosten voor de betrokken familie en de maatschappij sterk zouden dalen (Jarbrink & Knapp, 2001). Kasari, Shire, Factor en McCracken (2014) merken echter wel op dat gezien er een grote heterogeniteit bestaat tussen individuen met ASS, men niet mag veronderstellen dat elk kind baat zal hebben bij dezelfde interventie. Vroegtijdige interventies dienen bijgevolg specifiek gebaseerd te zijn op de noden van het kind en zijn familie (Fava & Strauss, 2014). Carlon, Carter en Stephenson (2014) stelden vast dat de individuele noden van het kind zelf de meest belangrijke factor is bij de keuze van interventie. Salomone et al. (2016) merkten verder op dat ouders met een hoger inkomen en onderwijsniveau mogelijks beter uitgerust zijn om toegang te krijgen tot de correcte interventie voor hun kind. 4

13 Interventiedoelen. Een interventie voor jonge kinderen met ASS dient in te werken op die centrale vaardigheden die een impact hebben op meerdere ontwikkelingsdomeinen (Warreyn, Van der Paelt & Roeyers, 2014). Aangezien de sociaal-communicatieve vaardigheden centraal staan binnen de ontwikkeling van elk kind en net deze verstoord zijn bij ASS, zijn het vaak de factoren imitatie, joint attention, symbolisch spel en taal die terugkeren in de literatuur als interventiedoelen (Toth, Munson, Meltzoff, & Dawson, 2006; Charman et al., 2000). Imitatie. Er bestaat een algemene consensus binnen de literatuur dat problemen met imitatie vrij algemeen zijn bij ASS (Williams, Whiten, & Singh, 2004; Vanvuchelen, Roeyers, & De Weerdt, 2011). Onder imitatie verstaan we een identieke herhaling van gezichtsuitdrukkingen, bewegingen of acties van een ander, die hier dient als model, om zo hetzelfde doel te bereiken als dat model (Warreyn, Van der Paelt, & Roeyers, 2014). Uzgiris (1981) onderscheidde twee functies van imitatie. Kinderen gebruiken imitatie enerzijds om nieuwe vaardigheden en kennis te verwerven en anderzijds heeft imitatie ook een sociale functie waarbij het gebruikt wordt om in sociale en emotionele interactie met anderen te kunnen treden. Meltzoff en Moore (1994) benadrukken daarnaast ook dat kinderen door het gebruik van imitatie meer te weten komen over de intenties en doelen van mensen. Imitatiegedrag is bij kinderen met een typische ontwikkeling al vroeg te observeren (Ingersoll, 2008). Kinderen die later gediagnosticeerd worden met ASS vertonen reeds rond de leeftijd van 12 tot 24 maanden een vertraagde ontwikkeling van dat imitatiegedrag (Young et al., 2011; Receveur et al., 2005). Vanvuchelen, Roeyers en De Weerdt (2011) geven hierbij aan dat het correcter is om over een vertraging in ontwikkeling van imitatiegedrag te spreken dan over een absoluut tekort. Het is namelijke niet zo dat alle aspecten van imitatie verstoord zijn en bovendien worden niet bij elk kind met ASS problemen in verband met imitatie waargenomen. Rogers, Hepburn, Stackhouse en Wehner (2003) vonden bij kinderen met ASS voornamelijk een verminderd fuctioneren op de volgende vlakken: imitatie van gezichtsuitdrukkingen, imitatie van 5

14 acties met voorwerpen en algemene imitatievaardigheden. Een gestoorde ontwikkeling van imitatiegedrag is bovendien significant gerelateerd aan tekorten op vlak van spel, joint attention en taalvaardigheid (Young et al., 2011; Ingersoll & Schreibman, 2006). Zo vonden Thurm, Lord, Lee en Newschaffer (2007) een significant verband tussen imitatie en expressieve taal en gaven Carpenter, Pennington en Rogers (2002) aan dat er ook een verband tussen imitatie en joint attention mogelijk is. Onderzoek suggereert dat inwerken op imitatie binnen een interventie het sociale functioneren van kinderen met ASS significant verbetert (Ingersoll, 2012; Brown, Brown, & Poulson, 2008). Heimann, Laberg & Nordoen (2006) vonden dat indien een kind met ASS zelf geïmiteerd wordt voor een korte periode, dit kind daaropvolgend meer sociale interesse vertoont. Door deze toegenomen interesse, stijgt ook de frequentie van het prosociaal gedrag van het kind met ASS. Onderzoek heeft ook aangetoond dat de bekomen effecten behouden blijven over de tijd heen (Cardon & Wilcox, 2011). Ingersoll (2012) onderzocht het effect van een interventie die inwerkt op imitatiegedrag en vond dat de kinderen die de interventie volgden significant verbeterden op zowel sociaal-emotioneel functioneren als op joint attention. We kunnen dus concluderen dat het sterk aangewezen is om in te werken op imitatie als we het algemeen functioneren van een kind met ASS willen bevorderen. Er is nog geen eenduidig bewijs dat imitatiegedrag het werkende mechanisme is binnen de interventies, maar we kunnen stellen dat een verbetering in imitatiegedrag de ontwikkeling van andere sociaal-communicatieve gedragingen zou kunnen bevorderen. Joint attention. Joint attention speelt een centrale rol binnen de ontwikkeling van het algemene begrip van het kind omtrent de wereld rondom zich en de ontwikkeling van de communicatieve wisselwerking tussen ouder en kind (Corkum & Moore, 1998). De eerste tekenen van joint attention manifesteren zich binnen de normale ontwikkeling al rond de leeftijd van 9 maanden (Mundy & Jarrold, 2010; Corkum & Moore, 1998). Joint attention kan onderverdeeld worden in enerzijds het volgen van een blik of aanwijzing van de ander (response to joint attention) en anderzijds het leiden van een ander zijn aandacht door zelf te wijzen of oogcontact te gebruiken (initiation of joint attention) (Mundy et al., 2007). Het voorgaande onderscheid geeft ook meteen de twee verschillende functies van joint 6

15 attention aan. Enerzijds helpt het om een gemeenschappelijk referentiepunt te delen met anderen en anderzijds helpt joint attention bij het zoeken naar gemeenschappelijke interesses met anderen wat op zijn beurt kan leiden tot aangename ervaringen met die anderen. Charman (2003) vond evidentie voor de predictieve waarde van het observeren van joint attention gedragingen, zoals oogcontact, reacties op de eigen naam en het monitoren van de blik, om kinderen met een verhoogd risico op ASS beter te kunnen identificeren. Zowel het reageren op als het zelf initiëren van joint attention worden gebruikt als vroege indicatoren van een verhoogd risico op ASS (Lord et al., 2000). Zoals Mundy en Jarrold (2010) aanhalen is het echter wel zo dat naarmate de cognitieve ontwikkeling van het kind met ASS toeneemt, de problemen met het reageren op joint attention afnemen. Zo zien we dat er in de tweede module van the Autism Diagnostic Observation Schedule (ADOS), die bedoeld is om af te nemen bij kinderen die al in zinnetjes spreken, alleen nog maar het zelf initiëren van joint attention wordt gebruikt als indicator (Lord et al., 2000). Warreyn, Roeyers, Van Wetswinkel, & De Groote (2007) wijzen er daarbij op dat hoewel de frequentie van het reageren op joint attention inderdaad relatief groot is bij kinderen met ASS, er toch een kwalitatief verschil op te merken is. Kinderen met ASS kijken bijvoorbeeld naar de vinger waarmee de ander wijst in plaats van naar het aangewezen voorwerp. Kasari, Freeman, & Paparella (2007) vonden een positief effect van hun interventie op zowel het zelf initiëren van joint attention in interactie met de moeder als het reageren op joint attention. Binnen het onderzoek van Lawton & Kasari (2012) werden gelijkaardige resultaten gerapporteerd. Daarnaast blijkt uit onderzoek dat de frequentie van oogcontact stijgt bij kinderen met ASS na het volgen van een gedragsmatige interventie die hierop focust (Yun, Choi, Park, Bong, & Yoo, 2017; Cook et al., 2017). Het verband tussen joint attention en taalvaardigheid is binnen de literatuur veelvuldig besproken (Bruner, 1975; Kwisthout, Vogt, Haselager, & Dijkstra, 2008). Het kind leert dat het via gebaren of oogcontact de acties van de anderen kan beïnvloeden om zo zijn doel te bereiken. Dit zou er hoogstwaarschijnlijk kunnen voor zorgen dat kinderen 7

16 intentioneel leren communiceren (Bruinsma, Koegel, & Koegel, 2004). Binnen de literatuur is al meermaals evidentie gevonden voor het positieve verband tussen de frequentie waarin kinderen reageren op joint attention en hun taalverwerving (Morales et al., 2000; Charman et al., 2003). We zien dat het inwerken op joint attention bij jonge kinderen met ASS kan leiden tot een betere taalvaardigheid (Charman et al., 2003), meer sociale competentie en minder exclusie door leeftijdsgenoten (Meek, Robinson, & Jahromi, 2012). Gezien de cruciale rol die joint attention speelt bij de ontwikkeling van een kind en de vroegtijdige manifestatie van een gebrek eraan, is dit een volgende factor waar interventies dienen op in te spelen. Spel. Binnen de literatuur worden er vaak drie fasen van spelgedrag beschreven: sensorimotorische manipulatie (Williams, 2003), functioneel spel (Williams, Reddy, & Costall, 2001) en symbolisch spel (Rutherford, Young, Hepburn, & Rogers, 2007). In de eerste fase focussen kinderen voornamelijk op de fysieke kenmerken van de objecten en worden alleen simpele manipulaties uitgevoerd. Later bij het functioneel spel worden voorwerpen op een conventionele manier gebruikt en slaagt het kind erin om meerdere voorwerpen met elkaar te relateren. Uiteindelijk ontstaat het symbolisch spel waar de onderliggende complexe representaties van objecten op de voorgrond treden. Binnen het symbolisch spel zien we substitutie van voorwerpen, imaginair spel en het gebruik van bijvoorbeeld een pop om een actie te laten uitvoeren (Christensen et al., 2010). Spelen kan zowel een cognitieve en emotionele functie vervullen als ook een sociale. Het helpt een kind om meer flexibel en creatief te denken, wat op zijn beurt leidt tot betere probleemoplossingsvaardigheden (Warreyn, Van der Paelt, & Roeyers, 2014). Het spelgedrag dat geobserveerd kan worden bij kinderen vanaf de leeftijd van één jaar kan volgens Christensen et al. (2010) dienen als een belangrijke predictor voor zowel de ontwikkeling van vroege communicatie- en taalvaardigheden als voor de sociale ontwikkeling van het kind (Williams, 2003). 8

17 Zo toonden Toth, Munson, Meltzoff en Dawson (2006) aan dat spelgedrag één van de beste predictoren is voor het tempo van de ontwikkeling van de communicatie van kinderen tussen 4 en 6,5 jaar. Lewis (2003) vond echter dat de relatie tussen spelgedrag en taalontwikkeling bij kinderen met ASS zeer zwak of zelfs onbestaand is. Hij suggereert hier ook bij dat de relatie mogelijk gemedieerd is door hoe kinderen en ouders met elkaar interageren tijdens het spelen. Ten slotte wordt er ook door Manning & Wainwright (2010) gesuggereerd dat het spelgedrag gebruikt kan worden als een indicator voor het huidige niveau van sociaal functioneren. Hier komt dan ook uit voort dat een spelsituatie een goed moment is om sociale vaardigheden te trainen. Kinderen met ASS kunnen al op zeer jonge leeftijd gedifferentieerd worden van kinderen met een normale ontwikkeling door deze fasen van spelgedrag te observeren. Er werd aangetoond dat kinderen met ASS een abnormaal patroon van exploreren vertonen, zo zijn ze bijvoorbeeld langer gepreoccupeerd met één voorwerp of één aspect van het voorwerp (Williams, 2003). Williams, Reddy en Costal (2001) toonden aan dat hoewel er geen verschil is in kwantiteit van functioneel spel tussen kinderen met een normale ontwikkeling en kinderen met ASS, er wel een verschil op te merken was in de kwaliteit van hun functioneel spelgedrag. Het spelgedrag van kinderen met ASS bestond meestal uit simpele acties met telkens slechts één voorwerp te gelijk. Daarbovenop vertoonden kinderen met ASS minder nieuwe acties en bijgevolg veel repetitief gedrag. Christensen et al. (2010) wezen er hierbij nog op dat alle kinderen repetitief gedrag vertonen, maar dat normaal ontwikkelende kinderen dit meestal zullen doen in combinatie met nieuwe acties, in tegenstelling tot kinderen met ASS. De grootste verschillen zijn terug te vinden bij het symbolisch spel van kinderen. Stanley en Konstantareas (2007) vonden een gebrek aan diversiteit en complexiteit bij kinderen met ASS en beschreven het symbolisch spel verder als eenvoudig, repetitief en stereotiep. Een belangrijke bemerking hierbij is echter dat het spelgedrag van het kind beïnvloed kan worden door specifieke interacties met de ouders. Zo stelden Freeman en Kasari (2013) vast dat ouders van kinderen met ASS vaak op een te hoog niveau wilden spelen met hun kind, wat ervoor zorgde dat het kind minder geëngageerd was en minder lang zijn aandacht bij het spel kon houden. Als ouders op een effectieve manier willen spelen met 9

18 hun kind dan dienen ze het huidig niveau van functioneren van hun kind te begrijpen, moeten ze de pogingen van het kind ondersteunen en meer geavanceerd spelgedrag uitlokken door kleine dingen toe te voegen aan het spelgedrag van het kind. Van Berckelaer-Onnes (2003) benadrukt dat het inwerken op spelgedrag zeer waardevol kan zijn om een normale ontwikkeling te stimuleren bij kinderen met ASS. Twee belangrijke voorwaarden hierbij zijn wel dat het ingebed is binnen een ruimer interventieprogramma en er een follow-up gedaan wordt zodat het spelgedrag ondersteund en uitgebreid kan worden. Reeds enkele studies die voldoen aan deze voorwaarden vonden een positief effect. Zo vond Wong (2013) een positief effect van een interventie die inzette op joint attention en symbolisch spel op de hoeveelheid symbolisch spel bij jonge kinderen met ASS. Bovendien geven Jung en Sainato (2013) in hun review aan dat de spelvaardigheden van kinderen met ASS verhogen na een interventie die hierop focust. Voornamelijk wanneer de interesses van de kinderen ingebed worden in de interventie lijkt dit positieve effecten te hebben op hun gedrag. Gezien de grote impact van spelgedrag op de ontwikkeling van kinderen is het sterk aangewezen om hierop in te werken binnen therapie voor kinderen met ASS. Taal en communicatie. De begrippen taal en communicatie zijn gerelateerd, maar kunnen niet gezien worden als identieke fenomenen (Prelock & Nelson, 2012). Taal moet worden gecodeerd in symbolen, waarna het alleen kan doorgegeven worden aan anderen die dezelfde taal kennen. Communicatie impliceert een co-constructie van betekenisverlening door het gebruik van de blik, gebaren, gezichtsuitdrukkingen, fysieke nabijheid, toon van de stem en dergelijke paralinguïstische signalen. Problemen in de ontwikkeling van taal en communicatief gedrag staan centraal bij het diagnosticeren van kinderen met ASS. Zo stellen Eigsti, de Marchena, Schuh en Kelley (2011) dat een vertraagde taalontwikkeling bij het kind vaak de aanleiding is voor ouders om hulp te zoeken. Deze vertraging toont zich zowel in de expressieve taalvaardigheden (het gebruik van de taal) als in de receptieve taal (het taalbegrip) (Zwaigenbaum et al., 2015). Daarnaast moeten problemen in de vroege ontwikkeling van communicatief 10

19 gedrag, zoals bijvoorbeeld een gebrek aan warme en vrolijke uitdrukkingen gecombineerd met oogcontact of onvermogen om de stem van de ouders te herkennen, volgens Prelock en Nelson (2012) gezien worden als voortekenen voor een latere diagnose van ASS. Kinderen met ASS hanteren vaker en langer specifieke linguïstische vormen zoals echolalie (het herhalen van wat iemand zegt) en neologismen (nieuwe woorden uitvinden) in vergelijking met leeftijdsgenoten die een normale ontwikkeling volgen (Eigsti, de Marchena, Schuh, & Kelley, 2011). Tijdens de eerste fases van de taalontwikkeling is er echter nog geen duidelijk verschil te vinden in het gebruik van deze vormen wat het moeilijk maakt om deze vormen als diagnostische criteria te gebruiken (Gernsbacher, Morson, & Grace, 2016). Het beschikken over een goede taalvaardigheid kent vele voordelen. Uit het onderzoek van Itani, Järlström en Piekkari (2015) blijkt dat mensen met betere taalvaardigheden hoger scoren op mobiliteit en flexibiliteit binnen een werkomgeving. Henrichs et al. (2013) vonden een verband tussen een vertraging in woordenschat en gedrags- en emotionele problemen bij jonge kinderen. Daarnaast werd er ook een verband gevonden tussen een vertraagde taalontwikkeling en meer terugtrekken uit sociale situaties (Rescorla, Ross, & McClure, 2007). Interventies die zich richtten op het verbeteren van de taalvaardigheden van kinderen met ASS zijn in het verleden al effectief gebleken (Ingersoll, 2011). Er werd reeds evidentie gevonden dat een interventie die inwerkt op het verbeteren van de verbale taalvaardigheden van jonge kinderen, effectief is in het verbeteren van het spreken en in het verbeteren van de vaardigheden die nodig zijn tijdens het begrijpend lezen (Fricke, Bowyer-Crane, Haley, Hulme, & Snowling, 2013). Daarnaast stelde Goldstein (2002) dat het aanleren van taalvaardigheden ervoor zorgt dat het kind meer controle krijgt over zijn omgeving, waardoor het kind minder agressief gedrag vertoont. We kunnen concluderen dat taalvaardigheid en communicatie belangrijk zijn om in rekening te brengen als we een interventie willen opstarten bij kinderen met ASS. 11

20 Soorten Interventies We kunnen twee soorten interventies onderscheiden die inwerken op de bovengenoemde interventiedoelen. De eerste soort interventies die we bespreken zijn diegene gebaseerd op de normale ontwikkeling van het kind, namelijk de ontwikkelingsgerichte interventies. Daarna bespreken we de gedragsmatige interventies die steunen op de leerprincipes. Meer recent ontstond er ook een soort interventies die de ontwikkelingsgerichte visie combineert met de gedragsmatige, we spreken hierbij van naturalistische interventies. Ingersoll (2010) wijst er echter wel op dat het onderscheid tussen deze soorten interventies niet eenduidig te stellen is. Er kan een onderscheid gemaakt worden op basis van de onderliggende filosofie, maar de gehanteerde technieken hebben een substantiële overlap. Ontwikkelingsgerichte interventies. De theoretische basis van de ontwikkelingsgerichte interventies (ook wel het sociaal pragmatisch ontwikkelingsperspectief genoemd) vinden we bij de ontwikkelingspsychologie van Piaget, de psychoanalytische theorie en het sociaal pragmatisch model van taalverwerving (Ingersoll, 2010). De typische ontwikkeling van het kind dient als uitgangspunt voor deze interventies. Er wordt gesteld dat ieder kind sociaal-communicatieve vaardigheden volgens een gelijkaardige ontwikkelingssequentie verwerft (Gerber, 2003), het verschil met kinderen met ASS ligt hem in de snelheid waarop deze vaardigheden verworven worden. Binnen deze ontwikkelingsgerichte visie is het aangewezen om kinderen de vaardigheden aan te leren die net boven het huidig niveau van functioneren liggen (Schreibman et al., 2015). Ingersoll, Meyer, Bonter en Jelinek (2012) halen aan dat er een associatie is gevonden tussen de responsiviteit van de ouders tegenover hun kind en de ontwikkeling van de joint attention en taalontwikkeling van het kind. Veel ontwikkelingsgerichte interventies leggen dus de focus op het verhogen van de responsiviteit van de ouder. Deze responsiviteit kan verhoogd worden door het gebruik van kindgerichte technieken zoals het gebruik van materialen die het kind verkiest, de leiding van het kind volgen, contingente imitatie en linguistic mapping (Ingersoll & Schreibman, 2006). Er wordt 12

21 gesproken van linguistic mapping wanneer de ouder de non-verbale communicatie van het kind onmiddellijk omzet in woorden (Yoder & Warren, 2002). Een voorbeeld van ontwikkelingsgerichte interventie die in de praktijk wordt toegepast is DIR/Floortime (Greenspan & Wieder, 1997; Liao et al., 2014). DIR (Developmental, Individual-Difference, Relationship-Based) focust op relaties, sociale vaardigheden en spontaan gebruik van taal en communicatie binnen de ontwikkeling van het kind. De effectiviteit van DIR/Floortime werd aangetoond door Pajareya en Nopmaneejumruslers (2011). Ook Mahoney en Perales (2003) vonden een significante vooruitgang in het sociaal-emotioneel functioneren van kinderen met ASS na het volgen van een ontwikkelingsgerichte interventie die focust op de responsiviteit van de ouders. In zijn review concludeerde Mercer (2017) echter dat DIR/Floortime door gebrek aan voldoende onderzoek slechts beschouwd kan worden als een evidence-based pratice, maar niet als een evidence-based treatment. Green (2010) concludeerde dat er binnen de beperkte hoeveelheid onderzoek die al gebeurd is naar de effectiviteit van ontwikkelingsgerichte interventies, er slechts geringe evidentie gevonden is omtrent het effect op de sociaal-communicatieve vaardigheden, waaronder taal, van kinderen met ASS. Daarnaast geven Ospina et al. (2008) in hun metaanalyse aan dat geen enkele ontwikkelingsgerichte interventie alle symptomen binnen een individu met ASS kan verbeteren. Ze stellen daarbij dat het aangewezen is om de klinische behandeling aan te passen aan het individu en de beschikbare middelen. Over het algemeen is er weinig eenduidige evidentie binnen de literatuur omtrent de effectiviteit van ontwikkelingsgerichte interventies op kinderen met ASS. Dit gebrek aan bewezen effectiviteit zou te wijten kunnen zijn aan het feit dat de principes van de ontwikkelingsgerichte therapie niet toelaten om een compleet nieuw gedrag bij het kind uit te lokken. Daarnaast wordt er een zeker niveau van ontwikkeling, en dus initiatief, verwacht bij het kind, dit is echter niet altijd zo vanzelfsprekend. 13

22 Gedragsmatige interventies. Gedragsmatige interventies zijn gebaseerd op de leertheorie en bevatten twee algemene assumpties. Ten eerste wordt er vanuit gegaan dat gedragingen zoals taalgebruik, spelgedrag en sociale interactie volledig aangeleerd zijn. De tweede assumptie stelt dat deze gedragingen ontstaan en in stand worden gehouden door antecedenten en consequenten uit de omgeving van het kind. Uit deze twee assumpties wordt bijgevolg afgeleid dat nieuw aangepast gedrag aangeleerd kan worden door het manipuleren van de antecedenten en het gebruik van bekrachtiging (Ingersoll, 2010). Binnen de gedragsmatige interventies komen er vier leerprocedures aan bod, namelijk prompting, fading, shaping en chaining (Granpeesheh, Tarbox, & Dixon, 2009). Bij prompting wordt de kans op het voorkomen van een bepaald gedrag verhoogd door bijvoorbeeld het aanwijzen of benoemen van cues. Eens het gewenste gedrag optreedt dient dit bekrachtigd te worden bijvoorbeeld door middel van beloning. Kort na prompting dient men gebruik te maken van fading. Dit is het weghalen van de aangeboden prompt zodat het gewenste gedrag ook kan optreden in afwezigheid van de prompt. Bij shaping wordt het gedrag telkens bekrachtigd als het meer in de buurt komt van wat gewenst wordt. Chaining bestaat er ten slotte uit om een sequens van gedragingen op te delen in kleinere gedragingen. Deze gedragingen worden dan via prompting en bekrachtiging aangeleerd. Lovaas was de eerste die een interventie uitwerkte voor kinderen met ASS op basis van deze principes, namelijk de Applied Behavior Analysis (ABA). In zijn longitudinale onderzoeken bij kinderen met ASS vond hij een positief effect van zijn gedragsmatige interventie op ongepast gedrag en spontane sociale interacties (Lovaas, Koegel, Simmons, & Long, 1973) en op het intellect van de kinderen (Lovaas, 1987). Deze studies werden na publicatie sterk onderworpen aan kritiek, voornamelijk omtrent hun gebrekkige validiteit (Schoneberger, 2006). Desalniettemin zorgden de resultaten van Lovaas voor een grote opmars in publicaties omtrent gedragsmatige interventies. 14

23 Een veelgebruikte therapie binnen de gedragsgerichte stroming is de Early Intensive Behavioral Intervention (EIBI) (McEachin, Smith, & Lovaas, 1993). EIBI blijkt effectief te zijn in het verhogen van imitatiegedrag, receptieve en expressieve taal, motoriek en spelgedrag. Daarbovenop vermindert de therapie ook mogelijke probleemgedragingen die aanwezig zijn bij de kinderen zoals woedeaanvallen, zelfverwondend gedrag en stereotiepe gedragingen (MacDonald, Parry-Cruwys, Dupere, & Ahearn, 2014). Algemeen gezien hebben gedragsmatige interventies een effect op het verbeteren van de taal, het adaptief functioneren en de cognitieve en sociale vaardigheden van het kind. Daarnaast wordt er ook een effect gevonden op het verminderen van angst en agressie (Dawson & Burner, 2011). Reichow, Barton, Boyd en Hume (2012) halen in hun review wel aan dat alhoewel er veel evidentie is voor de effectiviteit van EIBI, deze vaak gebaseerd is op onderzoek waar geen randomisatie werd toegepast. Er is binnen de literatuur meer nood aan gerandomiseerd onderzoek met een controlegroep (Randomized Controlled Trials) om eenduidige conclusies te kunnen maken omtrent de effectiviteit van gedragsmatige interventies. We kunnen enkele belangrijke beperkingen aanhalen omtrent de traditionele visie van de gedragsgerichte interventies. Hoewel er enige evidentie is gevonden voor de generalisatie van de aangeleerde gedragingen, is het onduidelijk of dit ook generaliseert naar het spontaan gedrag van het kind buiten een interventie (Ingersoll & Schreibman, 2006). Spontaan gedrag zou zelfs onderdrukt kunnen worden doordat kinderen afhankelijk worden van de prompts (Van der Paelt, Warreyn, & Roeyers, 2013). Daarnaast is een gedragsmatige interventie ook zeer intensief (15-40 uur per week), wat een grote tijdsinvestering en zware financiële kost voor de ouders is (Hassenfeldt, Lorenzi, & Scarpa, 2015). Het is niet duidelijk wat de effectiviteit is van minder intensieve gedragsmatige behandelingen. 15

24 Naturalistische interventies. Naturalistische interventies trachten de tekortkomingen die hiervoor al werden aangehaald op te vullen door technieken uit de ontwikkelingsgerichte en gedragsmatige interventies te combineren. De leerprocedures uit de gedragsmatige interventies worden in een naturalistische en interactieve sociale context uitgevoerd en betrekken de kindgerichte technieken uit de ontwikkelingsgerichte interventies (Schreibman et al., 2015). Volgens Ingersoll en Schreibman (2006) leidt dit tot een betere generalisatie van de aangeworven vaardigheden. Deze generalisatie is hoofdzakelijk te wijten aan de meer natuurlijke en spontane interacties tussen ouder en kind. Daarnaast verdwijnt de noodzaak om elke vaardigheid in verschillende variërende omgevingen aan te leren en leert het kind vaardigheden sneller aan binnen een naturalistische interventie (Schreibman et al., 2015). Dit biedt mogelijkheden om kortere en minder intensieve interventies op te starten voor kinderen met ASS. In recente reviews omtrent de meest effectieve interventiemodellen, komen naturalistische interventies meervoudig aan bod (Camargo et al., 2014; Dawson & Bernier, 2013; McDonald & Machalicek, 2013). Ingersoll en Schreibman (2006) gebruikten een naturalistische interventie om de imitatievaardigheden van kinderen met ASS te verbeteren. Niet alleen de imitatievaardigheden verbeterden echter, ook andere sociaal-communicatieve vaardigheden zoals taal, symbolisch spel en joint attention gingen erop vooruit. In de review van Snyder et al. (2015) wordt geconcludeerd dat de meeste kinderen de aangeworven vaardigheden generaliseren over andere situaties, personen en materialen heen en ze ook behouden over de tijd heen. JASPER (Joint attention, Symbolic Play, Engagement en Regulation) is een voorbeeld van een naturalistische interventie waarvan de effectiviteit al meermaals aangetoond is (Kasari et al., 2015; Chang, Shire, Shih, Gelfand, & Kasari, 2016). De interventie werkt in op de fundamenten van de sociale communicatie, zijnde joint attention, imitatie en spel en maakt hierbij gebruik van naturalistische strategieën om de frequentie en complexiteit van deze gedragingen te verhogen (kasarilab.org/treatments/jasper, 2016). 16

25 Factoren die het Effect van de Interventie Mogelijks Beïnvloeden Grzadzinski et al. (2016) maken in hun onderzoek, dat handelt over het gebruik van de BOSCC als meetinstrument voor veranderingen in sociaal-communicatief gedrag, onderscheid tussen responders en non-responders. Ze doen dit op basis van de mate waarin de scores van de kinderen op andere meetinstrumenten die sociaalcommunicatieve vaardigheden meten veranderen van het eerste meetmoment tot het laatste meetmoment. Er wordt geconcludeerd dat de scores van de responders op de BOSCC significant meer verbeterden dan die van non-responders. Dit wekt het vermoeden dat niet alle kinderen even gevoelig zijn voor de effecten van therapie. Zo zien we bij onderzoek waar IQ gebruikt wordt als uitkomstmaat om de effectiviteit van een interventie te toetsen dat kinderen die voor de interventie een hoger IQ hebben minder verbeteren door de interventie dan kinderen die starten met een lager IQ (Bibby, Eikeseth, Martin, Mudford, & Reeves, 2001). Ben-Itzchak, Lahat, Burgin en Zachor (2008) vonden op hun beurt dat een hoger IQ correleerde met minder ernstige autistische symptomen. Dit zou kunnen betekenen dat kinderen met meer ernstige autistische symptomen meer voordeel halen uit een interventie. Deze assumptie werd echter nog niet wetenschappelijk getoetst. Ben-Itzchak en Zachor (2007) onderzochten in hun onderzoek de impact van het niveau van cognitief functioneren en de mate van problemen met sociale vaardigheden voor de aanvang van de interventie op de vooruitgang die kinderen maakten na een jaar intensieve gedragstherapie. Zij vonden dat kinderen die beschikten over betere cognitieve capaciteiten en minder problemen ervaarden op vlak van sociale vaardigheden de vaardigheden die aangebracht werden in de therapie beter verworven dan de andere kinderen. Er kan gesteld worden dat er nog geen eenduidigheid bestaat binnen de wetenschappelijke literatuur omtrent de impact van het cognitief niveau van het kind bij aanvang van de therapie. Oudertraining Binnen de literatuur wordt oudertraining algemeen erkend als een cruciaal onderdeel van een effectieve interventie bij kinderen met ASS (Schreibman et al., 2015; Ingersoll & Berger, 2015; Maglione, Gans, Das, Timbie, & Kasari, 2012). Oudertraining kan een goed alternatief vormen voor intensieve interventies die starten voor de leeftijd van 5 jaar en vaak uur per week in beslag nemen (Smith, Klorman, & Mruzek, 2015). Deze 17

26 intensieve interventies zorgen voor een zware financiële kost en grote tijdsinvestering voor de betrokken ouders (Hassenfeldt, Lorenzi, & Scarpa, 2015). Daarbovenop zijn er nog bijkomende barrières zoals een tekort aan getrainde professionals en lange wachtlijsten (Ingersoll & Berger, 2015). Door ouders technieken aan te leren die ze rechtstreeks kunnen toepassen op hun kind en hen dus als co-therapeuten in te schakelen, komt oudertraining tegemoet aan deze beperkingen. Daarnaast kunnen ouders eens ze voldoende getraind zijn hun technieken en kennis doorgeven aan andere verzorgers van het kind, waardoor er nog meer mogelijke leermomenten voor het kind gecreëerd worden (Hassenfeldt, Lorenzi, & Scarpa, 2015). Wainer en Ingersoll (2013) wijzen er hierbij nog op dat men doorheen de interventie dient in de gaten te houden of de aangeleerde technieken correct worden geïmplementeerd, geadapteerd en behouden door de ouders. Daarnaast creëert oudertraining betere kansen voor het aanleren van nieuwe vaardigheden aan het kind. Wetherby et al. (2014) wijzen op de noodzaak van het individueel coachen van ouders in de natuurlijke omgeving aangezien dit soort aanpak de kans op generalisatie verhoogt en zorgt voor een brede waaier aan leermogelijkheden (Schreibman et al., 2015). Ouders verhogen daarbovenop ook de kans dat het kind de vaardigheden zal verwerven en bevorderen de overdracht van de aangeleerde vaardigheden naar de thuissituatie (Maglione, Gans, Das, Timbie, & Kasari, 2012). Rivard, Terroux, Parent-Boursier en Mercier (2014) vonden dat ouders van kinderen met ASS meer stress ondervinden dan elke andere ouder van kinderen met een beperking. Deze stress komt vaak samen voor met een verminderd gevoel van competentie, wat op zijn beurt kan bijdragen tot minder optimaal opvoedingsgedrag, minder positieve uitkomsten voor het kind, een beperkte ontwikkeling en hogere kans op psychopathologie en antisociaal gedrag bij het kind (Keen, Couzens, Muspratt, & Rodger, 2010). Oudertraining kan helpen om deze problemen tegen te gaan. Ingersoll en Dvortcsak (2006) wijzen op de verbeteringen die oudertraining teweeg brengt met betrekking tot de quality of life van het betrokken gezin door het verminderen van de stress bij de ouders. Daarnaast voelen ouders zich achteraf competenter om de ontwikkeling van hun kind te beïnvloeden, wat de ouders kan motiveren om de technieken te blijven toepassen (Zaghlawan & Ostrosky, 2016). Wainer, Hepburn & Griffith (2017) halen in hun review 18

27 aan dat het belangrijk is om deze effecten op de ouders in rekening te brengen, aangezien deze de lange termijneffecten voor de kinderen met ASS kunnen beïnvloeden. Hoewel oudertraining vele voordelen lijkt te bieden voor het kind, zijn de effecten van dit soort interventies niet eenduidig. Oosterling et al. (2010) concludeerden dat oudertraining niet tot significant betere uitkomsten leidde, en bijgevolg dus geen toegevoegde waarde was voor de standaard interventies voor ASS. De eerder genoemde voordelen voor de ouders en het gezin dienen ook deels genuanceerd te worden. Zo stellen Oono, Honey & McConachie (2013) in hun review dat er geen uitspraak kan gedaan worden over de reductie in stress bij ouders die aan een oudertraining deelnemen. Tijdens oudertraining dient men ook te waken over een mogelijk schuldgevoel of gevoel van incompetentie bij de ouders. Ook wanneer de training niet het gewenste effect blijkt te hebben kunnen deze gevoelens mogelijks opspelen bij de ouders. Deze opvattingen kunnen gelinkt worden aan de ideeën uit de theorieën van de jaren zeventig, waar kille, afstandelijke ouders gezien werden als de oorzaak van autistische kenmerken (Baker, 2010). ImPACT-programma In 2010 ontwikkelden Ingersoll en Dvortcsak een interventie die eerder effectief gebleken elementen met elkaar combineerde, namelijk het ImPACT-programma (Improving Parents as Communication Teachers). Het ImPACT-programma is een oudertraining voor ouders van jonge kinderen met ASS die naturalistisch is van aard. Dit impliceert dat de interventie elementen uit zowel ontwikkelingsgerichte als gedragsmatige interventies integreert en toegepast wordt tijdens spel of andere betekenisvolle routines. Daarnaast wordt de typische ontwikkeling van het kind als leidraad gebruikt om uitkomstdoelen op te stellen en gebeurt het aanleren van de technieken deels volgens de principes van de toegepaste gedragsanalyse. Tot slot stellen Ingersoll en Dvortcsak ook dat sociale communicatie het beste ontwikkelt in interactie met een responsieve ander. Binnen het programma wordt er gefocust op vier domeinen binnen de vroege ontwikkeling van sociaal-communicatieve vaardigheden namelijk sociaal engagement, taal en communicatie, imitatie en spel. Voor elk van deze domeinen worden er specifieke 19

28 technieken aangereikt die gebruikt kunnen worden door de ouder om spontane vaardigheden aan te leren aan het kind. Bij het ImPACT-programma wordt er vanuit gegaan dat sociaal-communicatieve vaardigheden onderling afhankelijk zijn. Deze assumptie impliceert dat een verbetering in de ene vaardigheid zal zorgen voor een ontwikkeling binnen de andere vaardigheden. Evidentie voor deze assumptie werd al eerder aangehaald bij het bespreken van de afzonderlijke interventiedoelen. Stadnick, Stahmer en Brookman-Frazee (2015) onderzochten de preliminaire effectiviteit van het ImPACT-programma en vonden een significante stijging van communicatievaardigheden na de training. Het ImPACT-programma blijkt ook een significante invloed te hebben op het verbeteren van het spontaan taalgebruik van de kinderen (Ingersoll & Wainer, 2013). Daarbovenop werd er bij de ouders die deelnamen aan het programma ook een hogere therapietrouw vastgesteld. Deze bevindingen liggen in lijn met studies die de effectiviteit van oudertraining in het algemeen aantoonden (Schreibman et al., 2015; Ingersoll & Berger, 2015; Maglione, Gans, Das, Timbie, & Kasari, 2012). Het onderzoek naar de effectiviteit van het ImPACT-programma kent echter enkele beperkingen. Zo zijn de resultaten van studies vaak gebaseerd op ouderrapportage, zoals ook het geval in Stadnick et al. (2015). Deze vorm van rapportage is echter zeer beïnvloedbaar door factoren als stress en verwachting omtrent de uitkomst. Daarnaast wordt er vaak gebruik gemaakt van een zeer kleine steekproef, dit beperkt de mogelijkheid tot generaliseren van de bevindingen. Een voorbeeld hiervan is de studie van Ingersoll & Wainer (2013) waar slechts 8 kinderen met ASS werden opgenomen in het onderzoek. Een laatste beperking die aangehaald wordt in Ingersoll & Wainer (2013) is het gebrek aan de opvolging van de generalisatie naar de thuissituatie. De training werd volledig in een klinische setting gegeven en er werd niet gemeten in welke mate de ouders de technieken thuis verder toepasten. 20

29 BOSCC Binnen het onderzoek naar de effectiviteit van verschillende interventies worden vaak verschillende uitkomstmaten gebruikt. Er bestaat nog geen algemene consensus over welke uitkomstmaat het best de veranderingen in het gedrag van kinderen met ASS kan vastleggen. De Brief Observation of Social Communication Change (BOSCC) (vroeger gekend als ADOS-Change) werd ontwikkeld om subtiele veranderingen in de symptomen van ASS te detecteren (Grzadzinski et al., 2016). De items van de BOSCC zijn ontwikkeld op basis van de ADOS-2, maar het coderingsschema werd aangepast naar een schaal van 0 tot 5 om meer genuanceerde veranderingen in sociaal gedrag vast te kunnen leggen. De BOSCC bestaat uit 10 items die de sociale communicatie vaardigheden meten, 3 items die restrictief en repetitief gedrag meten en ten slotte 3 items die gedrag omschrijven dat niet onder de symptomen van ASS valt, maar wel vaak gezien worden bij kinderen met ASS, zoals disruptief en angstig gedrag. De items van de BOSCC worden gescoord op basis van videomateriaal van een spelinteractie (Kitzerow, Teufel, Wilker, & Freitag, 2016). Vanuit de wetenschappelijke literatuur is er evidentie te vinden voor de validiteit van de BOSCC. Zo stellen Pijl et al, (2018) dat de BOSCC de ADOS niet overtreft, maar wel beter is in het detecteren van subtiele, individuele verschillen in de symptomen. Grzadzinski et al. (2016) wijzen ook op de hoge interbeoordelaars- en test-hertest betrouwbaarheid die ze bekomen in hun onderzoek als pluspunt van de BOSCC. 21

30 Probleemstelling Het Improving Parents as Communication Teachers (ImPACT) - programma is een oudertraining voor ouders van jonge kinderen met ASS die naturalistisch is van aard. Er kunnen verschillende argumenten naar voor geschoven worden waarom er verondersteld wordt dat dit programma effectief zal zijn in het reduceren van de problemen die kinderen met ASS ervaren. Zo werd de effectiviteit van het vroeg starten met de behandeling van kinderen met ASS binnen de literatuur reeds meermaals besproken (Wallace & Rogers, 2010; Warreyn, Van der Paelt, & Roeyers, 2014). Bij het bekijken van de verschillende soorten interventies, werd de meeste evidentie gevonden voor de effectiviteit van naturalistische interventies (Camargo et al., 2014; Dawson & Bernier, 2013). Een volgend element dat in de wetenschappelijke literatuur sterk naar boven komt als factor die de effectiviteit van een interventie ten goede kan komen, is het betrekken van de ouders (Maglione et al., 2012; Schreibman et al., 2015). Verder wordt bij het opstellen van een interventie voor kinderen met ASS vaak gefocust op 4 belangrijke interventiedoelen, namelijk imitatie, joint attention, spelgedrag en taal. We stellen dus dat het ImPACTprogramma een allesomvattende interventie is die inwerkt op deze vier voorgenoemde centrale vaardigheden, op jonge leeftijd kan worden gestart, gestructureerd is, naturalistisch is van aard en de ouders betrekt. De effectiviteit van het ImPACT-programma is al in een beperkt aantal studies aangetoond. Zo vonden Stadnick, Stahmer en Brookman-Frazee (2015) een significante stijging in communicatievaardigheden bij de kinderen die het ImPACT-programma volgden en Ingersoll en Wainer (2013) vonden dat het programma een invloed had op het verbeteren van het spontaan taalgebruik van de kinderen. In dit onderzoek werd getracht rekening te houden met de belemmeringen uit de voorgaande onderzoeken. Er worden meerdere meetmomenten gebruikt om een beter zicht te krijgen op de longitudinale effecten van de interventie. Ook wordt er gebruik gemaakt van blinde beoordelaars die niet weten of een kind de interventie volgt of in de treatment as usual groep zit. Dit leidt tot objectievere interpretaties van het gedrag van het kind. Oorspronkelijk werd gepland om gebruik te maken van een grotere steekproef, 22

31 wat de power van het onderzoek en de mogelijkheid tot generalisatie zou verhogen. Op het moment dat deze thesis geschreven wordt is echter de volledige dataset nog niet beschikbaar. Dit is voornamelijk te wijten aan de lengte en de intensiteit van het trainingsproces van de gezinsbegeleiders en uitval binnen de getrainde begeleiders door zwangerschap, ziekte of verandering van werk. Dit onderzoek dient bijgevolg gezien te worden als een pilootstudie. De potentiële verandering in symptomen wordt primair gemeten aan de hand van de Brief Observation of Social Communication Change (BOSCC) (Grzadzinski et al., 2016). Hoewel dit instrument vrij recent is, wordt deze gekozen omdat er aanwijzingen zijn dat de BOSCC gevoelig is voor subtiele, individuele verschillen in symptomen (Pijl et al., 2018). Een eerste onderzoeksvraag die gesteld wordt, is of er een effect is van de interventie op de ernst van de autistische symptomen van de kinderen. Hierbij wordt een onderscheid gemaakt tussen de afnames in interacties met de ouder en die in interactie met de onderzoeker. Er wordt een grotere vooruitgang verwacht in de interventiegroep dan in de controlegroep, zowel bij de afnames in interactie met de ouder als bij de afnames in interactie met de onderzoeker. Deze hypothese wordt gesteld op basis van de studie van Stadnick, Stahmer en Brookman-Frazee (2015) waarin de effectiviteit van het ImPACTprogramma reeds werd aangetoond in vergelijking met een TAU-groep. We wensen ook een variant van onze eerste onderzoeksvraag te toetsen. We willen nagaan of er een effect is van de interventie wanneer we de items die restrictief en repetitief gedrag meten niet meerekenen in onze uitkomstmaat. We stellen deze hypothese op basis van de bevindingen van Harrop, Gurlsrud, Shih, Hovsepyan en Kasari (2017). Zij concludeerden dat restrictief en repetitief gedrag relatief stabiel bleef na interventie. Verder blijkt uit onderzoek dat de BOSCC mogelijks beter de subtiele verschillen binnen sociaal-communicatieve vaardigheden kan meten dan deze bij restrictief en repetitief gedrag (Grzadzinski et al., 2016). Er wordt dus verwacht om een duidelijker effect te zien van de interventie wanneer we enkel de sociaal-communicatieve vaardigheden als uitkomstmaat gebruiken. We verwachten opnieuw dit effect te zien bij de twee verschillende afnamecondities (ouder en onderzoeker). 23

32 Als laatste onderzoeksvraag wordt gekeken of er een correlatie is tussen de mate van vooruitgang door de interventie en de pretestscore van de kinderen. Binnen de literatuur is geen eenduidige evidentie te vinden voor de invloed van factoren, zoals bijvoorbeeld het cognitief functioneren van het kind bij aanvang van de therapie, op de mate van vooruitgang door de interventie. Zo is het mogelijk dat kinderen met een hogere score op de pretest meer baat zullen hebben bij de aangeboden technieken dan kinderen die reeds beschikken over iets betere sociaal-communicatieve vaardigheden. Het is echter ook mogelijk dat kinderen met een lagere score op de pretest sneller de aangeboden technieken zullen oppikken. Bijgevolg kunnen we geen specifieke hypothese vooropstellen omtrent het effect van de pretestscore van de kinderen op hun vooruitgang door de interventie. 24

33 Methode Steekproef De deelnemers van deze studie werden gerekruteerd via twee thuisbegeleidingsdiensten in Vlaanderen, Het Raster vzw (afdeling Antwerpen en Leuven) en Tanderuis vzw. Alle ouders met een kind binnen de leeftijdsrange (18-48 maanden) die zich aanmeldden voor een thuisbegeleiding binnen één van deze diensten, werden via een folder en een persoonlijke uitleg van de thuisbegeleider op de hoogte gebracht van het onderzoek en gevraagd om deel te nemen. In totaal startten 28 gezinnen met de training. Op het moment dat deze thesis geschreven werd, waren slechts 16 gezinnen valide voor data-analyse. De overige gezinnen zaten nog in een eerdere fase van het onderzoek waardoor hun data nog niet bruikbaar was. Onze steekproef bevat 2 meisjes en 14 jongens met op moment van de eerste meting een gemiddelde leeftijd van 39,4 maanden met een range van 25 maanden tot 49 maanden. Design Om de effectiviteit van het ImPACT-programma na te gaan werd gebruik gemaakt van een longitudinaal design met drie meetmomenten. Twee weken voor de opstart van de ImPACT-training werden de gezinnen uitgenodigd voor testing (pretest). Vervolgens werden de gezinnen kort na afronden van het trainingsprogramma van 18 weken opnieuw verwacht voor enkele testafnames (posttest) en tot slot vond er nog een testmoment plaats 12 weken na de posttest (follow-up). Er wordt gebruik gemaakt van dit design om de ontwikkeling van de symptomen van ASS zo goed mogelijk in kaart te kunnen brengen. Gezien er nog maar van enkele gezinnen follow-up data beschikbaar is, beperken de analyses zich in deze thesis tot de 16 gezinnen waarvan er zowel data beschikbaar is van de pretest als van de posttest. De gemiddelde tijd tussen de eerste twee meetmomenten bij deze 16 gezinnen bedroeg 24 weken. 25

34 Materiaal ImPACT-programma. Het ImPACT-programma is een oudertraining voor ouders van jonge kinderen met ASS die naturalistisch is van aard. Het programma is bruikbaar bij kinderen met ASS van wie hun sociaal-communicatieve vaardigheden vallen binnen de normale ontwikkelingsfase van 3-4 jarigen. Het gaat hierbij voornamelijk om kinderen tussen de leeftijd van 18 maanden en 6 jaar. Het programma is origineel ontwikkeld voor kinderen met ASS, maar is in principe bruikbaar voor elk kind waarbij de sociaal-communicatieve ontwikkeling vertraagd verloopt. Technieken. Binnen het programma wordt er gebruik gemaakt van zowel interactieve als directieve technieken. De interactieve technieken bestaan uit vier technieken die er voor zullen zorgen dat het kind centraal staat in de interactie en zo meer geëngageerd is. Deze vier technieken zijn: de leiding van het kind volgen, het imiteren van het kind, animatie, en het modelleren en uitbreiden van de taal van het kind. Daarnaast worden speelse obstructie, gebalanceerd beurt nemen en communicatieve verleiding gebruikt om het kind mogelijkheden te geven om te interageren met de ouder. Al de voorgenoemde technieken zijn afgeleid uit ontwikkelingsgericht onderzoek. Om nieuwe en meer complexe taal en spelvaardigheden aan te leren worden er directieve technieken gebruikt. Deze houden het aanmoedigen en bekrachtigen van gedragingen in door het gebruik van prompting en bekrachtiging. De directieve technieken zijn gebaseerd op onderzoek omtrent gedragsmatige interventies. BOSCC. Om de verandering in symptomen bij de kinderen met ASS te meten wordt gebruik gemaakt van de Brief Observation of Social Communication Change (BOSCC). De items van de BOSCC zijn gebaseerd op die van de ADOS-2. De BOSCC bestaat uit 16 items die gescoord worden op basis van een video van een spelinteractie. De eerste 10 items meten de sociaal-communicatieve vaardigheden en zijn de volgende: oogcontact, gezichtsuitdrukkingen, gebaren, vocalisaties, integratie, sociale initiatieven, responses, betrokkenheid, verzoeken en spel met objecten. Het negende item verzoeken wordt 26

35 alleen mee opgenomen in de coderingen wanneer de BOSCC gescoord wordt op een video van de ADOS. In dit onderzoek wordt dit item dus niet mee opgenomen. De volgende drie items, sensorische interesses, mannerisms en repetitieve interesses en stereotiepe gedragingen, meten restrictief en repetitief gedrag. Tot slot zijn er nog 3 items die gedrag omschrijven dat niet onder de symptomen van ASS valt, maar wel vaak gezien wordt bij kinderen met ASS en een grote invloed kan hebben op hun functioneren, namelijk activiteit, disruptief gedrag en angstig gedrag. De 16 items worden gescoord op basis van een spontane spelinteractie die bestaat uit twee delen, waarbij in elk deel een andere samenstelling aan speelgoed gebruikt wordt. Elk deel bestaat op zijn beurt nog eens uit twee afzonderlijke componenten, namelijk 4 minuten spel met speelgoed en 2 minuten bellen blazen. Het is belangrijk dat er een grote variatie aan speelgoed ter beschikking is en dat dit aanbod gelijk is bij elke afname. Er wordt ook aangeraden om enkele materialen in tweevoud toe te voegen om interactief spel aan te moedigen. In de handleiding van de BOSCC is een oplijsting terug te vinden van speelgoed dat aangeraden wordt om te gebruiken voor een goede afname. Binnen dit onderzoek werd dit aangeraden speelgoed gebruikt. Voor het scoren van de items wordt gebruik gemaakt van beslissingsbomen. Door het beantwoorden van vragen omtrent frequentie, kwaliteit, context, enzovoort, van het gedrag, wordt een score gegeven van 0 tot 5. Een score 0 wijst er bij de sociaalcommunicatie vaardigheden op dat dit gedrag niet verstoord is, bij de afwijkende gedragingen wijst een 0 op het feit dat dit gedrag niet aanwezig is. Een score 5 wijst op zijn beurt dan op het sterk verstoord zijn van de sociaal-communicatieve vaardigheid in kwestie of het ernstig aanwezig zijn van het afwijkend gedrag. Om een totaalscore te bekomen van een BOSCC-afname worden de scores van de items 1 tot en met 13 opgeteld (in ons geval wordt item 9 hieruit weggelaten) van zowel deel A als deel B en wordt van deze beide scores vervolgens het gemiddelde genomen. Deze totaalscore verwijst naar de ernst van de symptomen van ASS. Wanneer we een totaalscore wensen van enkel de sociaal-communicatieve vaardigheden wordt een zelfde opstelsom gemaakt voor de items 1 tot en met

36 Andere testen. Naast de BOSCC worden nog verschillende testen afgenomen bij de gezinnen. Deze testen kunnen onderverdeeld worden in enerzijds gedragsmetingen die bij het kind gebeurden en vragenlijsten die de ouders invulden. Deze worden in deze thesis niet gebruikt, maar worden wel vermeld voor de volledigheid. Gedragsmetingen. De ADOS-2 (Lord et al., 2012) werd op 2 momenten afgenomen om de symptomatologie van het kind in kaart te kunnen brengen. Op dezelfde tijdstippen werd ook de Mullen Scales of Early Learning (MSEL) (Mullen, 1995) afgenomen om een zicht te krijgen op de algemene cognitieve ontwikkeling van het kind. Via een spontane imitatietaak werd gekeken naar de imitatievaardigheden van het kind en de Early Social Communication Scales (ESCS) (Mundy & Hogan, 1996) werd gebruikt om de joint attention vaardigheden in kaart te brengen. Vragenlijsten. Op alle drie de meetmomenten krijgt de betrokken ouder een bundel vragenlijsten om in te vullen terwijl er testen worden afgenomen met het kind. Deze bundel bevat onder andere de Vineland Screener (van Duijn, Dijkxhoorn, Noens, Scholte, & van Berckelaer-Onnes, 2009) die het alledaags gedrag van het kind bevraagt om een zicht te krijgen op het adaptieve ontwikkelingsniveau van het kind. Een volgende vragenlijst die de ouders dienen in te vullen is de Dutch adaptation of MacArthur Communicative Development Inventories (NCDI short form) (Fenson et al., 1993). Deze geeft een idee van het huidige niveau van taalontwikkeling van het kind. Tot slot worden er nog twee vragenlijsten afgenomen die gaan over het gedrag van de ouders. Namelijk de Nijmeegse Ouderlijke Stress Index (De Brock, Vermulst, Gerris, & Abidin, 1992) die peilt naar ouderlijke stress en de Social Responsiveness Scale (SRS-adult) (Constantino & Todd, 2005) die sociale responsiviteit van de ouders meet. 28

37 Procedure Elk gezin dat wenste deel te nemen aan het onderzoek werd random toegewezen aan ofwel de Treatment As Usual (TAU)-conditie, die hier dient als controleconditie of aan de ImPACTconditie. Ouders die toegewezen worden aan de TAU-conditie krijgen thuisbegeleiding zoals die normaal gezien gegeven wordt, ongeveer om de 2 weken een sessie. Er wordt hierbij geen gebruik gemaakt van een specifiek programma om sociaalcommunicatieve vaardigheden aan te leren. Er wordt voornamelijk gewerkt aan andere doelen, zoals problemen met slapen, eten, zindelijkheid, enzovoort. Info omtrent de doelen waaraan de thuisbegeleiders werkten doorheen hun begeleiding werd geregistreerd maar is op moment van schrijven nog niet beschikbaar. De interventiegroep krijgt op zijn beurt wekelijkse sessies waarin de technieken uit het ImPACT-programma worden aangeleerd. Van de 16 gezinnen die opgenomen worden in deze studie kregen er 9 de TAU en 7 het ImPACT-programma. Er waren geen opmerkzame verschillen tussen beide groepen op vlak van leeftijd en tijd tussen pre- en posttest. Interventie. Een medewerker van de onderzoeksgroep Ontwikkelingsstoornissen, verbonden aan de vakgroep Experimenteel-Klinische en Gezondheidspsychologie van de Univeriteit Gent, trainde de thuisbegeleiders op het aanleren van de technieken uit het ImPACTprogramma. Deze training gebeurde in persoon en later ook via video s waarop de ImPACT-trainer feedback gaf tot de thuisbegeleiders voldoende betrouwbaar te werk gingen en aan alle criteria voldeden. Vervolgens leerden de thuisbegeleiders de ouders op hun beurt de technieken uit het ImPACT-programma aan. Dit gebeurde over een tijdspanne van 18 weken, waarbij elke week één sessie werd gegeven. De inhoud van elke sessie lag op voorhand vast en er werd gevraagd aan elke gezinsbegeleider om zich hier zo goed mogelijk aan te houden. Na twee inleidende sessies waar stilgestaan werd bij de doelen van het programma, volgenden 16 sessies waar telkens een nieuwe techniek werd aangebracht die samen met de ouder en het kind ingeoefend werd. Om de betrouwbaarheid van de thuisbegeleiders in kaart te brengen werden opnames gemaakt van 3 sessies. Op moment van schrijven is de beoordeling van deze video s nog niet beschikbaar. 29

38 Testafname. De gezinnen worden op drie momenten uitgenodigd voor testing; 2 weken voor de start van de interventie (meetmoment 1), kort na het beëindigen van de training (meetmoment 2) en 12 weken na meetmoment 2 (meetmoment 3). Op alle drie de meetmomenten worden alle gedragsmetingen en vragenlijsten afgenomen met uitzondering van de ADOS-2 en de Mullen Scales of Early Learning die alleen op tijdstip 1 en 3 worden afgenomen. Alle testafnames gebeuren door onderzoekers die blind zijn voor de conditie waarin het kind zich bevindt (TAU of ImPACT). Afname BOSCC. Voor elk kind waren 6 opnames van de BOSCC beschikbaar, voor elk meetmoment zowel een afname in interactie met de ouder als met de onderzoeker. De onderzoekers waren opgeleid om de afname adequaat te kunnen doen en waren steeds blind voor de conditie waarin het kind zich bevond. Voor de ouderafname werden gestandaardiseerde instructies gebruikt (zie bijlage 1). De afnames werden telkens gefilmd, vaak door een onderzoeker die mee in de ruimte bleef tijdens de afnames. Codering BOSCC. De video s werden gecodeerd door 2 onafhankelijke beoordelaars. Vooraleer deze de effectieve video s kregen doorliepen zij een oefenperiode. Wanneer zij elk 3 filmpjes na elkaar binnen de toegelaten consensus scoorden, kon gestart worden met de echte data. Een codering voldeed aan deze consensus wanneer zowel binnen deel A als deel B slechts maximum 3 items 2 of meer punten afweken van de consensusscore van dat item zoals besproken met de medebeoordelaars. Bovendien diende de totaalscore van zowel deel A als deel B binnen een range van 3 punten te liggen van de besproken consensus. De beoordelaars waren blind voor de conditie (TAU of ImPACT) en fase (pre, post of followup) waarin het kind zich bevond. Van de 64 video s die gebruikt werden in deze pilootstudie werden er 14 (22%) door beide codeerders gescoord. Op basis van deze filmpjes werd de interbeoordelaarsbetrouwbaarheid berekend aan de hand van de intraclass correlatiecoëfficiënt (ICC) voor zowel de totaalscores als elk item van de BOSCC. De betrouwbaarheid van de verschillende items varieerde van matig tot 30

39 uitstekend, met uitzondering van de items responsen en sensorische interesses waar de overeenkomst zwak was (Koo & Li, 2016) (zie Tabel 1). Tabel 1 Interbeoordelaarsbetrouwbaarheid Item Waarde ICC Interpretatie Oogcontact 0,74 Matig Gezichtsuitdrukkingen Gebaren Vocalisaties 0,54 0,79 0,83 Matig Goed Goed Integratie 0,7 Matig Sociale initiatieven 0,68 Matig Responsen 0,42 Zwak Betrokkenheid 0,75 Goed Spel 0,94 Excellent Sensorische interesses 0,40 Zwak Maniërismen 0,79 Goed Stereotiep gedrag 0,83 Goed Activiteit 0,94 Excellent Disruptief gedrag 0,76 Goed Angstig gedrag / a / Totaalscores Sociaal-communicatieve vaardigheden 0,86 Goed (som items 1-10) Symptomen ASS (som items 1-13) 0,87 Goed a Voor het item angstig gedrag kon de ICC niet berekend worden aangezien de score op dit item constant was overheen alle video s en alle beoordelaars. 31

40 Selectie van de variabelen. Als uitkomstmaat worden de scores op de BOSCC gebruikt. Om een onderscheid te kunnen maken tussen de verschillende aspecten van het functioneren van de kinderen met ASS worden twee verschillende totaalscores bekeken. Item 9 wordt hier telkens weggelaten gezien deze enkel gecodeerd wordt wanneer er gescoord wordt op een video van de ADOS. Allereerst wordt de score van de BOSCC bekeken zoals hij normaliter berekend wordt. Deze score (die in analyses BOSCC13 genoemd wordt) verwijst naar de ernst van de symptomen van ASS. Onze tweede score die opgenomen wordt in dit onderzoek als uitkomstmaat is BOSCC10. Hierbij worden de items omtrent restrictief en repetitief gedrag weggelaten om een score te bekomen die alleen de sociaalcommunicatieve vaardigheden in kaart brengt. In dit onderzoek worden alleen pretest en posttest mee opgenomen in de analyse. Er is onvoldoende follow-up-data beschikbaar om deze data op een gepaste manier op te nemen in de analyses. Data-analyse Voor de analyse van de verkregen data werd gebruik gemaakt van een mixed design ANOVA, die uitgevoerd werd via SPSS. Om deze analyse te kunnen uitvoeren dient voldaan te zijn aan de vooropgestelde assumpties. Dit bleek voor dit onderzoek het geval te zijn. De beperkte grootte van onze steekproef betekent echter wel dat we te maken zullen hebben met een kleinere power en bijgevolg meer kans op een type-ii fout. Dit betekent dat er meer kans bestaat dat we onze hypothese aanvaarden wanneer die in werkelijkheid fout is. Bij de interpretatie van onze resultaten zullen we deze kleine steekproefgrootte, en bijgevolg beperkt aantal vrijheidsgraden, in acht dienen te houden. We behandelen deze studie dan ook als een pilootstudie. 32

41 Resultaten Ernst Symptomen ASS De eerste vooropgestelde onderzoeksvraag handelt over het effect van de interventie wanneer de ernst van de symptomen van ASS als uitkomstmaat gebruikt wordt. De mixed design ANOVA, met groep (controle, ImPACT) als between subjects factor, meetmoment (pretest en posttest) en afname (ouder, onderzoeker) als within subjects factoren en BOSCC13 als afhankelijke variabele resulteert in een significant effect van meetmoment (F(1,14) = 9.482, p = 0.008) met een effectgrootte van Er kan gesteld worden dat de scores op de BOSCC13 gemiddeld gezien dalen van pretest naar posttest, onafhankelijk van de andere factoren (zie Tabel 1). Er komt ook een significant effect van afname naar voren in de analyses (F(1,14) = , p = 0.001) met effectgrootte 0.540, waarbij hogere scores gevonden worden bij de afnames in interactie met de onderzoeker, dan bij de afnames in interactie met de ouder. Verder waren de interactie-effecten steeds niet significant (effectgroottes tussen en 0.098). Er kan geconcludeerd worden dat het zitten in de controlegroep of de ImPACTgroep geen effect heeft op de verbetering van pretest naar posttest op vlak van de ernst van de symptomen van ASS. Deze resultaten werden visueel voorgesteld in Figuur 1a en Figuur 1b. De individuele scores werden uitgezet in Figuur 2. Figuur 1a. BOSCC13 scores bij afnames door ouders (0=controlegroep, 1=ImPACTgroep) Figuur 1b. BOSCC13 scores bij afnames door onderzoeker (0=controlegroep, 1=ImPACTgroep) 33

42 Figuur 2. Individuele pre- en posttest scores op de BOSCC13. Deelnemers 1 tot en met 9 bevonden zich in de controleconditie. Deelnemers 10 tot en met 16 bevonden zich in de ImPACTconditie. 34

43 Tabel 1 Gemiddelde pretest en posttest scores op de BOSCC13 binnen elke conditie (standaardafwijking), resultaten van de mixed design ANOVA, met groep (controle, ImPACT) als between subjects factor en meetmoment (pretest en posttest), afname (ouder, onderzoeker) als within subjects factoren en BOSCC13 als afhankelijke variabele. Ouder Onderzoeker F(1,14) F(1,14) F(1,14) F(1,14) F(1,14) F(1,14) η 2 (n=16) (n=16) Mm Af Mm*Gr Af*Gr Mm*Af Mm*Af *Gr ImPACT Controle ImPACT Controle (n=7) (n=9) (n=7 (n=9) Pre- Post- Pre- Post- Pre- Post- Pre- Post- test test test test test test test test BOSCC M (Sd) (10.44) (11.10) (4.72) (4.79) (8.18) (9.86) (7.62) (7.37) Mm: meetmoment Af: Afname Gr: Interventiegroep η 2 : Effectgrootte interactie Meetmoment*Interventiegroep 35

44 Sociaal-Communicatieve Vaardigheden Als tweede hypothese toetsen we of er een significant effect is van de interventie op de sociaal-communicatieve vaardigheden van de kinderen met ASS bij de twee verschillende afnamecondities. Ook hier wordt een mixed design ANOVA gebruikt. Wanneer we BOSCC10 als uitkomstvariabele gebruiken, bekomen we gelijkaardige resultaten als hierboven reeds besproken werden (zie Tabel 2). Er wordt een significant effect van meetmoment gevonden (F(1,14) = 7.652, p = 0.015) met een effectgrootte van en een significant effect van afname (F(1,14) = 18,518, p = 0.001) met een effectgrootte van De interactie-effecten bleken opnieuw niet significant (effectgroottes tussen en 0.088). Dit brengt ons tot een gelijkaardige conclusie als bij de eerste hypothese. De verbetering in sociaal-communicatieve vaardigheden bij kinderen met ASS van pretest naar posttest is niet afhankelijk van de interventiegroep waarin zij ingedeeld werden. Deze resultaten werden visueel voorgesteld in Figuur 3a en Figuur 3b. De individuele scores werden uitgezet in Figuur 4. Figuur 3a. BOSCC10 scores bij afnames door ouders (0=controlegroep, 1=ImPACTgroep) Figuur 3b. BOSCC10 scores bij afnames door onderzoeker (0=controlegroep, 1=ImPACTgroep) 36

45 Figuur 4. Individuele pre- en posttest scores op de BOSCC10. Deelnemers 1 tot en met 9 bevonden zich in de controleconditie. Deelnemers 10 tot en met 16 bevonden zich in de ImPACTconditie. 37

46 Tabel 2 Gemiddelde pretest en posttest scores op de BOSCC10 binnen elke conditie (standaardafwijking), resultaten van de mixed design ANOVA, met groep (controle, ImPACT) als between subjects factor en meetmoment (pretest en posttest), afname (ouder, onderzoeker) als within subjects factoren en BOSCC10 als afhankelijke variabele. Ouder Onderzoeker F(1,14) F(1,14) F(1,14) F(1,14) F(1,14) F(1,14) η 2 (n=16) (n=16) Mm Af Mm*Gr Af*Gr Mm*Af Mm*Af *Gr ImPACT Controle ImPACT Controle (n=7) (n=9) (n=7 (n=9) Pre- Post- Pre- Post- Pre- Post- Pre- Post- test test test test test test test test BOSCC M (Sd) (9.32) (10.26) (4.00) (4.44) (9.12) (8.76) (7.58) (5.62) Mm: meetmoment Af: Afname Gr: Interventiegroep η 2 : Effectgrootte interactie Meetmoment*Interventiegroep 38

47 Verschilscores Het verband tussen de pretest score en de hoeveelheid verbetering in sociaalcommunicatieve vaardigheden en autistische kenmerken werd onderzocht door de Pearson correlaties te berekenen tussen de verschilscores (score op posttest - score op pretest) en de score op de pretest. Deze correlaties worden voorgesteld in Tabel 3. Uit analyse blijkt slechts één correlatie significant te zijn op 5% significantieniveau, namelijk deze met de BOSCC10 scores bij de afnames in interactie met de onderzoeker (R = , p = 0.010). Om deze correlatie correct te interpreteren wordt deze visueel voorgesteld in Figuur 5. De significante negatieve correlatie wijst erop dat een hogere score op de pretest samenhangt met een grotere negatieve verschilscore tussen pretest en posttest en dus een grotere verbetering bij het kind. De andere correlaties liggen steeds in deze zelfde richting, maar zijn niet significant. Tabel 3 Correlaties tussen verschilscores en scores op pretest R p-waarde Pretest10Ouder Verschilscore10Ouder Pretest10Onderzoeker Verschilscore10Onderzoeker Pretest13Ouder Verschilscore13Ouder Pretest13Onderzoeker Verschilschore13Onderzoeker * * p <

48 Figuur 5.Visuele voorstelling van de correlatie tussen de verschilscores en de scores op de pretest wanneer de scores van de BOSCC10 in interactie met de onderzoeker als uitkomstmaat worden gebruikt. 40