Perceptuele en akoestische analyse van prosodie bij patiënten met de ziekte van Parkinson, multisysteematrofie en progressieve supranucleaire palsy

Transcriptie

1 Faculteit Geneeskunde en Gezondheidswetenschappen Academiejaar Perceptuele en akoestische analyse van prosodie bij patiënten met de ziekte van Parkinson, multisysteematrofie en progressieve supranucleaire palsy Kelly Van Landeghem Promotor: Prof. Dr. P. Santens Copromotoren: Dr. M. De Letter en Prof. Dr. P. Corthals Scriptie voorgedragen tot het behalen van de graad van master in de logopedische en audiologische wetenschappen

2

3 Faculteit Geneeskunde en Gezondheidswetenschappen Academiejaar Perceptuele en akoestische analyse van prosodie bij patiënten met de ziekte van Parkinson, multisysteematrofie en progressieve supranucleaire palsy Kelly Van Landeghem Promotor: Prof. Dr. P. Santens Copromotoren: Dr. M. De Letter en Prof. Dr. P. Corthals Scriptie voorgedragen tot het behalen van de graad van master in de logopedische en audiologische wetenschappen

4 ABSTRACT This present study aimed to identify the prosodic aspects of patients diagnosed as Parkinson s disease (PD), progressive supranuclear palsy (PSP) and multiple system atrophy (MSA). Intonation, speech intensity and speech rate were analyzed and compared in order to determine a number of acoustic features that can help distinguish these three syndromes. Speech samples from 38 patients with PD (n=28), PSP (n=2) and MSA (n=8) were evaluated using an objective acoustic study complemented by a perceptual study with non-professional (PD: n=14, PSP: n=2, MSA: n=7) and professional examiners (PD: n=25, PSP: n=2, MSA: n=8). Results showed that speech in PSP is characterized by a lower pitch, more monotonous speech and a slower speech rate in comparison with speech in PD and MSA. However, none of the studies show significant differences between the three patientsgroups, except for reading speed from the study with professional evaluators. These results demonstrate that patients with PSP have a singificantly slower speech rate than other patients. Future research should be conducted with more patients and a better representation of subtypes within a parkinsonism. Moreover, clear evaluation forms should be used with well defined terms. Deze studie beoogde de prosodische aspecten in kaart te brengen van patiënten gediagnosticeerd als ziekte van Parkinson (PD), progressieve supranucleaire palsy (PSP) en multisysteematrofie (MSA). Intonatie, intensiteit en leessnelheid werden geanalyseerd en vergeleken teneinde een aantal akoestische kenmerken te identificeren die een hulp kunnen bieden deze drie syndromen van elkaar te onderscheiden. Er werden 38 spraakstalen opgenomen van patiënten met PD (n=28), PSP (n=2) en MSA (n=8). Deze spraakstalen werden geëvalueerd aan de hand van een objectief akoestisch onderzoek, aangevuld door een perceptueel onderzoek met niet-professionele (PD: n=14, PSP: n=2, MSA: n=7) en professionele beoordelaars (PD: n=25, PSP: n=2, MSA: n=8). Resultaten toonden dat patiënten met PSP een met lagere toonhoogte spreken, meer monotoon en er wordt een trager leestempo opgemerkt in vergelijking met patiënten met PD en MSA. Echter, geen van de onderzoeken tonen significante verschillen aan tussen de drie patiëntengroepen, behalve wat betreft leessnelheid uit het onderzoek met professionele beoordelaars. Deze resultaten tonen aan dat patiënten met PSP significant trager zouden spreken dan andere patiënten. Toekomstig onderzoek dient te worden uitgevoerd met meer patiënten en een betere vertegenwoordiging van subtypes binnen een parkinsonisme. Bovendien dienen er duidelijke beoordelingsformulieren te worden gebruikt met goed gedefinieerde termen. 1

5 INLEIDING De ziekte van Parkinson (PD), de meest voorkomende progressieve neurodegeneratieve aandoening na de ziekte van Alzheimer (Emre, 2007), heeft grote gevolgen voor de levenskwaliteit van de patiënt. Bovendien wordt er met de toenemende vergrijzing van de bevolking in de Westerse landen een stijging van de prevalentie en incidentie verwacht. Zorgvuldige multidisciplinaire diagnostiek is van zeer groot belang bij elke neurodegeneratieve stoornis in functie van een algemene behandeling. Echter, ongeveer 10 tot 15 procent wordt verkeerdelijk gediagnosticeerd als PD (Schrag, Ben-Shlomo & Quinn, 2002; Jellinger, 2003). Bij deze patiënten wordt dan op een later tijdstip een andere stoornis vastgesteld. Deze aandoeningen hebben zekere kenmerken met PD gemeen, maar hebben een andere onderliggende pathogenese. Hierdoor kunnen ze geclassificeerd worden als atypisch parkinsonisme (Vlaar, Boers & Bloem, 2010). De meest courante syndromen van parkinsonisme zijn Progressieve Supranucleaire Palsy (PSP) en Multisysteematrofie (MSA) (Hughes, Daniel, Kilford & Lees, 1992; Eckert et al., 2004; O Sullivan et al., 2008; Khadilar, 2010). Kim et al. (2002) vermelden dat een foutieve PD-diagnose niet alleen te wijten is aan het feit dat de syndromen sterk gelijkende fenotypes vertonen, er is ook een gebrek aan diagnostische markers. Toch is de nauwkeurigheid van de diagnose van uiterst belang voor het bepalen van de prognose, stoornisgerichte en functionele behandelingstechnieken en voor studies die de etiologie en pathogenese van deze neurodegeneratieve stoornissen uitgebreider onderzoeken en daarop de verdere opbouw van nieuwe therapeutische strategieën uitwerken (Eckert et al., 2003; Kim et al, 2002). Doorgaans worden PD, MSA en PSP aanzien als motorische stoornissen, maar ook veranderingen op communicatief vlak zoals stem en spraak kunnen niet voorkomen worden (Miller, Noble, Jones & Burn, 2006). Dysartrie is een welgekend symptoom als gevolg van een parkinsonisme. Nochtans is de temporele verwerking van spraak bij deze doelgroepen nog maar beperkt onderzocht (Müller, 2001). Daarom tracht deze masterproef aan de hand van een akoestische en perceptuele studie omtrent de parameter prosodie bij deze drie aandoeningen een bijdrage te leveren. Alvorens wordt overgegaan tot het toelichten van de spraakkenmerken, volgt er een korte beschrijving van prevalentie, pathofysiologie en klinische kenmerken van PD, PSP en MSA. Dit overzicht wordt begeleid door een samenvattende tabel in bijlage (zie appendix A). 2

6 PD is een aandoening die in 1817 werd gedefinieerd door James Parkinson en wordt ook wel benoemd als primair of idiopathisch parkinsonisme (Emre, 2007; Barker, Grant & Hodnicki, 1998; Bastiaanse & Leenders, 2009). De prevalentie van personen met PD in België wordt geschat op ongeveer 3 op 1000 personen (Cras et al., 2007). Meestal manifesteert deze zich tussen het 50 e en het 60 e levensjaar. Bij deze leeftijdsgroep komt de ziekte voor bij ongeveer één op de 50 personen (Parkinson Patiënten Vereniging [PPV], 2010). Betreffende de pathofysiologie wordt PD gekenmerkt door een degeneratie van dopaminerge neuronen in het mesencephalon, meer bepaald in de substantia nigra. In principe oefent dopamine een tweevoudig effect uit op de neuronen van het striatum en dus op het uitvoeren van bewegingen. Enerzijds heeft deze neurotransmitter een positieve invloed op de directe pathway, wat facilitatie van bewegingen mogelijk maakt. Anderzijds heeft dopamine een remmend effect op de activiteit van de indirecte pathway waardoor de remming van bewegingen gedeeltelijk wordt opgeheven. Echter, bij een verstoorde dopamine-aanmaak zoals bij PD ontstaat er een verminderd evenwicht tussen de directe en indirecte pathway. De directe pathway wordt onvoldoende geëxciteerd en de indirecte pathway wordt onvoldoende geïnhibeerd. Dit vertaalt zich in de typische motorische kenmerken (Barker, et al., 1998; Bartels & Leenders, 2009). PD heeft als klinische hoofdkenmerken rigiditeit, rusttremor, bradykinesie en verlies van posturale reflexen (Barker et al., 1998; Bartels & Leenders, 2009; Khadilar, 2010). Typisch voor PD is een asymmetrische onset van de motorische moeilijkheden. Tevens reageren de meeste symptomen van PD goed op levodopa. Posturale stoornissen, evenals tremor hebben een minder goede levodoparespons. Ook op het psychosociaal domein cognitie, gedrag, stemming, coping en op gebied van spraak en taal kunnen problemen optreden. Deze nonmotorische kenmerken zijn heel courant bij PD, maar worden heel vaak onderschat (Jankovic, 2008). PSP is in 1964 voor het eerst beschreven bij een negental patiënten door Steele, Richardson en Olzewski. Daarom wordt deze neurologische aandoening ook het Steele Richardson Olzewski syndroom genoemd (Rampello et al., 2005; Houghton, D.J. & Litvan, I. 2007; van Swieten, Donker, Chiu & Boon, 2008). Zoals eerder werd vermeld, wordt PSP vaak foutief gediagnosticeerd. Een enquête opgesteld door Santacruz en collega s in 1998 zou hebben weergegeven dat ongeveer 33 % van de 437 PSP-patiënten vooraf een diagnose van ziekte van Parkinson hadden gekregen, 7,6 % ziekte van Alzheimer en 2,3 % MSA (Osaki et al., 2004). 3

7 Vandaag de dag zijn er ongeveer 5 à 6 per personen in Nederland die daadwerkelijk aan PSP lijden. PSP is hiermee de meest voorkomende vorm van atypisch parkinsonisme (Donker Kaat, Boon, Heutink & van Swieten). De gemiddelde leeftijd waarop de ziekte zich manifesteert is ongeveer 63 jaar, met een gemiddelde overlevingsduur van negen jaar wanneer de eerste symptomen verschijnen. Tot slot wordt in de literatuur vermeld dat PSP frequenter voorkomt bij mannen dan bij vrouwen, met een ratio van ongeveer 1 : 1,8 (Rampello et al., 2005; Williams et al., 2005). Aan de basis van PSP liggen neuropathologische symptomen zoals neuronenverlies, granulovacuolaire degeneratie, gliosis en neurofibrillary tangles in zowel de basale ganglia, de hersenstam en het cerebellum (Nath, Ben-Shlomo, Thomson, Lees & Burn, 2003; Osaki et al., 2004; van Swieten et al., 2007; Federico, Mezzapesa & Petruzzellis, 2008). PSP wordt in een beginstadium klinisch getypeerd door posturale instabiliteit, axiale rigiditeit en bradykinesie. Dit leidt tot plots en frequent vallen waarbij patiënten meestal geen pogingen ondernemen om de val te corrigeren (Chiasson & Dugas, 2002; van Swieten et al., 2008). Bovendien is er in deze fase van de ziekte op vlak van oogmotoriek een vertraging van de snelle sprongbewegingen (saccades) waarneembaar. Hierbij is de vertraging in verticale richting meer uitgesproken dan in de horizontale. Pas later in het ziekteproces ontwikkelt de patiënt een verticale blikparese (Osaki et al., 2004; Donker Kaat et al., 2004; Rampello et al., 2005; Khadilkar, 2010). Deze symptomen zijn, in tegenstelling tot PD, bilateraal symmetrisch aanwezig (Cras et al., 2007). Ook de geringe reactie op een behandeling met levodopa en de afwezigheid van een rusttremor pleit tegen PD (Chiasson & Dugas, 2002; Donker Kaat et al., 2004). Overigens zijn cognitieve en gedragsstoornissen zoals traagheid van het denken, onvermogen opgeslagen informatie op te halen, apathie, impulsief gedrag en imitatiegedrag vroegtijdige symptomen van PSP (Donker Kaat et al., 2004; Cras et al., 2007). In 2005 classificeert Williams et al. PSP in twee grote klinische subtypes, het Richardson s syndroom (RS) en PSP-parkinsonisme (PSP-P) met elk hun specifieke eigenschappen. RS wordt hierbij herkend als het typische PSP-beeld dat beschreven werd door Richardson. PSP-P vertoont meer klinische kenmerken gelijkend op die van PD, met name een asymmetrisch begin, tremor, betere levodoparespons en een langere ziekteduur. Van Swieten et al. (2008) stellen bovendien dat patiënten met PSP kenmerken kunnen vertonen van duizeligheid, wazig zien of lichtintolerantie, vergeetachtigheid of persoonlijkheidsveranderingen en slaapstoornissen, die meestal in het verdere verloop van de ziekte optreden. 4

8 De term MSA werd geïntroduceerd in 1969 door Graham en Oppenheimer, nadat de stoornis reeds verschillende namen had gekend, namelijk striatonigrale degeneratie, olivopontocerebellaire atrofie, Shy-Drager syndroom en idiopathisch orthostatische hypotensie (Rehman, 2001; Wenning, Colosimo, Geser & Poewe, 2001). De prevalentie van MSA wordt geschat op 4,4 personen op (O Sullivan et al., 2008). De ziekte treft beide geslachten in gelijke mate waarbij de gemiddelde leeftijd bij onset 53 jaar is. Vanaf het moment dat de symptomen verschijnen, schommelt de overlevingsduur van 5 tot 9 jaar. Op neuropathologisch vlak onderscheidt men celverlies, gliosis en gliale cytoplasmatische inclusies in verschillende hersen- en spinale structuren, namelijk de basale ganglia, het cerebellum en het autonome systeem (Cras et al., 2007; Khadilkar, 2010). Deze neurogene veranderingen zijn doorgaans gerelateerd aan het klinische patroon van de ziekte. Op die manier wordt MSA-P hoofdzakelijk getypeerd door striatonigrale degeneratie, waarbij er voornamelijk atrofie optreedt van de putamen. MSA-C door atrofie van het cerebellum, middelste cerebellaire pedunkel en de pons (Rehman, 2001; Wenning et al., 2004; Lee et al., 2004; Frederico et al., 2008). De klinische kenmerken van MSA vormen een combinatie van parkinsonisme, autonome, cerebellaire en pyramidale symptomen. Afhankelijk van welke symptomen domineren, wordt deze stoornis onderverdeeld in twee subtypes, namelijk het parkinson-dominante (MSA-P) en het cerebellair-dominante type (MSA-C) (Lee, Cho, Kim, Lee, 2004; O Sullivan, 2008; Khadilkar, 2010). Als eerste klacht kan men hoofdzakelijk autonome disfuncties waarnemen die vaak de motorische stoornissen maanden of jaren kunnen voorafgaan (Rehman, 2001). Deze stoornissen van het autonome zenuwstelsel manifesteren zich als urogenitale disfuncties (urinaire incontinentie, urinaire retentie en verminderde seksuele potentie bij mannen) en orthostatische hypotensie (Wenning et al, 2001; Rehman, 2001; Cras et al, 2007). Verder verschillen de klinische symptomen in het verdere verloop van MSA afhankelijk van het subtype. MSA-P wordt gekarakteriseerd door progressieve akinesie en rigiditeit met onregelmatige posturale tremor en een in minder voorkomende mate rusttremor. In tegenstelling tot PSP is bij onset van MSA-P het herhaaldelijk vallen niet prominent aanwezig, maar kan wel zich wel voordoen (Wenning et al., 2004). MSA-C wordt meer getypeerd door disfuncties in het cerebellum. Hierbij kunnen we onder andere gangataxie, ledemaatkinetische ataxie en pyramidale indicaties onderscheiden. Bovendien kan MSA-C cerebellair geïnduceerde oculomotorische distorsies omvatten zoals nystagmus. Verder ontwikkelen veel patiënten met MSA ook orofaciale of craniocervicale (torticollis en anterocollis) dystonie, 5

9 geassocieerd met een ernstige dysartrie. In een latere fase van de ziekte kunnen bijkomend symptomen van dysfagie optreden (Rehman, 2001; Wenning et al., 2004). Patiënten met MSA vertonen op alle vlakken een snellere achteruitgang dan PD-patiënten, echter op cognitief vlak blijven zij meer stabiel in tegenstelling tot patiënten met PD en PSP (Rehman, 2001; Wenning et al., 2004; Cras et al., 2007). Een interessante opmerking en misschien ook de meest belangrijke aanwijzing op een differentiaaldiagnose met PD is dat MSA-patiënten geen of een transiënte reactie hebben op levodopa (Khadilkar, 2010). Algemeen wordt spraak gedefinieerd als de mogelijkheid om reproduceerbare klanken te vormen met een bepaalde semantische betekenis. De mogelijkheid tot spreken omvat verschillende parameters, met name ademhaling, fonatie, articulatie en prosodie. Prosodie kan zijn beurt worden onderverdeeld in spreeksnelheid (speaking rate en articulation rate), spreekintensiteit en intonatie of spreekfrequentie (Darley, Aronson & Brown, 1975). Afwijkingen van deze spraakparameters komen frequent voor bij PD, PSP en MSA en veroorzaken bijgevolg een aanzienlijke impact op het sociale en emotionele welzijn van de patiënt (Sachin et al., 2008). Sachin et al. (2008) stellen dat de pathofysiologische basis van spraakmoeilijkheden associeert met de motorische fenomenen gezien in PD, de laryngale spieren in hypo- of akinetische syndromen worden immers rigide. Dit resulteert in een verminderde abductie van de stembanden, veranderde glottische druk en een ondermaatse coördinatie met de ademhaling. De hiervan gekende gevolgen zijn aangetaste fonatie en de onmogelijkheid om met adequate intonatie te spreken. Concreet uit dit zich in verminderde luidheid, monotone spraak en een hese stem. Aangezien PD, PSP en MSA extrapiramidale aandoeningen zijn, vertonen deze drie doelgroepen een aantal overlappingen op motorisch vlak en dus ook op gebied van spraak. Bovendien heeft elke stoornis eigen typerende eigenschappen (Sachin et al., 2008). Hierop volgend wordt een overzicht gegeven van de algemene spraakstoornissen eigen aan PD, PSP en MSA met een specifieke bespreking van prosodische elementen kenmerken. Deze gegevens worden ondersteund door een samenvattende tabel in bijlage (zie appendix B). Verscheidene patiënten met PD ontwikkelen in de loop van hun aandoening een hypokinetische dysartrie. Hoewel dysartrie bij PD uitgesproken kan zijn, stellen Müller et al. (2001) dat de spraakproblemen bij PSP en MSA ernstiger zijn aangedaan. Bovendien komen de symptomen bij PD significant minder snel tot uiting in tegenstelling tot PSP en MSA (Müller et al., 2001). 6

10 De spraakparameters bij PD kunnen op alle vlakken abnormaliteiten vertonen. Deze abnormaliteiten uiten zich onder andere in stemproblemen zoals een ruwe stem en de aanwezigheid van continue wilde lucht. Op articulatorisch vlak worden na verloop van tijd herhalingen van fonemen en onnauwkeurig uitgesproken consonanten verwacht (Darley, Aronson & Brown, 1975). Verder wordt hypokinetische dysartrie gekenmerkt door dysprosodie. Skodda, Rinsche & Schlege (2009) stellen dat volgens klinische ervaringen de parameter prosodie het meest opmerkelijke kenmerk is van dysartrie bij PD. Hieronder worden de drie luiken, met name intonatie, intensiteit en spreeksnelheid belicht. Volgens een studie naar intonatie blijkt dat mannelijke individuen met PD een verhoogde spreektoonhoogte hebben in vergelijking met hun respectievelijke controlepersonen. Dit komt vooral tot uiting in een later stadium van de ziekte. Ook vrouwen ondergaan kleine veranderingen van de gemiddelde spreektoonhoogte. Holmes, Oates, Phyland & Hughes (2000) geven aan dat vrouwen met PD vooral te maken krijgen met een gereduceerde standaardvariatie van de fundamentele spreekfrequentie. Verder wordt er een significante vermindering van toonhoogtevariaties bij zowel mannen als vrouwen vastgesteld (Holmes et al., 2000; Skodda, Grönheit & Schlegel, 2010). Echter, er is toch een klein verschil waar te nemen tussen mannen en vrouwen. Vrouwen met PD zouden na verloop van tijd een beduidend meer gereduceerd intonatiepatroon vertonen (Skodda et al., 2009; Skodda et al., 2010). Volgens de literatuur zouden deze geslachtsgerelateerde verschillen vermoedelijk te wijten zijn aan het onderscheid in grootte van de larynx en verschillende impact van de ziekte op het stemapparaat bij mannen en vrouwen met PD (Skodda et al., 2009). Verder kan men een vermindering van intonatie vaststellen naar het einde van een leestaak, voornamelijk wanneer men de laatst gelezen zin vergelijkt met de initiële zin. Een belangrijke opmerking bij het interpreteren van onderzoeksresultaten naar toonhoogtevariatie, is dat men steeds dient rekening te houden met het soort taak dat voorhanden is. Men heeft reeds aangetoond dat er een hogere intonatievariabiliteit te zien is bij een leesopdracht of bij een opzettelijk emotioneel gericht gesprek vergeleken met een gewone conversatie. Dit wijst op het feit dat externe cues de prosodische parameters wel degelijk kunnen beïnvloeden (Skodda et al., 2010). Wat betreft de intensiteit van het spraakvermogen bij PD, vindt men terug dat patiënten met een zachtere stem spreken. Deze bevinding werd bevestigd door een akoestische studie van Holmes et al. (2000) waarbij het groepsgemiddelde aanzienlijk lager ligt dan bij de normale proefgroep. Verder hebben patiënten met PD moeilijkheden om te luidheid te behouden naar het einde van een zin (Sachin et al., 2008). Holmes et al. (2000) stellen bovendien dat naarmate 7

11 patiënten met PD een later stadium van hun ziekte bereiken, een verminderde variatie in luidheid vertonen. Onderzoek naar spreeksnelheid bij patiënten met PD levert vaak weerlegbare antwoorden op. Een studie van Skodda & Schlegel (2008) toont onder andere een leeftijdsgerelateerde reductie van de speech rate en de articulation rate bij zowel gezonde proefpersonen als bij patiënten met PD. De oorzaak hiervan zou te wijten zijn aan een toename van het aantal pauzes binnen een zin en vooral aan een verlenging van de duur van een uiting tijdens het verouderen. Ook het geslacht zou een zekere invloed uitoefenen op het articulatiepatroon. Gezonde vrouwen zouden meer en langere pauzes inlassen in polysyllabische woorden dan mannen. Dit specifieke patroon wordt ook teruggezien bij vrouwelijke PD-patiënten, met gevolg dat zij over het algemeen een tragere spreeksnelheid vertonen. Ondanks de gegevens dat de articulatiesnelheid vermindert, worden in de literatuur tegenstrijdige resultaten teruggevonden. Skodda & Schlegel (2008) ondervonden namelijk in dezelfde studie dat controlepersonen, maar vooral patiënten met PD, de neiging hadden om op het einde van een leestaak de articulatiesnelheid op te drijven. Deze laatste gegevens werden vooral bij mannelijke patiënten gezien en minder bij vrouwen. Het is echter belangrijk op te merken dat deze studie hamert op het belang van verder onderzoek omtrent deze leeftijds- en geslachtsgerelateerde verschillen met een grotere proefgroep en adequate controlegroep. Bovendien merkten Darley, Aronson & Brown (1969) reeds op dat enkelvoudige spraakbewegingen traag worden uitgevoerd, maar repetitieve bewegingen uitzonderlijk snel met een klein bereik. Ook Logemann, Fisher, Boshes & Blansky (1970) ondervinden een versnelling van de speech rate bij patiënten met PD, meestal onder de vorm van de zogenaamde short rushes of speech. Dysartrie is eveneens een belangrijk symptoom van PSP. Het type dysartrie vormt een combinatie van hypokinetische met vooral spastische en in mindere mate atactische componenten en kan evolueren tot een volledige anartrie (Kluin et al., 2001; Müller et al., 2001). Het feit dat dysartrie aanzienlijk eerder in het ziektebeeld optreedt en het gemengde karakter van het dysartrietype in PSP kan helpen tot een differentiaaldiagnose met PD (Hartelius, Gustavsson, Astrand & Holmberg, 2006). De abnormaliteiten omtrent de spraakparameters bij patiënten met PSP hebben kwalitatieve kenmerken gemeenschappelijk met die van PD. Desondanks zouden de pathologische bevindingen meer geprononceerd zijn bij PSP (Skodda, Visser & Schlegel, 2010). Op vlak van spraakvermogen, kenmerkt de stem zich door een graad van ruwheid en kan daarenboven gespannen klinken. Patiënten met PSP maken geregeld articulatiefouten 8

12 onder de vorm van verlengde en onnauwkeurig uitgesproken fonemen en herhaling van fonemen, woorden en zinnen (Kluin et al., 2001). Bovendien kunnen patiënten met PSP tekenen van stottergedrag vertonen (Sachin et al., 2008). Net zoals bij PD, vertoont de parameter prosodie abnormaliteiten. Echter, prosodie bij PSP is tot nog toe maar weinig onderzocht in tegenstelling tot prosodie bij PD. Studie naar intonatiepatronen bij patiënten met PSP levert nochtans interessante resultaten op. Skodda et al. (2010) vonden dat de variabiliteit in intonatie aanzienlijk lager was dan bij PD, zowel wat betreft de mannen als de vrouwen. Omtrent de gemiddelde toonhoogte kon men stellen dat er geen significant verschil bestaat met die van patiënten met PD (Skodda et al., 2010). Patiënten waarvan spastische componenten van spraak op de voorgrond treden, kunnen een verminderde toonhoogte aannemen (Kluin et al. 2001). Op vlak van intensiteit kan men besluiten dat bij patiënten met PSP vaak een hypofone stem wordt gezien. Echter, de luidheid kan een wisselend karakter vertonen (Sachin et al., 2008). Bovendien wordt er bij deze patiënten ook een verminderde variatie in luidheid opgemerkt (Kluin et al., 2001). Volgens de literatuur vertoont de spreeksnelheid bij PSP een significant verschil in vergelijking met PD. De articulation rate bij patiënten met PSP zou beduidend lager zijn (Skodda et al., 2010). Daarenboven volgen uit de onderzoeksresultaten van Hartelius et al. (2006) en Skodda et al. (2010) dat de groep met PSP-patiënten een hoger aantal pauzes inlast in een leesfragment, wat de algemene speech rate nog meer doet dalen. Een mogelijke verklaring hiervoor kan gezocht worden in een reductie van de maximale fonatietijd. Deze reductie wordt tevens gezien bij PD, maar staat meer op de voorgrond bij PSP. Deze reductie is mogelijk te wijten aan een combinatie van een verminderde mogelijkheid tot foneren en een ondermaatse ademhaling (Sachin et al. (2008). Verder kan worden opgemerkt dat PSPpatiënten palilalie kunnen vertonen (Van Borsel, Botinck, Coryn, Paemeleire & Vandemaele, 2006; Sachin et al., 2008). In de studie van Sachin et al. (2008) waren 18 patiënten met PSP geïncludeerd waarvan bijna 39% plotse en kortdurende versnelling van de spreeksnelheid of short rushes of speech vertoonden. Als laatste worden de spraakkenmerken van MSA besproken. Het type dysartrie dat voorkomt bij deze groep kenmerkt zich als zijnde gemengd, met vaak dominerende klinische symptomen afhankelijk van het MSA-subtype. Zo zal men bij MSA-P meer hypokinetische karakteristieken waarnemen, terwijl atactische componenten meer gezien worden bij MSA-C. Dysartrie kan ook afzonderlijk voorkomen, meestal onder de vorm atactische of hypokinetische 9

13 dysartrie. Vormen van spastische dysartrie worden weinig of niet geobserveerd (Sachin et al., 2008; Kim, Kent, Kent & Duffy, 2010). Kim et al. (2010) besluiten bovendien in hun onderzoek dat de vroege aanwezigheid van een dysartrie en het gemengde karakter ervan bruikbaar kan zijn tot een differentiaal diagnose met PD. MSA differentiëren van PSP aan de hand van de identificatie van dysartrie levert voorlopig minder positieve resultaten op (Hartelius, 2006). Wat betreft de algemene spraakpathologie bij patiënten met MSA komt men tot de vaststelling dat er ook bij deze stoornis gemeenschappelijke kenmerken zijn met die van PD en PSP, evenals een aantal minieme verschillen. Op gebied van spraakvermogen merkt men vooral een ruwe en gespannen stem op en op articulatorisch vlak komt naar voren dat consonanten onnauwkeurig worden uitgesproken (Hartelius et al., 2006; Sachin et al., 2008). Evenals bij patiënten met PSP zijn prosodische kenmerken bij MSA-patiënten nog maar weinig in detail onderzocht. Nochtans kunnen veranderingen omtrent intonatie, intensiteit en spreeksnelheid belangrijke resultaten opleveren voor het maken van een differentiaaldiagnose tussen verschillende parkinsonismes. Volgens de studie van Sachin et al. (2008) spreken 75% van de patiënten met MSA monotoon. Echter, monotonie zou geen prominent kenmerk zijn. Volgens andere bronnen kan het intonatiepatroon sterk variëren van patiënt tot patiënt (Hartelius, 2006). Dit kan verklaard worden door het feit dat monotonie een belangrijk distinctief kenmerk is van hypokinetische dysartrie. Patiënten met MSA-P zullen met andere woorden minder variatie in intonatie vertonen dan patiënten met MSA-C (Hartelius, 2006). Patiënten met MSA kunnen daarenboven kenmerken vertonen van hypofonie. Echter, net zoals monotonie, is gereduceerde luidheid geen hoofdkenmerk van de pathologische spraak. Variabele resultaten zijn dus mogelijk bij het interpreteren van het spraakvermogen (Sachin et al., 2008). Op gebied van spreeksnelheid observeert men een tragere spreeksnelheid, ongepaste spreekpauzes, palilalie en korte uitingen. Nochtans staan deze kenmerken minder op de voorgrond als bij PSP (Hartelius et al., 2006). Kim et al. (2010) kunnen zelfs besluiten dat de articulation rate in hun onderzoek niet significant verschilt van de gezonde controlegroep. Men geeft hier wel het belang aan van rekening te houden met de kleine studiegroep. Acceleratie van de spraak kan bij een klein aantal patiënten voorkomen (Sachin et al., 2008). Deze studie beoogt de prosodische kenmerken in kaart te brengen van patiënten die voldoen aan de criteria van PD, PSP en MSA. Intonatie, intensiteit en spreeksnelheid worden 10

14 geanalyseerd en vergeleken teneinde een aantal akoestische kenmerken te identificeren die een hulp kunnen bieden deze drie syndromen van elkaar te onderscheiden. Daarnaast poogt een bijkomend perceptueel onderzoek met professionele en niet-professionele luisteraars een bijdrage te leveren aan de differentiatie tussen PD, PSP en MSA door de resultaten hiervan te vergelijken met die van het akoestisch onderzoek. METHODOLOGIE Proefpersonen Het huidige onderzoek includeerde in totaal 37 patiënten met Belgische en 1 met Nederlandse nationaliteit, allen opgenomen in het Universitair Ziekenhuis Gent. Hiervan werden 28 patiënten gediagnosticeerd met PD (16 mannen, 12 vrouwen), 2 met PSP (enkel mannen) en 8 met MSA (5 mannen, 3 vrouwen). Alle patiënten met MSA konden worden geclassificeerd als subtype MSA-P. Van de twee patiënten met PSP werd één gediagnosticeerd als RS, de andere patiënt kreeg de diagnose van PSP-P. Alle neurologische onderzoeken werden uitgevoerd door eenzelfde neuroloog van het Universitair Ziekenhuis Gent. De leeftijden van de patiënten varieerden van 46 tot 77 jaar, met een gemiddelde van 64 jaar 4 maanden en een standaarddeviatie van 8 jaar 5 maanden. De spraakstalen van de patiënten werden verzameld gedurende 4 jaar, van het jaar 2006 tot De gemiddelde duur van de manifesterende ziekte bedroeg op het moment van afname bij patiënten met PD 8.9 (SD=5.13) jaar, bij patiënten met PSP 2 jaar en bij patiënten met MSA 6.3 (SD=5.12) jaar. Zestien personen, 9 mannen en 7 vrouwen, namen deel aan het perceptuele onderzoek om de spraak van patiënten met PD, PSP en MSA te beoordelen. Deze personen zullen verder de nietprofessionele beoordelaars (NPB) worden genoemd. De leeftijd van deze beoordelaars varieerde van 17 tot 52 jaar, met een gemiddelde van 33 jaar 5 maanden en een standaarddeviatie van 13 jaar. Ze werden bereikt door familie en kennissen aan te spreken (convenience sampling). Aan de reeds gecontacteerden werd bovendien gevraagd naar andere personen die nog zouden willen deelnemen (snowball sampling). Hierbij werden als exclusiecriteria gesteld dat de beoordelaars noch een opleiding logopedie mochten genieten, noch te werk gesteld waren als logopedist(e). Verder werden de beoordelaars onderverdeeld in 11

15 twee groepen, elke groep kreeg de geluidsfragmenten op een ander tijdstip en in verschillende volgorde te horen. Hierbij wordt verwezen naar de bespreking van procedure. Hiernaast werden de spraakstalen beoordeeld door twee professionele logopedisten, die verder de professionele beoordelaars (PB) worden genoemd. Beide logopedisten zijn tewerkgesteld in het Universitair Ziekenhuis Gent. Materiaal Voor dit onderzoek werd gebruikt gemaakt van spraakstalen uit de database van het Universitair Ziekenhuis Gent. De proefpersonen lazen hierbij de Nederlandstalige standaardtekst De noordenwind en de zon van het International Phonetic Alfabet (International Phonetic Association, 1974) (zie appendix C). Voor de akoestische analyse van de spraakstalen werd gebruik gemaakt van het softwarepakket Praat: doing phonetics by computer, versie (Boersma & Weeninck, 1992). Dit programma laat toe op een eenvoudige manier de akoestische parameters zoals toonhoogte, luidheid van de stem en spreeksnelheid te analyseren aan de hand van eigen geschreven scripts. Tijdens dit onderzoek werd gebruik gemaakt van twee scripts opgesteld door Prof. Dr. P. Corthals van de Universiteit Gent. Tijdens het luisterexperiment konden de beoordelaars gebruik maken van een hulpmiddel, in de vorm van een vragenlijst, om de spraak te evalueren (zie appendix D). Deze vragenlijst peilde voor elk luisterfragment naar de drie parameters van prosodie aan de hand van 9 vragen. De vragen konden telkens beantwoord worden volgens een vijfpuntenschaal. De gehele vragenlijst bestond uit 24 pagina s, voor elk luisterfragment werd een blad in beslag genomen met de 9 vragen. De vragen op de eerste pagina konden de beoordelaars gebruiken bij het beluisteren van de twee voorbeeldfragmenten om dan over te schakelen naar de 23 eigenlijke luisterfragmenten. Reeds voor dit onderzoeksopzet werden de prosodische kenmerken (intonatie, dynamiek en leessnelheid) bij deze patiënten beoordeeld door de PB. De resultaten van de beoordelingen werden verkregen door Dr. M. De Letter. Aan de hand van deze resultaten konden de analyses worden uitgevoerd zoals verder besproken wordt in de paragraaf van data-analyse. 12

16 Procedure Eerst en vooral werd de akoestische analyse volbracht aan de hand van Praat-scripts. Volgende gegevens omtrent de melodische aspecten werden uit de spraakstalen gehaald: 50 e percentiel van de grondtoon (Hz), de grondtoonmodulatie (Hz) en het modulatietempo van de grondtoon (Hz/sec). De grondtoonmodulatie is gelijk aan de som van alle toonhoogtebewegingen naar boven en naar beneden gedurende de gehele opname. De uitschieters voorbij het 25e en 75e percentiel worden hierbij niet in rekening gebracht omdat dit artefacten kunnen zijn. Die totale waarde wordt vervolgens door de duur van de uiting gedeeld, omdat niet alle uitingen even lang zijn. Zo bekomt men het modulatietempo van de grondtoon. Analoog aan de analyses op melodisch vlak werden dynamische aspecten van de stem geanalyseerd: 50e percentiel van de intensiteit (db), de intensiteitsmodulatie (db) en het modulatietempo van de intensiteit (db/sec). Bij de laatste twee genoemde gelden dezelfde definities als de grondtoonmodulatie en het modulatietempo van de grondtoon. Als laatste werden volgende gegevens omtrent de temporele dimensie onderzocht: het aantal syllaben, de lengte van de genomen pauzes (sec), de speech rate (syllaben/sec) en de articulation rate (syllaben/sec). Nadien volgde het perceptuele onderzoek, bestaande uit twee onderdelen. Het eerste onderdeel omvatte het luisterexperiment met NPB, het tweede met PB. In deze paragraaf wordt enkel het eerste onderdeel besproken. Zoals eerder vermeld, was de totale groep van NPB opgesplitst in twee groepen van elke acht personen. Elke groep kreeg een zorgvuldige selectie te horen van 25 spraakstalen, waarvan twee voorbeelden. Bij deze selectie werden alle spraakstalen van patiënten met PSP geïncludeerd. Ondanks het beperkte aantal spraakstalen van patiënten met MSA, werd één spraakstaal achterwege gelaten wegens gebrekkige kwaliteit. Het selecteren van spraakstalen van patiënten met PD was gebaseerd op de kwaliteit van het luisterfragment en zodanig dat de verschillende ernstgraden van dysartrietypes in het onderzoek gerepresenteerd waren. De eerste groep NPB kreeg de spraakstalen te horen volgens een bepaalde module, module 1. Deze module bevatte een willekeurige volgorde van de te beluisteren fragmenten en werd op voorhand vastgelegd. Nadat het doel van het onderzoek werd toegelicht, werd de vragenlijst overlopen en eventuele vragen van de luisteraars beantwoord. Vervolgens kwamen twee voorbeeldfragmenten aan bod, gevolgd door de eigenlijke luisterfragmenten. 13

17 De tweede groep kreeg de spraakstalen aangeboden volgens module 2. De module differentieerde zich van de eerste in volgorde van de luisterfragmenten. Deze volgorde werd in volledig gespiegeld (fragment 1 werd fragment 23, fragment 2 werd fragment 22, enz.). Dit had als doel het vermoeidheids- en bekendheidseffect op te heffen. De voorbeeldfragmenten uit module 2 waren identiek aan die van module 1. Verder werd de procedure die in module 1 gehanteerd werd ook toegepast tijdens het tweede luisterexperiment. Data-analyse De statistische verwerking van de resultaten gebeurde met behulp van SPSS (Statistical Package for the Social Sciences, PASW 18). Een eerste luik in de analyse betrof de beoordeling of er tussen de patiëntengroep PD, PSP en MSA significante verschillen bestaan op vlak van prosodie voor zowel het akoestische als perceptuele onderzoek. Voor het akoestische onderzoek en het luisterexperiment met NPB werd dit beoordeeld op basis van de niet-parametrische Kruskal-Wallis-test. Deze test laat toe meerdere continue en onafhankelijke variabelen met elkaar te vergelijken. De significantie tussen de resultaten van het onderzoek van PB werd berekend aan de hand van de χ²-test, die de mogelijkheid biedt categorische variabelen te vergelijken. Het gehanteerde criterium voor statistische significantie in de analyses was p<0.05. Als tweede punt werden correlaties berekend tussen de resultaten van het akoestische en het luisterexperiment met de NPB. Het doel hiervan was nagaan in welke mate de NPB de prosodische kenmerken kunnen inschatten ten opzichte van objectieve gegevens. Deze correlaties werden berekend met de niet-parametrische Spearman rangcorrelatiecoëfficiënt r s. De data van de PB lieten echter geen correlatie met de akoestische gegevens toe. Dit kan verklaard worden doordat de categorische variabelen niet kunnen vastgelegd worden volgens een rangorde. 14

18 RESULTATEN Akoestische analyse De akoestische analyse werd uitgevoerd om belangrijke variaties aan te tonen tussen de verschillende patiëntengroepen (PD, PSP en MSA). Hierbij werden alle patiënten geïncludeerd (n=38). In tabel 1 volgt een samenvatting van de resultaten. Tabel 1: Overzicht prosodische kenmerken van het akoestisch onderzoek (gemiddelde(sd)) PD (n=28) PSP (n=2) MSA (n=8) p-waarde MELODISCHE ASPECTEN 50 e percentiel (Hz) 156 (32.8) 121(2.8) 166 (40.3) Modulatie (Hz) 25 (11.5) 13 (2.1) 21 (6.7) Modulatietempo (Hz/sec) 38 (24.9) 21 (9.9) 37 (20.2) DYNAMISCHE ASPECTEN 50 e percentiel (db) 46 (12.6) 43 (0.7) 52 (16.6) Modulatie (db) 7 (4.3) 7 (2.8) 7 (2.6) Modulatietempo (db/sec) 20 (12.8) 22 (18.4) 20 (9.9) TEMPORELE ASPECTEN Speech rate (syllaben/sec) 3.8 (0.79) 3.0 (1.2) 3.5 (1.14) Articulation rate (syllaben/sec) 5 (0.87) 4 (1.06) 4 (0.99) Bij het observeren van de resultaten van de melodische aspecten in tabel 1, kan uit de gemiddelde meetwaarden vastgesteld worden dat patiënten met PSP een lagere spreektoonhoogte aannemen in vergelijking met de andere patiëntengroepen. Dit is verder geanalyseerd op basis van het geslacht (zie figuur 1). Aangezien de patiënten met PSP enkel van het mannelijke geslacht zijn, kan de vergelijking niet voor de vrouwelijke proefpersonen worden gemaakt. De gemiddelde mediaanwaarde van mannelijke patiënten met PSP is 121 Hz met een standaarddeviatie van 2.8, terwijl dit voor mannen met PD 137 (22.7) Hz is en voor mannen met MSA 161 (52.2). Ondanks deze discrepantie, verschillen de waarden niet significant van elkaar (p=0.197). Verder kan worden waargenomen dat patiënten met PSP een meer geringe spreekmodulatie benutten en dat het modulatietempo lager is dan de andere patiëntengroepen. Opnieuw wordt de gehanteerde significantiegrens niet overschreden, de p-waarden zijn respectievelijk en

19 Hoewel er bij de speech rate nog kan opgemerkt worden dat het cijfer bij patiënten met PSP enigszins lager ligt dan de resultaten van PD en MSA, blijkt er geen significante variatie te bestaan, evenals bij de articulation rate en de dynamische aspecten van de stem. Dit wijst erop dat deze prosodische kenmerken (luidheid van de stem, de variatie in luidheid en de leessnelheid) niet beduidend verschillen tussen de drie patiëntengroepen. Figuur 1. Spreektoonhoogte van patiënten met PD (n=28), PSP (n=2) en MSA (n=8) Perceptuele analyse Het luisterexperiment met de NPB gebeurde met een geselecteerde patiëntengroep (n=23). In tabel 2 worden de gemiddelde resultaten op de vijfpuntenschalen weergegeven. Voor de exacte betekenis van deze waarden van de vijfpuntenschaal wordt verwezen naar appendix E. Algemeen kan uit tabel 2 afgeleid worden dat de gemiddelde resultaten op de vijfpuntenschaal vrijwel schommelen tussen 2 en 3. Voor het melodische aspect betekent dit een lagere toonhoogte en een meer monotone spraak. Op gebied van dynamiek merken de beoordelaars een zachtere stem, minder variatie in luidheid en een meer stille stem op het einde van een zin. Als laatste beoordeelt men de leessnelheid als gemiddeld of trager dan gemiddeld, zonder versnelling op het einde van een zin en met een vrij normaal aantal leespauzes. 16

20 Net zoals bij de akoestische analyse kunnen bij het perceptuele onderzoek geen resultaten worden gevonden die de significantiegrens overschrijden. Tabel 2: Overzicht prosodische kenmerken van het perceptueel onderzoek met NPB (gemiddelde(sd)) PD (n=14) PSP (n=2) MSA (n=7) p-waarde MELODISCHE ASPECTEN Spreektoonhoogte 2.9 (0.58) 2.5(0.75) 2.8 (0.5) Variatie in toonhoogte 2.7 (0.49) 2.3 (0.75) 2.3 (0.34) DYNAMISCHE ASPECTEN Luidheid van de stem 2.7 (0.69) 2.8 (0.66) 3 (0.55) Variatie in luidheid 2.5 (0.46) 2.3 (0.35) 2.4 (0.4) Luidheid op einde zin 2.8 (0.41) 2.8 (0,53) 2.8 (0.46) TEMPORELE ASPECTEN Leessnelheid 3.1 (1.14) 2.4 (1.41) 3.1 (1.26) Aantal leespauzes 2.7 (0.8) 2.7 (0.48) 2.5 (0.66) Lengte van leespauzes 2.5 (0.91) 2.5 (0.31) 2.3 (0.83) Acceleratie op einde zin 3.1 (3.03) 2.8 (2.75) 3.1 (3.06) Het professionele oordeel van de spraak bij patiënten met PD, PSP en MSA werd uitgevoerd bij een totaal van 35 patiënten. Hierbij werden 25 patiënten met PD geïncludeerd, 2 PSPpatiënten en 8 MSA- patiënten. Drie patiënten gediagnosticeerd met PD werden uitgesloten omwille van de afwezigheid van dysartrie. Uit de waarnemingen van de PB blijkt dat er geen significantie kan worden aangetoond tussen de patiëntengroepen wat betreft intonatie en dynamiek. De p-waarden bedragen respectievelijk en Er bestaat daarentegen wel een significant verschil omtrent de leessnelheid (p=0.032). Figuur 2 illustreert hierbij de verschillende beoordelingen van de PB. Om te bepalen welke categorie bepalend is voor het significante resultaat, wordt het residu berekend uit de geobserveerde en verwachte waarden. Hieruit komt naar voor dat de aanwezigheid van de categorie slurred bij PSP een absolute residuele waarde heeft van 2.48 en dus bijdraagt aan een significant verschil van leessnelheid tussen de PD, PSP en MSA. 17

21 Figuur 2. Oordeel PB over leessnelheid van patiënten met PD (n=25), PSP (n=2) en MSA (n=8) Samenhang tussen akoestisch en perceptueel onderzoek In volgende paragraaf wordt de vergelijking van de testresultaten van het akoestisch onderzoek met de resultaten van de NPB besproken. Wat betreft de melodische aspecten kunnen geen significante correlaties opgemerkt worden. Er wordt geen lineair verband gezien tussen het 50 e percentiel van de spreektoonhoogte en het oordeel van de NPB, waarbij de Spearman correlatiecoëfficiënt (r s ) 0.43 bedraagt. Verder bestaat er noch een verband tussen de modulatie in spreektoonhoogte en het luisteraarsoordeel van de toonhoogtevariatie, noch tussen het modulatietempo van hetzelfde luisteraarsoordeel. De correlatiecoëfficiënten bedragen respectievelijk en Bij het berekenen van de correlaties van de dynamische aspecten van de stem, worden geen significante verbanden aangetoond. Er bestaat geen correlatie tussen het 50 e percentiel van de intensiteit van de stem en het de beoordeling van de luidheid (r s =0.372). Evenals wordt er bij de vergelijking tussen modulatie in intensiteit en het luisteraarsoordeel van de variatie in luidheid geen overeenkomst gezien (r s =0.168). Vervolgens is er geen correlatie tussen het 18

22 modulatietempo van de intensiteit en hetzelfde luisteraarsoordeel van de variatie in luidheid (r s =0.047). Als laatste worden verbanden berekend binnen de temporele aspecten van beide onderzoeken. De veronderstelling dat men een correlatie verwacht tussen enerzijds de speech rate en het luisteraarsoordeel van leessnelheid en anderzijds de articulation rate en datzelfde luisteraarsoordeel, kan uit de berekening wel worden beaamd (zie figuur 3 en 4). Er bestaat immers een positieve correlatie tussen beide variabelen, r s bedraagt respectievelijk en.895. Deze waarden hebben een significantieniveau van p< Figuur 3. Verband tussen speech rate (in syllaben/sec) en beoordeling van de spreeksnelheid Figuur 4. Verband tussen articulation rate (in syllaben/sec) en beoordeling van de spreeksnelheid 19

23 DISCUSSIE Het huidige onderzoek beoogde een differentiatie aan te geven op vlak van prosodie tussen patiënten met PD, PSP en MSA aan de hand van twee onderzoeken. Enerzijds door een objectief akoestisch meetonderzoek, anderzijds trachtte een subjectief luisterexperiment van NPB en PB deze differentiatie aan te geven. Op basis van de theoretische kennis kan men verwachten dat er wel degelijk verschillen in prosodische parameters zouden kunnen zijn, en dan vooral patiënten met PSP die minder goed scoren dan patiënten met PD en MSA. Vervolgens werd onderzocht in welke mate het akoestische onderzoek en de subjectieve waarnemingen van de NPB correleerden. Dit zou zich uiten in een positieve en significante relatie, wat betekent dat de NPB die deelnamen aan het luisterexperiment de prosodische kenmerken van patiënten met PD, PSP en MSA correct kunnen inschatten. Uit het akoestisch onderzoek kwam naar voor dat patiënten met PSP gemiddeld met een lagere toonhoogte spreken dan andere proefpersonen. Deze data kunnen enkel bevestigd worden voor mannen aangezien er geen vrouwelijke proefpersonen met PSP in het onderzoek geïncludeerd werden. Bovendien vertoonden de patiënten met PSP een meer monotoon spraakpatroon. Echter, er werden geen significante verschillen aangetoond voor deze beide kenmerken tussen de drie patiëntengroepen. Verder lieten de analyses met het programma Praat geen significante verschillen zien wat betreft dynamiek en leessnelheid van de proefpersonen, niettegenstaande er uit de cijfers van het akoestisch onderzoek een minimaal verschil kan gezien worden in speech rate tussen PD, PSP en MSA. Patiënten met PSP tonen een lagere leessnelheid, wat mogelijks verklaard kan worden door het gebruik van meer of langere spreekpauzes. Een mogelijke verklaring voor het ontbreken van de significante gegevens in dit onderzoek kan gezocht worden in het aantal proefpersonen. Aangezien maar twee patiënten met PSP in het onderzoek opgenomen waren, is het moeilijk de bekomen resultaten betekenisvol te vergelijking met een grotere groep van patiënten met PD. Daarenboven is elk subtype slechts met 1 patiënt vertegenwoordigd. Het subtype zou op zich een belangrijke invloed kunnen uitoefenen op de resultaten bij het vergelijken van PSP met PD. PSP-P bijvoorbeeld, zou meer gelijkenissen kunnen vertonen met PD dan RS. Echter, over dit onderscheid zijn in de literatuur geen specifieke gegevens gevonden. Wel zijn de algemene testresultaten van de mate waarin patiënten met PSP differentiëren van de andere patiëntengroepen in strijd met de resultaten gevonden in reeds uitgevoerd onderzoek. Onderzoek van Skodda et al. (2010) stelt 20

24 immers dat de algemene spraakkenmerken van PSP-patiënten gelijkenissen vertonen met PDpatiënten, maar dat de kenmerken bij de eerstgenoemden beduidend meer tot uiting komen op alle vlakken. Op gebied van prosodie bemerken Skodda et al. (2010) dat voornamelijk variatie in toonhoogte en spreeksnelheid significant verschilt. Patiënten met PSP zouden meer monotoon spreken en een aanzienlijk trager spreektempo aannemen. Deze kenmerken konden in dit onderzoek bevestigd worden, maar ze leveren niet het gewenste significante resultaat op. Ook patiënten met de diagnose van MSA-C ontbreken in dit onderzoek. Net zoals bij PSP-P, zouden patiënten met MSA-P meer gelijkenissen dan verschillen kunnen vertonen met PD dan patiënten met MSA-C, waardoor hier geen significante resultaten kunnen worden bereikt. Onderzoek in de toekomst met een groter patiëntenaantal en grotere vertegenwoordiging van alle subtypes zou hier meer uitsluitsel kunnen bieden.. Het subjectieve luisterexperiment van de NPB toont evenmin significante resultaten en kan dus de uitkomst van het akoestisch onderzoek bevestigen. De beoordelaars ervaren met andere woorden de verscheidenheid in melodische, dynamische en temporele aspecten tussen de verschillende patiëntengroepen als klein. Bij het bediscussiëren van deze gegevens is het belangrijk op te merken dat niet alle resultaten correleren met het akoestisch onderzoek. Dit verschijnsel is hoofdzakelijk te zien op vlak van melodische en dynamische aspecten van spraak. De NPB kunnen bijgevolg de toonhoogte, toonhoogtevariatie, luidheid en variatie in luidheid moeilijker beoordelen. De NPB van zowel module 1 als module 2 hadden tijdens het onderzoek ook duidelijk aangegeven toonhoogte en luidheid moeilijker te kunnen inschatten. Spreeksnelheid zou daarentegen eenvoudiger te beoordelen zijn. Een laatste opvallend gegeven is dat het oordeel van de PB omtrent de leessnelheid wel een significante differentiatie weergeeft tussen de drie patiëntengroepen. De oorzaak ligt hier bij de aanwezigheid van slurred spraak bij patiënten met PSP en de afwezigheid ervan bij patiënten met PD en MSA. Echter, bij het bestuderen van de soorten categorieën die de PB vooropstelden, kan de vraag worden gesteld in welke mate deze met elkaar overlappen. De definities van verhoogd, tachylalie en tachyartrie verschillen enigszins van elkaar, maar zijn daarentegen niet gemakkelijk van elkaar te onderscheiden. Dezelfde opmerking geldt voor de termen vertraagd en slurred. De vraag wat de specifieke definitie van slurred precies inhoudt en hoe ze zich van vertraagd onderscheidt is in dit onderzoek eerder onduidelijk. 21

25 Bovendien geven deze categorieën geen rangorde aan, zodat de uitkomsten moeilijk te vergelijken zijn met die van het akoestisch onderzoek. Het is daarom van groot belang bij verder onderzoek gebruik te maken van gestandaardiseerde categorieën die nauwkeurig zijn gedefinieerd en omlijnd en die daarenboven een duidelijke rangorde weergeven. CONCLUSIE Dit onderzoek toont aan dat er geen differentiatie is wat betreft prosodie tussen patiënten met PD, PSP en MSA. Deze gegevens worden bevestigd door een objectief akoestisch en subjectief perceptueel onderzoek met niet-professionele beoordelaars. Een mogelijke oorzaak kan gevonden worden in het beperkt aantal patiënten met PSP, alsook de geringe vertegenwoordiging van beide subtypes bij PSP en MSA. Het subjectief perceptueel onderzoek met professionele beoordelaars toont op zich significante resultaten voor leessnelheid, maar dit kan in vraag worden gesteld door het gebruik van de huidige categorieën. Deze studie indiceert uitvoeriger onderzoek om verder uitsluitsel te bieden omtrent prosodische kenmerken bij deze patiëntengroepen. Hierbij dienen meer patiënten te worden geïncludeerd, met namen meer patiënten met PSP-P, RS, MSA-P en MSA-C. Bovendien dient bij een perceptueel onderzoek een eenduidig beoordelingsformulier te worden gebruikt met duidelijke definities van de gebruikte termen en categorieën. Tot slot werd enkel de parameter prosodie onderzocht om een differentiatie aan te tonen tussen de drie doelgroepen. Verder onderzoek kan een uitbreiding van deze parameters omvatten. Het domein omtrent articulatie bijvoorbeeld zou meer significante verschillen kunnen laten zien. DANKWOORD Deze masterproef is mede tot stand gekomen door een heel aantal personen, bij deze zou ik graag een woord van dank uiten. Vooreerst gaat mijn dank uit naar mijn promotor Prof. Dr. P. Santens en copromotoren Dr. M. De Letter en Prof. Dr. P. Corthals. Hartelijk dank voor al uw constructieve aanmerkingen en uw geduld met mijn vorderingen. Ik apprecieer ten zeerste dat jullie mij steeds in de juiste richting hielpen. 22