Perceptuele versus instrumentele analyse van spraakverstaanbaarheid bij dysartriepatiënten. Véronique Rowies

Transcriptie

1 Faculteit Geneeskunde en Gezondheidswetenschappen Academiejaar Perceptuele versus instrumentele analyse van spraakverstaanbaarheid bij dysartriepatiënten Véronique Rowies Promotor: Prof. Dr. P. Santens Copromotor: Dr. M. De Letter, Prof. Dr. P. Corthals Scriptie voorgedragen tot het behalen van de graad van master in de logopedische en audiologische wetenschappen

2

3 Faculteit Geneeskunde en Gezondheidswetenschappen Academiejaar Perceptuele versus instrumentele analyse van spraakverstaanbaarheid bij dysartriepatiënten Véronique Rowies Promotor: Prof. Dr. P. Santens Copromotor: Dr. M. De Letter, Prof. Dr. P. Corthals Scriptie voorgedragen tot het behalen van de graad van master in de logopedische en audiologische wetenschappen

4 VOORWOORD Deze scriptie is het resultaat van een jaar werk. Het heeft ook de nodige tijd en inspanning gekost om alles op deze manier uit te werken. Hiervoor kon ik op de steun rekenen van heel wat mensen: Daarom wens ik in dit voorwoord mijn speciale dank te richten tot de promotoren Prof. P. Santens, Dr. M. De Letter en Prof. P. Corthals, die bij het begeleiden van deze scriptie nuttige aanvullingen, bedenkingen en verbeteringen aanbrachten die deze verhandeling maakten tot wat het nu is. Dank aan de afdeling Neurologie UZ Gent voor het ter beschikking stellen van de spraakstalen die gebruikt werden voor dit onderzoek, alsook aan Dr. De Letter en collega voor het classificeren en beoordelen van de stalen. Dit onderzoek zou ook niet mogelijk zijn geweest zonder de bereidwillige medewerking van alle luisteraars die met veel aandacht de spraakstalen beoordeelden, ook aan hen een welgemeende dank u wel. Verdere dank gaat uit naar mijn ouders, voor het soort steun dat liefhebbende ouders bieden, mijn vriend Daan De Witte, voor technische en andere ondersteuning, Mevr. Verraes, Elke, Daan, Benoît en Karen, voor het nalezen van de tekst, Miek, Pieter, Dries, Karen en Stefanie, die altijd klaar stonden voor eender welk probleem, mijn kotgenoten Katrin, Nele, Leen en Sibelijn, bij wie ik altijd langs kon gaan voor een ontspannende of opluchtende babbel. Speciale vermelding gaat uit naar Dorine en Leen, die zo vrij waren hun cursussen statistiek uit te lenen. Niet in het minst wens ik Jolien Dehens, die parallel onderzoek verrichtte naar prosodie bij dysartriepatiënten, te bedanken voor de zeer vlotte samenwerking bij de opzet en uitvoering van het luisterexperiment, voor alles wat er bij kwam kijken en nog zo veel meer. IV

5 ABSTRACT Purpose Through perceptual judgment and acoustic analysis of speech, we want to examine the differences in speech intelligibility between types of dysarthria, explore the relation between perceptual estimated speech intelligibility and acoustic measures of speech for each dysarthria type, delineate to what extent acoustic measures predict speech intelligibility for each dysarthria type, and determine which acoustic values may distinguish speech intelligibility level. Within each dysarthria type we distinguish male and female speakers as there are indications for differences across gender. Methodology In this study we used samples of 27 Dutch-speaking patients diagnosed with dysarthria reading the Dutch version of The North Wind and the Sun. Perceptual analysis was based on judgment of intelligibility on a five-point scale by 57 people without experience in assessing pathological speech in a listening task, and by two professionals in neurologic speechlanguage disorders in consensus. Acoustic analysis of variables determining fundamental frequency, intensity, second formant, articulation and speech rate was executed using Praat. Results Significant difference in average speech intelligibility is indicated between most dysarthria types. Ataxic dysarthria received the highest and mixed dysarthria the lowest mean intelligibility. Correlation analysis shows no single acoustic parameter to be related to overall speech intelligibility. Acoustic parameters related to speech intelligibility of a certain dysarthria type when distinguishing for type and gender are described. Multipele regression analysis shows the parameters that account for overall intelligibility, and for intelligibility of separate types and gender. Decision tree analysis shows that a combination of the interquartile range of the fundamental frequency and the interquartile range of the second formant can predict speech intelligibility on sentence level for 46%. The interquartile range of the intensity can predict 44% of speech intelligibility on word level. Findings Significant differences in average speech intelligibility between most dysarthria types indicate the importance of distinction in dysarthria type when assessing speech intelligibility. Hypotheses are formulated concerning highest and lowest intelligibility. Parameters that are related to or predict intelligibility are associated with the perceptual and acoustic findings in the scientific literature. Speech intelligibility can be predicted to a certain extent by acoustic values. Further research that obtains more dysarthric patients of every type will be necessary to define the acoustic parameters that determine speech intelligibility for separate dysarthria types. V

6 Doelstelling Door perceptuele beoordeling van spraak te vergelijken met akoestische analyse wil deze studie onderzoek verrichten naar spraakverstaanbaarheid bij dysartrie, meerbepaald naar het verschil tussen de types, naar de relatie tussen perceptuele beoordeling en akoestische metingen, naar akoestische parameters die per type als voorspeller ervan kunnen optreden en naar waarden die het niveau kunnen bepalen. Er wordt een onderscheid gemaakt tussen geslacht gezien de aanwijzingen in de literatuur omtrent genderverschillen bij akoestische metingen. Methodologie Voor deze studie werden opnames van 27 Nederlandstalige dysartriepatiënten die De Noordenwind en de Zon lazen gebruikt. Perceptuele analyse bestond uit beoordeling van de spraakverstaanbaarheid op een 5-puntenschaal door 57 luisteraars zonder ervaring met pathologische spraak via een luistertaak, en in consensus door twee experts in neurogene spraaken taalstoornissen. Akoestische analyse werd uitgevoerd in Praat voor variabelen van fundamentele frequentie, intensiteit, de 2 e formant, articulatie- en spreeksnelheid. Resultaten Het verschil tussen perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid van de types is in de meerderheid van de gevallen significant. Atactische dysartrie heeft de hoogste gemiddelde score en gemengde dysartrie de laagste. Er is geen akoestische parameter die met spraakverstaanbaarheid correleert ongeacht het dysartrietype. Per type worden wel een aantal akoestische parameters beschreven die correleren, ook wanneer binnen de types onderscheid gemaakt wordt tussen geslacht. Multipele regressieanalyse resulteert in akoestische parameters die spraakverstaanbaarheid verklaren zowel ongeacht het type als wanneer onderscheid gemaakt wordt tussen types en geslacht. Analyse d.m.v. een beslissingsboom toont aan dat spraakverstaanbaarheid op zinsniveau voor 46% voorspeld kan worden door een combinatie van de interkwartielrange van de fundamentele frequentie en van de 2 e formant, en voor 44% op woordniveau door de interkwartielrange van de intensiteit. Bevindingen De verschillen tussen types voor spraakverstaanbaarheid bevestigen het belang om types te onderscheiden bij onderzoek naar spraakverstaanbaarheid bij dysartrie. Er worden hypotheses geformuleerd rond de hoogste en laagste scores. Parameters die gerelateerd zijn aan of predictieve waarde bezitten m.b.t. spraakverstaanbaarheid worden vergeleken met perceptuele en akoestische bevindingen in de literatuur. Spraakverstaanbaarheid kan beperkt voorspeld worden door akoestische waarden. Verder onderzoek met een groter aantal proefpersonen dat tevens evenredig verdeeld is per type en geslacht, zal nodig zijn om de akoestische parameters te onderscheiden die voor elk dysartrietype de spraakverstaanbaarheid bepalen. VI

7 Inhoud Inleiding... 1 Classificatie van dysartrie... 2 Perceptuele analyse en spraakverstaanbaarheid... 8 Akoestische analyse en spraakverstaanbaarheid Methodologie Proefpersonen Procedure Instrumentarium Resultaten Gemiddelde perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid Correlaties tussen akoestische metingen en spraakverstaanbaarheidsscores Multipele regressieanalyse met spraakverstaanbaarheid als afhankelijke variabele Predictieve waarde van akoestische parameters voor spraakverstaanbaarheid Discussie Is er een verschil tussen dysartrietypes voor perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid? Welke akoestische parameters vertonen een verband met perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid? In welke mate is perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid per type afhankelijk van akoestische parameters? Welke waarden van parameters bezitten predictieve waarde m.b.t. spraakverstaanbaarheidsniveau? 37 Conclusie Bibliografie Appendices VII

8 1 Inleiding Motor speech disorders (MSD) maken 58% uit van de verworven communicatiestoornissen. De prevalentie van MSD bij neurologische aandoeningen is 25% bij patiënten met een lacunair infarct, 30% bij patiënten met een hersentrauma en vermoedelijk meer dan 60% bij Parkinsonpatiënten (PD) (Duffy, 2005). Bij amyotrofische laterale sclerose (ALS) treedt dysartrie vaak als eerste symptoom op (Tomik, & Guiloff, 2010). Dit prevalentiecijfer is op zich al een gewichtig argument om onderzoek naar MSD te rechtvaardigen. Spraakverstaanbaarheid wordt gedefinieerd als de mate waarin een gesproken uiting door de luisteraar begrepen wordt en hangt af van de integriteit van de akoestische componenten die articulatie, prosodie, fonatie en resonantie reflecteren; het is zodoende een eigenschap van de spreker (De Bodt, Huici, & Van De Heyning, 2002). Volgens de studie van De Bodt, et al. (2002) wordt spraakverstaanbaarheid het sterkst bepaald door articulatie (r=0,82), gevolgd door prosodie (r=0,55), stemkwaliteit (r=0,46) en nasaliteit (r=0,32). Spraakverstaanbaarheid wordt verder bepaald door linguïstische factoren zoals fonologische complexiteit, aantal syllabes en variatie van het aantal betekenisvolle eenheden in een frase (Yunusova, Weismer, R.D. Kent, & Rusche, 2005). Schattingen van spraakverstaanbaarheid (a.d.h.v. bijv. AIDS, SIT, NSVO, zie verder pg 8) worden gebruikt om de impact van de neurologische aandoening op het spraakmechanisme, de zogenaamde ernst van de dysartrie, te indexeren (Y.-J. Kim, R.D. Kent, & Weismer, 2011) (Bunton, R.D. Kent, & J.F. Kent, 2000). Spraakverstaanbaarheid wordt klinisch in verband gebracht met informatieoverdracht, articulatorische functie en fijnmotorische controle (Yorkston, 1992). Het onderzoek ernaar is dus van belang om de evolutie van de spraakstoornis en ook de impact van de stoornis op de levenskwaliteit in kaart te brengen. Gezien het belang van spraakverstaanbaarheid voor het sociaal functioneren van patiënten, zou verbeteren van de spraakverstaanbaarheid het primaire doel moeten zijn van elke logopedische interventie bij personen met een congenitale of verworven spraakstoornis (Yorkston, 1992).

9 2 Classificatie van dysartrie Volgens de classificatie van Darley, Aronson & Brown (1969) worden binnen dysartrie 6 types onderscheiden: slappe, spastische, atactische, hypokinetische, hyperkinetische en gemengde dysartrie. Later werd hieraan een 7 e type toegevoegd door Duffy (1996): Unilateral Upper Motor Neuron Dysarthria (UUMN). Deze classificatie is gebaseerd op 38 auditief-perceptuele distinctieve spraakkenmerken, waarbij een cluster van afwijkende perceptuele kenmerken een bepaald dysartrietype karakteriseren. In deze scriptie wordt dieper ingegaan op de kenmerken die invloed hebben op de spraakverstaanbaarheid van dysartriepatiënten, dit is één van de 38 auditief-perceptuele distinctieve kenmerken. Slappe (bulbaire) dysartrie Neuro-anatomisch: bulbaire dysartrie kan ontstaan door elk proces dat de motor units van craniale zenuwen aantast en moet begrepen worden vanuit paralyse of parese. Er wordt onderscheid gemaakt tussen bulbaire dysartrie ten gevolge van een hersenstamletsel en ten gevolge van aantasting van de motorische eindplaten, respectievelijk bulbaire en myogene dysartrie (Van Borsel, in press). Klinisch: subtypes zijn te bepalen naargelang de aangetaste craniale zenuw, spinale zenuw of combinatie van zenuwen. Zo leidt een letsel van de nervus trigeminus (V), facialis (VII) of hypoglossus (XII) tot gestoorde articulatie, terwijl door aantasting van de nervus vagus (X) problemen met de ademhaling, fonatie en resonatie kunnen optreden. Er zijn 3 clusters van afwijkende spraakdimensies: -fonatoire incompetentie: gevoileerde (breathy) stem, hoorbare inademing, korte zinnen -resonatoire incompetentie: hypernasaal, nasale emissie, korte zinnen -fonatoir-prosodische insufficiëntie: monotonie, monoluidheid, ruwe stemgeving Neurofysiologisch: de paralyse veroorzaakt spierzwakte en beperkte spiertonus (hypotonie), wat effect heeft op de snelheid, het bereik en de accuraatheid van spraakbewegingen. Hierbij kunnen zowel één als meerdere spiergroepen van het spraakmechanisme aangetast zijn. Het myogene type kenmerkt zich door abnormale spiervermoeidheid bij aangehouden innervatie, die zich herstelt na rust (Van Borsel, in press).

10 3 Etiologie: trauma (32%), neuropathie van craniale zenuwen (25%), degeneratieve aandoeningen (13%), spieraandoeningen (8%), myasthentia gravis (6%), tumor (5%), vasculaire aandoening (4%), infectie (2%) (Duffy, 2005). Spastische (pseudobulbaire) dysartrie Neuro-anatomisch: er is bilaterale schade aan de piramidale of extrapiramidale zenuwbanen. Klinisch: kenmerkend is hypertonie van de geïnnerveerde spieren bij bewuste beweging. (Dharmaperwira-Prins, 1998). Gewoonlijk is één enkele of meerdere componenten van de spraak aangetast. Clusters van afwijkende spraakdimensies: -prosodische overmaat: overmatige en gelijke klemtoon, trage spreeksnelheid (t.g.v. traagheid van de bewegingen en langere syllabes, dit is geassocieerd met klemtoon) -articulatorisch-resonatoire incompetentie: onnauwkeurige consonanten, vervormde klinkers en hypernasaliteit (t.g.v. verminderde range en kracht) -prosodische insufficiëntie: monotonie en -luidheid, verminderde klemtoon, korte zinnen (t.g.v. verminderde vocale variabiliteit) -fonatoire stenose: lage toonhoogte, ruwe en gespannen stemgeving, stembreuken, korte zinnen en lage spreeksnelheid Neurofysiologisch: kenmerkend zijn de trage bewegingen met gereduceerde kracht en bereik ten gevolge van de gecombineerde effecten van zwakte en excessieve spiertonus. In het acute stadium zijn verminderde spiertonus en zwakte pertinent. In een later stadium evolueren deze tot verhoogde tonus en spasticiteit. Schade aan het piramidaal systeem gaat gepaard met geheel of gedeeltelijk verlies van fijne motoriek. Bij bilateraal aangetaste extrapiramidale banen kan er onvoldoende inhibitie zijn, wat leidt tot overactiviteit, verhoogde spiertonus, spasticiteit en hyperactieve reflexen. Etiologie: een degeneratieve (40%) of vasculaire aandoeningen (29%), trauma (10%), demyelinisatieziektes (4%), tumor (3%) (Duffy, 2005). Atactische dysartrie Neuro-anatomsich: deze dysartrie wordt veroorzaakt door schade ter hoogte van het cerebellair controlecircuit. Klinisch: alle componenten van spraak kunnen aangetast zijn, maar vooral articulatie en prosodie zijn gestoord.

11 4 Clusters van afwijkende spraakdimensies: -articulatorische inaccuraatheid: onnauwkeurige consonanten, onregelmatig onnauwkeurige articulatie, klinkerdistorsie (inaccurate richting en dysrythmie bij herhaalde bewegingen) -prosodische overmaat: overmatige en gelijke beklemtoning, verlengde fonemen, verlengde intervallen en trage spreeksnelheid (door traagheid van de beweging en/of scanning) -fonatoir-prosodische insufficiëntie: ruwheid, monotonie, en -luidheid (t.g.v. hypotonie) Neurofysiologisch: het gebrek aan coördinatie en afname van de spiertonus resulteren in traagheid en onnauwkeurigheid in kracht, bereik, timing en richting van spraakbewegingen. Etiologie: een degeneratieve aandoening (35%), demyelinisatie (17%), vasculair (13%), toxische of metabole aandoeningen (5%), trauma (5%), inflammatoire aandoeningen (4%), tumor (3%), ongedetermindeerd (15%) (Duffy, 2005). Hypokinetische dysartrie Neuro-anatomisch: hypokinetische dysartrie is gerelateerd aan pathologie van de basale ganglia. Klinisch: alle componenten van spraak kunnen aangetast zijn, maar stem, articulatie en prosodie zijn doorgaans het meest getroffen. Clusters van afwijkende spraakdimensies: -prosodische insufficiëntie: monotonie en -luidheid, gereduceerde beklemtoning, korte frasen, variabele snelheid, korte rushes van spraak en onnauwkeurige consonanten Neurofysiologsich: de stoornis wordt bepaald door de effecten van rigiditeit, verminderde kracht en bereik van bewegingen, waarbij individuele bewegingen traag zijn, maar repetitieve snel t.g.v. een verminderd bereik van alle spiergroepen. Etiologie: degeneratieve aandoeningen (78%, voornamelijk Parkinson en parkinsonismes), vasculaire (9%), ongedetermindeerde (4%), metabole of toxische aandoeningen (2%), trauma (1%) (Duffy, 2005). Hyperkinetische dysartrie Neuro-anatomisch: ook deze dysartrie is geassocieerd aan aandoeningen van de basale ganglia. Klinisch: de stoornis kan manifest zijn in alle spraakcomponenten, maar heeft voornamelijk effect op prosodie. Clusters van afwijkende spraakdimensies: -plotse, geforceerde onvrijwillige in- of uitademing -fonatoire stenose: ruwe stemkwaliteit, excessieve variaties in luidheid, gespannen stem

12 5 -resonatoire incompetentie: hypernasaliteit, onnauwkeurige consonanten -articulatorisch-resonatoire incompetentie: onnauwkeurige consonanten, vervormde vocalen, hypernasaliteit -prosodische overmaat: verlengde intervallen, ongepaste stiltes, verlengde fonemen, overmatige of gelijke klemtoon -prosodische insufficiëntie: monotonie en -luidheid, gereduceerde beklemtoning, korte frasen en vaak ook variabele snelheid Neurofysiologisch: de vrijwillige spraakbewegingen worden onderbroken door abnormale ritmische of onregelmatige, snelle of trage, onvrijwillige bewegingen. Afhankelijk van het soort onvrijwillige bewegingen zijn subtypes te onderscheiden. Mogelijke bewegingen zijn chorea, dystonie, athetose, spasmodische torticollis, palatofaryngolaryngale myoclonus, actiemyoclonus, essentiële stemtremor (deze wordt vaak eerder als stemstoornis dan dysartrie gediagnosticeerd) en spasmodische dysfonie (adductor, abductor of gemengd). Etiologie: hyperkinetische dysartrie kan veroorzaakt worden door ieder proces dat de basale ganglia, delen van het cerebellair controlecircuit of indirecte activatie aantast. Vaak is de etiologie onbekend (67%), in andere gevallen is er een toxische of metabole oorzaak (12%), een degeneratieve aandoening (9%), multipele aandoening (3%), infectie (1%), trauma (1%), vasculaire aandoening (1%) of andere (6%) (Duffy, 2005). Gemengde dysartrie Neuro-anatomisch: aangezien neurologische aandoeningen niet enkel binnen neurologische grenzen optreden, ontstaat gemengde dysartrie wanneer twee of meer componenten van het spraakmotorisch systeem zijn aangetast. Klinisch: de term omvat een heterogene groep van spraakstoornissen en neurologische aandoeningen. Etiologie: een degeneratieve (66%) of vasculaire aandoening (11%), trauma (5%), multipele oorzaken (5%), demyelinisatie (4%), tumor (4%), ongedetermineerd (3%), toxische of metabole (1%) en inflammatoire aandoeningen (1%). Binnen gemengde dysartrie worden 29 types onderscheiden, waarvan de volgende opsomming de voornaamste zijn: -gemengd bulbair-spastische dysartrie (42%): moeizame, trage spraak in korte frasen met intervallen tussen woorden en frasen, onvolledig articulatorisch contact, hypernasaliteit,

13 6 gespannen en krakende stemkwaliteit, monotonie en -luidheid. Alle componenten van spraak zijn aangetast, maar de graad van beperking is niet voor iedere component gelijk. Deze vorm komt voornamelijk bij ALS-patiënten voor. -gemengd atactisch-spastische dysartrie (23%): associatie met vasculaire aandoeningen, demyelinisatie, degeneratieve aandoeningen en inflammatoire etiologie. -hypokinetisch-spastische dysartrie (7%): Progressieve supranucleaire verlamming (PSP) en ongedefinieerde degeneratieve aandoeningen van het centraal zenuwstelsel. -gemengd atactisch-bulbaire-spastische dysartrie (6%): ook hier lijdt een meerderheid van de patiënten aan ALS. -gemengd hyper-hypokinetische dysartrie (3%): voornamelijk bij Parkinsonpatiënten, vermoedelijk door on-off-bijwerking van de medicatie (Duffy, 2005). UUMN dysartrie Neuro-anatomisch: unilaterale schade aan de upper motor neuronbanen, die impulsen aan craniale en spinale zenuwen overbrengen, veroorzaakt UUMN dysartrie. Klinisch: de stoornis komt doorgaans tot expressie in articulatie (vnl. onnauwkeurige consonanten), fonatie (vnl. ruwe stem) en prosodie (trage spreeksnelheid). Neurofysiologisch: de stoornis wordt gekenmerkt door zwakte, maar spasticiteit en/of gebrek aan coördinatie zijn ook beschreven waardoor sommige patiënten perceptuele spraakkenmerken vertonen die atactisch of spastisch van aard zijn. De dysartrie is gewoonlijk mild en er is een zeker herstel te verwachten, maar in bepaalde gevallen kan de dysartrie ook ernstig en/of chronisch zijn. Wanneer er sprake is van bijkomende taal- en andere cognitieve stoornissen, is het niet onwaarschijnlijk dat deze een grotere impact hebben op de communicatie dan de dysartrie zelf. Etiologie: ieder proces dat de upper motor neuronen beschadigt, kan UUMN veroorzaken: vasculaire aandoeningen (90%), trauma (4%), tumor (4%), multipele (1%) of andere aandoeningen (1%) waarbij de laesie in 95% van de gevallen supratentorieel is gelokaliseerd en zowel in linker- als rechterhemisfeer kan voorkomen (Duffy, 2005).

14 7 Tabel 1: Overzicht van de neuranatomische, neurofysiologische en klinische kenmerken van de dysartrietypes met prevalentie binnen Motor Speech Disorders in de Mayo Clinic, en (Duffy, 2005) Type dysartrie Neuro-anatomisch Neurofysiologisch Klinisch Prevalentie Bulbair Lower motor neuron: Zwakte -fonatoire 9,1% motorische kern incompetentie -resonatoire incompetentie -fonatoirprosodische insufficiëntie Spastisch Myogeen Lower motor neuron: motorische eindplaten Bilateraal upper motor neuron Zwakte bij aanhoudende of herhaalde beweging Spasticiteit Atactisch Cerebellum Coördinatieproblematiek Hypokinetisch Basale ganglia Rigiditeit, gereduceerd bewegingsbereik Hyperkinetisch Basale ganglia UUMN Gemengd Unilateraal upper motor neuron Meerdere van bovenstaande Onvrijwillige bewegingen Zwakheid, spasticiteit, coördinatieproblematiek Meerdere van bovenstaande resonantie, articulatie -prosodische overmaat -articulatorischresonatoire incompetentie -prosodische insufficiëntie -fonatoire stenose vooral articulatie en prosodie stem, articulatie en prosodie voornamelijk effect op prosodie articulatie, fonatie en prosodie heterogene groep van spraakstoornissen en neurologische aandoeningen 8,2% 10,8% 8,2% 21,6% 8,5% (waarschijnlijk onderschatting) 29,1%

15 8 Perceptuele analyse en spraakverstaanbaarheid Perceptuele analyse is primair gebaseerd op de auditief-perceptuele kenmerken van spraak en geldt als de gouden standaard voor het maken van differentiaaldiagnose, ernstoordeel, beslissingen voor behandeling en het beoordelen van functionele veranderingen. De nadelen die eraan verbonden zijn, betreffen lage interbeoordelaarsbetrouwbaarheid, de resultaten zijn moeilijk kwantificeerbaar en er kunnen geen hypotheses getest worden i.v.m. pathofysiologie. Maar aangezien het perceptueel oordeel altijd de aanzet is voor verder onderzoek -iemand oordeelt dat de spraak afwijkend is en dat verder onderzoek genoodzaakt is- blijft dit een unieke en onvervangbare methode. Het perceptueel spraakverstaanbaarheidsonderzoek kan zich richten op foneem-, woord- of zinsniveau of op niveau van spontane spraak. De methodes kunnen algemeen opgedeeld worden in schaalmethodes (bijv. direct magnitude estimation, visueel-analoogschaal ) en identificatiemethodes (bijv. transcriptie, meerkeuze ). Er bestaat echter geen consensus over de meest geschikte methode (Barreto & Ortiz, 2008). Er werden een aantal gestandaardiseerde onderzoeken ontwikkeld waarvan de volgende een belangrijke plaats innemen binnen de wetenschappelijke en klinische onderzoeken (Duffy, 2005): -Assessment of Intelligibility in Dysarthric Speakers (AIDS) (Yorkston & Beukelman, 1981) meet spraakverstaanbaarheid op woord- en zinsniveau a.d.h.v. meerkeuze of transcriptie en maakt een schatting van de communicatieve efficiëntie door het aantal verstaanbare woorden per minuut op zinsniveau te berekenen. -Sentence Intelligibility Test (SIT) (Yorkston & Beukelman, 1996) is een nieuwe versie van de AIDS met verbeterde stimulusselectie, automatische en snellere scoring en opslag van data. -Frenchay Dysarthria Assessment (FDA) (Enderby, 1980) beoordeelt de spraakverstaanbaarheid op woord-, zins- en conversatieniveau d.m.v. een 5-puntenschaal. -Multiple Word Intelligibility Test (MWIT) (Kent, et al., 1989) scoort het percentage verstaanbaar beoordeelde woorden. De stimuli en antwoordmogelijkheden laten toe 19 fonetische contrasten te onderzoeken. Er bestaat ook een versie met meerkeuze. -Nederlands Spraakverstaanbaarheidsonderzoek (NSVO) (De Bodt, et al., 2006) is een gestandaardiseerd Nederlandstalig onderzoeksinstrument dat spraakverstaanbaarheid meet op foneemniveau. Het resultaat vormt een spraakverstaanbaarheidspercentage en biedt de

16 9 mogelijkheid tot een kwalitatieve analyse, die belangrijke aanwijzingen voor therapie oplevert. Er bestaat ook een aanvulling van het onderzoek op zinsniveau (NSVO-Z) (Martens, et al., 2010). Ook zijn zelfbeoordelingschalen (Hartelius, Elmberg, Holm, Lövberg, & Nikolaidis, 2008) ontwikkeld zoals: -Living with Neurologically Based Speech Difficulties (Vårdal Institute): deze vragenlijst probeert in kaart te brengen hoe het individu zichzelf en zijn spraakproblemen ervaart en hoe hij zich aanpast. Het is ontworpen om de essentie van individuele problemen te vatten zonder al te veel uitbreiding. -Communication Profile for Speakers with Motor Speech Disorders (Yorkston & Bombardier, 1992): deze vragenlijst bestaat uit 100 statements betreffende de karakteristieken van de stoornis, moeilijke situaties, gebruikte compensatiestrategieën en reacties van anderen. De patiënt scoort de statements op een 5-puntenschaal. -Situation Intelligibility Survey (Berry & Sanders, 1983): een protocol waarin 25 situaties beschreven staan die gescoord worden door de patiënt en/of zijn naaste omgeving naargelang hoe vaak de patiënt moeilijkheden ondervindt of moeilijk verstaanbaar is in een situatie. Ieder dysartrietype gaat gepaard met een zekere graad van verminderde spraakverstaanbaarheid (Hustad, 2006), maar per type kan een cluster van kenmerken worden bepaald die een belangrijke rol spelen in de spraakverstaanbaarheid. In wat volgt, wordt per type een overzicht gegeven van in de literatuur gerapporteerde perceptuele kenmerken die een invloed hebben op de spraakverstaanbaarheid. Bulbaire dysartrie Spraakverstaanbaarheid zal bij aantasting van bilaterale craniale of perifere zenuwen of wanneer multipele zenuwen aangetast zijn meer getroffen zijn dan bij unilaterale aantasting (Duffy, 2005). -Nervus (n.) trigeminus: unilaterale schade aan de motorische takken heeft geen perceptueel effect op spraak. Bilaterale schade heeft echter een belangrijk effect op de articulatie door een gebrek aan precisie of moeilijkheden bij de productie van bilabialen, labiodentalen, linguodentalen, linguo-alveolairen en moeilijkheden bij lip- en tongverplaatsingen bij de productie van klinkers, liquida en halfvocalen. Bilaterale schade aan sensorische takken veroorzaakt onnauwkeurige articulatie t.g.v. beperkte sensorische input (dit is per definitie geen dysartrie).

17 10 -N. facialis: unilaterale schade veroorzaakt verminderde precisie waardoor distorsie van bilabialen en labiodentalen optreedt. Bij bilaterale schade zal distorsie of onmogelijke productie van bilabialen en labiodentalen en affricatie van stops de spraakverstaanbaarheid reduceren. -N. vagus: unilaterale schade boven de ramus pharyngealis heeft geen effect of milde tot matige hypernasaliteit en nasale emissie bij consonanten die verhoogde intraorale druk vereisen. Bilaterale schade veroorzaakt ernstige hypernasaliteit en nasale emissie. Bij een letsel onder de ramus pharyngealis (inclusief n. laryngeus recurrens en superior) zal unilaterale schade een gevoileerde stemgeving of afonie, heesheid, gereduceerde luidheid, diplofonie, toonhoogtereductie en stembreuken teweegbrengen. Bilaterale schade veroorzaakt dezelfde symptomen maar ernstiger. Een unilaterale laesie van de n. laryngeus superior veroorzaakt milde heesheid en onvermogen tot toonhoogtevariaties. Bij bilaterale schade zal milde tot matige gevoileerde stemgeving, verminderde luidheid en moeilijkheden om de toonhoogte te variëren optreden. Een unilaterale laesie van de n. laryngeus recurrens veroorzaakt heesheid, verminderde luidheid, diplofonie en stembreuken. Bilaterale schade veroorzaakt inspiratoire stridor. -N. hypoglossus: er treedt voornamelijk onnauwkeurige articulatie van linguale fonemen op. Bij unilaterale schade zal de articulatie licht gestoord zijn door distorsies, deze hebben echter weinig impact op de spraakverstaanbaarheid. Bij bilaterale schade zijn er moeilijkheden bij klanken die elevatie van de tongpunt of rug vereisen. -Myogene type: door het langzame spreektempo en het inzicht van de patiënten in de stoornis is er gewoonlijk geen sprake van slechte spraakverstaanbaarheid. De groep is heterogeen vanwege de verschillende afzonderlijke zenuwen die getroffen kunnen zijn (Dharmaperwira-Prins, 1998). Pseudobulbaire dysartrie Het frequent optreden van aantastingen aan zowel het laryngale, velofaryngale als articulatorische systeem, met aantasting van alle componenten van spraak als gevolg, kunnen verklaren waarom spraakverstaanbaarheid bij deze dysartrie zo regelmatig aangetast is (Duffy, 2005). Roy, Leeper, Blomberg, & Cameron (2001) beschrijven in een gevalsstudie verminderde spraakverstaanbaarheid t.g.v. verminderde fonetische contrasten van de laryngale functie (stemhebbend- stemloos, glottaal-null), fouten tegen de articulatieplaats van linguale fricatieven

18 11 (alveolaire en palatale fricatieven) en gestoorde velofaryngeale functie (contrast tussen stop en nasaal), onderzocht m.b.v. MWIT (Kent, et al., 1989). Atactische dysartrie In een studie van R.D. Kent, J.F. Kent, Rosenbek, Vorperian, & Weismer (1997) was de meest voorkomende fout, die aberratie van de spraakverstaanbaarheid tot gevolg had, een gestoorde laryngale functie (eventueel in relatie tot supraglottale articulatie): fouten tegen stemcontrast voor de initiale syllabe (bijv. bad-pad) en initiale /h/ (bijv. hat-at). R.D. Kent, J.F. Kent, Duffy, Thomas, Weisemer, & Stuntebeck (2000) vonden een sterke correlatie tussen het oordeel van spraakverstaanbaarheid en de prosodische stoornis (r=0,89), een causaal verband kon echter niet aangetoond worden. Hypokinetische dysartrie Verminderde spraakverstaanbaarheid bij hypokinetische dysartrie is het gevolg van een verminderd contrast tussen syllabes (een vorm van dysprosodie), zeker wanneer de articulatorische precisie is aangetast (Bunton, et al., 2000). Spraakverstaanbaarheid is frequent aangetast bij deze patiënten: van de 75% patiënten die een spraakverstaanbaarheidsonderzoek ondergingen, werd 77% gediagnosticeerd met een gestoorde spraakverstaanbaarheid. Fouten worden meestal gemaakt tegen 'wijze' voornamelijk bij stops, fricatieven en affricatieven, waarschijnlijk door een onvolledig articulatorisch contact (Duffy, 2005). Hyperkinetische dysartrie Spraakverstaanbaarheid is bij hyperkinetische dysartrie relatief gezien weinig gestoord. Inconsistente foneem- en woordproductie en intermittente stemproblemen, beiden een gevolg van athetose, zorgen echter voor minder vertrouwen bij luisteraars in wat ze verstaan hebben, waardoor de geschatte spraakverstaanbaarheid lager is dan de score die via transcriptie wordt bekomen. Gezien de impact van de onvrijwillige bewegingen op sociaal-emotioneel vlak, is spraakverstaanbaarheid voor deze dysartrie geen accurate maat voor beperking (Hustad, 2006). Gemengde dysartrie Spraakverstaanbaarheid is bij een meerderheid van deze patiënten gereduceerd.

19 12 Dysartrie ten gevolge van ALS: soms is dysartrie een eerste symptoom van de aandoening, dit zorgt bij veel patiënten voor gereduceerde spraakverstaanbaarheid. Er is meestal sprake van bulbaire en/of spastische componenten. De clusters van afwijkende spraak komen overeen met die van spastische en bulbaire dysartrie waaraan verlengde intervallen, verlengde fonemen en ongepaste stiltes worden toegevoegd. Er worden fouten tegen wijze (stop versus fricatief) gemaakt. De meest gestoorde kenmerken bij verminderde spraakverstaanbaarheid zijn het nasaalorale stemcontrast, tonghoogte voor klinkers en productie van finale consonanten. Ten gevolge van multiple sclerose (MS): atactische en spastische dysartrie (of een combinatie ervan) zijn meest voorkomend, maar er mag aangenomen worden dat ieder type dysartrie of iedere combinatie ervan kan voorkomen. De kenmerken van afwijkende spraak zijn: gestoorde luidheidscontrole, ruwheid, afwijkende articulatie, verstoorde beklemtoning, gestoorde toonhoogtecontrole, hypernasaliteit, ongepaste toonhoogte, wilde lucht en plotse articulatorische onnauwkeurigheid. Als gevolg van Friedreich s Ataxie (FA) kunnen ruwheid, wilde lucht, gespannen stemgeving, hoorbare inspiratie, monotonie, stembreuken, fluctuerende toonhoogte, ongepast toonhoogteniveau, monoluidheid, excessieve variaties in luidheid, hypernasaliteit, onnauwkeurige consonanten, vervormde vocalen, verlengde fonemen, abnormale snelheid, onregelmatig onnauwkeurige consonanten, overmatige en gelijke klemtoon, ongepaste stiltes, verlengde intervallen en trage snelheid voorkomen. PSP wordt gekenmerkt door hypokinetische, spastische en/of atactische kenmerken of een combinatie ervan. Monotonie, heesheid, nasale emissie, overmatige en gelijke beklemtoning, hypernasaliteit, onnauwkeurige articulatie en trage snelheid zijn kenmerkend. Ziekte van Wilson: kenmerken zijn gereduceerde klemtoon, trage spreeksnelheid, overmatige of gelijke klemtoon, lage toonhoogte, onregelmatige onnauwkeurige consonanten, hypernasaliteit, ongepaste stiltes, verlengde fonemen, verlengde intervallen, gespannen stem en korte frasen. Vaak is er een combinatie van hypokinetische, atactische en spastische dysartrie (Duffy, 2005). UUMN dysartrie Bij UUMN dysartrie is het meest prominente spraakkenmerk de onnauwkeurige consonanten, daarnaast zijn er onregelmatige articulatorische onnauwkeurigheden en meestal is de spreeksnelheid traag (R. D. Kent, Duffy, Slama, J. F. Kent, & Clift, 2001). Ook de laryngale functie kan aangetast zijn.

20 13 Een overzicht van de perceptuele kenmerken die per type de spraakverstaanbaarheid bepalen, wordt in tabel 2 weergegeven. Tabel 2: Overzicht van de perceptuele kenmerken die per type de spraakverstaanbaarheid bepalen Type dysartrie Spraakverstaanbaarheid verstoord Bulbair n. V: articulatie n. VII: distorsie van bilabialen en labiodentalen n. X: hypernasaliteit/ gestoorde fonatie n. XII: onnauwkeurige articulatie van linguale fonemen Myogeen Gewoonlijk goede compensatie Spastisch T.g.v. aantasting van zowel laryngale, velofaryngale als articulatorische functie Atactisch T.g.v. laryngale dysfunctie, relatie met prosodie Hypokinetisch T.g.v. de combinatie van verminderd syllabecontrast en articulatorische onnauwkeurigheid Hyperkinetisch T.g.v. inconsistente foneem- en woordproductie en intermittente stemproblemen UUMN T.g.v. onnauwkeurige consonanten Gemengd Afhankelijk van de componenten Uit onderzoek blijkt echter dat differentiaaldiagnose louter op basis van perceptuele analyse weinig accuraat is en dat voornamelijk de klinische context helpt om tot een diagnose te komen (Fonville, Van der Worp, Maat, Aldenhoven, Algra, et al., 2008) (Van de Graaff, Kuiper, Zwinderman, Van Warrenburg, Poels, et al., 2009). Akoestische analyse en spraakverstaanbaarheid Sinds 1969 zijn de mogelijkheden op vlak van instrumentele analyse sterk uitgebreid en klinisch toepasbaar geworden. Recent wordt in de literatuur de nadruk gelegd op de aanvullende waarde die akoestische metingen kunnen bieden indien deze naast de perceptuele analyse gebruikt

21 14 worden (R.D. Kent, Weismer, J.F. Kent, Vorperian, & Duffy, 1999). Akoestische metingen bieden objectieve en kwantitatieve informatie, kunnen de subsystemen van spraak ontleden en de effecten van therapie voor iedere component van de spraak opsporen (Roy, et al., 2001). Er wordt in de praktijk echter nog te weinig gebruik gemaakt van deze instrumentele methodes. Een reden hiervoor kan enerzijds het gebrek aan standaarden, normatieve data en richtlijnen voor afname en interpretatie zijn. Er wordt bijv. opgemerkt dat bij vrouwen, die kortere stembanden hebben, hogere waarden voor de 2e formant worden gemeten (R.D. Kent, J.F. Kent, Weismer, Martin, Sufit, et al., 1989). Anderzijds kan onvoldoende kennis en bewijs van de bijdrage die deze methodes leveren (R.D. Kent & Y.-J. Kim, 2003) een reden zijn om geen instrumentele analyse uit te voere. Voor een akoestische meting heeft men volgende componenten nodig (Kent, et al., 1999): -een condensatormicrofoon, bij voorkeur een headworn microfoon -een DAT-recorder met 44,1 khz sampling rate en 16 of 32-bit conversie -een spraakanalysesysteem waarbij tijds- en frequentiedomeinanalyses mogelijk zijn bijv.: Praat (Boersma & Weeninck), Computerized Speech Laboratory (CSL, Kay Elemetrics Corp.), Dr. Speech (Tiger-electronics), Multi-Dimensional Voice Program (MDVP) (Van Borsel, 2008). -luidsprekers van hoge kwaliteit -eventueel een groot scherm om meerdere vensters te visualiseren -een stille omgeving (absoluut noodzakelijk) Analoog aan perceptuele dimensies kan het resultaat van één akoestische meting voor verschillende types gelden (bijv. de helling van de 2 e formant), maar een combinatie met andere metingen kan een uniek kenmerk worden van één bepaald type (Y.-J. Kim, et al., 2011). Identificatie van de akoestische eigenschappen die bepalend zijn voor het onderscheid tussen types en subtypes van dysartrie kunnen een grote bijdrage leveren voor de classificatie van dysartie (R.D. Kent, et al., 1999). In wat volgt wordt per type een opsomming gemaakt van de akoestische parameters die in de literatuur in verband gebracht worden met spraakverstaanbaarheid. Een overzicht is te vinden in tabel 3.

22 15 Bulbaire dysartrie Fonatie: er werd meer intersprekersvariabiliteit opgemeten in de Voice Onset Time (VOT) dan bij spastische en hypokinetische dysartrie (R.D. Kent, et al., 2003). Articulatie: de hellingsgraad van de 2 e formant (F2) is afgevlakt (Y.-J. Kim, Weismer, R.D. Kent, & Duffy, 2009), de akoestische klinkerruimte (VSA) is gereduceerd en er is een verminderd verschil tussen de eerste momenten van /s/ en /ʃ/ (Chen & Stevens, 2001). De articulatiesnelheid is volgens een onderzoek van Y.-J. Kim, et al. (2011) traag, in tegenstelling tot een studie van Nishio & Niimi (2001) waar geen abnormale articulatiesnelheden gerapporteerd worden. Myogene dysartrie: in de literatuur m.b.t. akoestische analyses wordt geen onderscheid gemaakt binnen bulbaire dysartrie. Pseudobulbaire dysartrie Fonatie: er worden langere VOT gemeten in ongeaspireerde explosieven bij Mandarijnsprekende patiënten met hersenverlamming (Liu, Tseng, & Tsao, 2000). In een review van R.D. Kent, et al. (2003) daarentegen wordt melding gemaakt van studies die kortere VOT opmeten bij spastische dysartrie. Articulatie: in de literatuur wordt vermeld dat de helling van de 2 e formant (F2) afgevlakt is (Roy, et al. 2001), deze parameter wijst op een relatieve traagheid in de beweging die tot configuratie van het aanzetstuk leidt (Kim, et al., 2009). Ook een hogere variabiliteit van de 1 e formant (vf1), een gereduceerde akoestische klinkerruimte (VSA), een kleinere gemiddelde afstand en een hoge graad van overlap tussen de klinkers (H. Kim, Hasegawa-Johnson, & Perlman, 2011), een tragere articulatiesnelheid (Y.-J. Kim, et al., 2011), langere vocaalkernen (Y.-J. Kim, et al., 2009) en een verminderd verschil tussen de eerste momenten van /s/ en /ʃ/ (Chen & Stevens, 2001) worden vermeld. Liu, et al., (2000) melden dat voornamelijk het contrast tussen geaspireerde en ongeaspireerde explosieve consonanten de algemene spraakverstaanbaarheid bepaalt, samen met het contrast tussen fricatief en affricatief en tussen voor- en achterklinker verklaren deze 99% van de spraakverstaanbaarheid. De kleinere range van de 1 e formant (F1) wijst op een restrictie van de tongbeweging in de verticale richting.

23 16 Atactische dysartrie Fonatie: een ongewoon grote range van fundamentele frequentie (Y.-J. Kim, et al., 2011) en grote variabiliteit in VOT (R.D. Kent & Y.-J. Kim, 2003). Onverstaanbare episodes bevatten minder stemenergie (R.D. Kent, et al., 1997). Articulatie: een afgevlakte F2-helling (Y.-J. Kim, et al., 2011), een verminderd verschil tussen de eerste momenten van /s/ en /ʃ/ (Chen & Stevens, 2001), trage diadochokinese (alternating motion rate (AMR) voorspelt 60% van de spraakverstaanbaarheid) (R.D. Kent, et al., 2000) t.g.v. een groter hiaat bij herhaling (Ozawa, Shiromoto, Ishizaki, & Watmori, 2001), trage articulatiesnelheid (R.D. Kent, et al., 2000), een gereduceerde akoestische klinkerruimte (VSA) en langere vocale kernen (Y.-J. Kim, et al., 2009) worden beschreven. Onverstaanbare episodes bevatten minder variatie van F1 en F2 voor klinkersegmenten en vage kenmerken van consonanten (R.D. Kent, et al., 1997). Prosodie: Y.-J. Kim, et al. (2011) beschrijft een trage spreeksnelheid en tendens naar gelijke syllabeduur. Hypokinetische dysartrie Fonatie: een kleiner bereik van de fundamentele frequentie (F0) (Bunton, R.D. Kent, J.F. Kent, & Duffy, 2001), relatief hoge gemiddelde F0 en verminderde F0-variabiliteit (Y.-J. Kim, et al., 2011). Articulatie: de F2-helling is afgevlakt, een verminderde F 2i /F 2u ratio t.g.v. verminderde articulatorische bewegingen (Sapir, Ramig, Spielman, & Fox, 2010), verminderde F2 pieken (Y.- J. Kim, et al., 2011), gereduceerde akoestische klinkerruimte (VSA) en een verminderd verschil tussen de eerste momenten van /s/ en /ʃ/ (Chen & Stevens, 2001). Prosodie: Y.-J. Kim, et al. (2011) beschrijft normale of sneller dan normale spreeksnelheid. Hyperkinetische dysartrie Articulatie: een afwijkende helling van F2, trage articulatiesnelheid (Y.-J. Kim, et al., 2011), gereduceerde akoestische klinkerruimte (VSA) en een verminderd verschil in de eerste momenten van /s/ en /ʃ/ wordt vastgesteld (Chen & Stevens, 2001). Gemengde dysartrie Gemengde dysartrie t.g.v. ALS: Fonatie: een grotere variabiliteit van VOT voor stops (R.D. Kent & Y.-J. Kim, 2003).

24 17 Articulatie: F2 helling daalt bij verminderde spraakverstaanbaarheid en is gecorreleerd aan spraakverstaanbaarheid (R.D. Kent, et al., 1989), de klinkerruimte is gereduceerd en de klank /ʃ/ vertoont een langer tijdsverloop (Tjaden & Turner, 1997). Prosodie: Weismer, Jeng, Laures, R.D. Kent, & J.F. Kent (2001) beschrijven een trage spreeksnelheid. Gemengde dysartrie t.g.v. FA: Fonatie: abnormale variatie van F0 en intensiteit bij verlengde fonatie van een klinker. Articulatie: langere woordduur. Prosodie: een trage spreeksnelheid (Duffy, 2005). UUMN dysartrie Fonatie: verhoogde variatie van F0 (Duffy, 2005). Articulatie: een afwijkende helling van F2, trage spreeksnelheid (Duffy, 2005), gereduceerde akoestische klinkerruimte (VSA) en een verminderd verschil tussen de eerste momenten van /s/ en /ʃ/ worden vastgesteld (Chen & Stevens, 2001). De literatuur rond akoestische parameters van spraakverstaanbaarheid bevat echter weinig onderzoek waarbij àlle dysartrietypes worden bestudeerd om de akoestische parameters te kunnen identificeren die bijdragen tot het onderscheid tussen types en subtypes van dysartrie. De onderzoeken bevatten doorgaans een kleine studiegroep en er wordt slechts in een beperkt aantal onderzoeken een onderscheid gemaakt tussen mannelijke en vrouwelijke sprekers. Deze studie onderzoekt: 1) het verschil tussen dysartrietypes voor perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid, 2) welke akoestische parameters een verband met perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid vertonen per type, 3) in welke mate akoestische parameters perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid per type bepalen en 4) of bepaalde waarden van akoestische parameters predictieve waarde bezitten voor het spraakverstaanbaarheidsniveau. Hierbij wordt een onderscheid gemaakt tussen mannelijke en vrouwelijke sprekers en onderscheiden we myogene dysartrie als subtype van bulbaire dysartrie omdat deze op klinisch vlak belangrijke verschillen vertonen.

25 Tabel 3: Overzicht van de akoestische parameters die spraakverstaanbaarheid bepalen per type. Articulatie Bulbair Spastisch Atactisch Hypokinetisch Hyperkinetisch Gemengd UUMN Helling F2 Regressie Regressie Regressie Regressie Regressie Regressie Regressie vf1 Verhoogde variabiliteit F 2i /F 2u Verminderd Vocale kernen Verlengd Verlengd Vergelijken eerste Verminderd Verminderd Verminderd Verminderd Verminderd Verminderd Verminderd moment /s/ en /ʃ/ verschil verschil verschil verschil tussen verschil tussen verschil verschil tussen /s/ en tussen /s/ en tussen /s/ en /s/ en /ʃ/ /s/ en /ʃ/ tussen /s/ en tussen /s/ en /ʃ/ /ʃ/ /ʃ/ /ʃ/ /ʃ/ VSA Gereduceerd Gereduceerd Gereduceerd Gereduceerd Gereduceerd Gereduceerd Gereduceerd AMR Traag Articulatiesnelheid Trager? Trager Trager Trager Normaal? Prosodie Fonatie Spreeksnelheid Traag Normaal of versneld Trager Syllabeduur Gelijke duur Intensiteitsrange Gereduceerd Gereduceerd Gereduceerd Gereduceerd Gereduceerd Gereduceerd FA: abnormale variatie F0 Grote range Verminderde FA: variabiliteit, abnormale relatief hoog, variabiliteit klein bereik VOT Meer intersprekervariabiliteit Verlengd - korter Grote variabiliteit Gekleurde vakken wijzen op in de literatuur vermelde afwijkende waarden. ALS: grotere variabiliteit Traag Gereduceerd Verhoogde variabiliteit 18

26 19 Methodologie Proefpersonen Patiënten/sprekers: Voor dit onderzoek werden gegevens van 27 volwassen patiënten, waarvan 9 mannen en 18 vrouwen, gebruikt. Bij elk van hen werd een vorm van dysartrie gediagnosticeerd door 2 experts op vlak van neurologische aandoeningen. De patiënten hadden geen andere neurologische comorbiditeit naast de aandoening die in verband gebracht werd met de dysartrie. De gegevens van de proefpersonen zijn terug te vinden in tabel 4: patiëntgegevens. Patiënten met de ziekte van Parkinson kregen gedurende 12 uren vóór de spreektaak geen medicatie toegediend, wat overeenkomt met een praktisch gedefinieerde off-fase, overeenkomstig het CAPSIT-protocol (Defer, et al., 1999). Luisteraars: Een groep van 57 proefpersonen (31 mannen en 26 vrouwen binnen de leeftijdscategorie van 18 tot en met 25 jaar) werd gevraagd een luistertaak uit te voeren. Geen van hen had ervaring met het beoordelen van of werken met patiënten met pathologische spraak ten gevolge van een neurologische stoornis. Procedure Uit een patiëntenbestand van het UZ Gent, afdeling Neurologie, werden spraakstalen van 74 patiënten met als inhoud de tekst De noordenwind en de zon (International Phonetic Association, 1999) ter beschikking gesteld. Deze stalen werden in consensus beoordeeld door 2 experts op vlak van neurologische spraak- en taalstoornissen en daarbij ingedeeld volgens de dysartrieclassificatie van Darley, et al. (1969) met verdere uitbreiding van UUMN dysartrie (Duffy, 1996) en specificatie van bulbaire dysartrie met myogene dysartrie. Op basis van het aantal gestoorde parameters werd een ernstcijfer (0-10) toegekend aan ieder staal. Deze cijfers dienden als basis voor een indeling met de categorieën licht, matig of ernstig. Uit de verzameling van stalen werden de categorieën geen dysartrie en niet-classificeerbare dysartrie niet weerhouden en er werd een selectie gemaakt uit de 41 hypokinetisch beoordeelde spraakstalen omdat dit aantal niet in verhouding was met de andere dysartrietypes. Deze selectie werd zodanig gemaakt dat er uit iedere ernstcategorie random 3 patiënten gekozen werden. Zo ontstond een subset van 27 spraakstalen (tabel 4).

27 20 Tabel 4: Patiëntgegevens Geslacht Stoornis Logopedische diagnose Ernstschaal (1-3) 1. Man PD hypokinetische dysartrie 1 2. Man PD hypokinetische dysartrie 1 3. Vrouw PD hypokinetische dysartrie 1 4. Vrouw CBD atactische dysartrie 1 5. Vrouw Essentiële tremor atactische dysartrie 1 6. Man CVA bulbaire dysartrie 1 7. Vrouw CVA UUMN 1 8. Vrouw PD hypokinetische dysartrie 2 9. Vrouw LBD hypokinetische dysartrie Vrouw PD hypokinetische dysartrie Vrouw FTD gemengde dysartrie Vrouw MS gemengde dysartrie Vrouw cerebellaire ataxie gemengde dysartrie Man HD hyperkinetische dysartrie Vrouw HD hyperkinetische dysartrie Man CVA pseudobulbaire dysartrie Man CVA atactische dysartrie Vrouw atrofie myogene dysartrie Vrouw ALS myogene dysartrie Vrouw Progressieve cerebellaire 2 aantasting myogene dysartrie 21. Man PD gemengde dysartrie Vrouw ALS gemengde dysartrie Vrouw MS gemengde dysartrie Man HD hyperkinetische dysartrie Vrouw HD hyperkinetische dysartrie Vrouw ALS myogene dysartrie Man Myasthenia Gravis myogene dysartrie 3 PD: Parkinson, CBD: corticobasale degeneratie, CVA: cerebro-vasculaire aandoening, LBD: Lewy Body dementia, FTD: Frontal Temporal Demantia, HD: ziekte van Huntington. Ernstschaal: 1= mild; 3= ernstig. Perceptuele analyse Transcriptietaak: De eerste taak omvatte transcriptie van afzonderlijke woorden ( mantel gehuld geacht overeen sterkste ) die éénmaal aangeboden werden. De luisteraar kreeg de geluidsfragmenten te horen via een hoofdtelefoon op een comfortabel luidheidsniveau en vulde het elektronisch formulier op eigen tempo in (zie appendix I).