De effectiviteit van cognitieve gedragstherapie voor angst bij kinderen. met en zonder een autisme spectrumstoornis. Maarten van Dijk

Transcriptie

1 De effectiviteit van cognitieve gedragstherapie voor angst bij kinderen met en zonder een autisme spectrumstoornis Maarten van Dijk Begeleider: dr. F.J.A. van Steensel Tweede begeleider: Prof. dr. S.M. Bögels Universiteit van Amsterdam Februari 2014

2 Inhoudsopgave Abstract pagina 3 Inleiding pagina 4 Methode pagina 9 Resultaten pagina 11 Discussie pagina 17 Literatuurlijst pagina 20 2

3 Abstract In deze studie werden de lange termijneffecten onderzocht van cognitieve gedragstherapie (CGT) voor de behandeling van angststoornissen bij kinderen met en zonder een autisme spectrumstoornis (ASS). De steekproef bestond uit 79 kinderen met ASS en comorbide angststoornis en 95 kinderen met een angststoornis (zonder ASS), van 8 tot 18 jaar. De CGT bestond uit het gestandaardiseerde programma Denken+Doen=Durven. De effecten van CGT voor de angststoornissen en de angstsymptomen werden gemeten voor- en na, 3 maanden later, en 1 en 2 jaar na CGT. Uit de resultaten blijkt dat kinderen met ASS hogere angstlevels hebben dan kinderen zonder ASS, maar het tijdseffect is niet verschillend tussen beide groepen. Deze studie laat zien dat een gestandaardiseerde CGT een effectieve behandeling is voor angststoornissen bij kinderen met ASS en dat deze groep even goed kan profiteren van CGT als de groep kinderen zonder ASS, ook op de langere termijn. Beperkingen van de studie en suggesties voor (vervolg)onderzoek worden aangedragen. Keywords: angst, autisme, lange termijneffecten, CGT The aim of this study was to examine the long term effectiveness of cognitive-behavioral therapy (CBT) for anxiety disorders in children with and without autism spectrum disorder (ASD). The sample of this study consisted of 79 children with ASD and anxiety disorders, and 95 children with anxiety disorders (without ASD), aged 8 till 18 years. All children received the same standardized CBT program Discussing+Doing=Daring (Denken+Doen=Durven). The effect of CBT on anxiety disorders and anxiety symptoms has been measured pre, post, 3 months, 1 year and 2 years after CBT. The results show higher average anxiety levels for children with ASD compared to children without ASD, however, the effect of CBT was not different between both groups. This study demonstrates that CBT is effective for treating anxiety disorders also for children with ASD, and that effects were found also for the long term. Limitations of this study are mentioned and suggestions for research are discussed. Keywords: anxiety, autism, long term, CBT 3

4 Inleiding Angst bij kinderen met en zonder ASS Angst heeft als doel de mens te waarschuwen tegen gevaar van buitenaf en het beschermt ons om te vluchten of alarm te slaan. Wanneer kinderen adequaat reageren op geruststelling van ouders na de angstreacties, spreekt men van een gezonde reactie die bij de leeftijd van het kind passen (Chansky, 2004). Er zijn ook angstreacties bij kinderen die het dagelijks functioneren van het kind zo gaan belemmeren, waarbij de angstreacties na geruststelling van de ouder niet afdoende afnemen en waarin de duur en intensiteit toenemen, dan spreekt men van een klinische angststoornis (American Psychiatric Association, 2000). Een angststoornis is één van de meest voorkomende stoornissen onder (jonge) kinderen en adolescenten (Costello, Egger, & Angold, 2005) en kent een prevalentie tussen de 6-10% (Carr, 2006). Er zijn verschillende angststoornissen te onderscheiden, zoals de sociale fobie, specifieke fobie, separatiestoornis, gegeneraliseerde angststoornis en de obsessievecompulsieve stoornis (Chansky, 2004; Costello et al., 2005). Een onbehandelde angststoornis kan grote gevolgen hebben voor de sociaal-emotionele ontwikkeling van het kind (Costello et al., 2005) en een onbehandelde angststoornis vormt een risico op middelenmisbruik, eenzaamheid, werkloos en psychiatrische problemen in de volwassenheid (Velting, Setzer, & Albano, 2004). Ook wordt steeds meer duidelijk dat andere stoornissen een relatie kennen met een angststoornis (APA, 2000). Zo gaan angststoornissen vaak samen met andere angststoornissen, depressieve stoornissen, aandachtstekort-hyperactiviteitstoorissen (ADHD) en autisme spectrumstoornissen (Gorwood, 2004; Simonoff et al., 2008; Wood & Gadow, 2010). Kinderen met een autisme spectrumstoornis (ASS) worden gekenmerkt door 1) beperkingen in het sociaal functioneren, 2) tekortkomingen in de communicatie en 3) herhaaldelijk stereotiep gedrag zoals preoccupaties (APA, 2000). Onder autisme spectrumstoornissen vallen verschillende subtypen: de autistische stoornis (ook wel klassiek autisme genoemd), het syndroom van Asperger, stoornis van Rett, desintegratieve stoornis van de kinderleeftijd en de pervasieve ontwikkelingsstoornis, niet anders omschreven (PDD- NOS) (APA, 2000). In een studie van Simonoff et al. (2008) werd aangetoond dat kinderen met ASS vaak een comborbide angststoornis hebben. De prevalentie van angst bij kinderen met ASS ligt tussen de 47-84% (Gillot, Furniss, & Walter, 2001; Chalfant, Rapee, & Carroll, 2007). Een meta-analyse van Steensel, Bögels en Perrin (2011) toonde aan dat bij 40% van de kinderen met ASS ook een angststoornis aanwezig is. Daarnaast is er de laatste jaren 4

5 onderzoek gedaan naar verschillende factoren zoals leeftijd en intelligentie, die van invloed kunnen zijn op angst bij kinderen met en zonder ASS. Zo ervaren (jonge) kinderen met en zonder ASS minder angst en minder angstsymptomen dan adolescenten (Hendriks & Bögels, 2008), en tonen andere onderzoekers aan dat kinderen met ASS en een hoger intelligentievermogen de kans op een angststoornis enkele malen vergroot (Farrugia & Hudson, 2006; Hutton, Goods, Murphy, Couteur, & Rutter, 2008 ). Daarnaast lijkt het of angstklachten tijdens de adolescentie toenemen bij kinderen met ASS. Er wordt namelijk gedacht dat het probleembewustzijn toeneemt en dat de omgeving steeds vaker een beroep doet op het sociaal en probleemoplossend vermogen van deze kinderen, met overvraging en angstklachten als gevolg (Hutton et al., 2008). Ook veronderstelt men dat kinderen met ASS over het algemeen een verhoogde vorm van stress ervaren, waardoor angstklachten kunnen ontstaan en ASS kenmerken en angstklachten zich versterken (Wood & Gadow, 2010). Hoewel angststoornissen bij kinderen met ASS vaak lijken voor te komen, is er weinig onderzoek gedaan in hoeverre angsten bij kinderen met en zonder ASS zich hetzelfde manifesteren. Er zijn enkele studies gevonden die getracht hebben een vergelijking te maken tussen angststoornissen en angstsymptomen bij kinderen met en zonder ASS. Deze studies maakten gebruik van vragenlijsten en interviews bij zowel de ouders als het kind. Farrugia en Hudson (2006) vonden dat meer angstsymptomen bij kinderen met ASS gepaard gingen met toenemende gedragsproblemen en aanpassingsproblemen ten opzichte van de groep kinderen met en zonder een angststoornis. Daarnaast werd in een studie van Russell en Sofronoff (2005) kinderen met en zonder ASS vergeleken wat betreft hun angstsymptomen (gemeten met een vragenlijst). Het onderzoek toonde aan dat kinderen naast een hogere angsttotaalscore, ook hogere scores hadden wat betreft symptomen van een specifieke fobie en een obsessieve-compulsieve stoornis. Wanneer het type angststoornissen tussen kinderen met en zonder ASS vergeleken worden, dan werd slechts één verschil tussen de groepen gevonden: kinderen met ASS hadden meer specifieke fobieën in vergelijking met de kinderen zonder ASS (Steensel, Bögels, & Dirksen, 2012a). Behandeling van angst bij kinderen met en zonder ASS Een angststoornis is effectief te behandelen met cognitieve gedragstherapie (In-Albon & Schneider, 2007; Nauta, 2005). Cognitieve gedragstherapie (CGT) omvat meestal de volgende onderdelen: psycho-educatie, cognitieve herstructurering, probleemoplossend vermogen stimuleren en exposure (Hedriks & Bögels, 2008; Reaven et al., 2009). Bij 5

6 psycho-educatie krijgen cliënten uitleg over het ontstaan en de ontwikkeling van angststoornissen. Bij cognitieve herstructurering worden dysfunctionele gedachten uitgedaagd en omgebogen tot functionele gedachten en bij probleemoplossend vermogen worden er copingsstrategieën ontwikkeld om terugval te voorkomen. Daarnaast worden personen blootgesteld (exposure) aan hun angsten en worden gedragsexperimenten uitgevoerd (Bögels, 2008; Hendriks & Bögels, 2008). Uit onderzoek blijkt dat na afloop van de therapie ongeveer 60% van de kinderen niet meer voldoet aan de criteria voor een angststoornis, en dat 73% van de kinderen verminderde angstklachten laten zien ten tijde van de follow-up meting (Nauta, 2005). Daarnaast is in een meta-analyse van In-Albon en Schneider (2007) een vergelijking gemaakt tussen individuele kind therapie en gezinstherapie. Bij deze vergelijking komt naar voren dat het voor de therapie effectiviteit niet uitmaakt of de ouders wel of niet betrokken worden in de angstbehandeling van hun kind. Sommige onderzoekers suggereren echter dat ouders bij de behandeling betrokken moet worden wanneer ouders zelf ook een angststoornis hebben (Barett, Dadds, & Rapee, 1996; Wood, Piacentini, Soutman-Gerow, Chu, & Sigman, 2006), terwijl andere studies het tegenovergestelde laten zien en ouders niet betrekken bij angstbehandeling (Bodden et al., 2008). De standaardbehandeling voor kinderen met ASS is vaak medicatie, een sociale vaardigheidstraining en psycho-educatie. Ouders worden via oudertherapie begeleid om het kind in de thuissituatie te kunnen sturen (Hendriks & Bögels, 2008). In het artikel van Hendriks en Bögels (2008) wordt gepleit om CGT te gebruiken voor de behandeling van angstklachten bij kinderen met ASS. Deze behandeling zou geschikt zijn voor deze kinderen vanwege de heldere structuur om emoties en cognities te herkennen en vanwege het kader dat geboden wordt om situaties in een context te plaatsen. De structuur en de gedragsmatige benadering binnen CGT zorgt ervoor dat kinderen met ASS kunnen profiteren van de behandeling en deze aanpak doet geen (of weinig) beroep op het voorstellingsvermogen, iets waar kinderen met ASS vaak moeite mee hebben (Bryson, Rogers, & Fombonne, 2003). Er zijn verschillende studies verricht naar de effectiviteit van cognitieve gedragstherapie voor de behandeling van angststoornissen bij kinderen met ASS (Chalfant et al., 2007; Reaven et al., 2009; Sofronoff, Attwood, & Hinton, 2005; Wood et al., 2009). Deze CGT programma s zijn aangepast op de behoefte van kinderen met ASS (Woods et al., 2009) of zijn speciaal ontworpen door deze groep kinderen (Reaven et al., 2009). Sofronoff et al. (2005) hebben laten zien dat CGT een effectieve behandeling is voor kinderen met het Syndroom van Asperger. In deze studie werden 71 kinderen in de leeftijd van 10 en 12 jaar 6

7 willekeurig toegewezen aan drie verschillende behandelgroepen: wachtlijst groep, kindgroep en ouder-kind groep. De laatste twee groepen lieten een significante verandering zien na het volgen van de therapie; in beide groepen waren de angstsymptomen gereduceerd na behandeling en de kinderen waren in staat om positieve strategieën uiteen te zetten in moeilijke situaties. Daarnaast vonden de onderzoekers dat een actieve participatie van ouders kan bijdragen tot significante veranderingen in de klachtbeleving; de ouder-kind groep werd effectiever gevonden in vergelijking met de kindgroep. In een studie van Chalfant et al. (2007), waar 47 cognitief hoogfunctionerende kinderen met het Syndroom van Asperger in de leeftijd van 8 tot 13 jaar werden behandeld voor hun angststoornissen met CGT, bleek dat 71% van de kinderen met ASS vrij waren van hun primaire angststoornis na behandeling. Daarnaast werd gevonden dat de angstlevels van de kinderen die CGT volgden significant lager waren in vergelijking met de controlegroep die geen behandeling voor hun angsten volgden. In een studie van Hendriks & Bögels (2008) is aangetoond dat CGT een effectieve behandeling is voor angst bij kinderen met ASS. Binnen deze studie werden 21 kinderen met ASS en een angststoornis vergeleken met 30 kinderen met een angststoornis (zonder ASS). De leeftijd van deze kinderen reikte van 8 tot 18 jaar. In tegenstelling tot de studies van Sofronoff et al. (2005) en Chalfant et al. (2007) werden er binnen de studie van Hendriks en Bögels (2008) naast kinderen met het Syndroom van Asperger ook kinderen met een autistische stoornis en PDD-NOS meegenomen in het onderzoek. Daarnaast werd er gekozen voor een verbreding van de leeftijdscategorie tot 18 jaar oud en laat deze studie zien dat CGT een effectieve behandelvorm kan zijn voor verschillende subtypen van de autisme spectrumstoornissen én adolescenten (Hendriks & Bögels, 2008). Probleemstelling. Een van de meest voorkomende comorbide stoornissen bij kinderen met ASS zijn angststoornissen (Simonoff et al., 2008; Steensel et al., 2012a). Deze angststoornissen lijken een nadelig effect te hebben op de kwaliteit van leven en de sociaal-emotionele ontwikkeling van kinderen (Steensel et al., 2012a). Daarnaast is uit onderzoek gebleken dat CGT een effectieve behandeling is voor angststoornissen (Nauta, 2005), ook op de langere termijn. De resultaten van een aantal studies die de effectiviteit van CGT voor de behandeling van angststoornissen bij kinderen met ASS hebben onderzoek, zijn veelbelovend (Hendriks & Bögels, 2008; Reaven et al., 2009; Wood et al., 2009; Steensel & Bögels, submitted). Het is echter nog niet bekend wat de lange termijn effecten zijn van CGT programma s bij kinderen 7

8 met ASS en een angststoornis. In deze studie zal onderzocht worden wat de lange termijneffecten van CGT zijn (1 en 2 jaar na therapie). Onderzoeksvraag Wat zijn de lange termijneffecten van CGT voor de behandeling van angststoornissen bij kinderen met en zonder ASS? Hypothese Verschillende onderzoeken laten zien dat angst bij kinderen met en zonder ASS goed te behandelen is met cognitieve gedragstherapie (Crawley, Beidas, Benjamin, Martin, & Kendall, 2008; Hendriks & Bögels, 2008; Nauta, 2005). Ook lijkt cognitieve gedragstherapie bij kinderen met ASS even goed te werken voor de behandeling van angst bij kinderen zonder ASS op de korte termijn (Hendriks & Bögels, 2008; Steensel & Bögels, submitted). Onderzoek toont aan dat, bij een follow up van 3 maanden na therapie, 67% van de kinderen met ASS vrij is van hun primaire angststoornis, tegenover 68% van de kinderen met angststoornissen, zonder ASS (Steensel & Bögels, submitted). Of de effecten die op korte termijn zijn aangetoond zich ook generaliseren naar de lange termijn is nog niet eerder onderzocht. Deze studie kent twee vraagstellingen 1) wat zijn de lange termijn effecten van CGT voor de behandeling van angststoornissen bij kinderen met ASS (ASS groep) en zonder ASS (angstgroep) en 2) wat zijn de lange termijn effecten van CGT voor de angstsymptomen bij kinderen met en zonder ASS. De lange termijneffecten van de behandeling voor kinderen met angststoornissen zonder ASS, is aangetoond in een studie van Nauta (2005). In deze studie bleek dat de effecten van CGT voor de behandeling van angststoornissen bij kinderen van 8 tot 18 jaar tot twaalf maanden na behandeling nog zichtbaar waren. Daarnaast wordt er gedacht dat de effecten van CGT voor de behandeling van angst bij kinderen met ASS even effectief is, als voor kinderen met enkel een angststoornis. Uit onderzoek van Steensel en Bögels (submitted) blijkt namelijk dat CGT voor de behandeling angststoornissen bij kinderen met en zonder ASS, de groep kinderen met ASS even goed kan profiteren van CGT als de groep kinderen zonder ASS. Vanwege de pervasieve ontwikkelingsstoornis, waardoor geleerde vaardigheden mogelijk minder generaliseren naar nieuwe situaties en de egosyntone beleving (Hendriks & Bögels, 2008), kan echter ook verwacht worden dat de CGT voor de behandeling van angst bij kinderen met ASS minder effectief is vooral op de langere termijn dan bij kinderen zonder ASS. 8

9 Methode Proefpersonen De onderzoeksgroep in deze studie bestaat uit 174 kinderen; 79 kinderen met een autisme spectrumstoornis en comorbide angststoornissen (verder aangeduid als de ASS groep) en 95 kinderen met angststoornissen (verder aangeduid als de angstgroep). De ASS groep bestaat uit 58 jongens en 21 meisjes (M= 11.76, SD= 2.68). De angstgroep bestaat uit 46 jongens en 49 meisjes (M= 12.85, SD= 2.81). De demografische en klinische gegevens van de ASS en de angstgroep staan vermeld in tabel 1. Er is onderzocht of de twee groepen verschilden wat betreft de leeftijd, geslacht, angststoornissen en angstsymptomen. De leeftijd van de kinderen in beide groepen verschilt significant van elkaar t(172) = 2.61; p =.010, waarbij de gemiddelde leeftijd van de angstgroep hoger ligt dan die van de ASS groep. Er is ook een significant verschil gevonden tussen beide groepen op de variabele geslacht. De gegevens laten zien dat er significant meer jongens in de ASS groep zitten dan in de angstgroep, X² (1) = 11.21; p =.001. Daarnaast is gekeken naar de eventuele verschillen tussen de groepen wat betreft de ouder- en kindrapportage van de ernst van de angststoornissen en angstsymptomen. Uit de gegevens komt naar voren dat de ASS groep en de angstgroep niet significant verschillen in ernst van angststoornissen zoals gemeten met de ADIS kindrapportage t(160) =.028; p =.980 en de ADIS ouderrapportage t(172) = -1.80; p =.069. Wanneer men kijkt naar de SCARED-71 kindrapportage zijn er ook geen significante verschillen gevonden tussen de angstgroep en de ASS groep t(162) = 0.002; p =.990. Bij de SCARED-71 ouderrapportage daarentegen, heeft de ASS groep volgens de SCARED-71 vader en moeder rapportage significant hogere scores dan de angstgroep, t(161) = -3.24; p =.002 voor de moederrapportage en t(122) = -3.25; p =.002 voor de vaderrapportage. Naast de deelnemende kinderen en adolescenten, waren er 167 moeders (M= jaar) en 127 vaders (M= jaar) betrokken bij het onderzoek. De gegevens laten zien dat er tussen deze groepen geen significant verschil is wat betreft de leeftijd tussen moeders t(165) = 0.97; p =.923 en vaders t(125) = 0.40; p =

10 Tabel 1. Demografische gegevens. Angstgroep (n=95) ASS-groep (n=79) Jongen, (n, %) 46, (48%) 58, (73%) Meisje (n, %) 49,(52%) 21, (27%) Leeftijd (M,SD) Basisonderwijs (n, %) VMBO (n, %) HAVO (n, %) VWO (n, %) 12.85,(2.81) 65, (68%) 30, (32%) 14, (15%) 7, (7%) 11.76, (2.68) 42, (53%) 16, (20%) 3, (4%) 8, (10%) Behandeling: de behandeling is een combinatie van de individuele en familiegerichte CGT behandeling (Bodden et al., 2008), genaamd Denken+ Doen = Durven (Bögels, 2008). De behandeling bestaat in totaal uit 15 bijeenkomsten waarvan een aantal met het kind, enkele bijeenkomsten met ouder(s), en enkele gezamenlijke ouder-kind bijeenkomsten. De behandeling bestaat uit een uitleg over de rationale, het ombuigen van dysfunctionele gedachten, exposure oefeningen en het uitvoeren van gedragsexperimenten. Er wordt gebruik gemaakt van een werkboek voor de kinderen en een werkboek voor ouders. De behandeling is uitgevoerd door een ervaren GZ-psycholoog (in opleiding). Procedure De kinderen zijn vanwege angstklachten en mogelijke autistiforme klachten verwezen naar GGZ instellingen. Indien een angstbehandeling geïndiceerd was, werd hen gevraagd deel te nemen aan het onderzoek. Bij dit onderzoek werden de volgende inclusiecriteria gehanteerd: a) tenminste een angststoornis op basis van de ADIS-C/P, en b) tenminste een ouder moet deel nemen aan het onderzoek. Daarnaast zijn er enkele exclusiecriteria gesteld: a) IQ < 70, b) seksueel misbruikt, c) acute suïcidaliteit, en d) een psychotische stoornis. Ouders en kind gaven schriftelijk toestemming voor deelname en het onderzoek is goedgekeurd door een medisch-ethische commissie. De onderzoeksmetingen vonden plaats in een van de GGZ instellingen of bij de families thuis. Deze onderzoekmetingen vonden plaats voor de start van de behandeling (voormeting: VM), direct na afloop van de behandeling (nameting: NM), na drie maanden (follow-up 1: F1), een jaar (follow-up 2: F2) en twee jaar (follow-up 3: F3) na CGT. Alle metingen werden verricht door getrainde onderzoekers. 10

11 Meetinstrumenten Met behulp van een semigestructureerd interview, de ADIS-C/P (Silverman & Albano, 1997; Nederlandse versie Siebelink & Treffers, 2001), werden angststoornissen gemeten. De ADIS is een interview dat aansluit op de DSM-IV criteria voor angststoornissen. Tijdens dit interview wordt per angststoornis een ernstscore gegeven voor de last of belemmering die de angststoornis veroorzaakt. De ernstscore van de ADIS-C/P kent een range van 0 tot 8, en een ernstscore van 4 of hoger geeft een klinische angst aan. Daarnaast is er onderzoek gedaan naar de psychometrische gegevens van dit interview en kent dit gestandaardiseerde interview een hoge betrouwbaarheid. Bij de kindversie werd een betrouwbaarheid gevonden van.78 (voor gegeneraliseerde angststoornis) tot.95 (voor specifieke fobie). Bij de ouderversie werd een score gevonden van.63 (specifieke fobie) tot.92 (voor separatieangst) (Silverman et al., 2001). Het ADIS interview is ook in studies gebruikt die de effectiviteit van behandelingen onderzochten bij kinderen met ASS (Wood et al., 2009). De Screen for Child Anxiety Related Emotional Disorders (SCARED-71, Bodden, Bögels, & Muris, 2009) is een vragenlijst die angstsymptomen bij kinderen meet. Deze vragenlijst werd afgenomen bij zowel de ouders als het kind en bestaat uit 71 items met een driepuntsschaal (bijna nooit, soms en vaak). De uitkomst van deze vragenlijst is een totale angstscore van alle angstsymptomen samen. De items kunnen ook opgeteld worden tot verschillende subschalen: separatieangst, sociale angst, specifieke fobie, gegeneraliseerde angst, paniekstoornis en obsessieve-compulsieve stoornis. Een voorbeeld vraag van de SCARED-71 is: ik ben bang voor (..). Wanneer gekeken wordt naar de psychometrische kenmerken is vast te stellen dat deze vragenlijst een hoge Cronbach alpha (interne consistentie) heeft, namelijk.92 (Bodden et al., 2009). Daarnaast zijn de psychometrische gegevens van de SCARED-71 onderzocht in een ASS steekproef en kwam naar voren dat dit instrument een acceptabele interne consistentie, construct validiteit en discriminante validiteit heeft (Steensel, Deutschman, & Bögels, 2012b). Resultaten In deze studie is de data van 174 kinderen en adolescenten gebruikt. De resultaten zijn gebaseerd op de 5 verschillende meetmomenten binnen deze studie en laten het effect zien van de cognitieve gedragstherapie over tijd. Bij de voormeting (VM) waren er 79 kinderen in de ASS groep en 95 kinderen in de angstgroep. Bij de nameting (NM) waren er 76 kinderen in de ASS groep en 80 kinderen in de angstgroep en was er een drop-out van 18 kinderen. Bij 11

12 de follow-up1 meting waren er 66 kinderen in de ASS groep en 74 kinderen in de angstgroep en een drop-out van 16 kinderen. Bij de follow-up2 meting waren er 62 kinderen in de ASS groep en 59 kinderen in de angstgroep en een drop-out van 19 kinderen. Bij de follow-up3 meting waren er 49 kinderen in de ASS groep en 49 kinderen in de angstgroep en een dropout van 23 kinderen (zie figuur 1). Er is gebruik gemaakt van completer analyses, dat betekent dat alleen de data gebruikt wordt van participanten waarbij een voormeting, nameting en de drie follow-up metingen zijn afgenomen. De normaliteit wordt op enkele schalen geschonden. De gebruikte analyses in deze studie zijn echter redelijk robuust, omdat er per onderzoeksgroep meer dan 30 kinderen deelnamen (Peet, Witteboer, & Hox, 2004; 2005). Daarnaast is gekeken naar outliers waarbij gebruik gemaakt is van de Z-waarde. Een Z-waarde boven de 3.29 of onder de betekent een outlier. De analyses zijn twee keer gedraaid (met en zonder outliers). De verschillende analyses hebben soortgelijke uitkomsten laten zien waarin de outliers geen invloed hebben op de resultaten. Er wordt daarom gerapporteerd over de analyses inclusief outliers. Het onderzoeksdesign betreft een within-between design: het within design bestaat uit de verschillende meetmomenten (voormeting, nameting, follow-up 1, 2 en 3) en het between design is de conditie (een vergelijking tussen de ASS groep en de angstgroep). Er is gebruik gemaakt van een repeated measures ANOVA, met de totale ADIS ernstscore en SCARED-71 score als afhankelijke variabele, de tijd (de verschillende onderzoeksmetingen) als herhaalde meting en de conditie (ASS groep tegenover angstgroep) als groepsfactor. Om de effectiviteit van de therapie te meten is ook gebruikt gemaakt van de Cohens d (mate van verandering). Voor de interpretatie van de effect-size is het volgende vastgesteld: d=.2 tot.5 = klein effect; d=.5 tot.8 = gemiddeld effect en d=>.8 = groot effect (Peet, Witteboer, & Hox, 2004; 2005). 12

13 Figuur 1. N= 200 kinderen ASSgroep (n=84) voormeting Angstgroep (n=116) voormeting CGT ASSgroep (n=79) Drop-out n=5 CGT Angstgroep (N=95) Drop out n= 21 Nameting ASSgroep (n=76) Drop-out n=12 Nameting Angstgroep (n=80) Drop out n=15 Follow-up 1 ASSgroep (n=66) Drop-out n=10 Follow-up 1 Angstgroep (n=74) Drop out n=6 Follow-up 2 ASSgroep (n=62) Drop-out n=4 Follow-up 2 Angstgroep (n=59) Drop out n=15 Follow-up 3 ASSgroep (n=49) Drop-out n=13 Follow-up 3 Angstgroep (n=49) Drop out n=10 13

14 Effectiviteit van therapie: angststoornissen Allereerst is gekeken naar de ADIS ouderrapportage over het kind. De gemiddelden van de ouder- en kindrapportage (ADIS) staan vermeld in tabel 2 en een grafische weergave van de gemiddelden over de verschillende tijdsmomenten is te zien in figuur 2. Er is een significant tijdseffect, F (4, 97) = 93.19; p =.001 en een significant groepseffect F (1, 97) = 8.42; p =.005 gevonden, maar geen significant interactie-effect, F (4, 97) = 0.519; p =.599. De gegevens laten zien dat de totale ADIS angst ernstscore, zoals deze beoordeeld wordt door ouders, afneemt over tijd en dat er een significant verschil tussen de ASS groep en de angstgroep aanwezig is met betrekking tot de ernst van de angsten (kinderen in de ASS groep laten gemiddeld over de verschillende tijdsmomenten een hogere angst ernstscore zien dan kinderen uit de angstgroep). Daarnaast is het tijdseffect (de sterkte van de angstafname) niet verschillend tussen beide groepen. De mate van verandering (afname in angst) zoals gerapporteerd door de ouders, uitgedrukt in Cohens d, is voor de angstgroep 1.40, en voor ASS groep Tabel 2. Gemiddelden (en SD) van de ASS- en angstgroep op de 5 verschillende meetmomenten en de effect size van de CGT behandeling met de ouder- en kindrapportage (ADIS). Ouderrapportage ADIS Kindrapportage ADIS Angstgroep n=49 ASS groep n=50 Angstgroep n=49 ASS groep n=48 M, SD M, SD M, SD M, SD VM (18.36) (18.04) (15.07) (12.27) NM 5.61 (6.84) (10.85) 5.90 (8.54) 7.56 (8.70) F (6.50) 8.86 (9.48) 3.55 (7.07) 6.52 (8.09) F2 F3 Cohens d* 2.49 (7.32) 2.29 (7.22) (8.59) 4.44 (6.18) (5.25) 1.80 (4.86) (7.35) 3.77 (6.55) 1.70 *=Voor de effect size zijn de gegevens van de VM en F3 meting gebruikt. Daarnaast is gekeken naar de ADIS kindrapportage en is er een significant tijdeffect F (4, 95) = 92.82; p <.001 gevonden, met een borderline significant groepseffect F (1, 95) = 3.504; p =.064 en wederom geen significant interactie-effect F (4,95) = 0.472; p =.756. De totale ADIS angst ernstscore, zoals beoordeeld door het kind, neemt af over tijd, met een borderline significant verschil, dat met voorzichtigheid geïnterpreteerd moet worden, tussen de ASS groep en de angstgroep wanneer het gaat om de angst ernstscore over de verschillende tijdsmomenten (ASS groep hogere angstscores in vergelijking met de 14

15 angstgroep). Daarnaast is het tijdseffect (de sterkte van de angstafname) niet verschillend tussen beide groepen. De mate van verandering zoals gerapporteerd door de kinderen, uitgedrukt in Cohens d, is voor de angstgroep 1.56, en voor de ASS groep Figuur 2. Gemiddelden van de ADIS ouder- en kindrapportage weergegeven in een grafiek. Links de ouderrappotage en rechts de kindrapportage voor de angst ernstscore over tijd gemeten voor de ASS groep (ASS) en de angstgroep (Angst). ADIS ouderrapportage ADIS kindrapportage Pre Post F1 F2 F3 Angst ASS Pre Post F1 F2 F3 Angst ASS Effectiviteit van therapie: angstsymptomen Naast de effecten van therapie op de angststoornissen is er vervolgens gekeken naar de effecten van therapie op angstsymptomen. Eerst is er gekeken naar de resultaten van de SCARED-71 moederraportage. Uit deze gegevens komt naar voren dat er een significant tijdseffect F (4, 78) = 59.91; p <.001 en een significant groepseffect F (1, 78) = 27.17; p <.001 is gevonden, maar geen significant interactie-effect F (4, 78) = 1.87; p =.125. De gegevens laten zien dat de angstsymptomen, zoals beoordeeld door de moeder, afneemt over tijd en dat er een significant verschil tussen de ASS groep en de angstgroep aanwezig is met betrekking tot de angstsymptomen; moeders rapporteren (over de verschillende tijdsmomenten heen) hogere angstsymptomen voor kinderen in de ASS groep dan de moeders van de kinderen in de angstgroep. Het tijdeffect (de sterkte van de angstafname) is niet significant verschillend tussen beide groepen. De mate van verandering (afname van angstsymptomen) zoals gerapporteerd door moeders, uitgedrukt in Cohens d, is voor de angstgroep 1.49, en voor de ASS groep Vervolgens is er naar de SCARED-71 vaderrapportage gekeken. Er is een significant tijdseffect F(4, 45) = p <.001 gevonden en een significant groepseffect F(1, 45) = 9.99; p =.003, maar geen significant interactie-effect F(4, 45) = 0.903; p =.448. De gegevens laten zien dat de angstsymptomen, zoals beoordeeld door de vader, afnemen over tijd en dat er een significant verschil tussen de ASS groep en de angstgroep aanwezig is met betrekking 15

16 tot de angstsymptomen; vaders rapporteren hogere angstsymptomen voor kinderen in de ASS groep in vergelijking met kinderen in de angstgroep. Daarnaast is te zien dat de sterkte van de afname in angstsymptomen niet verschilt tussen de groepen. De mate van verandering zoals gerapporteerd door de vaders, uitgedrukt in Cohens d, zijn voor de angstgroep 1.68, en voor de ASS groep Tenslotte is er naar de SCARED-71 kindrapportage gekeken. Er is een significant tijdseffect F(4, 78) = 41.58; p <.001 gevonden en een significant groepseffect F(1, 78) = 7.35; p =.008, maar geen significant interactie-effect F(4, 78) = 2.05; p =.110. De gegevens laten zien dat de angstsymptomen, zoals beoordeeld door het kind, afnemen over tijd en dat er een significant verschil tussen de ASS groep en de angstgroep aanwezig is met betrekking tot de angstsymptomen; de kinderen in de ASS groep rapporteren hogere angstsymptomen dan kinderen in de angstgroep. Daarnaast is te zien dat de sterkte van de afname in angstsymptomen niet verschilt tussen de groepen. De mate van verandering zoals gerapporteerd door de kinderen, uitgedrukt in Cohens d, is voor de angstgroep 1.36, en voor de ASS groep 1.09 (zie tabel 3). Tabel 3. Gemiddelden (en SD) van de ASS- en angstgroep op de 5 verschillende meetmomenten en de effect size van de CGT behandeling met de ouder- en kindrapportage (SCARED-71). Moeder rapportage SCARED- 71 Vader rapportage SCARED- 71 Kind rapportage SCARED- 71 Angstgroep ASS groep Angstgroep ASS groep Angstgroep ASS groep N=38 M, SD N= 42 M, SD N= 23 M, SD N= 24 M, SD N= 38 M, SD N= 42 M, SD VM (20.66) (19.11) (17.79) (24.00) (26.50) (20.54) NM (15.12) (21.79) (10.19) (11.25) (17.51) (17.87 F (11.53) (22.62) (13.66) (24.02) (19.16) (21.60) F (13.21) (20.48) (12.96) (19.65) (15.15) (17.96) F (14.19) (18.06) (9.69) (19.34) (15.32) (17.97) Cohens d* *=Voor de effect size zijn de gegevens van de VM en F3 meting gebruikt

17 Discussie Eerder onderzoek heeft positieve effecten van cognitieve gedragstherapie laten zien voor de behandeling van angst bij kinderen met het Syndroom van Asperger (Chalfant et al., 2006; Sofronoff et al., 2005). Daarnaast heeft recent onderzoek laten zien dat kinderen met ASS met een comorbide angststoornis even goed profiteren van de CGT als kinderen zonder ASS met een angststoornis (Hendriks & Bögels, 2008). Ook in het onderzoek van Steensel en Bögels (submitted) is aangetoond dat CGT voor de behandeling van angststoornissen bij kinderen met en zonder ASS na de follow-up van 3 maanden geen verschil in effectiviteit laat zien. De onderzoeksvraag voor deze studie luidde: wat zijn de lange termijneffecten van CGT voor de behandeling van angststoornissen bij kinderen met en zonder ASS? De hypothese was werd gedacht dat cognitieve gedragstherapie een effectieve behandeling is voor angst bij kinderen met ASS, ook na 1 en 2 jaar CGT, maar dat deze mogelijk wat minder effectief zou kunnen zijn voor kinderen met ASS in vergelijking met kinderen zonder ASS vanwege mogelijke problemen met de generalisatie in de ASS groep. De belangrijkste bevinding van deze studie is dat de effectiviteit van cognitieve gedragstherapie voor het behandelen van angststoornissen niet verschillend is voor kinderen met en zonder ASS, ook niet wanner er gekeken wordt naar de follow-up metingen van 1 en 2 jaar na behandeling. In eerder onderzoek zijn de lange termijneffecten van CGT bij kinderen met een angststoornis reeds aangetoond (Nauta, 2005). De huidige studie laat nu ook zien dat er lange termijneffecten zijn gevonden voor de behandeling van angst bij kinderen met ASS. Hoewel uit deze studie bleek dat de effecten van CGT niet anders waren voor kinderen met en zonder ASS, werd wel een groepsverschil gevonden: kinderen met ASS hadden over het algemeen hogere angsttotaalscores (angstsymptomen en angststoornissen) in verhouding tot kinderen zonder ASS. Bij zowel de voormeting als de nametingen rapporteerden ouders van de kinderen met ASS hogere angsttotaalscores dan de kinderen zonder ASS, en kinderen met ASS rapporteerden een borderline significant hoger angstlevel in vergelijking met de kinderen zonder ASS. Uit eerder onderzoek worden er een aantal verklaringen aangedragen waarom hogere angstlevels bij kinderen met ASS worden gerapporteerd. Ten eerste zou het kunnen zijn dat ouders bij de ADIS ouderrapportage enkele ASS gedraging voor angsten aanzien en dit rapporteren. Ook kan het zijn dat kinderen met ASS hogere angstlevels bij zichzelf rapporteren, omdat kinderen met ASS vaker problemen ervaren op verschillende gebieden, zoals school, leeftijdsgenoten en zelfredzaamheid (Steensel & Bögels, submitted). Aan de andere kant is te verwachten dat kinderen met ASS, over het algemeen, meer problemen ervaren met het herkennen van eigen emoties en emoties van anderen, waardoor er 17

18 juist minder angsten gerapporteerd zouden moeten worden. Ten tweede kennen bepaalde angstgedragingen (en dan met name binnen de sociale angststoornis en de obsessievecompulsieve stoornis) een overlap met ASS symptomen, waar diagnostische vragenlijsten niet altijd op berust zijn (Steensel et al., 2011). Ten derde wordt er gesuggereerd dat kinderen met ASS minder lijdensdruk ervaren en de angsten als iets eigens ervaren (Hendriks & Bögels, 2008). Uit de resultaten van deze studie komt naar voren dat kinderen met ASS de angstgedragingen wel hoger rapporteren dan de kinderen zonder ASS. Mogelijk draagt de CGT behandeling bij aan meer inzicht in de angstsymptomen (Reaven et al., 2009; Steensel & Bögels, submitted). Binnen dit onderzoek zijn enkele kanttekeningen te plaatsen. Ten eerste is er binnen dit onderzoek gebruik gemaakt van enkele inclusiecriteria, onder andere dat de kinderen die meededen aan dit onderzoek een IQ >70 moesten hebben. Hierdoor is het niet mogelijk om de resultaten te generaliseren naar kinderen met ASS en mindere cognitieve capaciteiten. Ten tweede; een nadeel is dat de instrumenten (ADIS; SCARED-71) die gebruikt zijn niet specifiek ontwikkeld zijn voor de ASS populatie en dat het onderzoek naar de betrouwbaarheid en validiteit van deze meetinstrumenten bij deze doelgroep schaars zijn (Steensel et al., 2012b). Het voordeel daarentegen is dat het mogelijk was om de angstgroep en de ASS groep goed met elkaar te vergelijken. Ten derde is er binnen dit onderzoek alleen gekeken naar de effectiviteit van CGT met betrekking tot de ernst van angststoornissen en angstsymptomen in het algemeen. Het zou echter ook interessant zijn te onderzoeken voor welke type angststoornis de CGT het meest -of minst- effectief is. Uit eerder onderzoek is namelijk gebleken dat CGT voor bepaalde angststoornissen effectiever kan zijn dan voor andere angststoornissen (Crawley et al., 2008). Daarnaast kan vervolgonderzoek zich ook richten op de effecten van CGT op specifiek autistische gedragingen, en of CGT mogelijk (indirect) ook effectief is voor het behandelen van ASS symptomen. Ten eerste wordt gedacht dat angst- en ASS symptomen elkaar beïnvloeden en wanneer de angstklachten aangepakt worden door CGT, dit van invloed is op de autistische gedragingen (Wood & Gadow, 2010). Ten tweede is het namelijk goed mogelijk dat gedurende de CGT behandeling ook andere vaardigheden aangesproken en ontwikkeld worden. Zo kunnen kinderen tijdens de behandeling door middel van exposure geoefend hebben met sociale vaardigheden, zoals spreken in het openbaar of het aanleren van oogcontact, dat vervolgens ook positief van invloed is op autistische gedragingen (White, Oswald, Ollendick, & Scahill, 2009). Samenvattend, deze studie heeft aangetoond dat de effectiviteit van cognitieve gedragstherapie voor het behandelen van angststoornissen niet verschillend is voor kinderen 18

19 met en zonder ASS, en dat de effecten op de langere termijn aanhouden. Gezien de invloed van angststoornissen op de kwaliteit van leven ook bij kinderen met ASS (Steensel et al., 2012a) lijkt het van belang om angststoornissen bij kinderen met ASS te behandelen. Dit onderzoek ondersteunt dat een standaard CGT programma ook effectief kan zijn voor de behandeling van angst bij kinderen met ASS. Hoewel ASS een chronisch beeld laat zien en er nog geen behandeling bestaat die ASS geneest, lijkt het aanpakken van comorbide stoornissen (zoals angsten) een effectieve aanpak die mogelijk leidt tot een verbetering in het algemeen functioneren van deze (doel)groep. 19

20 Literatuurlijst American Psychiatric Association. (2000). Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders (DSM-IV-TR). Washington, DC: American Psychiatric Association. Barrett, P.M., Dadds, M.R., & Rapee, R.M. (1996). Family treatment of childhood anxiety: a controlled trail. Journal Consult of Clinical Psychology, 64, Bodden, D.H.M., Bogels, S.M., Nauta, M.H., Haan, E, de., Ringrose, J., Appelboom, C., et al. (2008). Child versus family cognitive-behavioral therapy in clinically anxious youth: an efficacy and partial effectiveniss study. Journal of the American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 47, doi: /chi.0b013e e Bodden, D.H.M., Bögels, S.M., & Muris, P. (2009). The diagnostic utility of the Screen for Child Anxiety Related Emotional Disorders-71 (SCARED-71). Behavior Research and Therapy, 47, doi: /j.brat Bögels, S.M. (2008). Denken+Doen=Durven: Werkboek voor ouders. Houten: Bohn Stafleu van Loghum. Bryson, S., Rogers, S., & Fombonne, E. (2003). Autism Spectrum Disorders: early detection, intervention, education, and psychopharmacological management. Canadian Journal of Psychiatry, 48, Carr, A. (2006). The Handbook of child and adolescent clinical psychology. London: Routledge. Chalfant, A., Rapee, R., & Carroll, L. (2007). Treating Anxiety Disorders in Children with High Functioning Autism Spectrum Disorders: A controlled Trail. Journal Autism Development Disorders, 33, doi: /s Chansky, T. (2004). Freeing your child from anxiety. New York: Broadway Books. Costello, E.J., Egger, H.L., & Angold, A. (2005). The developmental epidemiology of anxiety disorders: phenomenology, prevalence, and comorbidity. Child and Adolescent Psychiatri Clinics of North America, 14,

21 Crawley, S.A., Beidas, R.S., Benjamin, C.L., Martin, E., & Kendall, P.C. (2008). Treating Socially Phobic Youth with CBT: Differential Outcomes and Treatment Considerations. Behavioural and Cognitive Psychotherapy, 36, Farrugia, S. & Hudson, J. (2006). Anxiety in Adolescents With Asperger Syndrome: Negative Thoughts, Behavioral Problems, and Life Interference. Focus on autism and other developmental disabilities, 21, doi: / Gillot, A., Furniss, F., & Walter, A. (2001). Anxiety in high-functioning children with autism. Autism, 5, doi: / Gorwood, P. (2004). Generalized Anxiety Disorder and Major Depressive Disorder Comorbidity, and Example of Genetic Pleiotropy? European Psychiatry, 19, doi: /j.eurpsy Hendriks, M.C.H.P. & Bögels, S.M. (2008). Cognitieve gedragstherapie voor kinderen met een autismespectrumstoornis en angststoornissen: effectiviteit en variabelen die het therapiesucces beïnvloeden. Tijdschrift voor Orthopedagogiek, 47, Hutton, J., Goods, S., Murphy, M., Couteur, A., & Rutter, M. (2006). New-onset psychiatric disorders in individuals with autism. Autism, 12, doi: / In-Albon, T. & Schneider, S. (2007). Psychotherapy of childhood anxiety disorders: a meta-analysis. Psychotherapy and Psychosomatics, 76, doi: / Juranek, J., Filipek, P.A,. Berenji, G.R., Modahl, C., Osann, K., & Spence, M.A. (2006). Association between amygdale volume and anxiety level: Magnetic resonance imaging (MRI) study in autistic children. Journal of Child Neurology, 21, Nauta, M.H. (2005). Anxiety disorders in children and adolescents: assessment, cognitive behavioural therapy and predictor of treatment outcome. Groningen: University Library Groningen. Peet, A.J.J. van, Wittenboer, G.L.H. van den, & Hox, J.J. (2004). Toegepaste statistiek Beschrijvende Technieken. Groningen: Wolters-Noordhoff. 21

22 Peet, A.J.J. van, Wittenboer, G.L.H. van den, & Hox, J.J. (2005). Toegepaste statistiek Inductieve Technieken. Groningen: Wolters-Noordhoff. Reaven, J.A., Blakeley-Smith, A., Nichols, S., Dasari, M., Flanigan, E., & Hepburn, S. (2009). Cognitive-behavioral group treatment for anxiety symptoms in children with high-functioning autism spectrum disorders: a pilot study. Focus on Autism and other Developmental disabilities, 24, doi: / Russell, E. & Sofronoff, K. (2005). Anxiety and social worries in children with Asperger Syndrome. Australian and New Zealnad Journal of Psychiarty, 39, doi: /j x Siebelink, B.M. & Treffers, D.A. (2001). Nederlandse bewerking van het Anxiety Disorder Interview Schedule for DSM-IV: Child version van Silverman, W.K. & Albano, A.M. Swets & Zeitlinger: Lisse Amsterdam. Silverman, W.K., Saaverdra, L.M., & Pina, A.A. (2001). Test-retest reliability of anxiety symptoms and diagnoses with anxiety disorders interview schedule for DSM-IV: Child and parents versions. Journal of the American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 40, Simonoff, E., Pickles, A., Charman, T., Chandler, S., Loucas, T., & Baird, G. (2008). Psychiatric disorder in children with autism spectrum disorders: prevalence, comorbidity, and associated factors in a population-derived sample. Journal of the American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 47, doi: /chi.0b013e f Sofronoff, K., Atwood, T., & Hilton, S. (2005). A randomised controlled trail of a CBT intervention for anxiety in children with Asperger syndrome. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 46, doi: /j x Steensel, F.J.A., van & Bögels, S.M. (in press). CBT for anxiety disorders in children with and without autism spectrum disorders. Autism, x, xx-xx 22

23 Steensel, F.J.A., van, Bögels, S.M., & Dirksen, C.D. (2012a). Anxiety and Quality of Life: Clinically Anxious Children With and Without Autism Spectrum Disorders Compared. Journal of Clinical Child & Adolescent Psychology, 41, doi: / Steensel, F.J.A., van, Bögels, S.M., & Perrin, S. (2011). Anxiety disorders in children and adolescents with autistic spectrum disorders: A meta-analysis. Clinical Child and family Psychology Review, 14, doi: /s Steensel, F.J.A., van, Deutschman, A.A.C.G., & Bögels, S.M. (2012b). Examining the Screen of Child Anxiety-Related Emotional disorder-71 as an assessment tool for anxiety in children with high-functioning autism spectrum disorders. Autism, 8, doi: / Velting, O.N., Setzer, N.J., & Albano, A. (2004). Update on a Advances in Assessment and Cognitive-Behavioral Treatment of Anxiety Disorders in Children and Adolescents. Research and Practice, 35, doi: / White, S.W., Oswald, D., Ollendick, T., & Scahill, L. (2009). Anxiety in children and adolescents with autism spectrum disorders. Clinical Psychology Review, 29, doi: /j.cpr Wood, J.J., Piacentini, J.C., Southam-Gerow, M., Chu, B.C., & Sigman, M. (2006). Family Cognitive Behavioral therapy for child anxiety disorders. Journal of the American Academy of Child and Adolescnet Psychiatry, 45, 3, doi: /01.chi b0 Wood, J.J., Drahota, A., Sze, K., Har, K., Chiu, A., & Langer, D.A. (2009). Cognitive behavioural therapy for anxiety in children with autism spectrum disorders: A randomized controlled trial. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 50, doi: /j x Wood, J.J. & Gadow, K.D. (2010). Exploring the nature and function of anxiety in youth with autism spectrum disorders. Clinical Psychology: Research and Practice, 17, doi: /j x 23