De prestatie van mensen met autisme op de Rey-Osterrieth Complex Figure met gebruik van de Boston Qualitative Scoring System

De prestatie van mensen met autisme op de Rey-Osterrieth Complex Figure met gebruik van de Boston Qualitative Scoring System Lidia Fernandes Pinto Universiteit van Tilburg, Nederland Dr. R. E. Mark Universiteit van Tilburg, Nederland Dr. A. A. Spek Geestelijke Gezondheidzorg Eindhoven en De Kempen

Samenvatting Doelstelling: In deze studie werd de prestatie van mensen met een autisme spectrum stoornis op de Rey-Osterrieth Complex Figure (ROCF) onderzocht aan de hand van het Boston Qualitative Scoring System (BQSS) om eventuele verschillen met een gezonde controlegroep in kaart te brengen. Methode: De onderzoeksgroep bestaat uit 24 volwassenen met een autisme spectrum stoornis en de controlegroep uit 24 gezonde volwassenen. Participanten uit beide groepen werden gematcht op totaal IQ, performaal IQ en leeftijd. Om de scores van beide groepen op de BQSS op alle drie de condities van de ROCF (namelijk copy, immediate recall en delayed recall ) te analyseren werd er gebruik gemaakt van een variantieanalyse (ANOVA). Resultaten: Er zijn significante verschillen gevonden tussen beide groepen op de scores van de BQSS. Tegen verwachting in hebben participanten uit de controlegroep een meer gefragmenteerde en een meer verticaal vervormde tekening laten zien op de immediate recall conditie dan participanten uit de onderzoeksgroep. Op de delayed recall conditie hebben participanten uit de controlegroep een meer horizontaal vervormde tekening laten zien dan participanten uit de onderzoeksgroep. Bij de copy conditie zijn er geen significante verschillen gevonden. Conclusies: De ROCF met het gebruik van de BQSS kan mensen met een autisme spectrum stoornis en een gezonde controlegroep niet goed differentiëren. De scores op de BQSS lijken geen goed meetinstrument te zijn om problemen in het executieve functioneren en problemen met centrale coherentie van volwassenen met autisme in kaart te brengen. Kernwoorden: ROCF, BQSS, autisme spectrum stoornis, centrale coherentie, executieve functies. 2

Inleiding Autisme Spectrum stoornis Een autisme spectrum stoornis wordt gekenmerkt door een omvangrijk continuüm van geassocieerde cognitieve stoornissen en gedragsstoornissen. Om te kunnen spreken van autisme moeten er drie specifieke kenmerken aanwezig zijn die als de kern van autisme beschouwd worden, namelijk: kwalitatieve beperkingen in de sociale interactie, kwalitatieve beperkingen in de verbale en non-verbale communicatie en beperkte en zich herhalende stereotiepe patronen van gedrag (American Psychiatry Association, 1994). Naast deze drie kern kenmerken is er ook sprake van cognitieve problemen in het executieve functioneren (Ozonoff, South, & Provencal, 2005), een zwakke centrale coherentie (Happé & Frith, 2006), en problemen met de Theory of Mind. (Baron-Cohen, 2000). Theory of mind is het vermogen om te begrijpen dat iemand anders op een andere manier kan voelen, denken of ervaren dan de persoon zelf. Hierbij is het nodig dat men zich kan verplaatsen in een ander, zodat men het gedrag van de ander kan verklaren en voorspellen (Baron-Cohen, 2001). Centrale coherentie is het vermogen om informatie te integreren tot een betekenisvol geheel waarbij de omgeving meegewogen wordt (Happé, 2005). Volgens de zwakke centrale coherentie hypothese zouden mensen met autisme de wereld in stukjes waarnemen, daar ze zich eerder op de details focussen dan op het geheel. Dit betekent dat mensen met autisme problemen zouden hebben met het integreren van informatie binnen een bepaalde context (Happé, 2005). Executieve functies zijn processen die helpen om effectieve oplossingsstrategieën toe te passen door eigen inadequaat gedrag te stoppen en adequaat gedrag te initiëren. Hierbij gaat het ook om zelfcontrole door middel van feedback en cognitieve flexibiliteit om van strategie te veranderen van de ene situatie naar de andere (Hill, 2004). Bij mensen met autisme uit het tekort in het executieve functioneren zich onder andere in problemen met: het plannen en organiseren van de toekomst, het wisselen naar nieuwe cognitieve sets, het verwerken van informatie in een nieuwe, onvoorspelbare omgeving en het generaliseren van informatie die eerder geleerd is in nieuwe situaties (Hill, 2004; Williams, Minshew, & Goldstein, 2006; Lopez, Lincon, Ozonoff, & Lai, 2005). Verder komen er bij mensen met een autisme spectrum stoornis tevens sensorische, perceptuele en cognitieve tekorten voor. De mate waarin dit voorkomt 3

verschilt per persoon (Mash & Wolfe, 2002). De cognitieve tekorten kunnen in twee groepen verdeeld worden, namelijk: specifieke cognitieve tekorten in het verwerken van sociale, emotionele informatie en een meer algemeen cognitieve tekorten in de informatieverwerking (Mash & Wolfe, 2002). Daarnaast is er een groot verschil te zien wat betreft het intellectuele functioneren van individuen met autisme. Autisme is geassocieerd met verstandelijke beperkingen (totaal IQ < 70), maar ook met de zogenaamde hoog functionerende mensen met autisme (HFA). De term HFA verwijst naar mensen met autisme zonder een verstandelijke beperking (totaal IQ > 70). Ongeveer 25% tot 30% van mensen met autisme vallen in de categorie HFA (Minshew, Goldstein & Siegel, 1995). De Rey-Osterrieth Complex Figure (ROCF) In 1941 heeft Andre Rey een complexe figuur gepubliceerd om de perceptuele organisatie en het visuele episodische geheugen te onderzoeken bij mensen met hersenletsel. Drie jaar later heeft Paul Osterrieth een scoringssysteem ontwikkeld om Rey s procedure te standaardiseren waarbij hij de data heeft genormeerd. Sindsdien heet de test de Rey-Osterrieth Complex Figure test (Lezak, Howieson, Lorin & Hannay, 2004). De administratie van de ROCF bestaat uit drie condities, namelijk een copy conditie, een immediate recall conditie en een delayed conditie. Bij de copy conditie wordt men geïnstrueerd om de ROCF te kopiëren. Onmiddellijk na het kopiëren van de figuur wordt er gevraagd om de ROCF nogmaals te tekenen, maar nu vanuit het geheugen. Na twintig tot dertig minuten wordt wederom gevraagd om de ROCF vanuit het geheugen te tekenen. Men wordt niet van tevoren gewaarschuwd dat gevraagd zal worden om de figuur nogmaals vanuit het geheugen na te tekenen. Verschillende scoringsmethoden zijn ontwikkeld om de ROCF bij volwassenen te evalueren. De meest gebruikte methoden om de ROCF te evalueren, zoals de Osterrieth s 36 punten methode en het systeem van Meyers en Meyers (1995), leveren enkel een kwantitatieve score op, welke gebaseerd is op de aanwezigheid en accuraatheid van de 18 elementen in het figuur. Bij deze methoden wordt er niet gekeken naar de planning, strategie en organisationele benadering tijdens het tekenen van het figuur. Echter, door de complexiteit van het figuur kan de ROCF cognitieve processen weergeven zoals strategiegebruik op het moment dat het figuur gekopieerd wordt (Knight, 2004). 4

De ROCF is al eerder gebruikt bij onderzoek naar de centrale coherentie van hoog functionerende mensen met autisme (Jolliffe & Baron-Cohen, 1997; Ropar & Mitchell, 2001; Mottron, Belleville & Ménard, 1999). Bij onderzoek naar centrale coherentie gaat het om het proces van het tekenen en niet om het eindresultaat. Een zwakke centrale coherentie zou in een gefragmenteerde tekening resulteren. Om de centrale coherentie te onderzoeken hebben de auteurs van deze studies ieder een eigen methode gecreëerd om dat te doen. De resultaten van deze onderzoeken verschillen van elkaar. Het nadeel van zelfbedachte methoden is dat het vergelijken met resultaten uit andere studies heel moeilijk is, omdat ze verschillen van elkaar en niet genormeerd en gestandaardiseerd zijn. Het Boston Qualitative Scoring System (BQSS) (Stern, Javorsky, Singer, Singer, Somerville, Duke, Thompson & Kaplan 1999) is een scoringssysteem voor volwassenen voor de ROCF dat een set van zeventien kwalitatieve scores en een set van zes kwantitatieve scores oplevert. De kwalitatieve scores gaan over het proces van het tekenen van de figuur en de kwantitatieve scores gaan over het eindproduct. De voordelen van de BQSS omvatten een brede standaardisatiegroep en een steeds groeiende literatuur over de BQSS scores in verschillende klinische groepen, zoals hersenletsel, ziekte van Alzheimer, ziekte van Parkinson, vasculair dementie, HIV, alcohol misbruik en ADHD (Boone, 2000). Een onderzoek met volwassenen heeft een significante correlatie laten zien tussen de BQSS scores en de scores van andere executieve functietests (Stern et al, 1999). Een zwakke organisationele strategie kan resulteren in een gefragmenteerde benadering, decentralisatie van het figuur op het vel papier, verkeerde positionering van de elementen in het figuur en een onlogische volgorde van het tekenen van de elementen in het figuur. De BQSS bevat ook een score voor het herhalen van elementen in het figuur, welke perseveratieve neigingen aangeeft (Stern & Prohaska, 1996). De validiteit van deze executieve scores van de BQSS werd aangetoond in verschillende onderzoeken. Uit het onderzoek van Mahurin, Eckert, Velligan, Hazelton en Miller (1997) komt naar voren dat er een significante associatie bestaat tussen de scores uit de BQSS en de scores van de functionele capaciteit en cognitieve executieve competenties van schizofrenie patiënten. Uit het onderzoek van Schreiber, Javorsky, Robinson en Stern (1999) blijkt dat de Neatness, Planning en Perseveration scores, patiënten met ADHD en een gematchte controlegroep goed 5

kunnen discrimineren. Uit het onderzoek van Somerville, Tremont and Stern (2000) blijkt dat de BQSS executieve scores significant correleren met traditionele executieve tests, zoals de Wisconsin Card Sorting Test en Trial Making Test. Verder bleek uit dit onderzoek dat de score organization onderscheid kan maken tussen geen executieve disfunctie, een milde of een ernstige executieve disfunctie. Doel van het onderzoek De BQSS is nog niet onderzocht bij mensen met autisme. De scores van de BQSS blijken constructen te meten waarin mensen met autisme tekorten hebben, zoals executieve functies en centrale coherentie. Onderzoek naar de BQSS zou mogelijk meer duidelijkheid kunnen geven omtrent de bruikbaarheid van deze scoringsmethode om de centrale coherentie en executieve functies bij volwassenen met autisme in kaart te brengen. Daarom kan het interessant zijn voor het klinische gebruik om disfuncties te onderzoeken bij mensen met autisme. De doelstelling van dit onderzoek is onderzoeken of de scores uit de BQSS kunnen differentiëren tussen mensen met autisme en een gezonde controlegroep. De onderzoeksvraag is: Is er een verschil tussen de BQSS scores van mensen met autisme en de scores van een gezonde controle groep? In overeenstemming met de literatuur wordt er verwacht dat mensen met autisme lager zullen scoren op de scores fragmentation, planning, neatness en perseveration in vergelijking met een gezonde controlegroep. Methode Proefpersonen Twee groepen proefpersonen werden geselecteerd uit een lopend onderzoek bij de Geestelijke Gezondheidszorg Eindhoven en de Kempen (GGzE): een autisme spectrum stoornis groep en een gezonde controlegroep. Er waren 24 controle personen en 24 mensen met autisme beschikbaar voor dit onderzoek (zie tabel B1 voor de kenmerken van de proefpersonen). De onderzoeksgroep werd gediagnosticeerd volgens de criteria op DSM-IV (American Psychiatric Association, 1994). Dit gebeurde door het afnemen van twee semi-gestructureerde interviews door verschillende daarin getrainde psychologen die volgens dezelfde richtlijnen werken. Het eerste semi-gestructureerde interview is een vragenlijst gebaseerd op de criteria 6

van DSM-IV welke bij de patiënt zelf afgenomen werd. Het tweede interview is de Autism Diagnostic Interview Revised (ADI-R) (Lord, Rutter & LeCoucteur, 1994), wat werd afgenomen bij een familielid (liefst één van de ouders) van de patiënt of iemand die de patiënt goed kent. De gezonde controlegroep werd geselecteerd door advertenties op Internet. Bij de controle groep werden er alleen mensen in het onderzoek opgenomen die geen psychische stoornissen hadden en waarbij geen autisme voorkwam in de familie. Dit werd aan de participanten gevraagd bij aanvang van het onderzoek. De proefpersonen werden gematcht op geslacht, leeftijd, totaal IQ en performaal IQ scores, gemeten met de Wechsler Intelligence Scale for Adults Third Edition (WAIS-III) (Wechsler, 2000) (zie appendix A bijlage 1 voor informatie over de WAIS-III). Er werden geen significante verschillen gevonden tussen de groepen (zie tabel B1). Er werd gekozen om te matchen op totaal IQ (TIQ) en performaal IQ (PIQ). Alleen mensen met een gemiddeld of hoger TIQ (94-130) werden geselecteerd, aangezien dit onderzoek is gericht op het onderzoeken van de problemen die mensen met autisme kunnen hebben op de BQSS en niet op eventuele problemen die voortvloeien uit een lagere intelligentie. Metingen Zowel de WAIS-III als de ROCF maken deel uit van een uitgebreid protocol en werden niet op dezelfde dag afgenomen. The Boston Qualitative Scoring System (BQSS) De BQSS verdeelt de ROCF in drie sets van elementen, namelijk configural elements, clusters, en details. Hierdoor kan men bij het beoordelen van de figuur goed nagaan of er onderdelen ontbreken, misplaatst of vervormd zijn. Deze elementen hebben een hiërarchie met betrekking tot de waarde van het element in de structuur van het figuur. Er zijn zes configural elements die fundamenteel zijn voor de structuur van het figuur. Daarnaast zijn er negen clusters en zes details. De configural elements worden beoordeeld op aanwezigheid, accuraatheid en fragmentatie. De clusters worden beoordeeld op aanwezigheid, accuraatheid en plaatsing (alleen cluster één op fragmentatie) en de details worden beoordeeld op aanwezigheid en plaatsing (zie appendix A bijlage 2 voor de beschrijving van deze metingen). Deze scores worden berekend aan de hand van een aantal criteria die men 7

doorloopt op een scoringsboekje. De scores worden per beoordelingscriterium bij elkaar opgeteld, zodat er uiteindelijk zestien totaalscores voor de drie condities ontstaan. Deze scores lopen van 0 tot en met 4. Net zoals bij deze scores worden ook planning, neatness, perseveration en confabulation op een vijfpuntsschaal beoordeeld. Bijvoorbeeld, een score 4 op fragmentation betekent geen fragmentatie van de tekening en een score 0 betekent dat de tekening erg gefragmenteerd getekend werd. Een score 4 op planning geeft een goede strategie aan bij het proces van tekenen en een score 0 geeft een slechte planning aan. Een score 4 op perseveration betekent dat er geen herhaling van elementen in de tekening voorkomt en een score 0 geeft een ernstige perseveratie aan. Al deze scores geven kwalitatieve dimensies van de ROCF weer. De summary scores vormen de kwantitatieve scores van de BQSS. Als eerste worden de aanwezigheid en accuraatheid van configural elements en clusters en de aanwezigheid van details per conditie bij elkaar opgeteld. Voor de copy conditie representeert dit een globale maat voor accurate visuele perceptie en het vermogen tot visuele constructie. Voor de herinneringscondities representeren deze scores de aanwezigheid en accuraatheid van de herinnerende informatie. Daarnaast zijn er samengevatte scores voor het herinneringsvermogen op de onmiddellijke herinneringstaak en op de uitgestelde herinneringstaak. Dit zijn maten voor de hoeveelheid herinnerde informatie van kopieerconditie naar onmiddellijke herinneringsconditie en van onmiddellijke herinneringsconditie naar uitgestelde herinneringsconditie. Tenslotte is er de samengevatte score voor organisatie (zie appendix A bijlage 3 voor de beschrijving van deze metingen en hoe ze worden berekend). De BQSS is de enige scoringsmethode die op dit moment beschikbaar is die een uitgebreide set kwalitatieve scores naast een set kwantitatieve score presenteert voor volwassenen voor de ROCF en die eveneens goed gestandaardiseerd is (Knight, 2004). Voor achtergrondinformatie van de BQSS zie appendix A bijlage 4. Daarnaast zorgt het feit dat er niet één score uit komt maar 23 ervoor dat deze methode beter genuanceerd is dan de andere beschikbare methoden. In het huidige onderzoek zullen alle zestien kwalitatieve scores gebruikt worden bij de analyses. De score op de variabele asymmetry wordt niet meegenomen in deze onderzoek. Deze score wordt namelijk niet in een vijfpuntschaal beoordeeld, maar geeft weer of er wel of geen sprake is van asymmetrie van de 8

tekening. Aangezien de summary scores berekend worden aan de hand van de kwalitatieve scores, worden deze alleen in de analyse opgenomen als er een significant verschil is tussen de groepen bij de kwalitatieve scores waarmee de summary scores berekend worden. Materiaal en procedure Het testmateriaal bestaat uit een reproductie van de ROCF, A4 papier en een registratievel waarin de complexe figuur afgebeeld is zodat de testleider de volgorde van de tekening van de proefpersonen bij kan houden. De volgorde waarin de proefpersoon tekent, werd geregistreerd door de testleider op een registratievel met de ROCF erop weergegeven. Dat gebeurt door aan de lijnen die getekend worden, cijfers toe te kennen in dezelfde volgorde waarin de proefpersoon de lijnen tekent. Deze methode is de beste manier om de volgorde van het tekenen bij te houden (Lezak, 2004). De proefpersonen kregen de in het Nederlands vertaalde instructie voor de ROFC test, zoals is beschreven in de handleiding van de BQSS (Stern et al., 1999) (Zie appendix A- bijlage 5 voor de instructie van de BQSS). Een reproductie van de ROCF werd horizontaal aan de proefpersoon voorgelegd. De proefpersoon kreeg een leeg vel papier en er werd aan de proefpersoon gevraagd om het figuur zo correct en nauwkeurig mogelijk na te tekenen. Dit is de copy conditie. Toen de proefpersoon klaar was met het tekenen werd de reproductie van de ROCF weggehaald. De proefpersoon kreeg een nieuw leeg vel papier en werd gevraagd om het figuur zo correct en nauwkeurig mogelijk te tekenen vanuit het geheugen. Dit is de immediate recall conditie. Na een pauze van minimaal 20 en maximaal 30 minuten werd er opnieuw aan de proefpersoon gevraagd om het figuur vanuit het geheugen te tekenen. Dat is de delayed recall conditie. Gedurende de pauze werden er geen tests afgenomen; de proefpersonen gingen in een wachtkamer zitten. Mensen werden niet van tevoren gewaarschuwd dat ze de tekening vanuit hun geheugen nogmaals zouden moeten tekenen. De ROCF werd gescoord volgens de handleiding van de BQSS. Statistische Analyses De scores op de BQSS van ieder participant werd afzonderlijk gescoord door twee onderzoekers werkend bij de GGzE om de interbeoordelaarbetrouwbaarheid 9

(IBB) te onderzoeken. De IBB van de scores op de BQSS werd vastgesteld met behulp van Cohen's Kappa en vervolgens geïnterpreteerd aan de hand van Landis en Koch (1977). Deze lopen van substantieel tot perfect (0.7-1.0) (Zie tabel B5). De scores van alle zestien geschaalde kwalitatieve scores op de BQSS van de copy, immediate recall en delayed recall zijn in een SPSS 15.0 bestand ingevuld. Tevens werden het geslacht, de leeftijd en diagnose (wel of geen autisme) van de proefpersonen ingevuld. Van de WAIS-III werden het TIQ en PIQ gebruikt. Om de kwalitatieve scores van de onderzoeksgroep te vergelijken met de scores van de controlegroep zijn er drie aparte variantieanalyses (ANOVA) toegepast op de variabelen, één voor iedere conditie van de ROCF. De onafhankelijke variabele was groep, dat wil zeggen, wel of geen autisme. De afhankelijke variabelen waren alle zestien kwalitatieve BQSS scores op iedere conditie (copy, immediate recall en delayed recall). Een significantieniveau van p 0.05 is gebruikt om te onderzoeken of er significante verschillen zijn. Volgens de hypotheses zouden mensen met autisme een significante lagere score hebben in vergelijking met de controlegroep op de volgende scores: fragmentation, planning, neatness en perseveration. Op de andere scores worden er geen significante verschillen verwacht. Resultaten Om te onderzoeken of er een verschil is tussen de scores van de ASS groep en de controlegroep op de BQSS wordt er gebruik gemaakt van drie variantieanalyses (ANOVA), één analyse voor iedere conditie van de ROCF, namelijk copy, immediate recall en delayed recall. De gemiddelden en standaarddeviaties van de BQSS variabelen bij alle drie condities worden weergegeven in tabellen B2, B3 en B4. Er werd geen significante verschil gevonden tussen de autisme groep en de controlegroep bij de copy conditie (zie tabel B2). Bij de immediate recall conditie werd er een significant verschil gevonden tussen de groepen bij de variabelen fragmentation (F (1,47) = 4.6, p < 0.05) en vertical expansion (F (1,47) = 5.5, p < 0.05) (zie tabel B3). 10

Bij de delayed recall conditie werd een significant verschil geconstateerd tussen de groepen bij de variabele horizontal expansion (F (1,47) = 4.9, p < 0.05) (zie tabel B4). Discussie In het huidige onderzoek is de prestatie van volwassenen met autisme op The Boston Qualitative Scoring System in kaart gebracht. Hierbij zijn hun prestaties vergeleken met die van een gezonde controlegroep volwassenen. De data zijn geanalyseerd op alle variabelen van alle drie de condities, namelijk copy, immediate recall en delayed recall. In deze discussie zullen de resultaten besproken worden. De hypothese was dat de onderzoeksgroep slechter zouden presteren op de variabelen fragmentation, planning, neatness en perseveration dan de controlegroep. Het onderhavige onderzoek laat echter geen verschil zien tussen volwassenen met een autisme spectrum stoornis en een controlegroep op alle variabelen op de BQSS, behalve op de variabele fragmentation en vertical expansion van de immediate recall conditie en op de variabelen horizontal expansion van de delayed recall conditie. Hierbij is het opvallend dat de controlegroep een meer gefragmenteerde tekening lieten zien op de immediate recall conditie dan de ASS groep. Dit komt niet overeen met wat er aan de hand van de literatuur verwacht werd. De uitkomsten van de huidige studie, die tegengesteld zijn aan wat op basis van voorgaande literatuur verwacht was, kunnen op verschillende wijzen verklaard worden. Bijvoorbeeld zou de hypothese gesteld kunnen worden dat de BQSS geen goede methode is om centrale coherentie en problemen in het executieve functioneren in kaart te brengen. Hierbij is het belangrijk om op te merken dat de ROCF niet ontwikkeld is om centrale coherentie en executive functies te meten. De ROCF is namelijk ontwikkeld om de perceptuele organisatie en het visuele episodische geheugen te onderzoeken bij mensen met hersenletsel. In het algemeen is het de vraag of de prestatie op cognitieve testen overeenkomen met beperkingen die zich uiten in het dagelijks leven. Dit wordt ook wel ecologische validiteit genoemd (Chaytor, Schimitter-Edgecombe, & Burr, 2006). Uit onderzoek blijkt dat neurologische testen in het algemeen slechts zeer beperkt in staat zijn om beperkingen zoals deze 11

voorkomen in het dagelijks leven in kaart te brengen. (Chaytor et al. 2006; Kenworthy, Yerys, Gutermuth, & Wallace, 2008). Ondanks we dit niet expliciet hebben onderzocht, vermoeden we op basis van de resultaten van het huidige onderzoek dat de BQSS geen ecologisch valide representatie kan geven van de beperkingen die kenmerkend zijn voor autismespectrumstoornissen. Verder moet er ook rekening gehouden worden met het feit dat mensen met een autismespectrumstoornis veel zaken leren te compenseren en dat sommige mensen met autisme, met name intelligente volwassenen, zichzelf hebben kunnen aanleren om tevens het grote geheel te zien. Het zou dus kunnen zijn dat mensen met een autismespectrumstoornis details sneller zien dan andere mensen, maar dat ze tevens door leerervaringen het geheel kunnen zien, overigens wel vanuit de details en op een manier die beschreven kan worden als bottom-up : vanuit de details naar het geheel. Het is dus ook mogelijk dat de BQSS op zichzelf een indicatie kan geven van central coherentie en executieve functies en dus ook een goede ecologische validiteit heeft, behalve wanneer het gaat om hoog functionerende volwassenen met autisme. Deze groep heeft misschien leren compenseren voor hun beperkingen, waardoor deze niet zichtbaar worden op de BQSS. Een andere mogelijk verklaring voor de gevonden resultaten is dat een gedetailleerde informatie verwerking niet een tekort is maar een cognitieve stijl die niet alleen voorkomt bij mensen met een autisme spectrum stoornis, maar ook bij de gewone populatie (Spek, Scholte, & van Berckelaer-Onnes, 2011). In dat geval kan dus niet goed gedifferentieerd worden tussen autisme en een gewone populatie op basis van detailgerichtheid in informatie verwerking. Een gedetailleerde manier van informatie verwerken is dan ook niet benoemd in de criteria van autisme spectrum stoornissen. De hierboven genoemde verklaringen voor de bevindingen van het onderhavige onderzoek zouden nader getoetst moeten worden om uitsluitsel te kunnen geven. Dit ontstijgt het huidige scriptie-onderzoek. Conclusie In het huidige onderzoek is er gekeken naar de prestatie van mensen met een autisme spectrum stoornis op de ROCF met gebruik van de BQSS in vergelijking met een controlegroep. In dit onderzoek is er op het merendeel van de schalen geen 12

significant verschil gevonden tussen de scores van de onderzoeksgroep en de controlegroep op de BQSS. Uit de schalen die wel verschillen blijkt dat de participanten uit de controlegroep een meer gefragmenteerde tekening laten zien op de immediate recall conditie dan de participanten uit de onderzoeksgroep. De BQSS lijkt geen goede meetinstrument te zijn om problemen in het executieve functioneren en problemen met centrale coherentie in kaart te brengen bij hoog functionerende volwassenen met een autismespectrumstoornis. Mogelijke beperkingen van deze studie en implicaties voor toekomstig onderzoek Deze studie heeft verschillende beperkingen. Ten eerste is er een klein aantal participanten onderzocht op een groot aanval variabelen. Het is daarom mogelijk dat de gevonden resultaten eerder een toevallige bevindingen zijn dan een werkelijk verschil. Verder onderzoek met een grotere aantal deelnemers zou wellicht andere resultaten laten zien. Ten tweede werd er aan de participanten van de controlegroep mondeling gevraagd of er spraken was van (co-morbide) psychische stoornis. Ze werden daarop niet daadwerkelijk onderzocht. Eventuele co-morbide stoornissen kunnen van invloed zijn geweest op de prestatie op de ROCF. Ten derde is de intelligentie van de participanten van een gemiddeld tot hoog begaafd niveau. Waarschijnlijk is dit een reden waarom er geen verschil gevonden werd tussen de groepen. Daarom kunnen de resultaten van deze studie niet generaliseerd kunnen worden naar alle mensen met een autismespectrumstoornis. Het zou waardevol zijn om in de toekomst verder onderzoek te doen naar andere instrumenten die, op een ecologisch valide wijze, de centrale coherentie en de executieve functies in kaart kunnen brengen bij mensen met een autismespectrumstoornis. Nader onderzoek naar de ecologische validiteit van de figuur van de ROCF en de BQSS bij andere psychiatrische populaties lijkt ook wenselijk om de klinische bruikbaarheid van dit instrument verder in kaart te brengen. 13

Referentielijst American Psychiatric Association (1994). Diagnostic and statistical manual of mental disorders (4 th ed). Washington, DC: American Psychiatric Association. Baron-Cohen, S. (2000) Theory of mind and autism: A fifteen year review. In S. Baron-Cohen, H. Tager-Flusberg, & D. J. Cohen (Eds.), Understanding other minds. Perspectives from developmental cognitive neuroscience (pp. 3-21). Oxford: University Press. Baron-Cohen, S, (2001) Theory of mind and autism: a review. International Review of Mental Retardation, 23, 169-184. Berry, D. T. R., Allen, R.S., & Schmitt, R. A. (1991). Rey-Osterrieth Figure: Psychometric characteristics in an geriatric sample. The Clinical Neuropsychologist, 5, 143-153. Boone, K.B. (2000). The Boston Qualitative Scoring System for the Rey-Osterrieth Complex Figure. Journal of Clinical and Experimental Neuropsychology, 3, 430-432. Chaytor, N., Schimtter-Edgecombe, M., & Burr, R. (2006). Improving the ecological validity of executieve functioning assessment. Archives of Clinical Neuropsychology, 21, 217-227. Happé, F. (2005). The Weak Central Coherence Account of Autism. In F.R. Volkmar, P. Rhea, A. Klin & D. Cohen (Eds.), Handbook of Autism and Pervasive Developmental Disorders (pp. 640-649). New Jersey: John Wiley & Sons. Happé, F., & Frith, U. (2006). The weak coherence account: Detail-focused cognitive style in autism spectrum disorders. Journal of Autism and Developmental Disorders, 36, 5-25. 14

Hill, E.L. (2004). Evaluating the theory of executive dysfunction in autism. Developmental Review, 24, 189-233. Jolliffe, T., & Baron-Cohen, S. (1997). Are people with autism and asperger syndrome faster than normal on the embedded figures test? Journal of Child Psychology and Psychiatry, 38, 527-534. Kenworthy, L., Yerys, B. E., Gutermuth, A. L., & Wallace, G. L. (2008). Understanding executive control in autism spectrum disorder in the lab and in the real world. Neuropsychology Review, 128, 320-338. Knight, J. A. (2004). ROCF Administration Procedures and Scoring Systems. In Knight, J. A. & Kaplan, E. (eds), The handbook of Rey-Osterrieth Complex Figure usage: Clinical and research applications (pp. 57-191). Odessa, FL: Psychological Assessment Resources. Landis, J.R.; & Koch, G.G. (1977). The measurement of observer agreement for categorical data. Biometrics, 33, 159 174 Lezak, M.D., Howieson, D.B., Loring, D.W., & Hannay, H.J. (2004). Neuropsychological Assessment (4 rd ed.). New York: Oxford University Press. Lopez, B.R., Lincon, A.J., Ozonoff, S., & Lai, Z. (2005). Examining the Relationship between Executive Functions and Restricted, Repetitive Symptoms of Autistic Disorder. Journal of Autism and Developmental Disorder, 35, 445-460. Lord, C., Rotter, M., & LeCoucteur, A. (1994). Autism Diagnostic Interview Revised: A revised version of a diagnostic interview for caregivers of individuals with possible pervasieve developmental disorders. Journal of Autism and Development Disroders, 24, 659-685. 15

Mahurin, R., Eckert, S., Velligan, D., Hazelton, B., & Miller. (1997). Rey figure as a prediction of everyday functional ability in Schizofrenia (abstract). Journal of Neuropsychiatry and Clinical Neurosciences, 9, 36-37. Mash, E.J., & Wolfe, D.A. (2002). Abnormal Child Psychology. Belmont: Wadsworth. Meyers, J.E., & Meyers, K.R. (1995). Rey Complex Figure Test and Recognition Trial. Odessa, FL: Psychological Assessment Resources. Minshew, N.J., Goldstein, G., & Siegel, D.J. (1995). Speech and language in high-functioning autistic individuals. Neuropsychology, 9, 255-261. Mottron, L., Belleville, S., & Ménard, E. (1999). Local Bias in Autistic Subjects as Evidence by Graphic Tasks: Perceptual Hierarchization or Working Memory Deficit? Journal of Child Psychology and Psychiatry, 40, 743-755. Ozonoff, S., South, M., & Provencal, S. (2005). Executive functions. In. F. R. Volkmar, R. Paul, A. Klin, & D. Cohen (Eds.), Handbook of autism and pervasive developmental disorders (pp. 606-627). New Jersey: John Wiley and Sons. Ropar, D., & Mitchell, P. (2001). Susceptibility to Illusions and Performance on Visuospatial Task in Individuals with Autism. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 42, 539-549. Schreiber, H.E., Javorsky, D.J., Robinson, J.E., & Stern, R.A. (1999). Rey-Osterrieth Complex Figure performance in adults with attention deficit hyperactivity disorder: a validation study of the Boston Qualitative Scoring System. The Clinical Neuropsychologist, 13, 509-520. Somerville, J., Tremont, G., & Stern, R.A. (2000). The Boston Qualitative Scoring System as a Measure of Executive Functioning in Rey-Osterrieth Complex Figure Performance. Journal of Clinical and Experimental Neuropsychology, 22, 613-621. 16

Spek, A.A., Scholte, E.M., & van Berckelaer-Onnes, I.A. (2011). Local information processing in adults with high functioning autism and asperger syndrome: The usefulness of neuropsychological tests and self-reports. Journal of Autism and Developmental Disorders, 41, 859-869. Stern, R.A., Singer, E.A., Duke, L.M., Singer, N.G., Morey, C.E., Daughtrey, E.W., & Kaplan, E. (1994). The Boston Qualitative Scoring System for the Rey-Osterrieth Complex Figure: Description and interrater reliability. The Clinical Neuropsychologist, 8, 309-322. Stern, R.A., & Prohaska, M.L. (1996). Neuropsychological evaluation of executive functions. In Dickstein L.L., Riba, M.B., Oldham, J.M. (Eds.), Review of Psychiatry, 15, 243-266. Stern, R.A., Javorsky, D.J., Singer, E.A., Singer, N.A., Somerville, J.A., Duke, L.M, Thompson, J., & Kaplan, E. (1999). The Boston Qualitative Scoring System for the Rey-Osterrieth Complex Figure. Odessa, FL: Psychological Assessment Resources. Wechsler, D. (2000). WAIS-III, Nederlandstalige bewerking: Afname en Scoringshandleiding. Lisse, Swets Test Publishers. Williams, D.L., Goldstein, G., & Minshew, N.J. (2006). Neuropsychologic functioning in children with autism: further evidence for disordered complex information-processing. Child Neuropsychology, 12, 279-298. 17

Appendix A Bijlage 1 - Wechsler Intelligence Scale for Adults Third Edition (WAIS-III) (Wechsler, 2000). De Nederlandse versie van de WAIS-III is een intelligentietest die veertien subtests bevat. Deze subtests meten verschillende aspecten van intelligentie. De scores van deze subtests zijn geschaald naar leeftijd. Aan de hand van de geschaalde scores worden het Verbale IQ (VIQ), het Performale IQ (PIQ) en de totale intelligentie (TIQ) berekend. 18

Bijlage 2 kwalitatieve scores van het BQSS Kwalitatieve scores Presence Configural presence Cluster presence Detail presence Accuracy Configural accuracy Cluster accuracy Placement Cluster placement Detail placement Fragmentation Planning Neatness Vertical expansion Horizontal distortion Reduction Rotation Perseveration Beschrijving meet het vermogen om specifieke elementen te verwerken bij de copy en de recall condities. algemene meting van visuoconstructionele en visuoperceptionele vermogen bij de copy conditie en visuele geheugen bij beide recall condities. meet het spatiële functioneren, beoordelen van hoeken en spatiële oriëntatie. meet de integratie van informatie, dat wil zeggen, of de elementen in het figuur getekend worden als een geheel. meet de algehele planningscapaciteit gebaseerd op de volgorde van het tekenen van de elementen in het figuur, de positionering van de tekening op het vel papier, de positionering van de elementen in het figuur en de integriteit van de reproductie van het figuur. meet hoe keurig het figuur getekend wordt door te kijken naar het aantal gegolfde lijnen, onderbrekingen en lijnen die buiten de begrenzingen van het figuur doorlopen. meet de graad van de verticale vervorming van de tekening door een mal erop te plaatsen meet de graad van de horizontale vervorming van de tekening door een mal erop te plaatsen. meet de graad van de verkleining van de tekening door een mal erop te plaatsen. meet de oriëntatie van de tekening op het vel papier door een mal erop te plaatsen. meet de inadequaat herhalingen in de tekening; het kan twee vormen aannemen: 19

herhalingen van lijnen binnen een cluster of herhalingen van elementen van het figuur. Confabulation Asymmetry (Stern at al., 1999). meet de toevoeging van elementen in de tekening die niet tot het figuur behoren. categorische meting; het vergelijkt de vervormingen en/of een gebrek aan details op het rechter en linker gedeelte van de tekening. 20

Bijlage 3 Summary scores van het BQSS Summary scores Presence and Accuracy Copy Immediate Delayed Organization Immediate retention Delayed retention (Stern et al., 1999). Beschrijving meet de visuoperceptieonele accuraatheid en visuoconstructionele kwaliteit van de copy conditie; voor de recall condities geeft het de hoeveelheid en accuraatheid aan van informatie die vastgehouden wordt. is een samengestelde score uit fragmentation en planning en geeft een meting aan van organisationele vaardigheden. geeft de hoeveelheid informatie aan die verloren of vastgehouden wordt tijdens de immediate recall in vergelijking met de copy. geeft de hoeveelheid informatie aan die verloren of vastgehouden wordt tijdens de delayed recall in vergelijking met de immediate retention. Berekening van de summary scores Copy presence and accuracy (CPA) copy configural + copy configural + copy cluster + copy cluster + copy detail presence accuracy presence accuracy presence Immediate presence and accuracy (IPA) imm. configural + imm. configural + imm. cluster + imm. cluster + imm. detail presence accuracy presence accuracy presence Delayed presence and accuracy (DPA) del. configural + del. configural + del. cluster + del. cluster + del. detail presence accuracy presence accuracy presence Immediate retention [( IPA CPA)] : CPA x 100 Delayed retention [( DPA IPA)] : IPA x 100 Organization copy fragmentation + copy planning 21

Bijlage 4 BQSS achtergrond informatie Voor de standaardisering van de BQSS zijn 433 volwassenen getest, in de leeftijd van 18 tot en met 94 jaar (Stern et al., 1999). Het instrument is genormeerd op leeftijd en geslacht. De BQSS levert een set van zestien kwantitatieve scores om daarmee kwalitatieve dimensies van de ROCF te meten. Deze scores zijn gebaseerd op de aanwezigheid en accuraatheid van de achttien elementen in het figuur en het proces van het tekenen. Door de combinatie van deze kwalitatieve scores worden er zes kwantitatieve Summary Scores berekend (Stern et al., 1999). Met de norm tabellen (verdeeld naar leeftijd en geslacht) is het mogelijk om de BQSS kwalitatieve scores te vertalen naar cumulatieve percentages en de BQSS summary scores naar T-scores en percentielen. Onderzoek naar de BQSS heeft een goede validiteit en betrouwbaarheid aangetoond (voor alle summary scores boven de 0.90) (Stern, Singer, Duke, Singer, Mrey, Daughtrey & Kaplan, 1994; Stern et al., 1999). De interbeoordelaarsbetrouwbaarheid van de BQSS is onderzocht voor de copy conditie (Stern et al.,1999). Voor de 16 totaalscores is deze redelijk tot perfect (0.53-1.00). Voor de summary scores is de interbeoordelaarsbetrouwbaarheid goed (0.77-0.93). De test-hertestbetrouwbaarheid is onderzocht door Berry, Allen en Schmitt (1991). Deze blijkt matig voor de kopieerconditie en redelijk voor de herinneringscondities (0.47-0.59). In een ander onderzoek van Stern et al. (1996) variëren de scores van 0.50 tot 0.68 voor aanwezigheid en accuraatheid op de drie condities. Meer test-hertestgegevens zijn niet berekend omdat deze eigenlijk niet valide zijn voor een taak als de ROCF (de tekening is dan immers niet meer nieuw). De discriminante validiteit van de BQSS is onderzocht door na te gaan in hoeverre het systeem kan discrimineren tussen klinische groepen en gezonde controlegroepen en tussen verschillende klinische groepen. De BQSS scoort op sensitiviteit en specificiteit overwegend hoger dan een vergelijkbaar 36- puntsscoringssysteem (Stern et al., 1999). Somerville, Tremont en Stern (2000) hebben in onderzoek gevonden dat vier scores van de BQSS (fragmentatie, planning, perseveratie en organisatie) significant correleren met andere instrumenten die executief functioneren meten. Dit pleit voor de convergente validiteit van de BQSS met betrekking tot executief functioneren. De correlaties zijn echter niet hoog (r = - 0.22 tot 0.49). De correlaties tussen BQSS-scores en niet-executieve taken zijn niet bekend. Aangezien de studies naar betrouwbaarheid en validiteit nagenoeg uitsluitend 22

zijn uitgevoerd door de auteurs van het scoringssysteem, is voorzichtigheid vooralsnog geboden bij het interpreteren van de scores. 23

Bijlage 5 instructies BQSS Leg een blanco vel papier voor de proefpersoon en het figuur hierboven. Leg een potlood zonder gum naast het vel papier (horizontaal) en zeg het volgende: Zou u deze figuur voor mij willen natekenen? Probeer hem zo zorgvuldig en zo correct mogelijk na te tekenen. Er is geen tijdslimiet dus neem zoveel tijd als nodig. U kunt nu beginnen. Neem de tijd op. U vult bij alle drie de aanbiedingen de volgorde van het tekenen in, achter op het scoreformulierboekje. U doet dit door de verschillende lijnen te nummeren. Als de proefpersoon klaar is neem u de door de proefpersoon gemaakte tekening weg, evenals het voorbeeld. U legt een vel wit papier (horizontaal) voor de proefpersoon en zegt het volgende: Nu wil ik u vragen om hetzelfde figuur nogmaals te tekenen, vanuit uw geheugen. Neem weer zoveel tijd als u nodig heeft om het figuur zo zorgvuldig en correct mogelijk te tekenen. U kunt nu beginnen. Neem weer de tijd op. Stop de tijd als de proefpersoon aangeeft klaar te zijn (als u denkt dat de proefpersoon klaar is, vraag dit na). Na deze taak volgt een pauze van minimaal 20 minuten en maximaal 30 minuten. Na deze pauze volgt de delayed recall taak. U legt opnieuw een blanco vel papier (horizontaal) voor de proefpersoon neer en zegt het volgende: Zonet heb ik u gevraagd om een figuur na te tekenen. Nu wil ik u vragen om deze figuur opnieuw te tekenen, vanuit uw geheugen. Neem weer zoveel tijd als u nodig heeft om het figuur zo zorgvuldig en correct mogelijk te tekenen. U kunt nu beginnen. 24

Appendix B Tabel 1 Proefpersonen en Matching kenmerken Autisme groep Controlegroep t-test p-waarde N (M:V) 24 (19:5) 24 (20:4) M leeftijd (SD) 35.2 (11.5) 38.1 (11.6) t(46)=-.889.379 TIQ (SD) 110.8 (10.1) 111.1 (9.9) t(46)=-.086.931 PIQ (SD) 108.2 (12.5) 111 (11.1) t(46)=-.829.411 *Geen significante verschillen met α =.05 25

Table 2 Variantieanalyse Copy Conditie BQSS BQSS scores ASD Control p-value Configural presence (SD) 4 (.0) 4 (.0) 1.000 Configural accuracy (SD) 3.4 (.7) 3.3 (.8).839 Cluster presence (SD) 4 (.0) 3.9 (.2).323 Cluster accuracy (SD) 3.4 (.5) 3.5 (.5).397 Cluster placement (SD) 3.8 (.4) 3.6 (.7).181 Detail presence (SD) 3.8 (.4) 3.9 (.3).690 Detail placement (SD) 4 (.0) 3.9 (.3).155 Fragmentation (SD) 3.1 (.9) 3.3 (.2).313 Planning (SD) 3.1 (.9) 3 (.9).763 Neatness (SD) 3.2 (1) 3.4 (.7).313 Vertical expansion (SD) 3.9 (.4) 3.8 (.7).433 Horizontal expansion (SD) 3.7 (.5) 3.7 (.6).601 Reduction (SD) 3.7 (.6) 3.7 (.6).820 Rotation (SD) 4 (.0) 4 (.0) 1.000 Perseveration (SD) 3.9 (.3) 3.9 (.2).561 Confabulation (SD) 4 (.0) 3.9 (.2).323 26

Table 3 Variantieanalyse Immediate Recall Conditie BQSS BQSS scores ASD Control p-value Configural presence (SD) 3.7 (.6) 3.9 (.3).143 Configural accuracy (SD) 3.1 (.8) 3.1 (.8) 1.000 Cluster presence (SD) 3.3 (.8) 3.5 (.6).312 Cluster accuracy (SD) 3 (1) 2.9 (.7).630 Cluster placement (SD) 3.3 (.7) 3.2 (.6).394 Detail presence (SD) 1.9 (.9) 2 (.6).460 Detail placement (SD) 3.1 (1.3) 3.3 (.7).492 Fragmentation (SD) 3.6 (.5) 3.2 (.9).036 Planning (SD) 3.1 (.9) 3 (.9).751 Neatness (SD) 3.1 (.8) 3.3 (.6).229 Vertical expansion (SD) 3.9 (.2) 3.4 (1).023 Horizontal expansion (SD) 3.7 (.5) 3.5 (.9).241 Reduction (SD) 3.5 (.7) 3.5 (.7).842 Rotation (SD) 4 (.0) 4 (.0) 1.000 Perseveration (SD) 3.7 (.6) 3.5 (.6).217 Confabulation (SD) 3.8 (.4) 3.9 (.3).449 27

Table 4 Variantieanalyse Delayed Recall Conditie BQSS BQSS scores ASD Control p-value Configural presence (SD) 3.8 (.6) 3.9 (.3).353 Configural accuracy (SD) 3.1 (.7) 3 (.9).586 Cluster presence (SD) 3.4 (.7) 3.5 (.6).381 Cluster accuracy (SD) 2.5 (1.2) 2.6 (.9).782 Cluster placement (SD) 3.3 (.7) 3.3 (.5) 1.000 Detail presence (SD) 2 (1) 2 (.5).851 Detail placement (SD) 3.1 (1.3) 3.2 (.7).788 Fragmentation (SD) 3.5 (.5) 3.5 (.6) 1.000 Planning (SD) 3.3 (.9) 3.2 (.8).734 Neatness (SD) 3.1 (.8) 3.1 (.7) 1.000 Vertical expansion (SD) 3.9 (.3) 3.5 (1.1).074 Horizontal expansion (SD) 3.8 (.4) 3.2 (1.3).031 Reduction (SD) 3.5 (.7) 3.6 (.8).565 Rotation (SD) 4 (.0) 4 (.0) 1.000 Perseveration (SD) 3.6 (.6) 3.5 (.6).355 Confabulation (SD) 3.6 (.6) 3.8 (.4).146 28

Table 5 Interbeoordelaarsbetrouwbaarheid (2 beoordelaars) BQSS scores IBB Score Configural presence (SD) 1.00 perfect Configural accuracy (SD) 0.96 bijna perfect Cluster presence (SD) 1.00 perfect Cluster accuracy (SD) 0.92 bijna perfect Cluster placement (SD) 0.92 bijna perfect Detail presence (SD) 1.00 perfect Detail placement (SD) 0.95 bijna perfect Fragmentation (SD) 0.89 bijna perfect Planning (SD) 0.84 bijna perfect Neatness (SD) 0.73 substantieel Vertical expansion (SD) 1.00 perfect Horizontal expansion (SD) 1.00 perfect Reduction (SD) 1.00 perfect Rotation (SD) 1.00 perfect Perseveration (SD) 0.98 bijna perfect Confabulation (SD) 1.00 perfect 29

30