De Samenhang tussen de Ernst van Autismekenmerken en de Cognitieve Flexibiliteit van Kinderen en Adolescenten met een Autisme Spectrum Stoornis

Transcriptie

1 De Samenhang tussen de Ernst van Autismekenmerken en de Cognitieve Flexibiliteit van Kinderen en Adolescenten met een Autisme Spectrum Stoornis Manon Prince Begeleider: Anke Scheeren Bachelorthese Psychologie en Gezondheid Afdeling Ontwikkelingspsychologie Tilburg University Juni 2017

2 Samenvatting Autisme spectrum stoornissen (ASS) zijn ontwikkelingsstoornissen waarbij onder andere beperkingen in sociale interactie en in aspecten van executief functioneren, zoals cognitieve flexibiliteit, voorkomen. Dit huidige onderzoek had als doel antwoord te geven op de vraag of de ernst van de autismekenmerken van kinderen en adolescenten met een Autisme Spectrum Stoornis samenhangt met de cognitieve flexibiliteit van deze kinderen en adolescenten. Er namen in totaal 204 kinderen en adolescenten met ASS (in de leeftijd van 6 tot en met 20 jaar) en hun ouders deel aan het onderzoek. De cognitieve flexibiliteit van de deelnemers werd gemeten met een semantisch verbale fluency taak (instructie: zoveel mogelijk dieren opnoemen binnen 60 seconden) door het aantal switches (schakelen tussen categorieën van dieren, zoals vissen en boerderijdieren) dat de deelnemers maakten te analyseren. De ernst van de autismekenmerken werd vastgesteld met de Social Responsiveness Scale die de ouders van de deelnemers invulden. Tegen de verwachtingen in impliceren de resultaten dat er geen negatief verband bestaat tussen de ernst van de autismekenmerken en de cognitieve flexibiliteit van kinderen en adolescenten met ASS. De mate van cognitieve flexibiliteit hangt dus niet af van de ernst van de autismekenmerken. Dit betekent dat er bij kinderen en adolescenten met ASS veel individuele verschillen bestaan in de mate van cognitieve flexibiliteit en dat deze mate niet af te leiden valt uit de ernst van de autismekenmerken. Kernwoorden: Autisme Spectrum Stoornis, autismekenmerken, cognitieve flexibiliteit 2

3 Abstract Autism Spectrum Disorders (ASD) are developmental disorders with a variety of symptoms, such as impairments in social interaction and in aspects of executive functioning, like cognitive flexibility. The aim of this study was to answer the question if the severity of autism in children and adolescents with ASD was associated with the cognitive flexibility of these children and adolescents. A total of 204 children and adolescents with ASD, and their parents, were tested. Cognitive flexibility was measured on a semantic verbal fluency task (instruction: name as many animals as possible within 60 seconds), by analyzing the total number of switches (switching between different categories of animals, like fish or farm animals). The severity of autism was measured with the Social Responsiveness Scale, that was filled in by the parents of the participants. Against expectations, the results implicate a negative relation between die severity of autism and cognitive flexibility of children and adolescents with ASD. The degree of cognitive flexibility is not related to the severity of autism. This means that there are many individual differences among the cognitive flexibility of children and adolescents with ASD. Keywords: Autism Spectrum Disorder, severity of autism, cognitive flexibility 3

4 Introductie Autisme spectrum stoornissen (ASS) komen voor bij bijna 3% van de kinderen in Nederland, blijkt uit cijfers van het CBS (2014). ASS zijn ontwikkelingsstoornissen die gekenmerkt worden door beperkingen in de communicatie en sociale interactie, verminderde interesses, repetitieve gedragingen en beperkingen in het executief functioneren (Hill, 2004; Kleinhans, Akshoomoff, & Delis, 2005). Door Geurts, Begeer en Hoekstra (2014) wordt opgemerkt dat prevalentiecijfers van kinderen met ASS in Nederland hoger liggen dan in internationale onderzoeken wordt gerapporteerd. Er is nog geen duidelijk bewijs voor een mogelijke reden daarvoor. Het geven van de diagnose Autisme Spectrum Stoornis is met de komst van de DSM-V, handboek voor de diagnostiek, aanzienlijk veranderd ten opzichte van de DSM-IV-TR. De ernst van ASS wordt in de DSM-V vastgesteld naar aanleiding van de hoeveelheid hulp die iemand nodig heeft (Mehling & Tassé, 2016). De uiteindelijke diagnose wordt gesteld op basis van de ernst van de autismekenmerken. Door de grote hoeveelheid kinderen en adolescenten met ASS is het van belang om te kijken hoe bepaalde kenmerken verschillen binnen deze groep. Maar nog veel belangrijker is dat door inzicht in de kenmerken van kinderen en adolescenten met ASS passende begeleiding kan worden gegeven als dat nodig is (Howlin, 2005). Veel autismekenmerken, waaronder een beperkt executief functioneren waarvan een beperkte cognitieve flexibiliteit een belangrijk construct is (Hill, 2004), spelen een belangrijke rol in het leven van een persoon met ASS. Een beperkte cognitieve flexibiliteit maakt het namelijk onder andere lastiger om te schakelen tussen verschillende taken of gedachten en kan ervoor zorgen dat het gedrag stereotyperend en volhardend is (Leung & Zakzanis, 2014; Hill, 2004). Om deze redenen wordt in het huidige onderzoek de focus gelegd op de cognitieve flexibiliteit van kinderen en adolescenten met ASS. 4

5 Naast cognitieve flexibiliteit worden ook planning, inhibitie, het werkgeheugen, zelfcontrole, organiseren, en set shifting gezien als aspecten van executief functioneren (Hill, 2004; Leung, Vogan, Powell, Anagnostou, & Taylor, 2016). Set shifting is het kunnen switchen tussen twee taken, en wordt soms in een adem genoemd met cognitieve flexibiliteit (Yerys, Wallace, Harrison, Celano, Giedd, & Kenworthy, 2009). Executief functioneren is een overkoepelende term voor cognitieve controleprocessen die zich voornamelijk in de prefrontale cortex afspelen (Craig et al., 2016). De frontaalkwab blijkt bij meerdere autismekenmerken betrokken te zijn, zoals bij beperkingen in planning, set shifting en het werkgeheugen (Luna et al., 2002; Ozonoff et al., 2004). Dit geldt ook voor cognitieve flexibiliteit (Yeung, Han, Sze, & Chan, 2016). Abnormale activiteit van corticale regionen in voornamelijk de frontaalkwab blijkt namelijk een neurale basis te vormen voor beperkingen in de cognitieve flexibiliteit bij kinderen met ASS. Beperkingen in de cognitieve flexibiliteit heeft onder andere consequenties voor het sociale functioneren bij kinderen en adolescenten met ASS. Berger, Aerts, van Spaendonck, Cools, en Teunisse (2003) vonden bijvoorbeeld een positief verband tussen de cognitieve flexibiliteit van kinderen en adolescenten met ASS en de sociale competentie van kinderen en adolescenten met ASS. Onder andere de beperkte sociale competentie van kinderen en adolescenten met ASS zou invloed hebben op het gedrag en de sociale interacties van deze kinderen (Memari, et al., 2013). Kinderen met een verminderde cognitieve flexibiliteit hebben dus een omgeving nodig die hen op een passende manier helpt in het verbeteren van deze flexibiliteit (Berger et al., 2003). Meer kennis over de beperkingen in cognitieve flexibiliteit zou bij kunnen dragen aan passende begeleiding en daardoor misschien een verbetering in het sociaal functioneren van kinderen en adolescenten met ASS. Dat cognitieve flexibiliteit een belangrijk aspect is binnen het sociaal functioneren wordt ook bevestigd door Gökçen, Petrides, Hudry, Frederickson, & Smillie (2014). Zij concluderen namelijk in hun onderzoek 5

6 dat er een positieve associatie bestaat tussen cognitieve flexibiliteit en sociale cognitie. Sociale cognitie bestaat volgens hen uit onder andere de perceptie van sociale cues, het verwerken van emotionele informatie en het kunnen beoordelen van sociale relaties. Sociale cognitie draagt op die manier bij aan een effectief sociaal functioneren. Beperkingen in de sociale cognitie komen vaak voor bij kinderen en adolescenten met ASS, waardoor deze doelgroep vaak problemen heeft met onder andere de perceptie van emoties en empathisch begrip (Gökçen et al., 2014). Cognitieve flexibiliteit bij kinderen en adolescenten met ASS wordt ook wel onderzocht door te kijken naar de prestaties op een fluency taak. Een verbale fluency taak is een neuropsychologische taak. Het doel hiervan is om zo veel mogelijk woorden te noemen van een bepaalde categorie (bijvoorbeeld dieren) binnen een minuut (Troyer, Moscovitch, & Winocur, 1997; Resch, Martens, & Hurks, 2014). Onder fluency wordt de capaciteit verstaan om spontaan verbale responsen te produceren, zonder dat er in het zoekproces naar woorden pauzes of fouten voorkomen (Pastor-Cerenzuele, Fernández-Andrés, Feo-Álvarez, & González-Sala, 2016). Fluency bestaat uit twee componenten, clustering en switching (Troyer et al., 1997). Clusteren is het produceren van woorden binnen een bepaalde subcategorie, oftewel cluster (katten en honden behoren bijvoorbeeld tot de subcategorie huisdieren), en switchen is het schakelen van de ene subcategorie naar een nieuwe subcategorie (bijvoorbeeld het schakelen van de subcategorie huisdieren naar de subcategorie reptielen). Cognitieve flexibiliteit valt onder de component switching, net als andere frontaalkwabprocessen zoals strategische zoekprocessen en shifting. Hill (2004) en Pastor-Cerenzuele et al. (2016) geven in hun studies aan dat voornamelijk de component switchen beperkt is bij kinderen en adolescenten met ASS. Kinderen en adolescenten met ASS blijken andere cognitieve strategieën te hanteren op een verbale fluency taak dan kinderen en adolescenten zonder ASS (Begeer et al., 2014). 6

7 Kinderen en adolescenten met ASS blijken namelijk in hun antwoord minder vaak te switchen tussen subcategorieën (als er bijvoorbeeld naar de algemene categorie dieren wordt gevraagd, switchen ze minder vaak van huisdieren, naar steppedieren, naar reptielen, et cetera), in vergelijking met kinderen en adolescenten zonder ASS, terwijl beide groepen in totaal wel eenzelfde aantal correcte woorden produceren. Pastor-Cerzula et al. (2016) vonden dezelfde resultaten in hun studie, behalve dat in deze studie de kinderen met ASS ook een lager totaal aantal correcte woorden produceerden dan kinderen zonder ASS. Leeftijd lijkt ook een rol te spelen als het gaat om de prestaties van kinderen en adolescenten op een fluency taak. Koren, Kofman, en Berger (2005) onderzochten kinderen, zonder ASS, van jaar en van 8-9 jaar. De oudste groep bleek een betere fluency te hebben dan de jongere groep. Ook kinderen en adolescenten met ASS blijken op wat oudere leeftijd (15-18) minder problemen te ondervinden met cognitieve flexibiliteit volgens ouderrapportage dan op jongere leeftijd (Van den Bergh, Scheeren, Begeer, Koot, & Geurts, 2014). Echter, dit is alleen gevonden bij een subgroep van kinderen en adolescenten die boven een drempel van ASS kenmerken scoorde op de Social Responsiveness Scale (SRS; Constantino & Gruber, 2007), wat betekent dat deze subgroep ernstigere autisme kenmerken heeft dan de subgroep die onder deze drempel scoorde. Bij de subgroep die onder deze drempelwaarde scoorde zijn geen leeftijd gerelateerde verschillen gevonden. Een mogelijke verklaring hiervoor kan zijn dat kinderen met ernstigere autisme kenmerken meer hulp krijgen bij het verbeteren van bepaalde vaardigheden, waardoor kinderen met ASS misschien meer mogelijkheden hebben om te leren hoe ze hiermee om moeten gaan. Wecker, Kramer, Hallam, en Delis (2005) onderzochten, bij volwassenen, de samenhang tussen leeftijd en prestaties op taken die cognitieve switching meten, en zij vonden een negatief verband tussen deze twee constructen. Fluency lijkt dus over het algemeen te verbeteren in de kindertijd, en het is zelfs mogelijk dat begeleiding kan bijdragen aan het verbeteren van de fluency. 7

8 De meeste onderzoekers concluderen dat er veel heterogeniteit bestaat in de beperkingen in executief functioneren bij kinderen en adolescenten met ASS (Van den Bergh et al., 2014; Geurts, Sinzig, Booth, & Happé, 2014; Pelphrey, Schultz, Hudac, & Vander Wyk, 2011). Geurts et al. (2014) benadrukken daarbij het belang van individuele verschillen binnen deze doelgroep. Niet elk kind met ASS hoeft namelijk evenveel beperkingen te hebben in het executief functioneren als een ander kind met ASS. Meer informatie over individuele verschillen binnen de doelgroep kinderen met ASS kan mogelijk helpen bij toekomstige prognoses en behandelingen. Uit onderzoek blijkt dat executief functioneren en flexibiliteit namelijk wel te trainen zijn bij kinderen met ADHD en normaal ontwikkelde kinderen (Kray, Karbach, Haenig, & Freitag, 2011; Karbach & Kray, 2009). Bij kinderen met ASS is dat nog niet helemaal duidelijk, en blijken trainingen nog niet altijd het gewenste resultaat op te leveren (De Vries, Prins, Schmand, & Geurts, 2015). In eerdere onderzoeken is soms een onderzoek naar eventuele samenhang tussen cognitieve flexibiliteit en ernst van autismekenmerken ook meegenomen. Deze onderzoeken leveren echter verschillende resultaten op. Pastor-Cerezuela et al. (2016) en Van den Bergh et al. (2014) vonden geen associatie tussen de twee constructen, terwijl Gökçen et al. (2014) wel een associatie vonden tussen de cognitieve flexibiliteit en ernst van autismekenmerken. Om meer te weten te komen over die individuele verschillen op het gebied van executief functioneren, en meer specifiek de cognitieve flexibiliteit, zal in het huidige onderzoek worden nagegaan of de ernst van de autismekenmerken samenhangt met de cognitieve flexibiliteit van kinderen en adolescenten met ASS, gemeten tijdens een semantische fluency taak. Kinderen en adolescenten zonder de diagnose ASS hebben minder (ernstige) autisme kenmerken, switchen vaker tussen subcategorieën op een fluency taak (Begeer et al., 2014) en hebben minder beperkingen in het cognitief functioneren dan kinderen en adolescenten met de diagnose ASS (Pastor-Cerezuela et al., 2016). Daarom kan 8

9 er verwacht worden dat binnen de doelgroep kinderen en adolescenten met ASS, de kinderen en adolescenten met ernstigere autisme kenmerken ook meer beperkingen zullen hebben op het gebied van cognitief functioneren dan kinderen en adolescenten met minder ernstige autisme kenmerken. De hypothese die gesteld wordt bij het huidige onderzoek is dan ook hoe ernstiger de autisme kenmerken zijn, hoe meer de cognitieve flexibiliteit van kinderen en adolescenten met ASS verminderd zal zijn. Methode Deelnemers Er hebben in totaal 204 kinderen en adolescenten met ASS en hun ouders deelgenomen aan het onderzoek. De deelnemersgroep kinderen en adolescenten met ASS bestond uit 175 jongens en 29 meisjes, in de leeftijd van 6 tot 20 jaar (M = , SD = 3.069). De inclusiecriteria waren een receptief verbaal IQ (WBQ) 70 (gebaseerd op de Peabody Picture Vocabulary Test III-NL), en ASS moet gediagnosticeerd zijn volgens de criteria van de DSM-IV-TR. Er was sprake van 5 missings op de semantisch verbale fluency taak en 42 in de antwoorden van de Social Responsiveness Scale (SRS). Er is gecontroleerd voor deze missings door de data pairwise te behandelen, wat betekent dat alleen de missende antwoorden niet meegenomen zijn, maar wel de overige antwoorden. Alle deelnemers zijn dus meegenomen in het analyse. Procedure De deelnemers werden geworven voor onderzoek naar autisme en sociaal gedrag aan de Vrije Universiteit in Amsterdam. Dit onderzoek heeft plaatsgevonden in 2009/2010, grotendeels op een school voor speciaal onderwijs, de Berg en Boschschool. Bij de 9

10 deelnemende kinderen en adolescenten werd een semantisch verbale fluency taak (Begeer et al., 2014) afgenomen, en hun ouders vulden de Nederlandse versie van de Social Responsiveness Scale op papier of online in. Elke deelnemer werd individueel op school getest en de interviews zijn opgenomen met een videocamera. De interviews zijn op basis van deze opnamen woordelijk uitgeschreven en zijn achteraf gecodeerd. Instrumenten Semantisch verbale fluency taak Bij de deelnemers werd een semantisch verbale fluency taak afgenomen. Dit is een taak om het semantisch geheugen te meten, maar het wordt ook vaak gebruikt voor het meten van bepaalde aspecten van executief functioneren, zoals cognitief functioneren, zoekstrategieën, geheugen, inhibitie en aandacht (Begeer et al., 2014; Koren, Kofman, & Berger, 2005; Pastor-Cerezuela et al., 2016). De deelnemers werd gevraagd zoveel mogelijk dieren op te noemen binnen een minuut. De antwoorden werden achteraf door de onderzoeker met de hand gescoord aan de hand van een scoringsformulier. Er zijn drie aspecten gemeten op deze semantisch verbale fluency taak: het totaal aantal genoemde woorden (de woorden werden goedgekeurd als ze bijvoorbeeld niet al gezegd waren of als het geen zelfverzonnen dieren waren zoals eenhoorn ), de grootte van de clusters (hoeveel woorden er in een subcategorie opgenoemd werden) en het aantal switches. In het huidige onderzoek wordt alleen gekeken naar het relatieve aantal switches dat gemaakt werd, omdat daarmee de cognitieve flexibiliteit is gemeten. Social Responsiveness Scale De Nederlandse versie van de Social Responsiveness Scale (Roeyers & Thys, 2010) werd ingevuld door de ouders van de deelnemers. De originele versie is van Constantino en 10

11 Gruber (2007). De SRS is een vragenlijst naar de ernst van de sociale beperkingen bij kinderen en adolescenten die gepaard gaan met autisme spectrum stoornissen (Roeyers, Thys, Druart, De Schryver, & Schittekatte, n.d.). De vragenlijst bestaat uit 65 items waarop antwoord gegeven kan worden via een Likert-schaal van 0 tot en met 3, waarbij 0 = nooit waar en 3 = bijna altijd waar. Een voorbeelditem is: Lijkt veel onrustiger in sociale situaties dan wanneer hij/zij alleen is. (Praktikon, 2016). Hoe hoger de totaalscore, hoe meer tekortkomingen er zijn in sociale responsiviteit (Roeyers et al., n.d.) en hoe meer autismeproblematiek er dus aanwezig is. De SRS bestaat uit vijf subschalen: sociaal bewustzijn, sociale cognitie, sociale communicatie, sociale motivatie en autistische preoccupaties. De vragenlijst is in ongeveer 15 minuten in te vullen op papier met pen, in dit onderzoek is het online ingevuld. De vragenlijst heeft een goede betrouwbaarheid en validiteit (Constantino & Gruber, 2007). Data-analyse Om antwoord te krijgen op de vraag of de ernst van de autismekenmerken samenhangt met de cognitieve flexibiliteit van kinderen en adolescenten met ASS wordt met behulp van SPSS versie 22.0 een meervoudige lineaire regressieanalyse uitgevoerd met de ernst van de autismekenmerken (totaalscore op de SRS) als predictor en cognitieve flexibiliteit (het aantal gemaakte switches tijdens de semantisch verbale fluency taak) als afhankelijke variabele. Tijdens de analyse is leeftijd meegenomen als covariaat, omdat is gebleken dat semantische fluency bij kinderen met een normale ontwikkeling zich kan ontwikkelen en kan veranderen met leeftijd (Crowe, & Prescott, 2003). Dit betekent dat in de meervoudige lineaire regressie analyse leeftijd is opgenomen als predictor van model 1, gebruik makend van de methode ENTER. In model 2 zijn zowel leeftijd als de totaalscore op de SRS opgenomen als predictoren. Om te onderzoeken of aparte aspecten van autismekenmerken samenhangen met 11

12 cognitieve flexibiliteit is er ook een meervoudige lineaire regressieanalyse uitgevoerd op de vijf subschalen van de SRS en het aantal switches op de semantisch verbale fluency taak. Leeftijd wordt weer meegenomen als covariaat en de subschalen van de SRS zijn hier de onafhankelijke variabelen, dus model 1 heeft als predictor leeftijd, en model 2 heeft als predictoren leeftijd en de subschalen van de SRS. Resultaten De resultaten in Tabel 1 laten de details van de deelnemers zien: de gemiddelden en range van de scores op de variabelen. Leeftijd werd als covariaat meegenomen in de analyse. Er is een meervoudige lineaire regressieanalyse uitgevoerd om te onderzoeken of de totaalscore op de SRS samenhangt met het aantal switches dat kinderen en adolescenten maken op een semantisch verbale fluency taak, gecontroleerd voor leeftijd. De correlaties in Tabel 2 laten zien dat er geen significante samenhang is tussen de totaalscore op de SRS en het aantal switches dat gemaakt werd. De correlatie tussen leeftijd en het aantal switches is wel significant en positief. Uit de regressie analyse is gebleken dat er een significant verband is tussen de covariaat leeftijd en het aantal gemaakte switches (F(1, 156) = 8.825, p =.003), met een R 2 van.054. Dit is model 1. In model 2 is de totaalscore op de SRS toegevoegd, en daaruit blijkt dat de totaalscore op de SRS geen significant deel van de variantie verklaard (F(2, 155) = 4.410, p =.014), met ook een R 2 van.054. Dit betekent dat na toevoegen van de totaalscore van de SRS, en het controleren voor leeftijd, een toevoeging van 0% van de variantie op het totale model wordt verklaard (R 2 change =.000, F change (1, 155) =.049, p =.826). Leeftijd levert een significante unieke bijdrage aan het model, de totaalscore op de SRS doet dat niet (Tabel 3). Dit komt niet overeen met de hypothese dat de totaalscore op de SRS 12

13 (de ernst van de autismekenmerken) samenhangt met het aantal switches die de deelnemers maakten tijdens de semantisch verbale fluency taak. De SRS kan onderverdeeld worden in vijf subschalen. Een meervoudige lineaire regressieanalyse is uitgevoerd, met de vijf subschalen als onafhankelijke variabelen en het aantal switches als afhankelijke variabele, om te onderzoeken of aparte aspecten van autismekenmerken samenhangen met het aantal switches op een semantisch verbale fluency taak. Ook hier is leeftijd meegenomen als controlevariabele. De correlaties in Tabel 2 laten zien dat er alleen een significante negatieve samenhang bestaat tussen het aantal switches en de subschaal sociale cognitie, dus zonder te controleren voor leeftijd bestaat er een significant verband tussen het aantal switches en sociale cognitie. De vijf subschalen verklaren een toevoeging van 1.5% op het hele model, gecontroleerd voor leeftijd (R 2 change =.015, F change (5, 151) =.497, p =.778). Geen van de vijf subschalen verklaart een significant uniek deel van de variantie van het totale model, gecontroleerd voor leeftijd (Tabel 4). Discussie Het huidige onderzoek had als doel te onderzoeken wat de samenhang is tussen de ernst van autismekenmerken en de cognitieve flexibiliteit bij kinderen en adolescenten met ASS. Er is gebleken dat er geen significante samenhang bestaat tussen de ernst van de autismekenmerken en het aantal switches dat kinderen en adolescenten met ASS maakten op de semantisch verbale fluency taak. Dit betekent dat de cognitieve flexibiliteit van de deelnemers niet afhangt van hoe ernstig de autismekenmerken zijn. Er is ook gekeken naar losse aspecten van autismekenmerken (sociaal bewustzijn, sociale cognitie, sociale communicatie, sociale motivatie en autistische preoccupatie). Bij deze losse aspecten is gebleken dat alleen sociale cognitie een significant verband heeft met cognitieve flexibiliteit. Wanneer er echter gecontroleerd werd voor leeftijd hangt geen van deze aspecten apart 13

14 significant samen met de cognitieve flexibiliteit van kinderen en adolescenten met ASS. De gevonden resultaten zijn dus niet in overeenstemming met de verwachting dat de cognitieve flexibiliteit van kinderen en adolescenten met ASS samenhangt met de ernst van de autismekenmerken. Uit deze resultaten valt op te merken dat hoe ernstig de autismekenmerken ook zijn, er niets te zeggen valt over de beperkingen in cognitieve flexibiliteit bij kinderen en adolescenten met ASS. Te verwachten viel dat hoe ernstiger de autismekenmerken zijn, hoe beperkter de cognitieve flexibiliteit zal zijn, aangezien een beperkte cognitieve flexibiliteit voorkomt als kenmerk ASS. Een mogelijke verklaring voor het resultaat van het huidige onderzoek is dat een beperkte cognitieve flexibiliteit toch geen hoofdkenmerk is van autisme (Leung & Zakzanis, 2014). Het zou daarom zo kunnen zijn dat beperkingen in cognitieve flexibiliteit niet iedereen met ASS in gelijke mate karakteriseert. De heterogeniteit van beperkingen bij deze doelgroep in het executief functioneren (Geurts et al., 2014), waar cognitieve flexibiliteit een aspect van is, blijkt dan misschien toch een belangrijke rol te spelen in de gevonden resultaten. In een onderzoek van Gökcen et al. (2014) is ook gekeken naar de relatie tussen autismekenmerken en cognitieve flexibiliteit. Zij vonden een negatieve relatie, zoals in het huidige onderzoek ook werd verwacht. Dus hoe hoger de scores op autismekenmerken, hoe lager ze scoorden op cognitieve flexibiliteit. Cognitieve flexibiliteit werd echter gemeten met de Wisconsin Card Sort Test (WCST), en de deelnemers van dit onderzoek waren niet gediagnosticeerd met ASS. In dit onderzoek is dus gekeken naar autismekenmerken binnen de normale populatie, bij kinderen zonder ASS. Dit zou een belangrijke reden kunnen zijn waarom deze resultaten en de resultaten van het huidige onderzoek niet overeenkomen, ondanks de verwachting dat ze wel overeen zouden komen. In de toekomst is het daarom interessant om het huidige onderzoek te repliceren, maar dan ook binnen de doelgroep 14

15 kinderen en adolescenten zonder ASS. Het positieve verband tussen sociale cognitie en cognitieve flexibiliteit is in lijn het onderzoek van Gökcen et al. (2014). Zij vonden namelijk een positieve associatie tussen sociale cognitie en cognitieve flexibiliteit. Zij geven aan dat er mogelijk een gedeelde onderliggende factor is die zowel moeilijkheden in sociale cognitie als moeilijkheden met cognitieve flexibiliteit zou kunnen onderbouwen. Het resultaat dat gevonden is in het huidige onderzoek komt wel overeen met eerder onderzoek van Pastor-Cerezuale et al. (2016). In hun onderzoek naar cognitieve flexibiliteit en de ernst van autisme vonden zij geen relatie tussen metingen op een semantisch verbale fluency taak en de ernst van de autisme. In dit onderzoek is eenzelfde fluency taak uitgevoerd met dezelfde instructies. De leeftijd van de deelnemers was lager, namelijk tussen de 5 en 8 jaar, en dat zou betekenen dat ook in een lagere leeftijdscategorie cognitieve flexibiliteit en de ernst van de autismekenmerken niet met elkaar samenhangen. Ook door Van den Bergh et al. (2014) is er geen associatie gevonden tussen de ernst van autisme en cognitieve flexibiliteit. stellen. Er blijkt dus geen eenduidige conclusie getrokken te kunnen worden over de samenhang tussen de ernst van de autismekenmerken en de mate van cognitieve flexibiliteit bij kinderen en adolescenten met ASS als verschillende onderzoeksresultaten vergeleken worden met de resultaten uit het huidige onderzoek. Het grootste verschil lijkt te zitten in het wel of niet hebben van de diagnose ASS. Daarnaast is het mogelijk dat er een verschil in resultaten te zien is door de manier waarop cognitieve flexibiliteit gemeten wordt. In het onderzoek van Gökcen et al. (2014) werd cognitieve flexibiliteit namelijk gemeten met de Wisconsin Card Sort Test, en in onderzoeken van Pastor-Cerezuela et al. (2016), Van den Bergh et al. (2014) en in het huidige onderzoek werd gebruik gemaakt van een verbale fluency test. Misschien zijn dit dus mogelijke redenen voor het verschil in resultaat dat is gevonden tussen de onderzoeken. 15

16 Een van de limitaties van de huidige studie is dat het aantal missings, het aantal vragen dat niet of niet juist is ingevuld, op de SRS redelijk hoog is. Hiervoor is gecontroleerd door de data pairwise te analyseren, waardoor de rest van de ingevulde vragen en dus de rest van de scores wel meegenomen werd in de analyse. Daarnaast is er in het huidige onderzoek voor gekozen om alleen leeftijd mee te nemen als controlevariabele en niet bijvoorbeeld het verbale IQ van de deelnemers. Het verbale IQ zou een rol kunnen spelen bij de samenhang tussen de ernst van de autismekenmerken en cognitieve flexibiliteit (Pastor-Cerezuela et al., 2016), maar in het huidige onderzoek is er dus voor gekozen om het verbale IQ niet mee te nemen als covariaat. Deze keuze is gemaakt, omdat verwacht wordt dat het te veel zou overlappen met de afhankelijke variabele, de semantisch verbale fluency test, waardoor ervoor controleren het effect zou kunnen wegnemen. Verbale fluency is namelijk een vaardigheid die taalkundige componenten bevat (Pastor-Cerezuela et al., 2016), net als het verbale IQ. In het huidige onderzoek is leeftijd dus wel meegenomen als controlevariabele, omdat leeftijd een positief effect blijkt te hebben op de verbale fluency bij kinderen zonder ASS (Crowe & Prescott, 2003). De prestatie op een verbale fluency taak blijkt volgens hun onderzoek namelijk toe te nemen naarmate kinderen ouder worden. Gekeken naar cognitieve switching vonden Wecker et al. (2005) bij volwassenen tussen de 20 en 89 jaar juist een afname in prestaties op taken met betrekking tot cognitieve switching. Gerelateerd aan het huidige onderzoek zou het interessant zijn om binnen de doelgroep kinderen met ASS onderzoek te doen naar een verband tussen leeftijd en cognitieve flexibiliteit. Hiervoor zou mogelijk een longitudinaal onderzoek gedaan kunnen worden naar een mogelijk verband tussen leeftijd en cognitieve flexibiliteit bij kinderen met ASS, met als hypothese dat ook bij kinderen met ASS leeftijd een rol speelt in de ontwikkeling van cognitieve flexibiliteit. 16

17 Naar aanleiding van het huidige onderzoek kan gezegd worden dat het belangrijk is om te kijken naar individuele verschillen binnen de doelgroep kinderen en adolescenten met ASS. Het huidige onderzoek laat namelijk zien dat er geen voorspellingen gedaan kunnen worden over beperkingen in het cognitief functioneren aan de hand van de ernst van de autismekenmerken. Hoe ernstig de autismekenmerken ook zijn, er kan niets gezegd worden over de beperkingen met betrekking tot cognitief functioneren. ASS is dus erg divers, en elk persoon met ASS is uniek (Pelphrey et al., 2011; Geurts et al., 2014). Meer onderzoek zou goed doen aan mogelijke voorspelbaarheid van bepaalde autismekenmerken, bijvoorbeeld welke kenmerken aan elkaar gerelateerd zijn, of dat kenmerken afhankelijk zijn van bepaalde factoren zoals IQ, leeftijd of andere demografische kenmerken. Meer kennis over individuele verschillen binnen deze doelgroep kan namelijk ook erg belangrijk zijn bij het vinden van een juiste behandeling of training voor kinderen met ASS. In het huidige onderzoek is niet onderzocht of de deelnemers wel of geen behandeling of training hebben gevolgd voor het verbeteren van cognitieve flexibiliteit. Mogelijk dat het volgen van training effect heeft op de mate van cognitieve flexibiliteit, doordat er een soort leereffect zou plaatsvinden. Niet alle trainingen lijken echter bij alle kinderen met ASS effectief te zijn. De Vries et al. (2015) hebben namelijk een cognitieve flexibiliteitstraining gedaan bij kinderen tussen de 8 en 12 jaar met ASS. Deze training bleek echter niet heel veel effect te hebben op de cognitieve flexibiliteit van al deze kinderen, in vergelijking met die van de kinderen in de controleconditie. Ook de onderzoekers die deze training hebben toegepast halen aan dat de individuele verschillen in ASS erg groot zijn, en het daardoor lastig te voorspellen is of een training of begeleiding nuttig is voor bepaalde groepen. Hieruit blijkt dat voor kinderen en adolescenten met ASS niet elke standaard behandeling of training effectief hoeft te zijn, omdat ook uit het huidige onderzoek blijkt dat niet elk kind met eenzelfde ernst van autismekenmerken hetzelfde patroon van kenmerken heeft. 17

18 Het huidige onderzoek heeft laten zien dat de mate van cognitieve flexibiliteit bij kinderen en adolescenten met ASS erg gevarieerd is. De range van het aantal switches dat kinderen en adolescenten maken op een semantisch verbale fluency is namelijk 1-21, en dit hangt niet samen met de ernst van de autismekenmerken. Meer van dit soort onderzoek kan bijdragen aan passende begeleiding en mogelijk ook aan een betere kwaliteit van leven van kinderen en adolescenten met ASS. 18

19 Referenties Begeer, S., Wierda, M., Scheeren, A. M., Teunisse, J-P, Koot, H. M., & Geurts, H. M. (2014). Verbal fluency in children with autism spectrum disorders: clustering and switching strategies. Autism, 18(8), doi: / Berger, H. J. C., Aerts, F. H. T. M., Van Spaendonck, K. P. M., Cools, A. R., & Teunisse, J-P. (2003). Central coherence and cognitive shifting in relation to social improvement in high-functioning young adults with autism. Journal of Clinical and Experimental Neuropsychology, 25(4), doi: Constantino, J. N., & Gruber, C. P. (2007). Social responsiveness scale. Los Angeles: Western Psychological Services. Craig, F., Margari, F., Legrottaglie, A. R., Palumbi, R., De Giambattista C., & Margari, L. (2016). A review of executive function deficits in autism spectrum disorder and attention-deficit/hyperactivity disorder. Neuropsychiatric Disease and Treatment, 12, doi: Crowe, S. J., & Prescott, T. J. (2003). Continuity and change in the development of category structure: insights from the semantic fluency task. International Journal of Behavioral Development, 27(5), doi: / De Vries, M., Prins, P. J. M., Schmand, B. A., & Geurts, H. M. (2015). Working memory and cognitive flexibility-training for children with an autism spectrum disorder: a randomized controlled trial. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 56(5), doi: /jcpp

20 Geurts, H., Begeer, S., & Hoekstra, R. (2014, October). CBS schatting prevalentie autisme: wat betekenen deze cijfers? [Information on a page]. Retrieved from: Geurts, H., Sinzig, J., Booth, R., & Happé, F. (2014). Neuropsychological heterogeneity in executive functioning in autism spectrum disorders. International Journal of Developmental Disabilities, 60(3), doi: Gökçen, E., Petrides, K. V., Hudry, K., Frederickson, N., & Smillie, L. D. (2014). Subtreshold autism traits: the role of trait emotional intelligence and cognitive flexibility. British Journal of Psychology, 105, doi: /bjop Hill, E. L. (2004). Executive dysfunction in autism. TRENDS in Cognitive Sciences, 8(1), Houben Van Herten, M., Knoops, K., & Voorrips, L. (2014, August 25). Bijna 3 procent van de kinderen heeft autisme of aanverwante stoornis [News item]. Retrieved from: Howlin, P. (2006). The effectiveness of interventions for children with autism. Journal of Neural Transmission, 69, Retrieved from: rders_and_obsessive_compulsive_disorder_where_is_the_link/links/00b7d52448a1d3 5b pdf#page=103 Karhach, J., & Kray, J. (2009). How useful is executive control training? Age differences in near and far transfer to task-switching training. Developmental Science, 12(6), doi: /j x 20

21 Kleinhans, N., Akshoomoff, N., & Delis, D. C. (2005). Executive functions in autism and Asperger s disorder: flexibility, fluency and inhibition. Developmental Neuropsychology, 27(3), doi: Koren, R., Kofman, O., & Berger, A. (2005). Analysis of word clustering in verbal fluency of school-aged children. Archives of Clinical Neuropsychology, 20, doi: /j.acn Kray, J., Karbach, J., Haenig, S., & Freitag, C. (2012). Can task-switching training enhance executive control functioning in children with attention deficit/-hyperactivity disorder? Frontiers in Human Neuroscience, 5, 1-9. doi: /fnhum Leung, R. C., Vogan, V. M., Powell, T. L., Anagnostou, E., & Taylor, M. J. (2016). The role of executive functions in social impairment in autism spectrum disorder. Child Neuropsychology, 22(3), doi: / Leung, R. C., & Zakzanis, K. K. (2014). Brief report: cognitive flexibility in autism spectrum disorders: a quantative review. Journal of Autism and Developmental Disorders, 44, doi: /s Luna, B., Minshew, N J., Garver, K. E, Lazar, N. A., Thulborn, K. R., Eddy, W. F., & Sweeney, J. A. (2002). Neocortical system abnormalities in autism. Neurology, 59(6), doi: /WNL Mehling, M. H., & Tassé, M. J. (2016). Severity of autism spectrum disorders: current conceptualization, and transition to DSM-5. Journal of Autism and Developmental Disorders, 46, doi: /s Memari, A. H., Ziaee, V., Shayestehfar, M., Ghanouni, P., Mansournia, M. A., & Moshayedi, P. (2013). Cognitive flexibility impairments in children with autism spectrum disorders: links to age, gender and child outcomes. Research in Developmental Disabilities, 34, doi: 21

22 Ozonoff, S., Cook, I., Coon, H., Dawson, G., Joseph, R. M., Klin, A., McMahon, W. M., Minshew, N., Munson, J. A., Pennington, B. F., Rogers, S. J., Spence, M. A., Tager- Flusberg, H., Volkmar, F. R., & Wrathall, D. (2004). Performance on cambride neuropsychological test automated battery subtests sensitive to frontal lobe function in people with autistic disorder: evidence from the collaborative programs of excellence in autism network. Journal of Autism and Developmental Disorders, 34(2), doi: Pastor-Cerezuele, G., Fernández-Andrés, M-I., Feo-Álvarez, M., & González-Sala, F. (2016). Semantic verbal fluency in children with and without autism spectrum disorder: relationship with chronological age and IQ. Frontiers in Psychology, 7, doi: /fpsyg Pelphrey, K. A., Shultz, S., Hudac, C. M., & Vander Wyk, B. C. (2011). Research review: constraining heterogeneity: the social brain and its development in autism spectrum disorder. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 52(6), doi: /j x Praktikon. (2016). SRS-2 Social Responsiveness Scale (Informantenversie 4 t/m 18 jaar) [information on a page]. Retrieved from: Resch, C., Martens, R., & Hurks, P. (2014) Analysis of young children s abilities to cluster and switch during a verbal fluency task. The Clinical Neuropsychologist, 28(8), doi: / Roeyers, H., Thys, M., Druart, C., De Schryver, M., & Schittekatte, M. (n.d.). SRS-2 Screeningslijst voor autismespectrumstoornissen [information on a page]. Retrieved from: 22

23 Troyer, A. K., Moscovitch, M., & Winocur, G. (1997). Clustering and switching as two components of verbal fluency: evidence from younger and older healthy adults. Neuropsychology, 11(1), doi: Van den Bergh, S. F. W. M., Scheeren, A. M., Begeer, S., Koot, H. M., & Geurts H. M. (2014). Age related differences of executive functioning problems in everyday life of children and adolescents in the autism spectrum. Journal of Autism & Developmental Disorders, 44, doi: /s Wecker, N. S., Kramer, J. H., Hallam, B. J., & Delis, D. C. (2005). Mental flexibility: age effects on switching. Neuropsychology, 19(3), doi: / Yerys, B. E., Wallace, G. L., Harrison, B., Celano, M. J., Giedd, J. N, & Kenworthy, L. E. (2009). Set-shifting in children with autism spectrum disorders: reversal shifting deficits on the intradimensional/extradimensional shift test correlate with repetitive behavior. Autism, 13(5), doi: / Yeung, M. K., Han, Y. M. Y., Sze, S. L., & Chan, A. S. (2016). Abnormal frontal theta oscillations underlie the cognitive flexibility deficits in children with high-functioning autism spectrum disorders. Neuropsychology, 30(3), doi: 23

24 Appendix Tabel 1 Details van de deelnemers Gemiddelde (SD) Range Leeftijd in jaren (3.07) SRS totaalscore (22.35) Aantal switches fluency taak 8.82 (3.11) 1 21 Noot. SRS = Social Responsiveness Scale; SD = Standaard Deviatie Tabel 2 Correlaties Aantal Leeftijd SRS Sociaal Sociale Sociale Sociale Autistische switches totaal bewustzijn cognitie communicatie motivatie preoccupaties Aantal switches 1 Leeftijd.23** 1 SRS totaal * 1 Sociaal **.74** 1 bewustzijn Sociale cognitie -.14* -.26**.77**.52** 1 Sociale **.62**.67** 1 communicatie Sociale **.38**.46**.65** 1 motivatie Autistische preoccupaties **.58**.50**.75**.58** 1 Noot. * p < 0.05, ** p < SRS = Social Responsiveness Scale. Sociaal bewustzijn, Sociale cognitie, Sociale communicatie, Sociale motivatie en Autistische preoccupaties zijn de subschalen van de SRS. 24

25 Tabel 3 Coëfficiënten van de multipele regressie analyse van de ernst van de autismekenmerken op cognitieve flexibiliteit B SD B β p Constant Leeftijd SRS totaalscore Noot. SRS = Social Responsiveness Scale; SD = Standaard Deviatie Tabel 4 Coëfficiënten van de multipele regressie analyse van de losse aspecten van de autismekenmerken (subschalen van de SRS) op cognitieve flexibiliteit B SD B β p Constant Leeftijd Sociaal bewustzijn Sociale cognitie Sociale communicatie Sociale motivatie Autistische preoccupaties Noot. SRS = Social Responsiveness Scale; SD = Standaard Deviatie 25