GEZONDHEIDSGERELATEERDE LEVENSKWALITEIT BIJ SCHISISPATIËNTEN: ONTWIKKELING EN VALIDATIE VAN DE NEDERLANDSTALIGE VELO-

Transcriptie

1 VAKGROEP SPRAAK-, TAAL- EN GEHOORWETENSCHAPPEN GEZONDHEIDSGERELATEERDE LEVENSKWALITEIT BIJ SCHISISPATIËNTEN: ONTWIKKELING EN VALIDATIE VAN DE NEDERLANDSTALIGE VELO- VRAGENLIJST Laura Bruneel, Hannah Keppler, Kim Bettens, Ester Van Poel, Evelien De Groote, Kristiane Van Lierde Bruneel, L., Van Lierde, K., Bettens, K., Corthals, P., Van Poel, E., De Groote, E. Keppler, H. (2017) Health-related quality of life in patients with cleft palate: validity and reliability of the VPI Effects on Life Outcomes (VELO) questionnaire translated to Dutch. (Submitted)

2 HRQOL BIJ SCHISISPATIËNTEN Gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit (health-related quality of life HRQoL) Generieke vragenlijsten, bijvoorbeeld PedsQL (Varni et al., 2001) Stoornisspecifieke vragenlijsten, bijvoorbeeld Voice Handicap Index (Jacobson et al., 1997; De Bodt et al., 2000) Schisis: - Craniofaciale malformatie met een incidentie van ongeveer 1 op 1000 levend geborenen (Dixon et al., 2011) - Belangrijkste oorzaak van velofaryngale insufficiëntie (VPI) (Trost-Cardamone, 1989) Velofaryngale insufficiëntie invloed op Spraak Slikken Psychosociaal VPI-specifieke HRQoL-vragenlijst 2

3 VPI-SPECIFIEKE HRQOL-VRAGENLIJST 1. Velopharyngeal Insufficiency Quality-of-Life Instrument (VPIQL) (Barr et al., 2007) 48-item vragenlijst op basis van focusgroepen met patiënten en hun ouders en klinische panels Indruksvaliditeit 2. VPI Effects on Life Outcomes (VELO) instrument (Skirko et al. 2012) Parent report Child report 26 items 23 items Itemreductie Speech limitation Swallowing Situational difficulty Emotional impact Perception by others Caregiver impact Speech limitation Swallowing Situational difficulty Emotional impact Perception by others Parent report + child report (kinderen 8 jaar of ouder) Score per item: 0 (never), 1 (almost never), 2 (sometimes), 3 (often), 4 (almost always) Totale score en score subtotalen worden omgezet naar schaal van 0 tot 100 (max. HRQoL) 3

4 DOELSTELLING Validiteit en betrouwbaarheid al uitgebreid nagegaan (Skirko et al., 2012, 2013, 2015) Interne consistentie - Leesbaarheid Discriminantvaliditeit - Constructvaliditeit Concurrentvaliditeit - Sensitiviteit voor HRQoL-veranderingen VELO-vragenlijst voorlopig enkel beschikbaar in het Engels De ontwikkeling van een Nederlandstalige VELO-vragenlijst vereist een grondige vertaling en testing in de specifieke culturele context (Santorius, 1987; Hunt, 1993) Doelstelling 1: Het vertalen van de Engelstalige VELO-vragenlijst naar het Nederlands aan de hand van een wetenschappelijk onderbouwde vertaalmethode Doelstelling 2: De evaluatie van de validiteit en betrouwbaarheid van de Nederlandse VELO-vragenlijst 4

5 METHODOLOGIE DOELSTELLING 1: VERTALING Vertaling van de Engelstalige VELO-vragenlijst (cf. vertaalprocedure Bullinger et al., 1998) Feedforward vertaling 1. Twee onafhankelijke vertalers Engels -> Nederlands 2. Consensus Backward vertaling 1. Vertaalde Nederlandse vragenlijst -> Engels 2. Vergelijken met originele vragenlijst Definitieve vertaling 5

6 METHODOLOGIE DOELSTELLING 2: EVALUATIE VALIDITEIT EN BETROUWBAARHEID Datacollectie: online vragenlijst Demografisch gegevens VELO-vragenlijst Leesbaarheid en praktisch gebruik vragenlijst Proefpersonen < 8 jaar: enkel oudervragenlijst Proefpersonen 8 jaar: ouder- + kindervragenlijst Kindervragenlijst: bij voorkeur zelfstandig invullen Ouders mochten assisteren indien nodig -> rapporteren P-VHI (Zur et al., 2007; Ceuppens, 2011) 6

7 METHODOLOGIE DOELSTELLING 2: EVALUATIE VALIDITEIT EN BETROUWBAARHEID Proefpersonen 39 schisispatiënten Opgevolgd door het schisisteam van het U.Z. Gent Gemiddelde leeftijd: 6.8 jaar 13 jongens en 26 meisjes 7 BCGPS, 16 UCGPS, 16 PS 39 controlepersonen Gematcht voor leeftijd en geslacht Gemiddelde leeftijd 6.7 jaar Geen schisis of andere craniofaciale malformatie 25 participanten < 8 jaar 14 participanten 8 jaar 7

8 METHODOLOGIE: STATISTISCHE ANALYSE SPSS version 24.0 (SPSS Inc., Chicago, Illinois) Inhoudsvaliditeit Omzetten van de scores: 5 puntenschaal -> schaal van 0 tot 100 met 100 de hoogste QoL (0=100; 1=75; 2=50; 3=25; 4:0) (Varni et al., 2001, Skirko et al., 2012) Frequentietabellen Verschil respons ouder en respons kind? Wilcoxon signed-rank test Totale score oudervragenlijst totale score kindervragenlijst Correlatie respons VELO en leeftijd? Spearman s rank order correlation (r s ) Discriminantvaliditeit Verschil experimentele groep en controlegroep? Mann-Whitney U test Concurrentvaliditeit met P-VHI Correlatie VELO en P-VHI? Spearman s rank order correlation (r s ) en coefficient of determination (r s2 ) Interne consistentie Cronbach s α 8

9 RESULTATEN Inhoudsvaliditeit Leesbaarheid - Goede leesbaarheid en bruikbaarheid voor alle ouders - 9/14 schisispatiënten vulden de vragenlijst zelfstandig in Scores - Mediane score: - Oudervragenlijst (n=39): 82,7 - Kindervragenlijst (n=14): 95,1 - Geen significante verschillen tussen de responsen van de ouders en de kinderen (p = 0.345) (n=14) - Substractie score kindervragenlijst van score oudervragenlijst: 8/14 negatief verschil - Significant positieve correlatie leeftijd en totale score oudervragenlijst: (r s (37) = ; p = 0.001) 9

10 RESULTATEN Discriminantvaliditeit Significant verschil tussen de experimentele groep (schisis) en de controlegroep voor: - Totale score oudervragenlijst (p < 0.001) en voor de subschalen (p 0.05) - Totale score kindervragenlijst (p = 0.029)! Niet het geval voor subschalen kindervragenlijst Concurrentvaliditeit Significant negatieve correlatie P-VHI en VELO (oudervragenlijst) (r s (37) = ; p < 0.001) Determinatiecoëfficiënt r s2 : 0,857 Interne consistentie Cronbach s α totale score oudervragenlijst: Cronbach s α totale score kindervragenlijst:

11 DISCUSSIE Inhoudsvaliditeit Algemeen: hoge scores i.v.m. resultaten Engelstalig onderzoek door Skirko et al. (2012, 2013, 2015) Andere patiëntenpopulatie geïncludeerd? Inclusiecriteria: enkel niet-syndromale schisispatiënten Culturele invloed? Oudervragenlijst: goede responsdistributie Kindervragenlijst: plafondeffect? Slechts 14 respondenten Inclusie van betere patiënten? Moeilijk voor kinderen om inschatting van HRQoL te maken?! Belang van bevragen van de patiënten zelf (Klassen et al., 2012; Wallander and Koot, 2016) Geen significante verschillen responsen ouders en kind ouders kunnen goede inschatting maken 11

12 DISCUSSIE Discriminantvaliditeit Totale scores ouder- en kindervragenlijst: onderscheid schisispatiënten en controles Niet geval voor subschalen kindervragenlijst: plafondeffect? Concurrentvaliditeit 85,7% van de variantie gedeeld door VELO en P-VHI Ouders: moeilijk onderscheid stem en resonantie? Stemproblemen ~ schisis (Grunwell, 2000; Van Lierde et al., 2004) Interne consistentie Goede interne consistentie van ouder- en kindervragenlijst (Terwee et al., 2007) 12

13 CONCLUSIE EN TOEKOMSTIG ONDERZOEK Een eerste analyse wijst op een goede validiteit en betrouwbaarheid aan van de Nederlandse vertaling van de VELO-vragenlijst. Toekomstig onderzoek: verdere analyse van de validiteit en betrouwbaarheid - Uitbreiden van de dataset - Test-hertestbetrouwbaarheid - Includeren van een ernstscore (perceptuele beoordeling; nasometrie; NSI 2.0) - Sensitiviteit voor HRQoL-veranderingen 13

14 Gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit bij schisispatiënten: ontwikkeling en validatie van de Nederlandstalige VELO-vragenlijst Laura Bruneel Hannah Keppler Kim Bettens Ester Van Poel Evelien De Groote Kristiane van Lierde