ONTWIKKELINGSPADEN BIJ ASS: VROEGE ONTWIKKELING EN LATERE UITKOMSTEN BIJ KINDEREN MET REGRESSIE

Transcriptie

1 ONTWIKKELINGSPADEN BIJ ASS: VROEGE ONTWIKKELING EN LATERE UITKOMSTEN BIJ KINDEREN MET REGRESSIE Aantal woorden: Juttah Vercammen Studentennummer: Promotor: Prof. dr. Herbert Roeyers Begeleider: Sofie Boterberg Masterproef voorgelegd voor het behalen van de graad master in de richting Psychologie afstudeerrichting Klinische Psychologie Academiejaar:

2

3 Dankwoord Deze masterproef is tot stand kunnen komen dankzij de hulp en de steun van verschillende mensen. Ik wil dan ook iedereen bedanken die hieraan heeft meegeholpen. In eerste instantie zou ik graag mijn promotor Prof. dr. Herbert Roeyers willen bedanken voor de kans om rond dit interessant onderwerp onderzoek te doen. Ook wil ik hem bedanken voor het kritisch nalezen van mijn masterproef en voor het geven van nuttige feedback. Daarnaast wil ik zeker mijn begeleidster Sofie Boterberg bedanken voor alle tijd die zij in het steeds opnieuw doorlezen van mijn masterproef. Zonder haar steeds zeer snelle, constructieve en uitgebreide feedback en positieve aanmoediging was het mij niet gelukt om deze masterproef te schrijven. Tenslotte wil ik graag mijn vrienden en familie bedanken voor de continue steun tijdens het schrijven van mijn masterproef. In het bijzonder wil ik mijn mama en zus bedanken voor het kritisch nalezen.

4 Abstract De afgelopen jaren is er steeds meer onderzoek gedaan naar ontwikkelingsregressie bij autismespectrumstoornissen (ASS). Uit de literatuur blijkt dat er verschillende ontwikkelingstrajecten bestaan binnen ASS. Bij ongeveer één derde is er sprake van een ontwikkelingsregressie. Hoewel de literatuur het erover eens is dat de term regressie verwijst naar een verlies van eerder verworven vaardigheden, bestaat er discussie over welke soort vaardigheden verloren gaan. Over de vroege ontwikkeling en de latere prognose van kinderen met ontwikkelingsregressie bestaat nog geen consensus in de literatuur. Enkele onderzoekers pleiten voor een nefaste invloed van ontwikkelingsregressie, terwijl dit verschil in ander onderzoek niet wordt teruggevonden. In dit retrospectief onderzoek werd de steekproef onderverdeeld in een groep met ASS en regressie (ASS-R, n=24) en een groep met ASS zonder regressie (ASS-NR, n=76). Op basis van zowel gestandaardiseerde interviews als vragenlijsten werd zowel de ontwikkeling vóór als na de ontwikkelingsregressie geanalyseerd en vergeleken tussen beide groepen. In de huidige studie werden verschillende aanvangspatronen van ASS van elkaar onderscheiden: vroege aanvang, late aanvang, plateau, regressie, vroege aanvang en regressie. Verder werden er enkele significante verschillen gevonden tussen de ASS-NR en de ASS-R groep. Er werd gevonden dat de leeftijd wanneer de diagnose gesteld werd en de leeftijd van de aanvang van de eerste symptomen bij de ASS-NR groep significant later was. Indien we kijken naar de ontwikkeling na de regressie vinden we voornamelijk op vlak van ernst van ASS-kenmerken een significant verschil.

5 Afkortingen DSM-5 Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders, Fifth Edition APA American Psychiatric Association ASS Autismespectrumstoornis DSM-IV-TR Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders, Fourth Edition, Text revised ADHD Attention Deficit Hyperactivity Disorder OCD Obsessive Compulsive Disorder AAP American Academy of Pediatrics ASS-R Autismespectrumstoornis en regressie ASS-NR Autismespectrumstoornis zonder regressie DCD Developmental Coo rdination Disorder ADI-R Autism Diagnostic Interview Revised EDQ Early Developmental Questionnaire RSQ Regression Supplemental Questions RVI Regression Validity Interview WNV-NL Nederlandse bewerking van de Wechsler Non-Verbal Scale of Mental ability IQ Intelligentiequotie nt ADOS-2 Autism Diagnostic Observation Scale Second Edition SCQ Social Communication Questionnaire SRS Social Responsiveness Scale NCDI Nederlandse bewerking van de Communicative Development Inventories CELF-Preschool-2-NL Clinical Evaluation of Language Fundamentals Preschool, Second Edition Nederlandstalige versie

6 CELF-4-NL Clinical Evaluation of Language Fundamentals Nederlandstalige versie ABC-Movement-2-NL Movement Assessment Battery for Children Second Edition III SPSS Statistical Package for the Social Sciences IBM International Business Machines MCAR Missing Completely at Random

7 Inhoudsopgave Autismespectrumstoornis... 1 Definiëring Prevalentie Etiologie Interactie tussen genen en omgeving Vroege diagnostiek en kenmerken Verschillende ontwikkelingstrajecten van kinderen met ASS Categoriale visie Dimensionele visie Ontwikkelingsregressie bij ASS... 9 Onderzoek naar ontwikkelingsregressie bij ASS Retrospectief onderzoek Prospectief onderzoek Soorten regressie Aanvang Prevalentie Etiologie Verschillen tussen kinderen met en zonder regressie vóór het optreden van regressie Taalvaardigheden Motoriek Sociaal-communicatieve vaardigheden Verschillen tussen kinderen met en zonder regressie na het optreden van de regressie. 15 Huidig onderzoek Situering van het huidige onderzoek Onderzoeksvragen Overzicht ontstaanspatronen Vroege ontwikkeling voor regressie Ontwikkeling na regressie Methode Steekproef Demografische eigenschappen van de steekproef Definitie van regressie Instrumenten Kenmerken van de vroege ontwikkeling en categorisatie van het aanvangspatroon Autism Diagnostic Interview-Revised (ADI-R) Regression Supplemental Questions (RSQ) Early childhood developmental questionnaire (EDQ Retrospectieve versie) Huidig functioneren Motorische ontwikkeling Non-verbale Intelligentie ASS-kenmerken Taalontwikkeling Procedure Statistische analyses Resultaten Discussie... 51

8 Conclusie Bibliografie... 61

9 Autismespectrumstoornis Definiëring. Autismespectrumstoornis (ASS) wordt in The Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders (5 e ed.; DSM-5; American Psychiatric Association [APA], 2013) geplaatst onder de neurobiologische ontwikkelingsstoornissen. ASS wordt enerzijds gekarakteriseerd door persistente tekorten in de sociale communicatie en de sociale interactie en anderzijds door de aanwezigheid van restrictieve, repetitieve gedragspatronen, interesses of activiteiten. Het eerste domein, namelijk de beperkingen in de sociale interactie en communicatie, omvat drie kernsymptomen waarvan ze allemaal aanwezig moeten zijn. Ten eerste zijn er tekorten in de sociaal-emotionele wederkerigheid, zoals het niet slagen in het initiëren of reageren op sociale interacties. Ten tweede zijn er tekorten in het non-verbaal communicatief gedrag dat men gebruikt voor sociale interacties, zoals abnormaliteiten in oogcontact en lichaamstaal. Als laatste zijn er tekorten in de ontwikkeling, het onderhouden, en het begrijpen van relaties, wat zich uit in moeilijkheden bij het maken van vrienden of het gebrek aan interesse in leeftijdsgenoten. Het tweede domein, de aanwezigheid van beperkte en/of repetitieve patronen in gedrag, interesses of activiteiten omvat vier kernsymptomen waarvan er minstens twee aanwezig moeten zijn. Het eerste kernsymptoom omvat stereotype of repetitieve motorische bewegingen, stereotiep gebruik van objecten, of taal. Voorbeelden hiervan zijn fladderen met de armen, echolalie, het speelgoed steeds op één lijn zetten en het gebruik van idiosyncratische zinnen. Het tweede kernsymptoom betreft het aandringen op gelijkheid; inflexibel vasthouden aan routines of geritualiseerde patronen of afwijkend verbaal of non-verbaal gedrag. Voorbeelden van dit tweede kernsymptoom zijn het ervaren van een extreem ongenoegen bij kleine veranderingen, moeilijkheden met overgangen, rigide denken en moeilijkheden bij begroetingen. Het derde kernsymptoom bevat zeer beperkte, gefixeerde interesses die atypisch zijn in hun intensiteit of focus zoals een sterke gehechtheid aan of een preoccupatie met vreemde 1

10 objecten en zeer specifieke interesses. Tot slot is er het vierde kernsymptoom, hyperof hyporeactiviteit voor sensorische prikkels of een ongewone interesse in sensorische aspecten van de omgeving. Dit komt terug in hun schijnbare onverschilligheid tegenover pijn en temperatuur, negatieve reactie op specifieke texturen of geluiden, het excessief ruiken of voelen aan objecten en/of een visuele fascinatie met licht of beweging. Volgens de DSM-5 criteria moeten de ASS-symptomen reeds in de vroege kindertijd aanwezig zijn, ook al worden ze pas later ontdekt. Omdat symptomen veranderen onder invloed van de ontwikkeling en omdat deze kunnen gemaskeerd worden door compensatiemechanismen, mogen de diagnostische criteria gebaseerd worden op historische informatie. Het is echter belangrijk dat de huidige vorm van klachten significante tekorten veroorzaakt. Binnen de diagnose van ASS, worden individuele klinische karakteristieken aangegeven door het gebruik van specificaties (bv. het verlies van reeds verworven vaardigheden) (APA, 2013) In de vorige editie van de DSM (DSM- IV-TR, APA 2011) wordt de term pervasieve ontwikkelingsstoornissen gebruikt. Onder deze noemer valt autisme, Aspergers syndroom, Rett s syndroom, desintegratiestoornis, atypisch autisme en pervasieve ontwikkelingsstoornis niet anderszins omschreven (DSM-IV-TR). De vijfde editie van de DSM gebruikt enkel nog de term ASS en maakt geen opdeling meer in verschillende subtypes (APA, 2011). De aanpassing van het criterium van de beginleeftijd, dat in DSM- 5 wordt gedefinieerd als vroege kindertijd, verhoogt de toepasbaarheid over een grotere verscheidenheid van individuen (APA 2013) en vergemakkelijkt het vroeg diagnosticeren (Vivanti et al., 2013). Ten slotte zien we dat de DSM-5 het gemeenschappelijk optreden van klachten over aandoeningen zoals aandachtstekorthyperactiviteitstoornis (ADHD) en ASS erkent (Mahjouri & Lord, 2012). Prevalentie. Met betrekking tot de prevalentie is er sinds de eerste epidemiologische enquêtes in de jaren 60, een overvloed aan data beschikbaar (Fombonne, 2003). Over het aantal personen met ASS wordt echter vaak gedebatteerd, sommige onderzoekers vermoeden dat het kan oplopen tot 66 op personen (Rice et al., 2007). Deze 2

11 duiden een veel hogere prevalentie van ASS aan dan eerst gedacht (Fombonne, 2003). De huidige prevalentie wordt momenteel geschat op minstens 1.5% van de personen in ontwikkelde landen, met recente stijgingen in de eerste plaats bij mensen zonder comorbide verstandelijke beperking (Lyall et al., 2017). Het voorkomen van ASS varieert tussen verschillende nationaliteiten, en stijgt in de meeste landen. Experts zijn het oneens over de redenen en betekenis van deze recente toename in de prevalentie van ASS. Dit komt mede door de beperkte gegevens op populatieniveau. De toename in de prevalentie van ASS kan vermoedelijk worden toegeschreven aan onder andere een verhoging van publiek bewustzijn, verbreding van de ASS diagnostische criteria en de jongere leeftijd wanneer de diagnose gesteld wordt (Newschaffer et al., 2007). Verder tonen studies aan dat mannen consistent een hogere prevalentieratio hebben dan vrouwen in de meeste studies. De ratio voor ASS bij meisjes ten opzichte van jongens is één op vier (Elsabbagh et al., 2012). Etiologie. Om de etiologie van ASS bloot te leggen, is er onderzoek gedaan naar omgevingsfactoren en genetische factoren. Enkele ASS-risicomechanismen binnen de omgeving zijn onder andere specifieke voedingsstoffen, roken, alcohol, medicatie en pesticides. Deze zijn onderzocht omwille van hun gekende nadelige invloed op de ontwikkeling van het brein (LaSalle, 2013). Door de vele inconsistenties in de studies onderling, samen met de methodologische verschillen bij de studies, kan men op dit vlak echter geen sluitende betrouwbare algemene conclusies trekken. Genetische factoren waarvan vermoed wordt dat deze een link hebben met ASS zijn: antilichamen verkregen van de moeder, infectie van de moeder, hevige blootstelling aan metaal, foliumzuur, mazelen, bof, rubella en zelfs elektromagnetische radiatie (Currenti & Salvatore, 2010). Een studie waarin 24 vasculaire-metabole, neuropsychiatrische, fysiologische, antropometrische en cognitieve kenmerken in een biobank in polygenetische profielscores werden gecombineerd, vond dat er correlaties waren 3

12 tussen de scores van de cognitieve tests en de vele polygenetische profielscores, inclusief autisme (Hagenaars et al., 2016) Interactie tussen genen en omgeving. Naast onderzoek van omgevingsfactoren enerzijds en onderzoek naar genetische factoren anderzijds, moet ook de interactie tussen beide factoren onderzocht worden. Ondanks de onenigheid in onderzoeken naar etiologie, streven onderzoekers wel naar een gemeenschappelijke doelstelling, namelijk de oorzaken van ASS beter identificeren, zodat we de complexe wisselwerking tussen omgeving en genen beter leren begrijpen (Currenti & Salvatore, 2010). Naar deze complexe wisselwerking is beperkt onderzoek gedaan. Zo wijzen tweelingstudies op een interactie tussen genetica en omgevingsfactoren. Zij vonden dat 37% verklaard kon worden door erfelijkheid en 55% door gedeelde omgevingskwetsbaarheden (Hallmayer et al., 2011). Vroege diagnostiek en kenmerken. Indien ouders bevraagd werden over hun eerste bezorgdheid over hun kind met ASS, rapporteert minstens 30 tot 50% van de ouders abnormaliteiten die teruggaan naar het eerste levensjaar. Als ouders de abnormaliteiten concreter beschrijven, komen de volgende gedragskenmerken terug: gedrag variërend van alarmerende passiviteit tot merkbare prikkelbaarheid, gebrekkig oogcontact, en het gebrek aan reactie op de stemmen van de ouders of pogingen om te spelen of te interageren (Zwaigenbaum et al., 2005). Dit zijn resultaten die men vindt door middel van ouderrapportage. Naast onderzoek met ouders is er ook ander retrospectief onderzoek gedaan, dit kan bijvoorbeeld door home-video analyse. Hier wordt bijvoorbeeld gevonden dat tijdens het eerste levensjaar kinderen met ASS zich onderscheiden door verminderde sociale interactie, afwezigheid van sociaal lachen, gebrek aan gezichtsuitdrukkingen, gebrek aan het kunnen wijzen, verminderde oriëntatie naar gezichten toe, gebrek aan spontane imitatie en een abnormale spierspanning, houding en bewegingspatroon (Zwaigenbaum et al., 2005). Verder suggereren enkele studies dat symptomen wel gedetecteerd kunnen worden nog voor de eerste verjaardag, maar dat deze vroege verschillen nonspecifiek blijken te zijn (b.v.: slapen, eten, temperament). Men besluit dat deze niet 4

13 toelaten om een onderscheid te maken tussen kinderen met ontwikkelingsachterstand en kinderen met ASS. Symptomen zoals spraakvertraging en stereotiepe gedragingen worden vaak pas zichtbaar in het tweede levensjaar, maar dit zijn duidelijk niet de eerste manifestaties van ASS (Short & Schopler, 1988). Tot slot vinden ze dat groepsverschillen meer betrouwbaar zijn en consistent worden gevonden in studies in het tweede levensjaar (Ozonoff et al., 2008), deze symptomen zijn trouwens ook stabiel doorheen de tijd (Matson & Horovitz, 2010). Deze bevindingen, die voortkomen uit retrospectieve studies, hebben belangrijke inzichten opgeleverd over initiële gedragskenmerken van ASS. Zij hebben geleid tot de huidige praktijkrichtlijnen voor een vroege identificatie (Filipek et al., 2000). Toch blijft het vroeg detecteren van ASS één van de grootste moeilijkheden, op het gebied van de diagnosestelling (Matson et al., 2011). Een vroege diagnose van ASS is echter belangrijk omdat het vroege interventie, etiologisch onderzoek en advisering met betrekking tot het herhalingsrisico toelaat (Johnson, 2007). Het uitstellen van de detectie heeft erg veel nadelige gevolgen; waaronder praktische, psychiatrische en genetische. Vertragingen bij het stellen van de diagnose, vertragen nodige interventies voor zowel het kind als de ouders (Safran, 2005). The Consensus Panel of the Child Neurology Society and American Academy of Neurology (Filipek et al., 1999) benadrukt, voor het belang van vroege opsporing, dat verdere evaluatie absoluut is aangewezen voor een kind dat niet voldoet aan een van de volgende ontwikkelingsmijlpalen: niet brabbelen op 12 maanden, geen gebruik maken van gebaren (wijzen, zwaaien, etc.) op 12 maanden, geen afzonderlijke woorden op 16 maanden, elk verlies van taalvaardigheid of sociale vaardigheden op elke leeftijd. (AAP, 2006; AAP: Committee on Children with Disabilities, 2001). Daarnaast specificeert de DSM-5 12 gedragskenmerken die kunnen voorkomen. Deze 12 kenmerken van ASS kunnen in honderden mogelijke verschillende combinaties voorkomen. De gemiddelde leeftijd om ASS te identificeren was omgekeerd evenredig met het aantal gevonden gedragskenmerken, afnemend van 8.2 jaar voor kinderen met enkel zeven gedragskenmerken tot 3.8 jaar voor kinderen met alle 12 mogelijke gedragskenmerken. Dus wordt opgemerkt dat hoe minder kenmerken een kind 5

14 vertoont, hoe vaker het pas laat geïdentificeerd kan worden. Daarnaast zijn er ook specifieke kenmerken die geassocieerd worden met identificatie op latere leeftijd, dit kan bijvoorbeeld geanalyseerd worden door prospectieve studies. Beperkingen in nonverbale communicatie, beperkt gebruik van fantasiespel, inflexibele routines en repetitieve motorische gedragingen werden geassocieerd met identificatie op jonge leeftijd, terwijl stoornissen in relaties met leeftijdgenoten, conversatie vermogen en idiosyncratische spraak werden geassocieerd met identificatie op latere leeftijd (Maenner et al., 2013). Echter, een diagnosestelling op heel jonge leeftijd is niet voor elk kind mogelijk aangezien er een subset van kinderen bestaat die eerst relatief typisch ontwikkelen, maar dan achteruitgaan in hun ontwikkeling waarbij ze ASS-symptomen vertonen rond de leeftijd van 20 tot 24 maanden (Matson, Wilkin, & Fodstad, 2010). Verschillende ontwikkelingstrajecten van kinderen met ASS. De aanvang van gedragsmatige kenmerken voor ASS wordt traditioneel opgedeeld in twee verschillende categorieën: de eerste categorie bestaat uit kinderen met een patroon gekenmerkt door een vroege aanvang van symptomen. Deze kinderen vertonen al vanaf het eerste levensjaar abnormaliteiten in hun sociale en communicatieve ontwikkeling. De tweede categorie bestaat uit kinderen die een regressief patroon vertonen. Bij dit patroon ontwikkelen de kinderen voor een bepaalde periode typisch, waarna ze eerder ontwikkelde vaardigheden verliezen en symptomen van ASS vertonen. Dit soort ontwikkelingsregressie vinden we niet vaak terug in andere stoornissen en zou dus een mogelijke aanwijzing kunnen zijn voor de diagnose van ASS (Bradley et al., 2016). De laatste tijd wordt de adequaatheid van deze dichotome classificatie echter in vraag gesteld. Studies hebben evidentie gevonden voor het bestaan van andere patronen van ASS (regressie, vroege aanvang + regressie, plateau, vroege aanvang) (Ozonoff et al., 2010). Dit staat bekend als de categoriale visie. Een andere aanpak die tegenwoordig meer en meer wordt ondersteund is de dimensionele visie, waar uitgegaan wordt van een continuüm van symptomen (Thurm et al., 2014). 6

15 Categoriale visie. Vroege aanvang. Ten eerste wordt er een patroon met vroege aanvang beschreven. Dit patroon komt bij de meeste kinderen met ASS voor. Kinderen vertonen hier al abnormaliteiten in de sociale en communicatieve ontwikkeling in het eerste levensjaar. Het meest geobserveerde symptoom, zoals al eerder besproken, door ouders is een vertraagde spraakontwikkeling (De Giacomo & Fombonne, 1998), maar steeds meer literatuur suggereert dat vertragingen in de sociale en non-verbale communicatie typisch leiden tot een diagnose (Ozonoff et al., 2008). Regressie. Het tweede patroon dat beschreven wordt in de literatuur is regressie. Hier lijken kinderen typisch te ontwikkelen voor een jaar of langer, maar verliezen dan communicatie- en/of sociale vaardigheden die ze voorheen hadden verworven en vertonen ze typische ASS-symptomen (Goldberg et al., 2003). Men is het erover eens dat de term regressie verwijst naar een verlies van eerder verworven vaardigheden. Er bestaat echter discussie over wat voor soort vaardigheden verloren worden (Jones & Campbell 2010). Verder is er ook geen consensus over de operationele definitie van regressie van taal. Meestal wordt het gedefinieerd als een verlies aan communicatief gebruik van twee of drie tot vijf woorden, uitgezonderd van papa en mama. Daarnaast moet zowel de tijd vóór de regressie als de duur van het verlies minder dan drie maanden zijn (Baird et al., 2008). De DSM-5 beschrijft een patroon van graduele of relatief snelle regressie of verslechtering van vaardigheden (Bradley et al., 2016). Ontwikkelingsplateau. Ten derde beschrijft men een plateau of stagnatie patroon, waarbij de vroege ontwikkeling typisch lijkt, maar waar meer gevorderde vaardigheden, zoals taal en gedeelde aandacht, niet verder ontwikkelen (Ozonoff et al., 2008). Vroege aanvang + regressie. Ten slotte wordt er een gemengd patroon geïdentificeerd, waar milde, nietspecifieke vroegtijdige vertragingen gevolgd worden door latere regressie (Ozonoff et al., 2011). 7

16 Samengevat kunnen we stellen dat recent onderzoek suggereert dat er meerdere patronen kunnen zijn van hoe symptomen tot stand komen. Het is nog niet duidelijk of deze het best gekenmerkt worden als additionele types of beter onafhankelijk van elkaar beschreven worden (Ozonoff et al., 2008). Ontwikkelingstrajecten van ASS Geen regressie Regressie Plateau/stagnatie Vroege aanvang Regressie Vroege aanvang + regressie Dimensionele visie. Recente studies bevestigen dat varie rende niveaus van achteruitgang worden geobserveerd en onafhankelijk zijn van voorgaande bezorgdheden (Ozonoff et al., 2010). Dit suggereert dat er moet worden afgestapt van de huidige categoriale visie en dat er moet worden overgestapt op een dimensionele visie. Dit houdt in dat we zullen uitgaan van het bestaan van gradaties van vertraging van vaardigheden en/of het verlies aan vaardigheden (Beauchaine, 2003). Ondanks de vooruitgang die er in de laatste halve eeuw is geweest in het beschrijven hoe ASS vroeg begint in het leven, zijn er een aantal problemen met traditionele opvattingen duidelijk geworden na verloop van tijd. Het eerste probleem is dat definities van regressie en de methoden die gebruikt worden, niet in alle studies gelijk zijn. Een derde probleem is dat recent onderzoek niet altijd rekening heeft gehouden met eerdere standpunten of klinische intuïtie over de centrale kenmerken van en de verschillen tussen al dan niet voorkomen van regressie (Ozonoff et al., 2011). Tot slot is er uit, zowel retrospectieve als prospectieve, studies duidelijk geworden dat het classificatiesysteem in twee categorieën (het al dan niet ervaren van regressie) niet goed 8

17 past bij de empirische data. De traditioneel gedefinieerde categorieën zouden specifieke prototypes beschrijven die in werkelijkheid niet zo vaak voorkomen (Ozonoff et al., 2008). De dimensionele visie zou meer bruikbaar kunnen zijn in toekomstige studies over de etiologie van neurologische ontwikkelingsmechanismen. Onderzoek toont aan dat er een noodzaak is om het bereiken van een vaardigheid (meer specifiek, of en wanneer deze vaardigheid is bereikt) als een relatief onafhankelijke dimensie te beschouwen van de dimensie van het verliezen van een vaardigheid. Onderzoek, dat gebruik maakt van directe observatie over verschillende tijdsmomenten, bevestigt dat verschillende mate van achteruitgang observeerbaar zijn en geen verband houden met de eerste zorgen die gesignaleerd worden door de ouders (Beauchaine, 2003). Ontwikkelingsregressie bij ASS Onderzoek naar ontwikkelingsregressie bij ASS. Retrospectief onderzoek. De meest gebruikte procedure om informatie te verzamelen over vroege symptomen bij ASS is ouderrapportage. Verschillende factoren kunnen echter de validiteit hiervan beïnvloeden, zoals het bewustzijn van de diagnose van het kind, zijn uiteindelijke diagnose en de kennis van ontwikkelingsmijlpalen. Retrospectieve rapportage is ook onderhevig aan problemen van het geheugen en interpretatie (Finney et al., 1981). Wanneer mensen worden gevraagd om zich specifieke gebeurtenissen te herinneren, geven ze vaak een recentere datum aan dan dat de gebeurtenis werkelijk plaatsvond, dit fenomeen noemt men forward telescoping (Loftus et al., 1983). Doordat erg veel gezinnen hun kinderen filmden tijdens de eerste levensjaren, kwamen onderzoekers op het idee om deze video s te gebruiken in wetenschappelijk onderzoek. Zo kunnen onderzoekers de kinderen analyseren in hun natuurlijke omgeving. Deze retrospectieve video-analyses hebben vroege verschillen in gedrag waargenomen die in verband kunnen worden gebracht met een latere diagnose van ASS (Werner et al., 2000). 9

18 Dit is, naast onderrapportage, een methode om de vroege symptomen van ASS te onderzoeken. De analyse van deze video s is een arbeidsintensieve, maar objectievere manier dan ouderrapportage om informatie te verzamelen (Palomo et al., 2006). Gedurende meer dan 30 jaar is er een groeiende klinische interesse voor homevideo s van kinderen die gediagnosticeerd zijn met ASS. Hoewel er talrijke beperkingen beschreven zijn, hebben deze studies hun wetenschappelijke meerwaarde bewezen. Ze tonen op een niet-invasieve manier de vroege gedragingen van deze kinderen, lang voordat de klinische diagnose gesteld wordt (Saint-Georges et al., 2010). Hoewel er enkele beperkingen bestaan bij retrospectieve studies, zoals hierboven beschreven, hebben deze studies hun meerwaarde bij wetenschappelijk onderzoek zeker bewezen. Dit is dan ook de meest gebruikte methode bij diagnostisch onderzoek van regressie bij ASS. Ouderrapportage, bijvoorbeeld, is van cruciaal belang voor de diagnose van ASS. Hierdoor verliezen deze studies erg veel relevantie informatie van de eerste levensjaren. Uiteindelijk zijn de resultaten uit retrospectieve studies over wat wel en wat niet in de vroege ontwikkeling voorkwam, niet voor niets een belangrijk onderdeel van algemeen gebruikte diagnostische tests zoals bijvoorbeeld de ADI-R (Goldberg et al., 2008). Prospectief onderzoek. Er zijn onderzoekers die veronderstellen dat vragen over het optreden van ASSsymptomen beter kunnen beantwoord worden door prospectieve dan door retrospectieve studies. Prospectieve studies zijn longitudinale studies die kinderen al opvolgen vanop zeer vroege leeftijd (Landa, Gross, Stuart, & Faherty, 2013). Onderzoek toont bijvoorbeeld aan dat 86% van de participanten regressie vertoonde indien gewerkt werd met prospectief onderzoek, tegenover 18% indien men zich baseerde op ouderrapportage. Dit kan mogelijks verklaard worden omdat zij niet afhankelijk zijn van de herinnering van ouders. Het zou kunnen dat ouders enkele belangrijke details missen. We kunnen concluderen dat er omwille van het frequente gebruik van retrospectieve studies, ontwikkelingsregressie mogelijk onderschat wordt (Barger et al., 2013). Prospectieve studies zijn krachtige methodes om het begin van ASS te bestuderen. Zij hebben als voordeel dat ze niet onderhevig zijn aan fouten in de 10

19 reconstructie van herinneringen van ouders. Daarnaast bieden ze de mogelijkheid om specifieke hypothesen te testen via experimentele methoden (Ozonoff et al., 2010). Deze studies hebben verder ook als voordeel dat ze de mogelijkheid bieden om verschijningsvormen van ASS te onderzoeken vanaf 18 maanden (Carter et al., 2007). Er zijn echter ook enkele nadelen aan verbonden. Het is bijvoorbeeld belangrijk om aandachtig te zijn voor de praktische toepassingen van deze studies. Longitudinale assessment van gedragsfrequenties per minuut is duur en tijdrovend. Daarom is deze techniek niet altijd haalbaar in de klinische praktijk waar informatie over regressie wordt onderzocht (Goin-Kochel et al., 2014). Verder is het ook een nadeel dat onderzoek altijd bij een specifieke subpopulatie van hoog-risico siblings gebeurt. Dit zijn vaak studies waarin men kinderen volgt die een verhoogd risico hebben op een ASS (20%) omdat ze al e e n of meerdere oudere broer(s) of zus(sen) hebben die de aandoening hebben (Ozonoff et al., 2010). De steekproef is hierdoor minder representatief voor de populatie. Het voornaamste probleem is dat er zeer veel participanten nodig zijn om verschillende kinderen te vinden voordat zij voldoende informatieve data opleveren over hun eerste levensjaren (Yirmiya & Ozonoff, 2007). Soorten regressie. Hoewel de literatuur het erover eens is dat de term regressie verwijst naar een verlies van eerder verworven vaardigheden, bestaat er discussie over wat voor soort vaardigheden verloren worden. De meerderheid van de onderzoekers zijn ervan overtuigd dat verlies van taal centraal staat bij ASS-R (Jones & Campbell 2010). Het is echter gebruikelijk voor andere onderzoekers om de definitie van regressie uit te breiden naar het verlies van niet-taalkundige sociale vaardigheden, zoals bijvoorbeeld het vermogen om te spelen (Siperstein & Volkmar 2004). Een aanzienlijk deel van de individuen verliezen talige- of sociale vaardigheden, echter verliezen velen beide. Hierdoor is het moeilijk om de relatie tussen talige en sociale regressie te beschrijven (Hansen et al., 2008) Andere onderzoekers maken geen gebruik van een duidelijke afgebakende definitie van regressie of voegen andere vaardigheden toe die verloren kunnen gaan, buiten de al eerder beschreven taal- en sociale vaardigheden, bijvoorbeeld cognitieve 11

20 of motorische regressie. Deze variabiliteit in definitie heeft gevolgen voor onder andere de gerapporteerde prevalentie van regressie (Ozonoff et al., 2008). We kunnen besluiten dat de betekenis van regressie binnen ontwikkelingsstoornissen nog niet helemaal duidelijk is (Barger et al., 2012). Aanvang. De geschatte aanvangsleeftijd van regressie is 1.78 jaar (Barger, et al., 2012). Wanneer men de onderzoeken bekijkt, die de taal en sociale vaardigheden van kinderen met ASS die regressie (ASS-R) hebben ervaren en kinderen met ASS die geen regressie (ASS-NR) hebben ervaren, zien we verschillende resultaten. Er is steeds een verlies aan verbale, non-verbale, en/of sociale vaardigheden gerapporteerd. In een studie uitgevoerd door Goldberg (2008) werd gevonden dat wanneer kinderen verbale vaardigheden verliezen, dit gemiddeld gebeurt op een leeftijd van maanden. Kinderen waarvan non-verbale vaardigheden verminderden deden dit op een gemiddelde leeftijd van maanden. Kinderen waarvan zowel verbale als non-verbale vaardigheden verminderden, verminderden hun verbale vaardigheden op een gemiddelde leeftijd van 21.2 maanden en hun non-verbale vaardigheden op een gemiddelde leeftijd van 18.9 maanden (Goldberg et al., 2003). Mahli en Singhil tonen aan dat de meeste ouders (75%), van kinderen met ASS die regressie vertonen, meestal tussen 18 en 24 maanden regressie rapporteren op taalvlak. Dit was voornamelijk bij de expressieve taal (Malhi et al., 2012). In het merendeel van de definities moet de autistische regressie voorkomen voor of op de leeftijd van 36 maanden. Prevalentie. In de literatuur wordt het prevalentiecijfer meestal geschat tussen 20 tot 50%. Het algemene prevalentiecijfer voor regressie binnen ASS is 32.1% (Barger et al., 2013). Deze variabiliteit wordt mede verklaard door de verschillende definities van regressie en door de verschillende methodes die de onderzoekers gebruiken (Rice et al., 2007). Daarnaast verschilt het prevalentiecijfer ook naar aanleiding van vier verschillende types van regressie, namelijk 24.9% regressie op het gebied van taal, 38.1% regressie op gebied van sociaal vermogen, 32.5% gemengde regressie en 39.1% ongespecificeerde regressie. 12

21 Bevindingen bevestigen de verwachte relatie tussen het regressiecijfer en de gebruikte strategie om mensen te bevragen (Newschaffer et al., 2007). Het prevalentiecijfer verschilt ook naargelang welke methode gebruikt wordt, namelijk 21.8% op populatie gebaseerde prevalentie, 33.6% bij klinisch gebaseerde prevalentie en 40.8% op prevalentie gebaseerd op ouderrapportage. Er is geen significant verschil gevonden in prevalentiecijfers van regressie bij vrouwen of regressie bij mannen, noch is er een significant verschil gevonden tussen het prevalentiecijfer en de leeftijd of het begin van de regressie. (Barger et al., 2013). Bovendien werd er ook gevonden dat er meer kinderen zouden zijn die regressie vertonen dan eerst gedacht werd (Kern et al., 2014). Etiologie. De onderliggende mechanismes die een rol spelen bij regressie zijn niet gekend, noch zijn de relaties tussen verschillende patronen van oorsprong tot etiologie, functionerend niveau of prognose gekend. Potentiële etiologische factoren of biologische correlaten van regressie die momenteel worden onderzocht, omvatten versnelde mate van hoofdgroei (Webb et al., 2007), genetische verschillen (Gregg et al., 2008) en verschillen in het genoom, epileptische aanvallen of andere elektrofysiologische verstoringen (Shinnar et al., 2001), immuuntekort (Taylor et al., 2002), gastro-intestinale problemen (Richler et al., 2006), maar tot nu toe zijn geen van deze factoren sterk geassocieerd met regressie (Ozonoff et al., 2008). Verschillen tussen kinderen met en zonder regressie vóór het optreden van regressie. Er is onderzoek dat bevestigt dat de meeste kinderen die regressie ervaren, vroeger al subtiele ontwikkelingsverschillen vertoonden. Onderzoek toont ook aan dat gedragskenmerken van ASS niet duidelijk zijn vanaf de geboorte, zoals gesuggereerd door Kanner, maar eerder dat deze optreden na verloop van tijd. Dit wordt onder andere zichtbaar door een vermindering van sociaal-communicatief gedrag. 13

22 Taalvaardigheden. Volgens sommige onderzoekers ontwikkelen kinderen die regressie ervaren hun taalvaardigheden vroeger dan kinderen die geen regressie ervaren. (Lord et al., 2004). Hoewel ander onderzoek vaststelt dat veel kinderen, wiens vaardigheden achteruitgaan, een zeer gelimiteerde vocabulaire hebben vooraleer ze regressie ervaren (Rogers, 2004). Onderzoek toont ook aan dat er proportioneel gezien meer kinderen taalregressie of een gemengde vorm van regressie vertonen dan intellectuele moeilijkheden (Backer, 2015). Een studie toont aan dat 82% van de kinderen van hun steekproef sociale interesse of sociaal gedrag heeft verloren, enkel 54% heeft zijn taalvaardigheden verloren. Dit suggereert dat wanneer men bij een prevalentie inschatting definities gebruikt die taalverlies als vereiste gebruiken, de prevalentie van ontwikkelingsregressie bij kinderen met ASS significant onderschat wordt (Hansen et al., 2008). Kinderen met taalregressie scoren ook hoger op de symptomenlijst van ASS als men deze vergelijkt met kinderen met ASS-NR (Hansen et al., 2008). Anderzijds tonen sommige studies aan dat verbale taalvaardigheid het domein is dat het vaakst wordt getroffen door regressie, namelijk in ongeveer 20% van de individuen met ASS (Wiggins et al., 2009). Verder vinden ze dat regressie van verbale taalvaardigheid vaak geassocieerd is met verlies van sociale vaardigheden (Siperstein & Volkmar, 2004). Onderzoek met home video s wijst aan dat één-jarigen met ASS-R hogere niveaus van sociale ontwikkeling en ontwikkeling op taalvlak vertonen dan degene met ASS-NR, maar dit verschil wordt niet meer gevonden op tweejarige leeftijd (Werner & Dawson, 2005). Motoriek. Er is beperkt bewijs dat aantoont dat ASS-R geassocieerd is met relatief intacte motorische vaardigheden (Tuchman & Rapin, 1997). Het is interessant om weten dat de motorische ontwikkeling niet verminderd was voor kinderen met ASS-R (Bernabei et al., 2007) en sommige studies tonen zelfs aan dat kinderen met ASS-R sneller beginnen te stappen dan kinderen met ASS-NR (Jones & Campbell, 2010). 14

23 Sociaal-communicatieve vaardigheden. Sommige onderzoekers toonden aan dat kinderen die regressie ervaren meer benadeeld zijn dan kinderen zonder regressie, specifiek als men kijkt naar de mate van hun communicatievaardigheden (Bernabei et al., 2007). Onderzoek hierover is echter niet eenduidig. Onderzoek met home video s wijst aan dat één-jarigen met ASS-R hogere niveaus van sociale ontwikkeling vertonen dan degene met ASS-NR, maar dit verschil wordt niet meer gevonden op tweejarige leeftijd (Werner & Dawson, 2005). Dit wordt bevestigd in een andere studie met home video s van kinderen met ASS-R die een vroege typische sociale ontwikkeling aanduidt, maar dit geldt niet bij kinderen met ASS-NR (Maestro et al., 2006). Andere studies tonen echter aan dat dit zeldzaam is voor kinderen met ASS- R (Werner et al., 2005). Sommige verklaren dat ASS-R negatief gerelateerd is aan spelactiviteiten (Bernabei et al., 2007) en positief gerelateerd aan serieuze gedragsproblemen indien dit vergeleken wordt met ASS-NR. (Hoshino et al., 1987). Hoewel andere onderzoeken echter gelijkaardig gedrag vinden en adaptieve uitkomsten tussen de twee groepen (Jones & Campbell 2010). Verschillen tussen kinderen met en zonder regressie na het optreden van de regressie. Tot nu toe zijn de bevindingen over de effecten, hun ernst en cognitieve/adaptieve functionering van regressie op ASS-symptomen nog onduidelijk en inconsistent (Rogers, 2004). Onderzoek wijst wel uit dat er bij kinderen die op vijfjarige leeftijd voldoende woorden en zinnen beheersen, dat er bij hen een vergelijkbare uitkomst is tussen diegene met woordverlies door regressie en diegene zonder woordverlies (Williams et al., 2015). Het blijkt ook dat de periode waarin de ontwikkeling door regressie wordt beïnvloed, het latere herstel van vaardigheden of eventueel betere ontwikkelingsuitkomsten niet voorspelt (Backer, 2015). 15

24 Verder bleek het verlies van sociaal-communicatieve vaardigheden kenmerkend te zijn voor ASS. De groep met ASS-R, lieten een grotere achteruitgang zien over verschillende gebieden. Naast deze achteruitgang, bleek ook dat de symptomen ernstiger waren in al de gebieden van de triade. Daarnaast tonen zij ook een groter tekort aan sociale vaardigheden, vooral met betrekking tot het stellen van gepast gedrag in de sociale context (Matson et al., 2010). Er wordt zelfs in één studie gevonden dat het verliezen van niet-specifieke vocalisaties geassocieerd is met lagere IQ-scores en meer ASS-symptomen (gemeten door The Autism Diagnostic Observation Schedule) (Lord et al., 2004). Tot slot is er evidentie dat jongeren met een geschiedenis van regressie ook een hogere mate van beperkt, repetitief gedrag vertoonden, zoals stereotiepe spraak, niet-functionele routines/ rituelen en verhoogde zintuiglijke interesses (Bradley et al., 2016). Een onderzoek toonde aan dat kinderen met een lager cognitief functioneren meer kans hebben om regressie te ervaren dan degene met een hoger cognitief functioneren (Tuchman & Rapin, 1997). Eveneens, toont een andere studie aan dat kinderen met ASS-R significant lagere IQ-scores hebben dan kinderen met ASS-NR (Kobayashi & Murata, 1998). Jongeren met ASS en een voorgeschiedenis van regressie hadden meer kans op een comorbide verstandelijke beperking en een eerdere diagnose van ASS (Bradley et al., 2016). Recent onderzoek van Goin-Kochel et al. over ontwikkelingsregressie bij kinderen met ASS, onderzocht verschillende soorten regressie. Het was opmerkelijk dat vooral bij cognitieve functies een aanzienlijk verschil was tussen kinderen die regresseren en zij die niet regresseren. De verschillen in IQscores zijn vrij groot. De groep met kinderen die regresseren hebben een IQ-score vergelijkbaar met borderline tot licht verstoorde IQ-scores. Terwijl de gemiddelde IQscores voor de ASS-NR groep laag gemiddeld tot gemiddeld waren (Goin-Kochel et al., 2014). Zoals hierboven beschreven zijn er gemengde bevindingen in de literatuur over de lange termijn uitkomsten van kinderen die regressie ervaren. Sommige studies rapporteren geen verschil in de uitkomst voor kinderen met ASS-R en ASS-NR (Shumway et al., 2011). Anderen vinden dat diegene die regressie ervaren meer beperkt waren in 16

25 gebieden zoals taal, comorbide psychopathologie, adaptieve functies en sociale vaardigheden dan zij die geen regressie ervaren. Huidig onderzoek Situering van het huidige onderzoek. In huidig onderzoek is er gekozen om gebruik te maken van retrospectief onderzoek. Ouders zijn de grootste bron van kennis en kunnen de meeste informatie over hun kind rapporteren (Lord et al., 2004). Verder kan bij retrospectief onderzoek gebruik gemaakt worden van een grote steekproef, in tegenstelling tot bij prospectief onderzoek. Er zijn verschillende soorten ontwikkelingstrajecten van ASS gekend (Goin-Kochel, et al., 2014). Ontwikkelingsregressie houdt vaak een verlies in van taalvaardigheden, sociale vaardigheden en vaardigheden die we nodig hebben in het dagelijks leven (Bradley, et al., 2016). Zoals vermeld in de inleiding is de betekenis van regressie binnen ontwikkelingsstoornissen ten opzichte van ASS, een CDD, en de formele diagnose nog niet helemaal duidelijk. (Barger et al., 2012). In dit onderzoek wordt gebruik gemaakt van een brede leeftijdscategorie. Dit onderzoek kan dus een relevante aanvulling zijn op bestaand onderzoek (Barger et al., 2012). Een grondige kennis om de ontwikkelingspaden te ontrafelen, helpt bij het beoordelen of regressie heeft plaatsgevonden en welke ontwikkelingsgebieden erdoor getroffen zijn. Er zijn ook nog veel onbeantwoorde vragen over de aard, timing, en patronen van vroege symptoomontwikkeling, en hoe het begin en het verloop van vroege tekenen kan variëren binnen de diverse groep van kinderen met ASS (Lord, Shulman, & DiLavore, 2004). Onderzoeksvragen. Op basis van bovenstaand literatuuronderzoek kunnen volgende onderzoeksvragen geformuleerd worden. Overzicht ontstaanspatronen In een eerste stap is het de bedoeling om het specifieke traject van regressie en het verloop van de ontwikkelingstrajecten bij ASS te onderzoeken. Uit voorgaand onderzoek 17

26 wordt verwacht dat kinderen vroege aanvang, plateau, regressie, vroege aanvang en regressie kunnen doorlopen (Ozonoff et al., 2008), hierdoor verwachten we dat ouders deze ook zullen rapporteren. We verwachten, op basis van voorgaand onderzoek, dat de prevalentie van kinderen met ASS en regressie tussen de 20 tot 50% valt. Het algemene prevalentiecijfer voor regressie binnen ASS is 32.1%. Echter verschilt het prevalentiecijfer naar aanleiding van vier verschillende types van regressie (Barger et al., 2012). Verder verwachten we dat regressie op verschillende domeinen zal optreden, namelijk, communicatie, sociaal, spel, adaptief functioneren, adaptief functioneren en op het domein van motoriek. Een studie toont aan dat 82% van de kinderen van hun steekproef sociale interesse of sociaal gedrag heeft verloren, enkel 54% heeft zijn taalvaardigheden verloren. (Hansen et al., 2008). Anderzijds tonen sommige studies aan dat taalvaardigheid het domein is dat het vaakst wordt getroffen door regressie, namelijk in ongeveer 20% van de individuen met ASS (Wiggins et al., 2009). Vroege ontwikkeling voor regressie In een tweede stap wordt bestudeerd of de vroege ontwikkeling van kinderen met ASS- R verschilt van de vroege ontwikkeling van kinderen met ASS-NR. Een eerste onderzoeksvraag hierover gaat na of er een negatief effect van regressie is met betrekking tot sociale interactie? In dit onderzoek zal dus een groep van kinderen met ASS en regressie vergeleken worden met een groep van kinderen met ASS zonder regressie. Tot op heden is er nog veel onduidelijkheid over de invloed van regressie op de sociale interactie. Verschillende onderzoeken bekomen gemengde resultaten. Sommige onderzoekers toonden aan dat kinderen die regressie ervaren meer benadeeld zijn dan kinderen zonder regressie (Bernabei et al., 2007). Echter toont ander onderzoek aan dat éénjarigen met ASS-R juist hogere niveaus van sociale ontwikkeling en ontwikkeling op taalvlak vertonen dan degene met ASS-NR (Werner & Dawson, 2005). Hoewel andere onderzoeken echter gelijkaardig gedrag vinden en adaptieve uitkomsten tussen de twee groepen. 18

27 Ontwikkeling na regressie Tot slot wordt onderzocht of de prognose verschilt tussen de groep kinderen met ASS en regressie en de groep kinderen met ASS zonder regressie. Specifiek wordt de motoriek, de ernst van de ASS-kenmerken, de taalvaardigheden en de non-verbale intelligentie vergeleken tussen kinderen met ASS-R en kinderen met ASS-NR. Als wordt gekeken naar de veranderingen na de regressie lieten de ASS-R groep een grotere achteruitgang zien over verschillende gebieden, vergeleken met de groep met ASS-NR. Naast deze achteruitgang, bleek ook de ernst van de symptomen ernstiger op al de gebieden. Daarnaast tonen zij ook een groter tekort aan sociale vaardigheden, vooral met betrekking tot het stellen van gepast gedrag in de sociale context. (Matson et al., 2010). Er is dus nog zeer veel onduidelijkheid. In dit onderzoek zullen we hier meer duidelijkheid over proberen te krijgen. Er is beperkt bewijs dat aantoont dat ASS-R geassocieerd is met ernstigere cognitieve problemen, maar relatief intact motorische vaardigheden (Tuchman & Rapin, 1997). De verschillen in IQ-scores zijn vrij groot (Goin- Kochel et al., 2014), verder toont onderzoek aan dat kinderen die regressie ervaren een grotere achterstand op communicatievaardigheden vertonen (Bernabei et al., 2007). Onderzoek met home video s wijst aan dat één-jarigen met ASS-R hogere niveaus van sociale ontwikkeling en ontwikkeling op taalvlak vertonen dan degene met ASS-NR, maar dit verschil wordt niet meer gevonden op tweejarige leeftijd (Werner & Dawson, 2005). Andere studies tonen echter aan dat dit zeldzaam is voor kinderen met ASS-R (Werner et al., 2005). Een eerste hypothese verwacht dat de ASS-kenmerken bij sommige kinderen met ASS-R ernstiger zullen zijn. Dit wordt bevestigd door bijvoorbeeld onderzoek van Bernabei et al., die vonden dat kinderen die regressie ervaren meer negatieve prognoses hebben dan kinderen zonder regressie (Bernabei et al., 2007). Ander onderzoek toont aan dat de groep met ASS-R, een grotere achteruitgang liet zien over verschillende gebieden. Naast deze achteruitgang, bleek ook dat de symptomen ernstiger waren (Matson et al., 2010). Onderzoek hierover is echter niet eenduidig. Een volgende onderzoeksvraag hier rond gaat na of er verschillen zijn bij kinderen die wel of niet regresseren met betrekking tot motoriek? Net zoals bij de vorige 19

28 onderzoeksvragen, zal dus een groep van kinderen met ASS en regressie vergeleken worden met een groep van kinderen met ASS zonder regressie. Over het algemeen lijkt regressie bij ASS verband te houden met meer problemen in de latere ontwikkeling. Echter, deze problemen worden niet gevonden op het vlak van de latere motorische ontwikkeling (Tuchman & Rapin, 1997). Het is interessant om weten dat de motorische ontwikkeling niet vertraagd was voor kinderen met ASS-R R (Bernabei et al., 2007) en sommige studies tonen zelfs aan dat kinderen met ASS-R sneller beginnen te stappen dan kinderen met ASS-NR (Jones & Campbell, 2010). Echter is er ook evidentie dat jongeren met een geschiedenis van regressie een hogere mate van beperkt, repetitief gedrag vertoonden (Bradley et al., 2016). Een volgende hypothese verwacht lagere cognitieve mogelijkheden bij kinderen met ASS-R dan bij kinderen met ASS-NR. Dit mede omdat enkele onderzoeken bevestigen dat kinderen met ASS-R significant lagere IQ-scores hebben dan kinderen met ASS-NR (Kobayashi & Murata, 1998). Een laatste onderzoeksvraag gaat na of er op langere termijn verschillen zijn op de taalontwikkeling tussen de kinderen met ASS-R en ASS-NR. We zullen in de huidige studie het onderscheid maken tussen taalbegrip en taalproductie. Omdat onderzoek rond regressie niet steeds eenduidig is, is het mogelijk dat er niet op alle domeinen verschillen worden gevonden. 20

29 Steekproef Methode In de huidige studie bestond de groep participanten uit 100 kinderen van 3 tot en met 11 jaar met een diagnose van ASS. Er werden verschillende inclusiecriteria gebruikt. Een eerste vereiste was dat de diagnose van ASS gesteld was door een multidisciplinair team. Kinderen met een genetische of neurologische aandoening die verband houdt met regressie (bv. Landau-Kleffner syndroom of epilepsie) werden niet geïncludeerd (n=2). Participanten werden gerekruteerd via sociale media (o.a. Facebook), ouderverenigingen (o.a. Vlaamse Vereniging Autisme, VZW Participate! ) en thuisbegeleidingsdiensten (o.a. VZW Victor, Tanderhuis, ). De ouders werden in eerste instantie op de hoogte gebracht door een brief of een folder met informatie over de studie. Deelname aan de studie gebeurde op vrijwillige basis. Mensen konden telefonisch of via mail contact opnemen om een afspraak vast te leggen. Het onderzoek werd in 2015 goedgekeurd door het ethisch comité van de FPPW. De Informed Consent gebeurde schriftelijk en ging vooraf aan het eerste meetmoment. De studie ging van start eind 2015 en eindigde in het najaar van Demografische eigenschappen van de steekproef. De kinderen uit de steekproef waren gemiddeld 7.6 jaar (SD= 1.95) oud. Het jongste kind had een leeftijd van 3.06 jaar en het oudste was jaar oud. De steekproef bestond uit 71 jongens en 29 meisjes. Drieënveertig van deze kinderen hadden een broer of zus die ook deelnam aan de studie. Zeven van de kinderen uit de steekproef spraken, behalve Nederlands, ook een andere taal. Van de 100 kinderen hadden 29 kinderen een meervoudige diagnose, zoals Developmental Coördination Disorder (DCD), Attention Deficit Hyperactivity Disorder (ADHD), Obsessive Compulsive Disorder (OCD), epilepsie, spraak-en taalontwikkelingsstoornis en verbale dispraxie. Voor een overzicht, zie tabel 1. De gemiddelde sociaal economische status was (SD= 12.99). Hierbij is er gebruik gemaakt van de Hollingsheadindex. De Hollingshead Four Factor Index of Socioeconomic Status is een vragenlijst die gebruikt wordt om de sociale status van een persoon na te gaan op basis van vier domeinen, namelijk: 21