Samenvatting (Dutch summary)

Transcriptie

1 (Dutch summary)

2 Het beeld dat we van anderen en onszelf vormen, wordt deels bepaald door het uiterlijk. Uit onderzoek naar de sociale effecten van lengte is gebleken dat lange mensen meer gezag uitstralen, als competenter worden gezien, meer kans hebben op een partner en zelfs een hoger salaris hebben dan kleine mensen. In de dagelijkse praktijk komt het voor dat kinderen die achterblijven in lengte uitgescholden worden voor baby of kabouter, dat ze in de poppenhoek op school in de kinderwagen belanden of als groepsmascotte gebruikt worden. Ze worden door sommige volwassenen onderschat of gekleineerd en door hun ouders soms overbeschermd, met overcompenserend of juist teruggetrokken gedrag als gevolg. De overtuiging van veel hulpverleners is dat mensen met een kleine lengte psychosociaal gezien een risicogroep vormen. Toen de mogelijkheid ontstond om extreem kleine lengte te behandelen met groeihormoon, was het belangrijk om niet alleen de effecten op lengte, maar ook de effecten op psychosociaal functioneren te evalueren. In dit proefschrift is verslag gedaan van onderzoek naar de psychosociale consequenties van hormoonbehandeling bij lichamelijk gezonde kinderen met een kleine lengte. ACHTERGROND In Nederland is de gemiddelde lengte van een volwassen man momenteel 1.84 m (standaarddeviatie: 7.1 cm) en van een volwassen vrouw 1.71 (standaarddeviatie: 6.5 cm). Er wordt gesproken van een extreem kleine lengte als iemand een lengte heeft van meer dan twee standaarddeviaties onder het gemiddelde voor leeftijd en geslacht. Dat betekent dat een man van 1.70 m of minder en een vrouw van 1.58 m of minder klein genoemd worden. Volgens het criterium van twee standaarddeviaties afwijking is 2,5% van de kinderen op een willekeurige leeftijd klein. Bij deze kinderen kan de kinderarts in veel gevallen geen medische oorzaak voor de achterblijvende groei vaststellen. Vanaf de jaren 50 kon een kleine groep kinderen met een extreme vorm van groeihormoondeficiëntie behandeld worden met humaan groeihormoon. Vanaf 1985 werd het mogelijk om met kunstmatig groeihormoon méér en ook andere groepen kinderen met een kleine lengte te behandelen, waaronder kinderen met een kleine gestalte zonder onderliggende medische pathologie. In de jaren 90 werden longitudinale studies opgezet om bij deze laatste groep de effecten van groeihormoonbehandeling te onderzoeken. Hoewel deze studies in eerste instantie gericht waren op groeisnelheid en eindlengte, werd in een aantal van deze studies ook aandacht besteed aan de effecten op het psychosociaal functioneren. 158

3 Lengtetoename is immers niet het uiteindelijke doel van de behandeling, maar eerder een middel om andere doelen te bereiken, zoals het verminderen van psychosociale stressoren (gepest worden of als jonger behandeld worden), het verhogen van het psychosociaal welbevinden of het vergroten van toekomstige kansen in het maatschappelijke leven. Bij korte, maar lichamelijk gezonde kinderen is er geen medische noodzaak om te behandelen met groeihormoon. Om groeihormoonbehandeling te rechtvaardigen bij deze groep kinderen, is het noodzakelijk om aan te tonen dat klein zijn gepaard gaat met psychosociale problemen én dat lengtetoename door groeihormoonbehandeling deze problemen vermindert. Bij jonge adolescenten die net in de puberteit zijn, is gebleken dat groeihormoonbehandeling nauwelijks effect heeft op de lengte. Dit komt doordat de toenemende groeisnelheid, veroorzaakt door het groeihormoon, leidt tot versnelling van de puberteitsontwikkeling en de botrijping. Dit resulteert in het eerder sluiten van de groeischijven, waardoor de groei stopt. Om de effecten op eindlengte bij jonge adolescenten te vergroten, kan een puberteitsuitstellend hormoon (Gonadotropin Releasing Hormone Agonist, GnRHa) worden toegevoegd aan het groeihormoon. Tijdens deze gecombineerde behandeling wordt de puberteit tijdelijk stil gelegd, terwijl de groei gelijk blijft aan de groei van adolescenten met een kleine lengte die niet behandeld worden. Nadat de behandeling met de hormonen is stopgezet treedt de groeispurt in en wordt de puberteitsontwikkeling voortgezet. Bij deze gecombineerde behandeling is het nog belangrijker dan bij gewone groeihormoonbehandeling om de effecten op psychosociaal functioneren te evalueren. De puberteit wordt immers stilgelegd in adolescenten die mogelijk al problemen hebben met hun lengte. Ze worden in zekere zin extra klein gehouden. Uit de literatuur blijkt dat vroeger of later in de puberteit komen dan leeftijdgenoten de kans op problemen in zelfwaardering, identiteit en lichaamsbeeld vergroot. Bij deze gecombineerde behandeling moeten de verwachte positieve effecten van lengtetoename op de lange termijn afgewogen worden tegen de mogelijke negatieve effecten van puberteitsuitstel en andere mogelijke nadelen van de behandeling op korte termijn. Om de effecten van deze gecombineerde behandeling te onderzoeken, is in 1993 een Nederlandse studie opgezet onder 40 gezonde adolescenten met een kleine lengte. Dit was internationaal gezien de eerste studie waarin gebruik gemaakt werd van een controlegroep die geen behandeling kreeg. De onderzoekers besloten destijds om niet alleen de effecten op lengte te onderzoeken, maar ook de effecten op psychosociaal functioneren. Vanuit statistisch oogpunt was de 159

4 onderzoeksgroep groot genoeg om conclusies te trekken ten aanzien van effecten op lengte, maar te klein om gedetailleerd te kijken naar de effecten op psychosociaal functioneren en de mogelijke invloeden van demografische en diagnostische variabelen. Vanuit klinisch, ontwikkelingspsychologisch en ethisch perspectief is de evaluatie van deze behandeling - met mogelijk nadelige neveneffecten - echter hoogst relevant. Daarom is, ondanks statistische beperkingen, toch besloten om ook de psychosociale consequenties van de behandeling te onderzoeken. Dit proefschrift biedt een samenvatting en bespreking van de bestaande onderzoeksliteratuur over het psychosociaal functioneren van kinderen met een idiopathisch kleine gestalte (idiopathic short stature, ISS). Dit zijn kinderen met een lengte van minimaal twee standaarddeviaties onder het gemiddelde voor leeftijd en geslacht bij wie geen onderliggende medische pathologie is aangetoond. Daarna zijn de korte en lange termijn gevolgen beschreven van een gecombineerde behandeling van groeihormoon en GnRHa op het psychosociaal functioneren van adolescenten met ISS of adolescenten met een lengte van minimaal twee standaarddeviaties onder het gemiddelde voor leeftijd en geslacht en bij wie dat reeds bij de geboorte het geval was (persistent short stature born small for gestational age, SGA). PSYCHOSOCIALE GEVOLGEN VAN EEN KLEINE LENGTE EN MOTIEVEN VOOR HORMOONBEHANDELING Psychosociale gevolgen van ISS Uit het literatuuroverzicht (hoofdstuk 2) bleek dat naar het ziekenhuis verwezen kinderen met ISS, gemiddeld gesproken en vanuit de optiek van hun ouders, meer psychosociale problemen vertonen dan kinderen met een gemiddelde lengte en kinderen met een korte gestalte die nooit naar het ziekenhuis zijn verwezen. Dit geldt in het bijzonder voor sociaal functioneren: volgens de ouders waren hun kinderen minder sociaal vaardig dan hun langere leeftijdgenoten en vertoonden ze relatief veel problemen in de omgang met leeftijdgenoten. De statistische mate van afwijking (de effectgrootte) varieerde over de verschillende studies van klein tot groot. Wat betreft gedragsproblematiek functioneerden de kinderen volgens hun ouders tussen normaal en problematisch. Effectgroottes varieerden van klein tot middelmatig voor schoolse vaardigheden, externaliserend gedrag (zoals agressie en opstandig gedrag) en internaliserend gedrag (zoals teruggetrokken gedrag, angst en somberheid), en van klein tot groot voor denkproblemen en aandachtsproblemen. 160

5 De vroege adolescentie bleek een kritische periode te zijn als het gaat om het ontwikkelen van externaliserende, internaliserende en sociale problemen. Er is weinig bekend over hoe de kinderen hun eigen psychosociaal functioneren beoordelen. De enkele studies die zich wel op kindrapportage hebben gericht, gaven nauwelijks indicaties voor psychosociale problemen. Naar aanleiding van de verschillen die er lijken te bestaan tussen de oordelen van de ouders en van de kinderen zelf is geopperd dat de kinderen wellicht te jong zijn om hun eigen psychosociaal functioneren adequaat te beoordelen of dat ze de neiging hebben hun eigen problemen te ontkennen of te relativeren. Aan de andere kant, de visie van de ouders over het gedrag van hun kinderen kan negatief gekleurd worden door bezorgdheid over de gezondheid of het toekomstperspectief van hun kind, of door negatieve ervaringen met hun eigen klein zijn (de meeste kinderen met een kleine lengte hebben tenminste één ouder die ook klein is). Ook is het mogelijk dat ouders van medisch verwezen kinderen met ISS algemene gedragsproblemen ten onrechte toewijzen aan de kleine lengte. Uit de literatuur kan niet worden afgeleid of medisch verwezen kinderen met ISS psychosociale problemen hebben vanwege hun kleine lengte of dat kinderen met psychosociale problemen die ook klein zijn, relatief vaak terecht komen bij een kinderarts. Er is in de literatuur een aantal risicofactoren gevonden die een negatieve invloed hebben op het psychosociaal functioneren van kinderen met ISS: gepest worden, als jonger behandeld worden, een jongen zijn, een lage intelligentie hebben, een jonger maar langer broertje of zusje hebben en deel uitmaken van een familie met een lage sociaal economische status. Er is geen bewijs gevonden dat de ernst van de lengteafwijking invloed heeft op het psychosociaal functioneren. Helaas hebben maar weinig studies aandacht besteed aan risico- en beschermende factoren. Waarschijnlijk komt dat doordat de onderzochte groepen meestal klein waren. Motieven voor hormoonbehandeling bij adolescenten met ISS of SGA Het ervaren van psychosociale problemen wordt in de literatuur doorgaans beschouwd als motief voor kinderen en hun ouders om te kiezen voor hormoonbehandeling. Behalve dit motief zijn echter ook andere motieven mogelijk, namelijk het ervaren van aan lengte gerelateerde psychosociale stressoren (zoals gepest worden of als jonger behandeld worden), bezorgdheid over toekomstige kansen op het gebied van het krijgen van een gewenste baan of het vinden van een partner en hoge verwachtingen van de effecten van hormoonbehandeling op lengte. 161

6 In hoofdstuk 3 werden de motieven van adolescenten met ISS of SGA en hun ouders voorafgaand aan GH/GnRHa behandeling onderzocht. Achtendertig adolescenten (25 meisjes, 13 jongens) in de leeftijd van 11 tot 13 jaar en hun ouders hebben vragenlijsten ingevuld en zijn geïnterviewd over de aanwezigheid van aan lengte gerelateerde psychosociale stressoren, bezorgdheid van ouders over toekomstige kansen van hun kind op werk en partner, huidig psychosociaal functioneren (gedrag, competentiebeleving, zelfbeeld, angst en depressieve stemming) en verwachtingen van de behandeling. De adolescenten rapporteerden (in vergelijking met algemene Nederlandse normen) normaal psychosociaal functioneren. Ze hadden meestal hoge verwachtingen van de effecten van de behandeling op lengte. Volgens de ouders vertoonden hun kinderen meer angstig en somber gedrag dan hun leeftijdgenoten en hadden ze meer sociale problemen en aandachtsproblemen. Ongeveer een kwart van de kinderen werd volgens hun ouders gepest of als jonger behandeld en bijna de helft van de ouders gaf aan bezorgd te zijn over de kansen die hun kind later zou hebben om een geschikte baan en partner te vinden. Deze bevindingen suggereren dat het ervaren van psychosociale problemen en bezorgdheid over de toekomst belangrijke motieven van ouders zijn bij het kiezen voor hormoonbehandeling. De motieven van de kinderen zelf zijn minder duidelijk. Binnen de onderzoeksgroep werden vier subgroepen met uiteenlopende motieven onderscheiden. Een eerste subgroep van adolescenten en hun ouders rapporteerden geen psychosociale problemen, geen aan lengte gerelateerde stressoren en geen zorgen over de toekomst. De adolescenten uit deze subgroep hadden wel hoge verwachtingen van de effecten van de behandeling op lengte. Waaróm deze adolescenten langer wilden worden, is onduidelijk. De tweede groep bestond uit adolescenten, van wie de ouders aan lengte gerelateerde psychosociale stressoren of zorgen over de toekomst rapporteerden. De adolescenten zelf gaven geen problemen of zorgen aan. Een derde subgroep bestond uit adolescenten van wie de ouders psychosociale problemen en zorgen over de toekomst rapporteerden en vaak ook aan lengte gerelateerde psychosociale stressoren. De adolescenten zelf gaven geen problemen of zorgen aan. De vierde subgroep bestond uit adolescenten die zelf aangaven psychosociale problemen te ervaren, terwijl hun ouders dat niet (of soms in mindere mate) aangaven. De oorzaak voor deze psychosociale problemen en de relatie met lengte is onduidelijk. Het is opmerkelijk dat bij het kiezen voor een intensieve behandeling met dagelijkse groeihormooninjecties en uitstel van puberteit er relatief weinig overlap is in de motieven van ouders en 162

7 kinderen. Meestal zijn het óf de ouders óf de kinderen die één of meerdere motieven hebben. Conclusies en klinische implicaties Geconcludeerd kan worden dat naar het ziekenhuis verwezen gezonde kinderen met een korte gestalte, waarschijnlijk - maar niet noodzakelijk algemene psychosociale problemen of aan lengte gerelateerde specifieke problemen hebben. Dit impliceert dat wanneer een klein maar verder gezond kind en zijn of haar ouders bij de kinderarts komen, niet alleen een medische maar ook een psychosociale anamnese afgenomen dient te worden. Wanneer er sprake lijkt te zijn van psychosociaal disfunctioneren, kunnen algemene en specifieke vragenlijsten gebruikt worden om de aard en de ernst van de problemen vast te stellen, alsmede de oorzaken ervan. Aandacht kan besteed worden aan mogelijke risico- en beschermende factoren die van invloed zijn op het psychosociaal functioneren. Hierbij kan het model van Wallander een uitgangspunt vormen: dit is een model met risicofactoren en beschermende factoren in het kind zelf (zoals intelligentie, sekse, coping mechanismen en temperament) en in de omgeving (zoals sociale steun en sociaal economische status van de familie) die van invloed kunnen zijn op psychosociale adaptatie. Het is van belang om te achterhalen of de korte gestalte de bron is van de problemen of dat meer algemene gedragsproblemen ten onrechte worden toegewezen aan de lengte. Wanneer hormoonbehandeling wordt overwogen is het belangrijk om een beeld te krijgen van de persoonlijke motieven van zowel de kinderen als de ouders. Hoofdstuk 8 bevat een opzet voor een psychosociale anamnese. EFFECTEN VAN HORMOONBEHANDELING OP HET PSYCHOSOCIAAL FUNCTIONEREN Groeihormoonbehandeling bij ISS In het literatuuroverzicht (hoofdstuk 2) werd een beeld geschetst van de effecten van hormoonbehandeling bij kinderen met ISS. Effecten op de eindlengte lieten grote verschillen tussen personen zien en op z n gunstigst een gemiddelde lengtewinst van ongeveer 7 centimeter. Groeihormoonbehandeling leidde, gemiddeld gezien, niet tot verbeteringen in het psychosociaal functioneren. Enkele studies lieten een vooruitgang zien in psychosociaal functioneren, maar de meeste studies lieten geen veranderingen in psychosociaal functioneren zien en sommige studies toonden zelfs negatieve effecten op het psychosociaal functioneren. Bij 163

8 sommige studies was er voorafgaand aan de behandeling reeds sprake van normaal psychosociaal functioneren. Het is mogelijk dat de kinderen die de meeste psychosociale problemen ervaren door hun lengte het meeste profijt hebben van de behandeling, maar helaas zijn de onderzoeksgroepen van de beschikbare studies te klein om hier iets over te kunnen zeggen. GH/GnRHa behandeling bij ISS of SGA In hoofdstuk 4 zijn de korte termijn resultaten beschreven van onze prospectieve gecontroleerde studie naar de effecten van een drie jaar durende behandeling met GH en GnRHa op het psychosociaal functioneren van adolescenten met ISS of SGA. Op 3 van de 16 variabelen (competentiebeleving op het gebied van schoolvaardigheden, competentiebeleving op het gebied van sportieve vaardigheden en angst) lieten de 19 adolescenten uit de behandelde groep een negatievere uitkomst zien dan de 19 adolescenten uit de controlegroep. Zowel in de behandelde als in de niet behandelde groep werd een toename geconstateerd op het gebied van waargenomen lengte en tevredenheid met het uiterlijk. De ouders rapporteerden geen veranderingen in het gedrag van hun kinderen gedurende het onderzoek. De aanwijzingen voor enkele negatieve effecten zoals gerapporteerd door de adolescenten zelf impliceren dat het psychosociaal functioneren tijdens GH/GnRHa behandeling in de gaten gehouden moet worden. Om GH/GnRHa behandeling nog te kunnen rechtvaardigen, moeten de negatieve effecten op korte termijn gecompenseerd worden door de verwachte positieve effecten van de lengtetoename op lange termijn. Om competentiebeleving en globaal zelfbeeld van de participanten op jong volwassen leeftijd te kunnen vergelijken met algemene Nederlandse normgroepen, is een vragenlijst ontwikkeld: de Self-Perception Profile for Young Adults - Dutch version, de SPP-YA (NL) (hoofdstuk 5). De factorstructuur, interne consistentie, correlaties tussen schalen, test-hertest betrouwbaarheid, construct validiteit, predictive validiteit en relaties met leeftijd en sekse zijn onderzocht in een groep van 1121 jong volwassenen (733 vrouwen, 388 mannen) in de leeftijd van 18 tot 24 jaar. De onderzochte psychometrische eigenschappen van de SPP-YA (NL) bleken goed. De lijst lijkt goed bruikbaar om competentiebeleving en globaal zelfbeeld te onderzoeken bij jong volwassenen. Dertig van de 38 participanten (18 uit de behandelde groep en 12 uit de niet behandelde groep) namen deel aan het lange termijn follow-up onderzoek, gemiddeld 5,5 jaar na de behandeling. De leeftijd van de participanten lag tussen 17 en 23 jaar. De lengtewinst was gemiddeld 2,3 centimeter meer voor de behandelde 164

9 groep dan voor de niet behandelde groep. Er werden geen verschillen gevonden tussen de beide groepen als het gaat om zelfstandig wonen, baan, opleiding, het hebben van een partner, competentiebeleving, globaal zelfbeeld, angst en depressieve stemming. In vergelijking met algemene Nederlandse normen functioneert zowel de behandelde als de onbehandelde groep op alle gebieden normaal. Wel gaf de behandelde groep retrospectief aan meer psychosociale problemen te hebben ervaren tijdens de behandeling dan de onbehandelde groep (hoofdstuk 7). Deze bevinding ondersteunt het resultaat uit de studie naar de korte termijn effecten: GH/GnRHa behandeling lijkt gepaard te gaan met tijdelijke negatieve effecten op psychosociaal functioneren. Op lange termijn zijn er echter geen negatieve, maar ook geen positieve effecten gevonden op psychosociaal functioneren. Zowel de behandelde als de onbehandelde groep functioneert op jong volwassen leeftijd, ondanks de kleine lengte en onafhankelijk van hormoonbehandeling in de adolescentie, normaal. EVALUATIE VAN HORMOONBEHANDELING Groeihormoonbehandeling bij ISS Uit de resultaten van het literatuuroverzicht (hoofdstuk 2) is een aantal voor- en nadelen voor groeihormoonbehandeling bij kinderen met ISS af te leiden. Deze staan genoemd in tabel 3 van hoofdstuk 2. GH/GnRHa behandeling bij ISS of SGA In de afweging van de voor- en nadelen van hormoonbehandeling is het belangrijk om inzicht te hebben in de meningen van de patiënten zelf. Daartoe zijn 30 participanten (18 uit de behandelde groep en 12 uit de niet behandelde groep) in hun jong volwassenheid (gemiddeld 5, 5 jaar na het onderzoek), geïnterviewd over de voor- en nadelen van de behandeling, besluitvorming en advisering aan anderen. Ook de ouders zijn geïnterviewd. De meerderheid van de behandelde en niet behandelde participanten was tevreden over de huidige lengte. Ondanks de nadelen van de behandeling die werden genoemd (met puberteitsuitstel en praktische nadelen rondom het dagelijks injecteren als meest genoemde nadelen) zouden de meeste behandelde participanten en hun ouders opnieuw mee hebben gedaan aan de behandeling. Ze waren echter wel voorzichtig als het gaat om het aanraden van de behandeling aan anderen, evenals de niet behandelde groep. Een aantal participanten zei dat het zou afhangen van de lengtewinst ( alleen als iemand op z n minst een bepaald aantal centimeters extra zou groeien ), ervaren 165

10 psychosociale stress ( alleen als iemand gepest wordt ), psychosociale problemen ( alleen als iemand heel ongelukkig is of een laag zelfbeeld heeft ) en andere factoren ( alleen als iemand sterk genoeg is om zo n behandeling te ondergaan ). Deze afwegingen van de participanten zelf (en hun ouders) ondersteunen het eerder gedane voorstel om bij het overwegen van hormoonbehandeling altijd een psychosociale anamnese af te nemen waarin aandacht besteed wordt aan risico- en beschermende factoren en persoonlijke motieven van ouders en kinderen. Conclusies en klinische implicaties Om groeihormoonbehandeling te rechtvaardigen bij gezonde kinderen met een kleine lengte, is het noodzakelijk om aan te tonen dat klein zijn gepaard gaat met psychosociale problemen en dat groeihormoonbehandeling deze problemen vermindert. Op grond van de bevindingen uit de literatuur en de longitudinale studie die in dit proefschrift beschreven staan, kunnen drie conclusies worden getrokken: 1. Een korte gestalte leidt niet noodzakelijk tot psychosociale problemen, noch in de kindertijd en adolescentie, noch in de jong volwassenheid. 2. GH/GnRHa behandeling leidt tot een geringe lengtewinst 3. Er zijn geen bewijzen gevonden dat hormoonbehandeling een positieve invloed heeft op het psychosociaal functioneren. Er zijn aanwijzingen gevonden voor enkele nadelige korte termijn effecten van GH/GnRHa behandeling. Bovendien worden er diverse nadelen van de behandeling genoemd door de participanten zelf. Hoewel ze zelf blij lijken te zijn dat ze de mogelijkheid hebben gehad om hormoonbehandeling te krijgen, zijn ze voorzichtig in het aanraden van de behandeling aan anderen. Deze bevindingen pleiten tegen het gebruik van hormoonbehandeling bij korte maar gezonde kinderen. ETHISCHE OVERWEGINGEN In hoofdstuk 8 zijn drie ethische overwegingen besproken die een rol spelen bij het nadenken over hormoonbehandeling bij korte maar gezonde kinderen. De eerste overweging is of een medische of psychosociale interventie nodig is in geval van korte gestalte en of hormoonbehandeling de beste oplossing is bij een korte gestalte. Wanneer psychosociale problemen bij kinderen met een korte gestalte veroorzaakt worden door factoren in de sociale omgeving, zoals gepest worden of 166

11 als jonger behandeld worden, dan lijkt het meer voor de hand te liggen om eventuele interventies te richten op de sociale omgeving in plaats van op het individu. Het toedienen van hormoonbehandelingen zou culturele stereotypen in stand kunnen houden, omdat de boodschap wordt gegeven dat er iets mis is als je klein bent en dat daar wat aan gedaan moet en kan worden. In hoofdstuk 8 wordt ervoor gepleit om bij het aanpakken van (aan lengte gerelateerde) psychosociale problemen altijd te overwegen om psychosociale interventies, gericht op coping mechanismen van het kind en de ouders en sociale factoren in de omgeving van het kind, in te zetten naast of in plaats van hormoonbehandeling. De tweede ethische overweging gaat over wie er moet beslissen over het al dan niet toedienen van hormoonbehandeling aan kinderen. De kinderen kunnen te jong zijn om hun psychosociaal functioneren adequaat te beoordelen, maar ouders kunnen bijvoorbeeld vanuit hun bezorgdheid een te negatieve visie hebben op het functioneren van hun kind. Het is van belang om in de afweging van hormoonbehandeling zowel het kind als de ouders te horen. Met name wanneer zij een verschillende kijk hebben op het psychosociaal functioneren, kunnen artsen en andere hulpverleners een belangrijke rol spelen in de voorbereiding op beslissingen rond interventies. Een derde overweging betreft de vraag of er nader onderzoek moet worden gedaan naar de effecten van hormoonbehandeling bij korte gezonde kinderen of niet. De belangrijkste resultaten van dit proefschrift waren dat een korte gestalte niet noodzakelijk leidt tot psychosociale problemen, dat hormoonbehandeling negatieve korte termijn effecten kan hebben en dat niet is aangetoond dat de behandeling leidt tot positieve effecten op lange termijn. Hoewel het vanuit statistisch oogpunt gewenst zou zijn om verder onderzoek te doen in grotere onderzoeksgroepen, pleiten deze resultaten tegen het doen van nader onderzoek. Bovendien, als er een grote onderzoeksgroep nodig is om effecten te kunnen aantonen, dan zijn deze effecten op z n gunstigst klein. Het is de vraag of dat het proberen waard is. Wellicht moeten eerst andere keuzen worden overwogen. Er kan gedacht worden aan nieuw onderzoek in specifieke subgroepen van kinderen, bijvoorbeeld kinderen met een extreem kleine lengte of kinderen die psychosociaal gezien het meeste risico lopen. Een alternatief is om onderzoek te starten naar de effecten van psychosociale interventies op het psychosociaal functioneren van korte gezonde kinderen. Het is opmerkelijk dat dit nog niet is gedaan. Gezien de minimale effecten van hormoonbehandeling op lengte en psychosociaal functioneren, de hoge kosten die eraan verbonden zijn en de psychologische aard van het probleem, zou onderzoek naar de effecten van psychosociale interventies 167

12 prioriteit moeten hebben boven nader onderzoek naar de effecten van hormoonbehandeling. Dit onderzoek zou plaats kunnen vinden bij de kinderen die het meest last hebben van hun lengte. Kinderen met een kleine lengte worden met meer obstakels in hun leven geconfronteerd dan hun langere leeftijdgenoten. Het is begrijpelijk dat, met de beschikbaarheid van kunstmatig groeihormoon in de jaren 80 en puberteitsuitstellend hormoon in de jaren 90, artsen, onderzoekers, ouders en kinderen lengtetoename wilden bewerkstelligen door middel van hormoonbehandeling. De behandeling leidde echter niet tot de effecten waarop gehoopt werd. Dat betekent dat voor adolescenten met een korte gestalte het groter groeien een extra uitdaging blijft naast alle andere uitdagingen in het proces van opgroeien. 168