De invloed van vroege sociaalcommunicatieve vaardigheden op de taal- en cognitieve ontwikkeling van kleuters met een autismespectrumstoornis.

Transcriptie

1 Academiejaar ste examenperiode De invloed van vroege sociaalcommunicatieve vaardigheden op de taal- en cognitieve ontwikkeling van kleuters met een autismespectrumstoornis. Masterproef neergelegd tot het behalen van de graad van master in de psychologie, afstudeerrichting klinische psychologie door Liedewij Verhaeghe. Promotor: Prof. Dr. Herbert Roeyers Begeleiding: Mieke Dereu

2 Ondergetekende, Liedewij Verhaeghe, geeft toestemming tot het raadplegen van de scriptie door derden. II

3 Dankwoord Deze masterproef zou niet tot stand gekomen zijn zonder de hulp van een aantal mensen. Hen wil ik dan ook bedanken voor de steun en hulp tijdens het realisatieproces van deze scriptie. In eerste instantie wil ik professor dr. Herbert Roeyers bedanken voor het opnemen van de rol van promotor. Daarnaast wil ik mevrouw Mieke Dereu van harte bedanken voor de concrete hulp en de relevante tips die zij aanbracht en vooral voor de kostbare tijd die zij voor mij vrijmaakte. Gedurende de feedbackmomenten werd mij steeds een schat aan bruikbare informatie aangeboden. Verder wil ik ook mijn partner bedanken, om steeds mijn grootste supporter te zijn. Ook mijn ouders wil ik bedanken, voor de jarenlange financiële en emotionele steun. III

4 Abstract De vroege sociaalcommunicatieve vaardigheden imitatie, joint attention en fantasiespel worden in het functioneren van kinderen met ASS gezien als belangrijke voorlopers van de latere theory of mind ontwikkeling. Deze vaardigheden worden gekenmerkt door een afwijkende ontwikkeling bij kinderen met een ASS. Bij deze kinderen worden deze vaardigheden bovendien gezien als belangrijke precursoren voor de latere taal- en algemene ontwikkeling. In dit onderzoek werden de drie vaardigheden onderzocht bij een groep kinderen met een klinische diagnose ASS en een groep kinderen zonder diagnose op driejarige leeftijd. Ook werd de taal- en de algemene ontwikkeling onderzocht op drie- en op vierjarige leeftijd. Deze variabelen werden gemeten op basis van betrouwbare en valide instrumenten. Er werden significante verschillen gevonden tussen beide steekproeven voor de kwaliteit en de kwantiteit van het reageren op joint attention, symbolisch spel en imitatie. In een tweede deel van het onderzoek werd aangetoond dat het reageren op joint attention, symbolisch spel en procedurele imitatie kunnen worden gezien als de vaardigheden die taal- en algemene ontwikkeling één jaar later het best voorspellen. Er werd eveneens aangetoond dat de verschillen in de taal- en algemene ontwikkeling tussen kinderen met een klinische diagnose ASS en kinderen zonder deels kan worden verklaard door een verschillende ontwikkeling van de vroege sociaalcommunicatieve vaardigheden symbolisch spel en procedurele imitatie. IV

5 Inhoudsopgave Inleiding 1 Autismespectrumstoornissen of Pervasieve Ontwikkelingsstoornissen 1 Psychologische Verklaringsmodellen over ASS 4 Executieve disfunctiemodel 4 Centrale coherentie 5 Theory of mind 6 Vroege Sociaalcommunicatieve Vaardigheden 7 Imitatie 8 Joint attention 9 Doen alsof spel 11 Onderling verband sociaalcommunicatieve vaardigheden 13 Verband Tussen Sociaalcommunicatieve Vaardigheden en Taalen Algemene ontwikkeling 15 Imitatie 15 Joint attention 15 Doen alsof spel 16 Probleemstelling 17 Methode 18 Steekproef 18 Materiaal 20 Early Social Communication Scales 20 Preschool Imitation and Praxis Scale 23 Test of Pretend Play 23 Mullen Scales of Early Learning 25 Reynell Taalontwikkelingsschalen 25 Procedure 26 Resultaten 27 Normaalverdeling 27 Groepsvergelijking 28 Samenhang Tussen de Verschillende Vroege Sociaalcommunicatieve Vaardigheden 31 V

6 Verband Vroege Sociaalcommunicatieve Vaardigheden en Taal- en Algemene Ontwikkeling 35 Voorspellende Waarde van de Vroege Sociaalcommunicatieve Vaardigheden 38 Mediatie Analyses 40 Bespreking en conclusie 43 Sterktes en Beperkingen 49 Toekomstig Onderzoek 51 Conclusie 51 Referenties 52 VI

7 Inleiding Autismespectrumstoornissen of Pervasieve Ontwikkelingsstoornissen Pervasieve ontwikkelingsstoornissen, ook wel bekend als autismespectrumstoornissen (ASS), worden in de Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders, fourth edition, text revision (DSM-IV-TR) (American Psychiatric Association, 2000) omschreven als stoornissen die in de eerste drie levensjaren van een kind tot uiting komen. De stoornissen worden gekenmerkt door ernstige en algemeen verspreide (vandaar pervasieve) tekortkomingen in de ontwikkeling van een aantal cruciale vaardigheden. Er wordt melding gemaakt van beperkingen in de sociale interacties, van beperkingen in de communicatie en van een patroon van zich herhalende, beperkte, stereotiepe gedragingen en interesses. Deze triade kan op zich bestaan, maar gaat vaak gepaard met een andere beperking, bijvoorbeeld een verstandelijke beperking (Wing, 1997). Onder deze categorie in de DSM-IV-TR vallen vijf stoornissen: de autistische stoornis, de stoornis van Rett, de desintegratiestoornis van de kinderleeftijd, de stoornis van Asperger en ten slotte de pervasieve ontwikkelingsstoornis niet anderszins omschreven (POS-NAO). De symptomen van de autistische stoornis zijn terug te brengen tot drie domeinen. Het eerste domein betreft het domein van de sociale interacties. Binnen dat domein kunnen we meerdere stoornissen onderscheiden, zoals het gestoord gebruik van non-verbaal gedrag, het niet slagen in het aangaan van ontwikkelingsadequate relaties met leeftijdsgenoten, een tekort in het spontaan delen van plezier, bezigheden of prestaties en een beperkte sociale of emotionele wederkerigheid. Ten tweede zijn er beperkingen op te merken in de communicatie. Deze worden gekenmerkt door een achterstand of een volledige afwezigheid van de ontwikkeling van de gesproken taal, duidelijke beperkingen in het vermogen een gesprek met anderen te beginnen of te onderhouden, stereotiep en herhaald of eigenaardig woordgebruik en de afwezigheid van spontaan of sociaal imiterend fantasiespel. Ten derde zien we zich herhalende, beperkte stereotiepe patronen van gedrag, belangstelling en activiteiten. In dit laatste domein worden volgende kenmerken onderscheiden: een sterke preoccupatie met één of meerdere patronen van belangstelling die abnormaal is, ofwel in intensiteit ofwel in richting, het duidelijk rigide vastzitten aan specifieke niet-functionele routines of 1

8 rituelen, stereotiepe en zich herhalende motorische gedragingen en aanhoudende preoccupatie met onderdelen van voorwerpen. Om aan de autistische stoornis te voldoen moet er sprake zijn van minstens 6 van de 12 symptomen waarvan 2 uit het sociale domein en tenminste 1 uit de beide andere domeinen (American Psychiatric Association, 2000). De stoornis van Asperger deelt de sociale beperkingen en de zich herhalende, stereotiepe gedragingen met de autistische stoornis. De taalcapaciteiten zijn echter goed ontwikkeld en er is ook geen intellectuele achterstand. Kortom, de symptomen zijn gelijk aan die van autisme, maar voor een diagnose van Asperger mag er geen sprake zijn van een beperking in de communicatie. De DSM-IV-TR stelt dat een diagnose van autisme altijd voorrang krijgt op een Asperger-diagnose (Ozonoff, Goodlin-Jones & Solomon, 2005). De laatste categorie in de DSM-IV-TR vormt de grootste groep en daarmee ook de meest gevarieerde groep (Walker et al., 2004). De diagnose pervasieve ontwikkelingsstoornis niet anderszins omschreven (POS-NAO) wordt gegeven aan wie niet volledig aan de criteria van een andere pervasieve ontwikkelingsstoornis voldoet, maar toch gelijkaardige kenmerken vertoont. Er moet met andere woorden sprake zijn van duidelijke en ernstige beperkingen in de sociale vaardigheden, met daarnaast ofwel beperkingen in de communicatie ofwel een patroon van stereotiepe gedragingen of interesses. Tot deze categorie behoren ook de atypische autisme-beelden die niet voldoen aan de criteria van de autistische stoornis, doordat de symptomen zich op latere leeftijd voordoen of doordat er een atypische symptomatologie is of er gewoonweg te weinig symptomen zijn (American Psychiatric Association, 2000). De criteria die voor deze categorie worden gehanteerd zijn vaag en deze diagnose wordt dan ook vaak verkeerd gehanteerd. Het is een soort residuaire categorie. De twee nog onbesproken categorieën vormen samen de kleinste groep. Beiden zijn zeldzame stoornissen met een regressief karakter. We spreken over Desintegratiestoornis van de kinderleeftijd wanneer het kind (in de meeste gevallen een jongen) gedurende twee jaar een min of meer normale ontwikkeling doormaakt, zoals blijkt uit de aanwezigheid van bij de leeftijd passende verbale en nonverbale communicatie, sociale relaties, spel en aanpassingsgedrag (American Psychiatric 2

9 Association, 2000). Voor het tiende levensjaar treedt er een regressie op in verschillende domeinen, waarbij ook duidelijke kenmerken van autisme verschijnen (Mouridsen, 2003). Ook bij het Syndroom van Rett is er sprake van een normale ontwikkeling, tot rond de leeftijd van vijf maanden. Daarna vertraagt de groei van de hoofdomtrek, is er een verlies van eerder verworven fijnmotorische vaardigheden en verschijnen er typische handwringbewegingen. Kinderen lijken ook (tijdelijk) kenmerken van autismespectrumstoornissen te vertonen. Er is een verlies aan taalvaardigheden en een verlies aan interesse in de omgeving en sociale interacties. Deze aspecten, die gerelateerd zijn aan een autismespectrumstoornis, verbeteren later weer, maar de motorische aftakeling zet zich verder. (Hagberg, Aicardi, Dias & Ramos, 1983). Het syndroom van Rett komt bijna uitsluitend bij meisjes voor, hoewel er enkele gevallen bij jongens bekend zijn (Wulffaert, Van Berckelaer-Onnes & Scholte, 2009). Deze stoornis werd opgenomen in de DSM-IV om een duidelijke differentiaaldiagnose met autisme mogelijk te maken, omdat meisjes met het Rett syndroom heel vaak ten onrechte het label autisme kregen opgespeld (Roeyers, 2008). De indeling volgens de DSM-IV-TR is duidelijk categoriaal en zeer zwart-wit, terwijl er in de praktijk meer gewerkt wordt volgens een soort continuüm, van ernstige naar meer milde vormen van ASS (Waterhouse et al., 2004). In deze scriptie zullen wij voortaan de term ASS hanteren, aangezien wij, net zoals enkele andere auteurs, deze term verkiezen boven de term pervasieve ontwikkelingsstoornissen. De eerste term weerspiegelt het feit dat de beperkingen die met deze categorie van stoornissen gepaard gaan, voornamelijk sociaal en communicatief van aard zijn. Daarnaast vloeit uit de gekozen terminologie voort dat de stoornissen en de daarmee gepaard gaande beperkingen best op een continuüm worden bekeken (Martinez-Pedraza & Carter, 2009). Recente studies die het hele spectrum onder de loep namen rapporteren prevalentiecijfers tussen de 53 en de 157 op In een Zweeds onderzoek van Gillberg, Cederlund, Lamberg & Zeijlon (2006) werden prevalentiecijfers bekomen van 53,3 op Bij een prevalentie onderzoek in het Verenigd Koninkrijk werd de prevalentie van ASS geschat op 157 per (Baron-Cohen en collega s, 2009). Algemeen kan worden gesteld dat de gemiddelde prevalentie van ASS op 1% wordt 3

10 geschat. De prevalentie van de autistische stoornis wordt geschat op 13 per en voor Asperger spreekt men over 3 op (Fombonne, 2005). Voor de meer zeldzame desintegratiestoornis van de kindertijd worden prevalentiecijfers van 1 à 6 op vermeld (Mouridsen, 2003). Het voorkomen van het syndroom van Rett bedraagt ongeveer 1 à 2 op (Glaze, 2004). ASS komt meer voor bij jongens dan bij meisjes. In studies varieerde de geslachtsratio van 1.33 (McCarthy, Fitzgerald & Smith, 1984) tot 16.0 (Wing, Yeates, Brierly& Gould, 1976), met een gemiddelde ratio van 4.3. Voor elk meisje met ASS zijn er dus gemiddeld 4.3 jongens met ASS. Geen enkele studie vond een hoger voorkomen bij meisjes, een bevinding die overeenstemt met geslachtsverschillen gevonden in klinische steekproeven (Lord, Schopler & Revecki, 1982). Geslachtsverschillen zijn meer uitgesproken wanneer ASS niet gekoppeld wordt aan een mentale beperking (Fombonne, 2003). Er is tot op heden nog geen eenduidige oorzaak van ASS geïdentificeerd. Verschillende facetten van de stoornis worden grondig onderzocht om de stoornis beter te begrijpen. Op basis van afwijkingen in de hersenen en hoge monozygote overeenkomst, werden ASS beschouwd als neurobiologische aandoeningen, met een hoge genetische basis. Er werden nog geen genen met een éénduidig sterk effect gevonden en dus wordt er recent meer benadrukt dat ASS moet worden gezien als een multisysteemstoornis met een hoge genetische invloed, maar belangrijker nog, met omgevingsinvloeden (Herbert en collega s, 2006). ASS blijft echter een gedragsdiagnose en de diagnose wordt steeds gesteld op basis van klinische geschiedenis en observatie van het gedrag van het kind. Verschillende psychologische theorieën verklaren aspecten van de gedragscomponent van ASS. Psychologische Verklaringsmodellen over ASS Executieve disfunctiemodel. Er zijn verschillende psychologische theorieën die de beperkingen die gerelateerd zijn aan ASS proberen te verklaren. Een eerste verklarend model is het executieve disfunctiemodel. Het concept executieve functies refereert naar hogere orde controleprocessen die nodig zijn om gedrag te sturen in een 4

11 voortdurend veranderende omgeving (Jurado & Rosselli, 2007). Het concept omvat bekwaamheden zoals planning, werkgeheugen, mentale flexibiliteit, het initiëren van een respons, het inhiberen van een respons, impulscontrole en monitoring (Hill, 2004; Robinson, Goddard, Dritschel, Wisley & Howlin, 2009). Executieve disfuncties worden gekoppeld aan verschillende ontwikkelingsstoornissen, waaronder ASS. Gelijkenissen in het gedrag van patiënten met een frontale laesie en individuen met ASS, hebben geleid tot de idee dat een deel van het alledaags sociaal en niet-sociaal gedrag van individuen met ASS kan verklaard worden door specifiek executief disfunctioneren (Ozonoff, Pennington & Rogers, 1991). Executief disfunctioneren in ASS is reeds grondig onderzocht. Er werden moeilijkheden gerapporteerd binnen de verschillende onderdelen van executief functioneren. Het executieve disfunctiemodel kan worden gezien als een verklaring voor moeilijkheden binnen zowel het sociale als het nietsociale domein. De belangrijkste gedragingen die door deze theorie worden verklaard zijn de rigiditeit en het persevereren die het dagelijks functioneren van personen met ASS kenmerken (Hill, 2004). Het feit dat personen met ASS vaak over een bijzondere vaardigheid beschikken, kan door dit model niet worden verklaard (Happé, 1999). Centrale coherentie. Een andere theorie die vooral de niet-sociale kenmerken van ASS probeert te verklaren, is de centrale coherentie theorie. Frith (1989) opperde dat ASS worden gekenmerkt door een specifieke manier van integratie van informatie op verschillende niveaus (Frith, 1989). De term centrale coherentie refereert naar een bepaalde informatieverwerkingsstijl, meer specifiek de tendens om inkomende informatie te verwerken op basis van de context. Wanneer er sprake is van een zwakke centrale coherentie wijst dit op een gedetailleerde en fragmentarische informatieverwerking (Happé, 1999). Er is een grote hoeveelheid aan evidentie die er op wijst dat personen met een ASS superieur presteren op taken die een detailfocus vereisen. Of deze zwakke centrale coherentie ten koste gaat van een globale manier van verwerken is minder duidelijk en dus wordt er steeds meer gesproken over een superioriteit in lokaal verwerken eerder dan over een gebrek in globaal verwerken (Happé & Frith, 2006). Op basis van deze theorie kan worden verklaard dat personen met ASS kunnen beschikken over bijzondere savant vaardigheden. Ook het feit dat er bij personen met ASS bijzondere intelligentieprofielen worden weerhouden, kan door deze focus worden uitgelegd (Happé, 1999). 5

12 Theory of mind. Eén van de belangrijkste psychologische verklaringsmodellen is de theory of mind. Deze theorie werd voor het eerst op ASS toegepast door Baren- Cohen, Leslie en Frith (1985). De theory of mind stelt dat mentale toestanden niet meteen observeerbaar en duidelijk zijn, maar dat zij moeten worden afgeleid. Mensen zijn dus in staat mentale toestanden aan zichzelf en aan anderen toe te schrijven, een eigenschap die ons in staat stelt het gedrag van anderen te voorspellen (Premack & Woodruff, 1978). Deze vaardigheid ontwikkelt zich bij kinderen tussen het derde en het zesde levensjaar. Uit empirisch onderzoek bleek al gauw dat kinderen met ASS moeilijkheden ondervinden bij taken die steunen op de theory of mind. Er werden echter geen éénduidige resultaten gevonden. Zo waren er steeds individuen met ASS die wel slaagden in zowel eerste- als tweede orde false-belieftaken. Bij een eerste orde false belieftaak gaat men na of iemand begrijpt dat iemand anders een verkeerde opvatting kan hebben over de realiteit (Baron-Cohen, Leslie & Frith, 1985). In de zogenaamde tweede orde false-belieftaken moet iemand begrijpen dat iemand anders een verkeerde opvatting kan hebben over de informatie die een derde persoon heeft (Baron-Cohen, 1989). Happé (1995) stelde dat individuen met ASS hogere niveaus van verbale mogelijkheden nodig hebben om de taken tot een goed einde te brengen. Om een nog duidelijker beeld te krijgen van de beperkingen werd het onderzoek uitgebreid naar de zogenaamde advanced taken. Voorbeelden van dit soort taken zijn Reading the mind in the eyes test (Baren-Cohen, Wheelwright, Hill, Raste & Plumb, 2001) en Reading the mind in the voice test (Tutherford, Baren-Cohen & Wheelwright, 2002). Uit deze onderzoeken kon worden afgeleid dat mensen met ASS meestal minder goed presteerden op deze taken, maar er was geen sprake van een algemeen falen (Roeyers, 2008). Leslie (1987) bracht een uitbreiding van de oorspronkelijke theorie naar voor, waarbij hij een onderscheid maakte tussen primaire representaties en metarepresentaties. Aan de hand van dat onderscheid verklaarde hij de mogelijkheid van kinderen om te doen alsof en om het doen alsof van anderen te doorzien, als een voorloper van het begrijpen van mentale toestanden van anderen. Hij ging er van uit dat het probleem zich bij kinderen met autisme situeerde op het vlak van een ontkoppelingsmechanisme, dat ervoor moet zorgen dat primaire representaties en realiteit van elkaar kunnen gescheiden worden (Leslie, 1987). We kunnen besluiten dat 6

13 individuen met ASS zeker problemen hebben met het begrijpen van hun eigen mentale toestanden en die van anderen. Waarom dit zo is, blijft een onbeantwoorde vraag. Bovendien verklaart de theory of mind voornamelijk de sociale moeilijkheden die gepaard gaan met ASS maar de theorie slaagt er niet in de variatie niet-sociale moeilijkheden, zoals de rigiditeit in het functioneren van personen met ASS en de bijzondere vaardigheden waarover personen met ASS soms beschikken, te verklaren (Happé, 1999; Hill, 2004) en ze biedt ook geen verklaring voor het gedrag van heel jonge kinderen. Vroege Sociaalcommunicatieve Vaardigheden Om aan deze gebreken tegemoet te komen, werd er voor de tekortkomingen in ASS op zoek gegaan naar verklaringen die aansluiten bij de zojuist voorgestelde theorie. Eén van de denkpistes die hieruit voortvloeit is die van de vroeg sociaalcommunicatieve vaardigheden als voorlopers van de theory of mind, namelijk imitatie, joint attention en doen alsof spel. Deze vaardigheden zullen één voor één worden besproken in de volgende paragrafen. Verschillende theorieën over de verminderde ontwikkeling van een theory of mind bij kinderen met ASS leggen de nadruk op de eerder ontwikkelende vaardigheden, zoals joint attention en doen alsof spel. Bij kinderen met ASS werden verschillende gebreken in deze vaardigheden gevonden (Ozonoff & South, 2001). Andere theorieën beschouwen deze vaardigheden niet als voorlopers van de theory of mind, maar wel eerder als duidelijke tekens van een onderliggend tekort in aandacht of in executieve functies (Charman, 1997). Charman en collega s (2000) opperden dat de drie besproken vaardigheden en de theory of mind deel uit maken van een gedeeld sociaalcommunicatief representationeel systeem in de kindertijd, dat gespecialiseerder en gedifferentieerder wordt gedurende de ontwikkeling. De voorbije decennia is de kennis over deze vroege sociaalcommunicatieve vaardigheden bij ASS substantieel gestegen. De aspecten van deze vaardigheden die personen met een ASS het best karakteriseren, zijn grondig gekend (Charman et al., 2003). Imitatie. Imitatie is de vaardigheid van menselijke individuen een nieuwe taak te leren door het repliceren van zowel het resultaat als de manier waarop dat resultaat bereikt wordt via demonstratie. Het is één van de weinige vaardigheden die ontstaat vanaf de geboorte (Hurley & Chater, 2005). Imitatie wordt vaak gezien als een zeer 7

14 primitieve, kinderlijke vorm van gedrag, maar recent onderzoek heeft het tegenovergestelde aangetoond. Imitatie is een buitengewone vaardigheid, die bovendien gekoppeld is aan verschillende vormen van menselijke intelligentie (Vanvuchelen, 2009). We gebruiken imitatie om motorische handelingen te leren, om de acties en mentale toestanden van anderen beter te begrijpen en we hanteren het als communicatieve referentie naar acties en mensen (Hurley & Chater, 2005). Imitatie dient twee functies. Bodily imitatie bestaat uit het imiteren van gebaren en gelaatsuitdrukkingen en deze vorm van imitatie heeft vooral de bedoeling sociaal te interageren en sociaal gedrag aan te leren (Want & Harris, 2002). Het herkennen van gelijkenissen tussen het zelf en de ander in de geïmiteerde lichaamshandelingen zorgt ervoor dat kan gezien worden dat anderen gelijkaardige psychologische belevingen zoals percepties en emoties hebben. Deze ervaring is het startpunt van de ontwikkeling van fundamentele sociale vaardigheden, zoals het lezen van gezichtsuitdrukkingen en het begijpen van de beleving van anderen (Meltzoff, 2007). Procedurele imitatie is het kopiëren van acties op objecten. Deze vorm van imitatie zorgt voor het aanleren van instrumenteel gedrag (Want & Harris, 2002). Procedurele imitatie zorgt er voor dat kinderen spontaan een eindeloos arsenaal aan dagelijkse vaardigheden aanleren (Barr & Hayne, 2003). Imitatieonderzoek binnen het autismespectrum heeft een lange geschiedenis achter de rug (Willams, Whiten & Singh, 2004). Ritvo & Provence (1953) waren de eerste auteurs die een relatie tussen beperkingen in imitatie en ASS suggereerden. Ze beschreven een gevalsstudie van een kind dat er niet in slaagde zijn moeder te imiteren. Een review van de literatuur zou kunnen suggereren dat imitatieproblemen universeel zijn en specifiek voor autisme (Williams, Whiten & Singh, 2004). Uit onderzoek is gebleken dat bodily imitatie bij kinderen met ASS vaak meer verstoord is dan procedurele imitatie (Roeyers, Van Oost & Bothuyne, 1998). De imitatieproblemen zijn vaak volhardend tot in de volwassenheid. Verder is er evidentie dat imitatieproblemen, samen met enkele andere indicatoren de diagnose van autisme voorafgaan en zelfs voorspellen (Vanvuchelen, 2009). Uit onderzoek kon worden afgeleid dat een vertraagde ontwikkeling van procedurele imitatie de diagnose ASS als enige variabele significant voorspelde (Vanvuchelen, Roeyers & De Weerdt, 2011). 8

15 Joint attention. Een andere voorloper van de theory of mind is gedeelde aandacht of joint attention. Deze term omvat een cluster van gedragingen die hetzelfde doel hebben, namelijk de aandacht van een sociale partner leiden naar een object of naar een gebeurtenis dat zowel het kind als zijn sociale partner interesseert, en dit op een non-verbale manier (Bruinsma, Koegel & Koegel, 2004). De interacties die kinderen aangaan voor het ontstaan van joint attention zijn dyadisch. Geleidelijk aan worden die interacties triadisch. Rond de leeftijd van zes maanden, wanneer de aandacht van kinderen zich ook op objecten gaat focussen, beginnen baby's hun blikken te wisselen tussen een object en hun verzorger. Al gauw worden de blikwisselingen uitgebreid naar andere gebaren en worden zij allemaal duidelijke signalen voor het delen van aandacht. Rond de leeftijd van 13 maanden zijn deze vaardigheden geconsolideerd en worden ze een deel van de communicatie. De frequentie, duur en relatieve hoeveelheid tijd die gespendeerd worden aan joint attention nemen toe met de leeftijd, ook al verloopt deze toename traag (Bakerman & Adamson, 1984). De ontwikkeling van joint attention is nauw gerelateerd aan de ontwikkeling van intentionele communicatie (Bruinsma, Koegel & Koegel, 2004). Deze vaardigheden spelen een cruciale rol in de ontwikkeling van het jonge kind, vooral in de voortalige fase, omdat ze het kind toelaten informatie over objecten en verlangens over te dragen en te verkrijgen (Butterworth, 1995; Corkum & Moore, 1998). Ze creëren ook gedeelde ervaringen die nodig zijn voor de taalontwikkeling (Tomasello, 1995). We kunnen een onderscheid maken tussen passieve gedeelde aandacht, waarbij het kind reageert op joint attention en actieve gedeelde aandacht, waarbij het kind zelf de joint attention initieert. Het reageren op joint attention kunnen we definiëren als het antwoord van een kind op een wijsgebaar of een blikverandering van een andere (Scaife & Bruner, 1975). Het initiëren van joint attention wordt omschreven als het zoeken van de aandacht van een ander om iets met die persoon te delen (Trevarthen & Hubley, 1978). Een tweede indeling die in de literatuur wordt teruggevonden maakt een onderscheid op basis van het doel van de gedeelde aandacht. Joint attention is dan of declaratief of imperatief. We noemen het gedrag van het kind declaratief als het kind zijn interesse in een derde voorwerp of persoon gaat delen. Joint attention is imperatief 9

16 wanneer het kind iets wil verkrijgen met zijn gedrag (Bates, Carnaioni & Volterra, 1975; Carpenter et al., 1998). Op basis van deze twee indelingen kunnen vier types gedeelde aandacht worden onderscheiden. De nomenclatuur van Seibert en collega s (1982) wordt in dit onderzoek gebruikt om ze te benoemen. Response to joint attention (RJA) is de benaming voor passieve declaratieve gedeelde aandacht, terwijl initiation of joint attention (IJA) refereert naar de actieve tegenhanger. Als imperatieve joint attention wordt bekeken, wordt de actieve variant initiation of behavior request (IBR) genoemd en de passieve variant wordt response to a behavior request (RBR) genoemd. Er werd aangetoond dat deze vier varianten voorspellers zijn van zowel de latere taal- en cognitieve ontwikkelingen van kinderen als van hun latere sociale competenties (Clifford & Dissanayake, 2009) en mogelijkheid tot joint attention wordt dan ook gezien als een belangrijke mijlpaal in de ontwikkeling van kinderen (Moore & Dunham, 1995). De mogelijkheid om te reageren op joint attention van anderen (RJA), is één van de eerst zichtbare manifestaties van deze mijlpaal (Scaife & Bruner, 1975). In onderzoek werd geobserveerd dat kinderen rond de leeftijd van zes maanden in staat zijn om te reageren op joint attention van anderen (Morales, Mundy & Rojas, 1998). Vanaf de leeftijd van negen maanden tot op driejarige leeftijd ontwikkelen kinderen de andere vaardigheden die onder de noemer joint attention vallen (Carpenter, Nagel & Tomasello, 1998). Kinderen met een autismespectrumstoornis tonen beperkingen in joint attention in vergelijking met normaal en vertraagd ontwikkelende kinderen, onafhankelijk van hun ontwikkelings- of intellectueel niveau (Bacon, Fein, Morris, Waterhouse & Allen, 1998; Charman, 1998; Charman et al., 1998; Dawson, Metzoff, Osterling & Rinaldi, 1998; Dawson et al., 2002, 2004; Mundy, Sigman, Ungerer & Sherman, 1986; Sigman, Kasari, Kwon & Yirmiya, 1992). Bij kinderen met een ASS ontwikkelen deze vaardigheden zich maar op de mentale leeftijd van maanden (Clifford & Dissanayake, 2008). Verschillende onderzoeken rapporteren verschillende resultaten over onder andere de vorm van joint attention die het meest verstoord is bij kinderen met een ASS. Moeilijkheden bij zowel het reageren op als bij het initiëren van joint attention werden teruggevonden bij kinderen met ASS tussen 36 en 68 maanden (Clifford & Dissanayake, 2008). Tekortkomingen in declaratieve joint attention lijken 10

17 ernstiger te zijn dan gebreken in imperatieve joint attention (Mundy, Sigman, Ungerer & Sherman, 1986; Mundy, Sigman & Kasari, 1990; Sigman, Mundy, Sherman & Ungerer, 1986). Uit onderzoek van Charman en collega s (1998) bleek dat kinderen met ASS rond de leeftijd van 20 maanden wel interesse hebben in speeltjes en ook in staat zijn om hun aandacht te wisselen tussen twee objecten. Ze gebruiken deze vaardigheid echter niet om aspecten van de situatie met een volwassene te delen. Communicatief gedrag wordt enkel gesteld in functie van gedragsregulatie, niet in functie van sociale interactie of gedeelde aandacht (Charman et al., 1998). Toch werden er in onderzoek significante moeilijkheden vastgestelde op het vlak van IBR (Warreyn et al., 2007). RJA blijkt minder frequent voor te komen bij kinderen met ASS rond de leeftijd van vier jaar. Ze zijn trager in het volgen van wijzen en vertonen hierbij een abnormaal gedragspatroon: Ze kijken meer naar de wijzende vinger of naar het lichaam van de persoon dan naar het voorwerp waar naar gewezen wordt. Ook voor initiatie van declaratief gedeelde aandacht (IJA) verschillen kinderen met ASS van controlekinderen (Warreyn et al., 2007). Later onderzoek toont echter aan dat het vooral belangrijk is te letten op de mate waarin een kind het delen van aandacht gebruikt en reguleert, in relatie tot objecten en gebeurtenissen in de buitenwereld (Mundy, Sigman & Kasari, 1994) en niet op het onderscheid tussen de verschillende vormen joint attention. Doen alsof spel. Een derde voorloper die we in dit onderzoek bespreken, is een specifieke vorm van doen alsof spel, namelijk symbolisch spel. Er zijn twee vormen van doen alsof spel: functioneel spel en symbolisch spel. Functioneel spel kan gedefinieerd worden als het gebruiken van voorwerpen (ook miniaturen van voorwerpen) op de conventionele manier. Zo kan het kind bv. een popje doen slapen op een miniatuurbedje (Ungerer & Sigman, 1981). Functioneel spel ontwikkelt zich rond de leeftijd van 14 maanden (Bretherton, 1984). Symbolisch spel bestaat uit drie categorieën: substitutie, het toekennen van een kenmerk en het refereren naar een afwezig object, substantie of persoon. We spreken over substitutie als het kind een voorwerp voor een ander voorwerp gebruikt, bv. een zakdoek als lakentje. Het toekennen van een kenmerk zien we wanneer een kind een imaginaire toestand gaat toeschrijven aan een object of persoon, bv. het popje is ziek. 11

18 De laatste categorie spreekt voor zich. Hier gaat het bv. over het likken aan een denkbeeldig ijsje (Lewis & Boucher, 1997). Symbolisch spel is de meest geavanceerde vorm van spelen die een kind kan bereiken (Warreyn, Roeyers & De Groote, 2005) en deze vorm van spelen ontwikkelt zich rond de leeftijd van 24 maanden, hoewel het moeilijk is om het punt waarop spel symbolisch wordt te duiden (Jarrold, Boucher & Smith, 1993). Het onderscheid tussen beide vormen van fantasiespel is niet steeds duidelijk doordat sommige speelvoorwerpen allesbehalve realistisch zijn en bepaalde alledaagse voorwerpen heel goed lijken op de voorwerpen waarvan ze het substituut zijn. Echter, bij functioneel spel is het zo dat de alsof - component enkel bestaat vanuit het standpunt van de observeerder, terwijl bij symbolisch spel de alsof - component zowel vanuit het standpunt van de observeerder als vanuit het standpunt van de actor aanwezig is (Leslie, 1987). De vaardigheden die noodzakelijk zijn om aan fantasiespel deel te nemen ontwikkelen zich rond de leeftijd van 18 maanden of zelfs vroeger en hebben vanaf hun ontstaan een sociaal karakter (Leslie, 1987). Heel belangrijk om op te merken is dat kinderen niet alleen zelf in staat zijn om symbolisch en functioneel te spelen, maar ze herkennen ook fantasiespel bij anderen (Friedman & Leslie, 2007). Er zijn verschillende theorieën die proberen uit te leggen hoe kinderen er in slagen deel te nemen aan fantasiespel en hoe ze er in slagen het te herkennen bij anderen. De belangrijkste theorie is die van Leslie (1987). Hij stelde dat fantasiespel een eerste manifestatie is van het kind zijn mogelijkheid tot metarepresentatie. Volgens deze metarepresentationele visie is het kind in staat tot het produceren en het herkennen van fantasiespel omdat het kind het concept doen alsof als mentale toestand bezit (Friedman & Leslie, 2007). Leslie (1987) linkte het bezitten van deze toestand ook onmiddellijk aan de latere ontwikkeling van de theory of mind. Er zijn heel wat eigenschappen die aan de basis liggen van het uitvoeren en het herkennen van doen alsof. Zo worden onder meer bewegingen en intonatie uitvergroot, wordt de aandacht van de ander nagegaan en worden acties afgeknot net voor hun normale doel wordt bereikt. Al deze bijzonderheden hebben één ding gemeen: het zijn allemaal manieren om te communiceren dat iemand gewoon doet alsof (Friedman & Leslie, 2007). 12

19 Er is reeds heel wat onderzoek verricht naar de ontwikkeling van doen alsof bij kinderen met ASS. Zo stelden Sigman en Ungerer (1984) dat gebrekkig symbolisch spel opvallend is voor ASS. Gebreken in de ontwikkeling van fantasiespel fungeren dan ook als diagnostisch criterium voor ASS (Baron-Cohen, 1987; Bigham, 2008). In onderzoek met spontane, ongestructureerde spelsituaties wordt er meestal tot de conclusie gekomen dat kinderen met ASS weinig fantasiespel produceren. Hier gaat het vooral om een gebrek in het produceren van symbolisch spel. De hoeveelheid functioneel spel is daarentegen wel vergelijkbaar met dat van normaal ontwikkelende kinderen of kinderen met een mentale beperking (Baron-Cohen, 1987; Lewis & Boucher, 1988). Volgens bepaalde studies produceerden kinderen met ASS in meer gestructureerde omstandigheden evenveel functionele en symbolische acts als controlekinderen (Lewis & Boucher, 1988; Naber et al., 2008). Dit werd tegengesproken door enkele andere studies (Ungerer & Sigman, 1984). In een onderzoek van Warreyn, Roeyers & de Groote (2005) werd er bij kinderen minder symbolisch spel vastgesteld, maar er was wel symbolisch spel aanwezig en er werd meer functioneel spel vastgesteld. De tekorten in symbolisch spel werden steeds beschouwd als het gevolg van het niet kunnen genereren van de ideeën die noodzakelijk zijn voor fantasiespel, ondanks de capaciteit tot het begrijpen van doen alsof. Een onderzoek van Bigham (2008) toonde aan dat kinderen met ASS geen moeite hebben met het verstaan van functioneel spel, maar wel met het begrijpen van symbolisch spel. Dit zou er op kunnen wijzen dat er iets ernstigs aan de hand is in het begrijpen van doen alsof. Onderling verband sociaalcommunicatieve vaardigheden. Er gebeurde reeds betekenisvol onderzoek naar de onderlinge relatie tussen de drie vooropgestelde sociaalcommunicatieve vaardigheden. Er wordt geopperd dat de drie vaardigheden deel uitmaken van een gedeeld sociaalcommunicatief systeem in de kindertijd dat geleidelijk aan gespecialiseerder en gedifferentieerder wordt tijdens de ontwikkeling. Er werden verschillende crosssectionele associaties gevonden tussen de verschillende sociaalcommunicatieve vaardigheden op de leeftijd van 20 maanden (Charman et al., 2000). In een onderzoek van Toth en collega s (2006) werden correlaties gevonden tussen de drie vaardigheden, tussen.30 en.67 (Toth, Munson, Meltzoff & Dawson, 2006). 13

20 Onderzoekers vonden een relatie tussen imitatie en joint attention. Er wordt gesuggereerd dat het niet slagen in imitatiespel op jonge leeftijd interfereert met de ontwikkeling van joint attention. In een onderzoek werd gevonden dat imitatie van gebaren gerelateerd is aan de hoeveelheid gebruikte communicatieve gebaren bij nonverbale kinderen met autisme (Curcio, 1978). Carpenter, Pennington, and Rogers (2002) vonden dat imitatie en joint attention gecorreleerd zijn bij peuters met autisme. Bij deze groep kinderen ging imitatie de ontwikkeling van joint attention vooraf. Over de relatie tussen joint attention en fantasiespel wordt in onderzoek gesuggereerd dat vroege moeilijkheden bij joint attention leiden tot verminderde ontwikkeling van representationele mogelijkheden. Die verminderde ontwikkeling ligt dan aan de basis van de beperkte ontwikkeling van fantasiespel. Andere onderzoeken zien beperkingen bij beide vaardigheden als symptomen van een meer basaal onderliggende cognitieve beperking (Charman, 1997). In een onderzoek van Rutherford, Young, Hepburn & Rogers (2007) werd gevonden dat joint attention als enige onderzochte factor doen alsof spel één jaar later voorspelde. Joint attention werd gezien als verantwoordelijk voor een groot deel van de ontwikkeling van spontaan doen alsof spel. Dit was voor de auteurs een sterk bewijs voor de unieke relatie tussen joint attention en spontaan doen alsof spel (Rutherford, Young, Hepburn & Rogers, 2007) Er is ook evidentie voor een relatie tussen imitatie en fantasiespel. Stone, Ousley & Littleford (1997) stelden vast dat imitatie op tweejarige leeftijd gecorreleerd is met de ontwikkeling van spelvaardigheden één jaar later. Imitatie wordt vaak gebruikt in interventies om kinderen nieuwe spelvaardigheden aan te leren (Leaf & McEachin, 1999). Bijzonder aan dit onderzoek is dat de drie vooropgestelde sociaalcommunicatieve vaardigheden op hetzelfde ogenblik in één onderzoek worden onderzocht. Dit geeft ons de kans om de onderlinge relatie tussen de drie sociaalcommunicatieve vaardigheden op basis van één dataset te onderzoeken. 14

21 Verband tussen Sociaalcommunicatieve Vaardigheden en Taal- en Algemene Ontwikkeling Imitatie. Carpenter, Nagel en Tomasello (1998) toonden aan dat de leeftijd waarop imitatie van instrumentele gebaren verschijnt matig geassocieerd is met de leeftijd waarop referentiële taal zich ontwikkelt. Er werd gevonden dat imitatie de taalontwikkeling bij typisch ontwikkelende kinderen kan voorspellen (Bates, Benigni, Bretherton, Camaioni & Volterra, 1979; Snow, 1989). Stone, Ousley en Littleford (1997) toonden aan dat de vaardigheid tot het imiteren van orale en faciale bewegingen expressieve taalontwikkeling bij kinderen met ASS voorspelt. Bovendien stelden ze ook dat de mate waarin deze vaardigheid verzwakt is, gecorreleerd is met latere taalontwikkeling (Stone, Ousley & Littleford, 1997). Charman en collega s (2000) ontdekten dat prestatie op een imitatietest op de leeftijd van 22 maanden correleert met de expressieve taalontwikkeling op 44 maanden. In een latere studie van Charman en collega s (2003) was de score op imitatietaken gecorreleerd met latere expressieve maar vooral receptieve taal. Stone en Yoder (2001) onderzochten de voorspellende waarde van imitatie, spelniveau en joint attention op latere taalontwikkeling. Zij onderzochten 35 kinderen met een autismespectrumstoornis op tweejarige leeftijd en opnieuw op vierjarige leeftijd. Na controle voor taalvaardigheden, vonden zij dat enkel motorische imitatie op tweejarige leeftijd het taalniveau op vierjarige leeftijd voorspelde. Dit toont een sterk verband aan tussen imitatie en latere taalontwikkeling (Stone & Yoder, 2001). Joint attention. Zoals eerder gezegd creëren joint attention situaties gedeelde ervaringen die nodig zijn voor de taalontwikkeling (Tomasello, 1995). De speaker's direction of gaze theory (Baldwin, 1991; Baron-Cohen, Baldwin & Crowson, 1997) stelt dat kinderen, om een label te leren, correct moeten reageren op de gedeelde aandacht van de spreker zodat beide partijen focussen op hetzelfde item. Als het kind er niet in slaagt de aandacht te delen tussen de spreker en het object, zal zijn/haar word mapping niet succesvol zijn (Delinicolas & Young, 2007). Er werden significante verbanden gevonden tussen joint attention-vaardigheden en latere taalontwikkeling bij normaal ontwikkelende kinderen (Bates et al., 1979; Tomasello & Farrar, 1986; Mundy & Gomes, 1996; Carpenter, Nagel & Tomasello, 1998). Bij kinderen met perinatale problemen werd eveneens gevonden dat joint attention een consistente voorspeller is 15

22 voor taalontwikkeling tot 5 jaar (Ulvund & Smith, 1996). Ook bij kinderen met ASS werden dergelijke verbanden gevonden. Mundy, Sigman en Kasari (1990) kwamen in een longitudinaal onderzoek tot de vaststelling dat er een relatie bestaat tussen joint attention zoals gemeten met de Early Social Communication Scales (ESCS; Seibert et al., 1982) en taalvaardigheden, die één jaar later gemeten werden. Sigman & Ruskin (1999) onderzochten 54 kinderen één jaar na hun eerste onderzoek opnieuw en vonden dat het reageren op en het initiëren van joint attention positief correleren met latere expressieve taal. Stone en Yoder (2001) ontdekten dat joint attention gemeten op de leeftijd van twee jaar gecorreleerd is met expressieve taalcapaciteiten op vierjarige leeftijd. In een studie van Charman en collega s (2003) was joint attention gecorreleerd met receptieve maar niet met expressieve taal. In een studie van Smith, Mirenda en Zaidman-Zait (2007) correleert het aantal gebruikte gebaren voor het initiëren van joint attention met een betere taalontwikkeling later. Zoals blijkt uit het gegeven overzicht is er geen duidelijke lijn in de resultaten te vinden. Een groot deel van de verrichte studies maakt geen onderscheid tussen het initiëren en het reageren op joint attention (Charman et al., 2003; Mundy, Sigman & Kasari, 1990) of onderzocht maar één van beide vormen (Delgado et al., 2002; Morales, Mundy & Rojas, 1998). Ook het onderscheid tussen de invloed op de latere expressieve en de invloed op de latere receptieve taalontwikkeling is onduidelijk. Studies richtten zich eerder vooral op het verband met de latere taalontwikkeling en besteden minder aandacht aan het verband met de latere cognitieve ontwikkeling, hoewel dit verband binnen de normale ontwikkeling wel reeds werd aangetoond (Corkum & Moore, 1998). Doen alsof spel. Heel wat onderzoeken hebben aangetoond dat de mate waarin kinderen symbolisch spel gebruiken tijdens hun spel, een grote invloed heeft op hun taalontwikkeling en hun algemene ontwikkeling. Wanneer de relatie tussen symbolisch spel en taalontwikkeling werd bestudeerd, werd er gezien dat taal en spel zich ongeveer gelijktijdig ontwikkelen tijdens de eerste twee levensjaren (Spencer, 1996). Gould (1986) toonde aan dat symbolisch spel nauw gerelateerd is aan de ontwikkeling van taal, voornamelijk geïnternaliseerde taal. Bates en collega s (1980,1989) ontdekten dan weer dat bij normaal ontwikkelende kinderen 16

23 uitgelokt functioneel spel met speelgoed gerelateerd is aan taalbegrip en uitgelokt symbolisch spel gerelateerd aan taalproductie. Daarnaast toonde heel wat onderzoek aan dat spel sterk positief correleert met zowel receptieve als expressieve taal (Stanley & Konstantareas, 2007). Er zijn ook studies die bij kinderen met ASS een verband vaststelden tussen symbolisch spel en taalontwikkeling. Zo werd er ontdekt dat kinderen die symbolisch speelden, significant hogere verbale leeftijden hadden dan kinderen die niet symbolisch speelden (Baron-Cohen, 1987). Sigman en Ungerer (1984) rapporteerden dat zowel receptieve als expressieve taal gerelateerd zijn aan het spel van kinderen met ASS. Stone & Yoder (2001) vonden dat spelvaardigheden van kinderen op twee jaar gerelateerd zijn aan expressieve taalontwikkeling op vierjarige leeftijd. In een studie van Charman en collega s (2003) werd er geen relatie gevonden tussen spelvaardigheden en latere taalontwikkeling, maar in deze studie kon dit te wijten zijn aan vloereffecten in spel. Als er wordt gekeken naar het verband tussen symbolisch spel en de latere cognitieve ontwikkeling, wordt er heel wat teruggevonden in de literatuur. Een review door El'Konin (1999) toonde aan dat spel heel belangrijk is voor de cognitieve ontwikkeling van kinderen. Gould (1986) vond dat scores op de Bayles Scales of Infant Development positief gecorreleerd waren met scores voor spel. Baron-Cohen (1987) vond dat kinderen met een ASS die symbolisch speelden, hogere non-verbale mentale leeftijden hadden. Probleemstelling Zoals blijkt uit het voorgaande overzicht, zijn de bevindingen omtrent het verband tussen de vroege sociaalcommunicatieve vaardigheden en de latere taal- en cognitieve ontwikkeling niet éénduidig en onvolledig. Dit is vooral te wijten aan de grote verscheidenheid aan instrumenten waarmee de verschillende onderzoeken zijn uitgevoerd en aan de verscheidenheid van invalshoeken die werden gehanteerd. Een eerste zaak die in dit onderzoek zal worden onderzocht zijn de eventuele verschillen in de hoeveelheid en kwaliteit van de drie sociaalcommunicatieve vaardigheden, tussen de groep kinderen met een ASS diagnose en de groep kinderen zonder ASS diagnose. Belangrijk om hierbij op te merken is dat alle kinderen in dit 17

24 onderzoek deel uit maken van een risicogroep, aangezien zij allemaal positief screenden op een screeningslijst. Toch lijkt het ons mogelijk een onderscheid te maken tussen de kinderen met een diagnose en de kinderen zonder een diagnose. Ook zal worden nagegaan in welke mate de twee groepen kinderen verschillen op het vlak van taal- en algemene ontwikkeling op de twee meetmomenten. Op basis van dit onderzoek zal eveneens het onderlinge verband tussen de drie vooropgestelde sociaalcommunicatieve vaardigheden worden onderzocht. In onderzoek worden over dit verband verscheidene onafhankelijke theorieën naar voor geschoven. Het is de bedoeling om op basis van dit onderzoek een eenduidig en helder beeld te schetsen van de onderlinge relaties tussen de drie vaardigheden. Er zal eveneens worden nagegaan of de relaties tussen de vaardigheden verschillend zijn bij de groep kinderen met een ASS ten opzichte van de relaties bij de controlegroep. Met dit onderzoek zal dan ook geprobeerd worden een duidelijk en helder beeld te schetsen van de verschillende relaties tussen de vaardigheden en de taal- en de algemene ontwikkeling. Wat is de invloed van joint attention, imitatie en symbolisch spel op de taal- en cognitieve ontwikkeling, gelijktijdig gemeten? Wat is de invloed van joint attention, imitatie en symbolisch spel op de taal- en cognitieve ontwikkeling één jaar later? En welke onderdelen van de gemeten vaardigheden kunnen het best de ontwikkeling in beide domeinen één jaar later voorspellen? Voor het onderzoeken van elke vaardigheid wordt er gebruik gemaakt van een gevalideerd en betrouwbaar instrument. Telkens gaat het om een gestandaardiseerde, gemakkelijk repliceerbare testafname. Methode Steekproef Op basis van een grootschalig screeningsonderzoek bij 7092 kinderen in Vlaamse kinderdagverblijven werden kinderen die positief screenden op één van de gebruikte screeningslijsten uitgenodigd voor verder onderzoek. Deze kinderen vertoonden signalen van ASS of vertoonden een taalachterstand op één van de gebruikte instrumenten. Er werden oorspronkelijk 80 kinderen voor verder onderzoek uitgenodigd 18

25 tussen de leeftijd van anderhalf en drie jaar en van die 80 kinderen werden er 39 gezien voor follow-up op rond de leeftijd van drie jaar en rond de leeftijd van vier jaar (voor een overzicht van de ruimere screeningsstudie, zie Dereu et al., 2010). De kinderen die in dit onderzoek zullen worden besproken, zijn die kinderen die ook op de followupmomenten werden gezien. Het gaat om 25 jongens en 14 meisjes met een gemiddelde leeftijd van 37,53 maanden op het eerste onderzoeksmoment en een gemiddelde leeftijd van 49,41 maanden op het tweede onderzoeksmoment. In een extern Centrum Ontwikkelingsstoornissen of Referentiecentrum Autisme, kregen 13 kinderen een klinische diagnose ASS. Op basis van een ADOS-G afname (Gotham, Risi, Pickles & Lord, 2007) en een ADI-R afname (Lord, Rutter & Le Couteur, 1994; Rutter, Le Couter & Lord, 2003) op vierjarige leeftijd werden deze diagnoses bevestigd. Deze instrumenten worden gezien als de gouden standaard binnen de diagnostiek van autismespectrumstoornissen (Roeyers, 2008). Twee kinderen hadden op het ogenblik van het onderzoek een werkhypothese ASS. In dit onderzoek zullen deze kinderen met een werkhypothese bij de vergelijking tussen de twee groepen niet worden opgenomen. Wanneer er gewerkt wordt met de volledige steekproef, worden deze twee kinderen wel tot de steekproef gerekend. De overige 24 jongens en meisjes fungeerden als klinische controlegroep. Deze kinderen scoorden eveneens positief op minstens één aspect van de screeningslijsten, maar bij hen kon er geen diagnose worden weerhouden. Hierbij moet er in het achterhoofd worden gehouden dat deze kinderen eveneens een risicopopulatie vormen (zie tabel 1). Van deze kinderen scoorden er twee boven de cut-off op de ADOS-G, die werd afgenomen op vierjarige leeftijd. De kinderen met een klinische diagnose ASS en de kinderen zonder klinische diagnose ASS verschilden niet significant in leeftijd op de twee meetmomenten. Tabel 1. Gemiddelde leeftijden, geslachtsverdeling en gemiddelde scores op ADOS-G. Diagnose ASS Geen ASS F(1,35) (n = 13) (n = 24) Gem. leeftijd T1 (SD) (3.92) (3.41).00 Gem. leeftijd T2 (SD) (1.72) (1.60).46 Gem. score op ADOS-G (SD) (3.80) 3.25 (2.07) *** % jongens 69% 58% * p <.05 ** p <.01 *** p <.001 rs p <.10 ADOS-G Autism diagnostic observation Schedule- Generic (Lord et al., 2000), de gemiddelde score werd berekend op basis van het nieuwe ADOS-algoritme (Gotham, Risi, Pickles & Lord, 2007). 19

26 Materiaal Early Social Communication Scales (ESCS; Mundy et al., 2003). Dit is een op band te registreren gestructureerde observatie die ongeveer 15 tot 25 minuten duurt. Het is ontworpen om individuele verschillen in non-verbale communicatievaardigheden te meten. De vaardigheden die met deze test worden onderzocht, worden door een individu normaalgezien ontwikkeld tussen de 8 en de 30 maanden. Aangezien deze vaardigheden vertraagd ontwikkelen bij kinderen met een ASS werd deze test ook geschikt geacht voor kinderen ouder dan 30 maanden. De test is een zeer handig instrument en wordt eveneens gehanteerd als klinisch hulpmiddel. De observatie bestaat uit negen verschillende taken die in een willekeurige volgorde kunnen worden afgenomen en dit in een standaard opgestelde afnameruimte. In dit onderzoek werden enkel de taken opgenomen die relevant zijn voor de onderzochte gedragingen (voor een overzicht van de verschillende gebruikte taken: zie tabel 2). Ouders zijn bij een afname aanwezig, maar houden zich op de achtergrond. Het speelgoed dat voor de test wordt gebruikt is zorgvuldig uitgekozen omwille van hun potentie reacties uit te lokken. Er worden mechanische speeltjes gebruikt, alsook vastgehouden speeltjes, een boek en posters. De registraties op band zorgen ervoor dat getrainde observators de gedragingen van de kinderen kunnen indelen in drie mutueel exclusieve categorieën: Joint Attention Behaviors, Behavioral Request Behaviors en Social Interaction Behaviors (Mundy et al., 2003). Deze gedragingen worden steeds opgesplitst in het initiëren van het gedrag (initiating I) of het reageren op het gedrag (responding R). Op deze manier krijgen we zes categorieën van gedragingen: IJA, RJA, IBR, RBR, ISI & RSI. De laatste twee werden voor dit onderzoek niet relevant geacht en dus werden de taken die enkel deze vaardigheden meten niet opgenomen in dit onderzoek. Binnen de verschillende categorieën word er steeds een onderscheid gemaakt tussen lower level en higher level gedragingen. Onder de lower level IJA gedragingen worden oogcontact bij een actief speeltje en alternerend oogcontact, waarbij het kind zijn blik wisselt van een actief stuk speelgoed naar de ogen van de testleider, gerekend. Bij de higher level gedragingen worden aanwijzen en tonen gerekend. Aanwijzen kan gescoord worden met of zonder samengaand oogcontact. In dit onderzoek werd het 20

27 volgen van wijzen naar posters gescoord als een RJA-gedraging. Naast deze gedragingen die gericht zijn aan de testleider, worden alle joint attention initiaties gericht aan de verzorger van het kind, ook gescoord. Het maken van oogcontact wanneer een speeltje inactief is wordt gescoord als een lower level IBR. Reiken en reiken gecombineerd met oogcontact vallen ook onder deze categorie. Wijzen alsook geven, al dan niet gecombineerd met oogcontact, vallen onder de higher level IBR gedragingen. Het gedrag dat gescoord wordt als RBR is steeds het volgen van een commando, zonder dat er een vragend gebaar werd gemaakt of nadat er een vragend gebaar werd gemaakt. Ook behavioral requests gericht aan de verzorger worden apart gescoord. Bij initiaties joint attention of behavioral request gaat het in de resultaten steeds over relatieve frequenties (aantal per minuut gecodeerd) en bij responsen op joint attention of behavioral request gaat het steeds over het percentage correcte responsen. Tabel 2 Verschillende gebruikte taken ESCS. Taak Korte omschrijving Target gedragingen Vastgehouden mechanische speeltjes Zes speeltjes worden telkens drie keer aangeboden, om na te gaan of het kind IJA/IBR/RBR & opwindbare de aandacht deelt en verzoeken uit. mechanische speeltjes Nagaan of het kind een commando van de proefleider kan volgen door drie keer het commando Geef het aan mij! te geven en wanneer het kind niet reageert, wordt dit commando nog drie maal herhaald, maar dan gecombineerd met een open handgebaar. Posters Aandacht van het kind trekken en RJA nagaan of het kind het wijzen naar posters volgt. Plastic pot Een plastic pot met daarin twee IBR/RBR opwindbare mechanische speeltjes wordt geopend, de speeltjes worden getoond en daarna terug in de pot gestopt. De pot wordt aan het kind gegeven en er wordt nagegaan of het kind spontaan een verzoek uit. Indien dit niet zo is, wordt het reageren op een verzoek nagegaan. ESCS Early Social Communication Scales (Mundy et al., 2003)IJA initiating joint attention; RJA responding to joint attention; IBR initiating behavioral request; RBR responding to behavioral request 21

28 De ESCS geeft een betrouwbare en valide weergave van de vroege ontwikkeling van joint attention vaardigheden (Mundy et al. 1988, 1994, 1995). In een studie van Ulvund & Smith (1996) werd gevonden dat de meeste variabelen van de ESCS matig met elkaar gecorreleerd zijn. De correlaties tussen de vijf onderzochte maten (RSI, RJA, IJA, RBR & IBR) zijn significant maar wel behoorlijk klein. Dit bevestigt dat de variabelen theoretisch met elkaar gelinkt zijn maar dat ze verschillende aspecten van eenzelfde onderliggend construct meten (Ulvund & Smith, 1996). Verschillende studies die deze test gebruikten rapporteren een hoge interbeoordelaarsbetrouwbaarheid, met intraclasscorrelaties rond de Zo werden in een studie van Mundy en collega s (2007) interbeoordelaarsbetrouwbaarheden onderzocht op basis van de gegeven scores aan twee verschillende steekproeven van telkens tien kinderen door drie onafhankelijke beoordelaars. Voor de verschillende categorieën werden significante interbeoordelaarsbetrouwbaarheden gerapporteerd tussen 0.77 en Zo werd voor IJA bv. een score van 0.95 weerhouden en voor RJA 0.97 (Mundy et al., 2007). Om de gedragingen op de bandopnames te coderen werd er in dit onderzoek gebruik gemaakt van The Observer XT 9.0 (Noldus, 2009). Drie onafhankelijke beoordelaars codeerden 33,33% van de verschillende opnames. Volgende intraclass correlatiecoëfficiënten (ICC) werden bekomen:lower level IJA =.83 ; higher level IJA =.76; IJAtotaal =.83; RJA =.93; IJA bid to mom =.88; lower level IBR =.94; higher level IBR =.92; IBRtotaal =.83; IBR bid to mom =.88; RBR =.91. In deze studie werd er ook voor geopteerd om twee gewogen variabelen aan het onderzoek toe te voegen, die de verbale inititaties van triadische communicatie meten. Het gaat over een maat voor gewogen joint attention (WJA) en een maat voor gewogen behavioral request (WBR). Met gewogen wordt bedoeld dat elk aspect van de triadische communicatie wordt vermenigvuldigd op basis van de kwaliteit van de taal. Wanneer er sprake is van vocalisaties wordt er vermenigvuldigd met 1, wanneer er sprake is van enkele woorden wordt er vermenigvuldigd met 2 en wanneer er sprake is van twee- of meerwoordzinnen wordt er vermenigvuldigd met 3. Deze manier van werken is gebaseerd op een studie van Yoder en collega s (2009). De interbeoordelaarsbetrouwbaarheden voor WJA, respectievelijk WBR waren in dit onderzoek.90 en

29 Preschool Imitation and Praxis Scale (PIPS; Vanvuchelen, 2009). Dit is de eerste gestandaardiseerde test voor het meten van verschillende imitatie strategieën bij kinderen tussen 12 en 59 maanden. De schaal werd ontwikkeld om de accuraatheid van procedurele imitatie en imitatie van gebaren en gezichtsuitdrukkingen, verder in het onderzoek beschreven als bodily imitatie, te meten. In de test werd een breed scala aan gedragingen opgenomen om het volledige spectrum aan imitatiemechanismen te vatten. Er werden voor de test imitatiegedragingen gekozen die uitgevoerd kunnen worden door heel jonge kinderen maar waarbij de kans heel klein is dat ze spontaan zullen worden gedaan. De test bestaat uit tien taakcategorieën die elk vier items bevatten. Op basis van factor-analyse werd dit naar drie items herleid. Op basis van de PIPS kunnen leeftijdsequivalenten voor zowel proceurele als bodily imitatie worden berekend, alsook een leeftijdsequivalent voor een totale maat voor imitatie. In dit onderzoek zal er in de analyses gebruik worden gemaakt van deze leeftijdsequivalenten van de ruwe scores. De interne consistentie van de PIPS werd gemeten met Cronbach's alpha. De graad van homogeniteit tussen de taken werd nagegaan. Er werden waarden tussen 0.84 en 0.97 gevonden, wat bevestigt dat de verschillende taken hetzelfde construct meten. Voor de inter- en intrabeoordelaarsbetrouwbaarheid werden Cohen's weighted kappa's gebruikt. De kappawaarden toonden een goede tot zeer goede interbeoordelaars- en een matige tot zeer goede intrabeoordelaarsbetrouwbaarheid voor de verschillende items. Voor een analyse van de betrouwbaarheid van de testtotaalscore werd een intraclasscorrelatiecoëfficiënt (ICC) berekend. Op het niveau van interbeoordelaarsbetrouwbaarheid was de coëfficiënt en op intrabeoordelaarsniveau Ten slotte werd ook nog de test-hertestbetrouwbaarheid onderzocht, bij een random steekproef van 59 kinderen. De Pearson product-moment correlatiecoëfficiënt die werd berekend was hoog, nl We kunnen besluiten dat de schaal een voldoende hoge betrouwbaarheid en validiteit heeft (Vanvuchelen, 2009). Test of Pretend Play (ToPP; Lewis & Boucher, 1997). Deze test werd ontwikkeld om de mogelijkheden van een kind symbolisch te spelen te meten, enerzijds in gestructureerde spelsituaties, anderzijds in vrijspelcondities. De ToPP is opgesteld om drie vormen van symbolisch spel te onderzoeken: Het gebruiken van een voorwerp voor een ander voorwerp (=substitutie), het attribueren van een ingebeelde eigenschap 23

30 aan een object of aan een persoon en het refereren naar een afwezig(e) object, persoon of substantie. Bovendien kan de ToPP nagaan of een kind in staat is verschillende symbolische acties tot een betekenisvol geheel, scripted play, samen te brengen. De ToPP is zowel voor normaal ontwikkelende kinderen als voor kinderen met ontwikkelingsmoeilijkheden tussen één en zes jaar geschikt. Er zijn twee versies van de test, een non-verbale en een verbale. De laatstgenoemde kan afgenomen worden bij kinderen vanaf drie jaar die bovendien beschikken over voldoende taalbegrip om de gebruikte taal te begrijpen. De non-verbale versie is dan geschikt voor jongere kinderen of kinderen met een beperkt taalbegrip. In dit onderzoek werd bij de meeste kinderen de non-verbale versie afgenomen. Wanneer de test wordt gebruikt om symbolisch spel in een gestructureerde situatie na te gaan, zoals dit in dit onderzoek het geval was, wordt een score verkregen die kan omgezet worden naar een leeftijdsequivalent. In dit onderzoek zal dan ook gebruik worden gemaakt van deze leeftijdsequivalent in de verschillende analyses. Op het vlak van inhoudsvaliditeit voldoet de test aan de voorwaarden die in de recente literatuur zijn geopperd. Op het vlak van concurrente validiteit wordt gezien dat de ToPP enkele van dezelfde vaardigheden onderliggend aan taalontwikkeling meet, namelijk conceptuele en symbolische vaardigheden en dat de ToPP niet gerelateerd is aan non-verbale mogelijkheden. Constructvaliditeit werd gemeten aan de hand van de correlaties tussen de verschillende subtesten en de totale ruwe score. Alle correlaties zijn significant en voldoende hoog. Ten slotte kan er nog iets verteld worden over de betrouwbaarheid van de test, die bij de ontwikkeling van de test op twee verschillende manieren is gemeten. Ten eerste werd de test-hertestbetrouwbaarheid onderzocht. De correlatie hiervoor was 0.868, wat wijst op een hoge mate van overeenkomst tussen de testscores van de verschillende meetmomenten. Ten tweede werd er nagegaan in welke mate items binnen een sectie met elkaar correleren. Dit kon enkel verricht worden voor twee subtesten en hier waren de correlaties dan ook zeer hoog, wat erop wijst dat deze items betrouwbaar zijn (Lewis & Boucher, 1997). Mullen Scales of Early learning (MSEL; Mullen, 1995). Dit is een ontwikkelingstest die een algemeen beeld geeft van het cognitief functioneren van kinderen tussen de 0 en de 68 maanden. De test bestaat uit vijf subschalen 24

31 (grofmotorisch, fijnmotorisch, visuele perceptie, expressieve taal en receptieve taal) waarvoor telkens een t-score, een percentiel en een leeftijdsequivalent kunnen berekend worden. In dit onderzoek zal gebruik worden gemaakt van laatstegenoemde leeftijdsequivalenten in de verschillende analyses. Met het totaal van de vier laatst genoemde schalen kan een 'Early Learning Composite' berekend worden, een score die kan gelden als een soort ontwikkelingsindex, een equivalent voor het IQ op latere leeftijd. Voordelen van deze test zijn onder andere voornoemde ontwikkelingsindex, het sterkte- en zwakteprofiel dat op basis van de resultaten opgesteld kan worden, de eenvoudige profielanalyse, Bovendien is de test eenvoudig en snel af te nemen. Een ander voordeel is dat de testnormen onafhankelijk zijn van sociaal functioneren (Filipek et al., 1999). Specifiek voor kinderen met (het vermoeden van) een autismespectrumstoornis is deze test geschikt omwille van het overwicht aan nonverbale tests met minimale snelheids- en motorische- vereisten. Dit instrument heeft een sterke concurrente validiteit met andere bekende taal-, motorische- en cognitieve ontwikkelingstesten (Landa & Garrett-Mayer, 2006). De MSEL heeft een uitstekende betrouwbaarheid en validiteit (Schraeder, Heverly & Rappaport, 1990). Interne consistentie data zijn gebaseerd op een split-halfmethode, waarbij 66 van de 83 gerapporteerde correlaties lager waren dan.85. Test-hertestbetrouwbaarheden werden op basis van hertesting bij 50 kinderen bekomen. Voor de subschalen grove motoriek, visuele perceptie en expressieve taal werden betrouwbaarheden tussen.85 en.96 bekomen. Voor de schalen fijne motoriek en receptieve taal waren de waarden lager dan.85. Interbeoordelaarsbetrouwbaarheden voor deze schalen liggen tussen.91 en.99 (Bradley-Johnson, 1997). Reynell Taalontwikkelingsschalen (RTOS). De originele Reynell Developmental Language Scales-schalen (Reynell & Gruber, 1990) werden vertaald en aangepast voor de Nederlandse taal door Schaerlaekens, Zink en van Ommeslaeghe (1993). De Reynell Taalontwikkelingsschalen (RTOS) is een gestandaardiseerde test die zowel receptieve als expressieve taalvaardigheden meet en dit bij kinderen tussen twee jaar en vijf jaar. De taalbegripschaal meet het niveau van de receptieve taalontwikkeling. De schaal is opgesplitst in tien in moeilijkheidsgraad oplopende secties, met in totaal 74 items. Voor de afname van deze schaal wordt gebruik gemaakt van een testkoffer met tien verschillende speelgoedsets. Bij elke set moet het kind een 25

32 aantal opdrachtjes uitvoeren. De taalproductieschaal bestaat uit drie subtests met in totaal 89 items. De RTOS omvat taken waarbij het kind objecten moet herkennen, benoemen, er vragen over moet beantwoorden en er opdrachten mee moet uitvoeren. Er zijn eenvoudige prenten die het kind moet benoemen en complexere figuren die het kind moet beschrijven. Op basis van de RTOS kunnen leeftijdsequivalenten worden berekend voor taalbegrip, taalproductie en totale taal. Er zal in dit onderzoek, bij de verschillende analyses, gebruik worden gemaakt van deze leeftijdsequivalenten. De Reynell Taalontwikkelingsschalen (RTOS) vormen een betrouwbaar en valide instrument waarmee het ontwikkelingsniveau van de belangrijkste taalaspecten van het jonge Nederlandstalige kind kan worden ingeschat en vergeleken met dat van leeftijdgenootjes. De RTOS zijn genormeerd op basis van een steekproef van 1300 kinderen, geografisch verspreid over Vlaanderen. Op basis van de ruwe scores kunnen percentielscores en leeftijdsequivalenten worden berekend (Schaerlaekens, Zink & van Ommeslaeghe, 1993). Procedure Het onderzoek ging steeds door op dezelfde locatie. Getrainde testafnemers namen de verschillende testen af. Tijdens testafnames was steeds één zorgpersoon aanwezig (meestal de moeder van het kind), aan wie werd gevraagd zich zoveel mogelijk op de achtergrond te houden. De testafnames werden steeds op band opgenomen, om een grondige en correcte scoring mogelijk te maken. Informedconsentformulieren werden ingevuld door de ouders van alle deelnemers. De deelnemende kinderen werden rond de leeftijd van drie jaar gezien voor een eerste reeks testafnames (T1). Op dit testmoment werden vier testen afgenomen in een standaardvolgorde. Een eerste test die werd afgenomen was de Early Social Communication Scales (ESCS; Mundy et al., 2003), gevolgd door de Preschool Imitation and Praxis Scale (PIPS; Vanvuchelen, 2009). Na deze twee testafnames werd steeds een korte pauze ingelast, waarna standaard de Test of Pretend Play (ToPP; Lewis & Boucher, 1997) werd afgenomen, gevolgd door de Mullen Scales of Early Learning (MSEL; Mullen, 1995). Afname van deze vier testen nam steeds ongeveer twee uur in beslag. Indien werd gezien dat de inzet van kinderen na de afname van de ToPP onvoldoende was om nog een vierde test af te nemen, werd de MSEL op een later 26

33 moment bij het kind thuis afgenomen. Er werd steeds geprobeerd om dit binnen de twee maanden na het onderzoeksmoment te doen. Rond de leeftijd van vier jaar werden alle kinderen opnieuw gezien op dezelfde locatie (T2). De eerste test die werd afgenomen was de Reynell Taalontwikkelingsschalen (RTOS; Schaerlaekens, Zink & van Ommeslaeghe, 1993). Indien werd ingeschat dat drie testafnames het kind te veel zouden belasten, werd de MSEL opnieuw op een later moment thuis bij het kind afgenomen. Indien de bereidheid van het kind voldoende was, werd de MSEL als tweede test afgenomen. Het testmoment werd beëindigd met het afnemen van de Autism Diagnostic Observation Schedule Generic (ADOS-G; Gotham et al., 2008). Toestemming voor dit onderzoek werd verkregen via de ethische commissie van de Universiteit Gent. Resultaten Normaalverdeling Om de vooropgestelde hypotheses te toetsen, worden analyses gebruikt waarbij de assumptie van een normaalverdeling geldt. Daarom werd er voor elke variabele met de Kolmogorov-Smirnovtest getoetst of de distributie van de volledige steekproef niet te veel afwijkt van de normale verdeling. In de volledige steekproef werd er gevonden dat zowel de proportie RJA (in dit onderzoek gebaseerd op het volgen van het wijzen naar posters) (Z=2.61,.p<.001) als de proportie RBR (Z=1.54, p<.05), gemeten op basis van de ESCS, niet normaal verdeeld zijn. Ook voor de variabele die de IJA gericht aan de moeder nagaat, werd geen normaalverdeling weerhouden (Z=2.21, p<.001). Een andere variabele waarbij geen normaalverdeling kon worden weerhouden, is het percentage weigeren bij de items van de PIPS (Z=1.54, p<.05) (zie figuur 1). 27

34 Figuur 1. Boxplots verdelingen niet -normaalverdeelde variabelen. Groepsvergelijking Op basis van een multivariate variantieanalyse werden de resultaten voor de verschillende variabelen vergeleken tussen de groep kinderen met een klinische ASS diagnose en de groep kinderen zonder diagnose. Zowel voor de maten op driejarige leeftijd als voor de maten op vierjarige leeftijd werd onderzocht of deze significant verschillen tussen beide groepen kinderen. Het model met de verschillende gemeten waarden als afhankelijke variabelen en de factor groep klinische diagnose ASS of niet als onafhankelijke variabele, was randsignificant (Wilks lambda, F(20,16)=2.21, p<.10), maar gezien de kleine steekproef en de grote hoeveelheid variabelen, werd het zinvol geacht de tussensubject effecten toch in rekening te brengen. Er werd op driejarige leeftijd een significant verschil gevonden tussen de leeftijdsequivalenten voor receptieve taal in beide groepen. Kinderen zonder klinische diagnose behaalden een hoger ontwikkelingsniveau voor receptieve taal. Er werd eveneens een significant verschil gevonden tussen de proporties RJA, op basis van een non-parametrisch Mann- 28